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L e diaphragme duodénal con- génital est une cause rare d’ob- struction duodénale chez l’adulte. Les obstructions congénitales du duodénum ont une incidence de 1/22 000 dont 2 % seulement sont attribuables à un diaphragme 1 . Selon différents auteurs, l’incidence de tels diaphragmes varie de 1/9000 à 1/40 000 2 . Le premier cas a été décrit lors d’une autopsie par Moore en 1884 3 . Krieg, en 1936 1 , a rapporté le premier cas opéré avec succès. En tout, 68 cas ont été publiés dans la littérature. D’autre part, la localisation de l’am- poule de Vater au niveau du troisième duodénum constitue une anomalie rare; 48 cas seulement ont été rap- portés dans la littérature. Nous décrivons un cas associant les deux anomalies et offrons une revue de la littérature. PRÉSENTATION DU CAS Une femme de 47 ans s’est présen- tée pour une histoire de douleurs à l’hypocondre droit et plénitude post- prandiale, nausées et inappétence. Les douleurs étaient soulagées par le pas- sage de gaz intestinaux ainsi que le décubitus ventral et la pression manuelle sur l’abdomen. L’anamnèse révélait la notion de coliques abdomi- nales diffuses depuis l’enfance. La pa- tiente avait également présenté des vomissements, trois à quatre fois par jour durant une semaine, brunâtres à deux reprises. Par ailleurs, le poids était demeuré stable, la patiente présentant même un léger embon- point. Les antécédents révélaient une laparotomie pour corps étranger gas- trique à l’âge de trois ans, une ovariec- tomie sub-totale bilatérale pour syn- drome de Stein–Leventhal en 1968 et une ligature tubaire en 1987. La pa- tiente avait subi un transit digestif supérieur quelques mois auparavant dans un autre milieu qui démontrait des séquelles d’œsophagite au tiers Étude de cas Case Report DIAPHRAGME DUODÉNAL CONGÉNITAL CHEZ LADULTE ASSOCIÉ À UNE LOCALISATION ANORMALE DE LAMPOULE DE V ATER : PRÉSENTATION DUN CAS ET REVUE DE LA LITTÉRATURE Roch Lapointe, MD; Jean-Pierre Gagné, MD Du département de chirurgie de l’Hôtel-Dieu de Québec, Québec (Qué.) Accepté pour publication le 25 septembre 1996 La correspondance doit être adressée au D r Roch Lapointe, Chirurgien général, Centre Hospitalier Universitaire de Québec, Pavillon l’Hôtel-Dieu de Québec, 11, côte du Palais, Québec (Québec) G1R 2J6 © Association médicale canadienne 1997 (texte et résumé) L’obstruction duodénale par un diaphragme est une entité rare chez l’adulte. Il en va de même pour l’im- plantation de la papille de Vater dans le troisième duodénum. Suite à l’observation d’un cas probablement unique montrant les deux anomalies associées, on présente une revue de la littérature. Le diagnostic est souvent fait en cours de chirurgie et nécessite une duodénotomie exploratrice. Le meilleur traitement exige l’excision partielle du diaphragme et la fermeture transverse de la duodénotomie. Une duodéno-jéjunos- tomie et (ou) une duodéno-duodénostomie sont des traitements acceptables. L’implantation de la papille de Vater dans le troisième duodénum ne nécessite aucun traitement. Web-related duodenal obstruction in the adult is rare, so is the anomalous location of the ampulla of Vater in the third part of the duodenum. A woman who harboured both anomalies is described and the literature reviewed. The diagnosis, often made at laparotomy, mandates an exploratory duodenotomy. The best treatment consists of partial excision of the web and transverse closure of the duodenum. A duodenoje- junostomy or duodenoduodenostomy, or both, are acceptable therapies. The anomalous location of the ampulla of Vater in the third part of the duodenum does not require treatment. CJS, Vol. 40, No. 3, June 1997 231

Étude de cas Case Report DIAPHRAGME DUODÉNAL

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Le diaphragme duodénal con-génital est une cause rare d’ob-struction duodénale chez

l’adulte. Les obstructions congénitalesdu duodénum ont une incidence de 1/22 000 dont 2 % seulement sontattribuables à un diaphragme1. Selondifférents auteurs, l’incidence de tels diaphragmes varie de 1/9000 à 1/40 0002. Le premier cas a été décritlors d’une autopsie par Moore en18843. Krieg, en 19361, a rapporté lepremier cas opéré avec succès. En tout,68 cas ont été publiés dans la littérature.D’autre part, la localisation de l’am-

poule de Vater au niveau du troisièmeduodénum constitue une anomalie

rare; 48 cas seulement ont été rap-portés dans la littérature.Nous décrivons un cas associant les

deux anomalies et offrons une revuede la littérature.

PRÉSENTATION DU CAS

Une femme de 47 ans s’est présen-tée pour une histoire de douleurs àl’hypocondre droit et plénitude post-prandiale, nausées et inappétence. Lesdouleurs étaient soulagées par le pas-sage de gaz intestinaux ainsi que le décubitus ventral et la pressionmanuelle sur l’abdomen. L’anamnèserévélait la notion de coliques abdomi-

nales diffuses depuis l’enfance. La pa-tiente avait également présenté desvomissements, trois à quatre fois parjour durant une semaine, brunâtres àdeux reprises. Par ailleurs, le poidsétait demeuré stable, la patienteprésentant même un léger embon-point. Les antécédents révélaient unelaparotomie pour corps étranger gas-trique à l’âge de trois ans, une ovariec-tomie sub-totale bilatérale pour syn-drome de Stein–Leventhal en 1968 etune ligature tubaire en 1987. La pa-tiente avait subi un transit digestifsupérieur quelques mois auparavantdans un autre milieu qui démontraitdes séquelles d’œsophagite au tiers

Étude de casCase Report

DIAPHRAGME DUODÉNAL CONGÉNITAL CHEZ L’ADULTEASSOCIÉ À UNE LOCALISATION ANORMALE DE L’AMPOULEDE VATER : PRÉSENTATION D’UN CAS ET REVUE DE LALITTÉRATURE

Roch Lapointe, MD; Jean-Pierre Gagné, MD

Du département de chirurgie de l’Hôtel-Dieu de Québec, Québec (Qué.)

Accepté pour publication le 25 septembre 1996

La correspondance doit être adressée au Dr Roch Lapointe, Chirurgien général, Centre Hospitalier Universitaire de Québec, Pavillon l’Hôtel-Dieu de Québec, 11, côte duPalais, Québec (Québec) G1R 2J6

© Association médicale canadienne 1997 (texte et résumé)

L’obstruction duodénale par un diaphragme est une entité rare chez l’adulte. Il en va de même pour l’im-plantation de la papille de Vater dans le troisième duodénum. Suite à l’observation d’un cas probablementunique montrant les deux anomalies associées, on présente une revue de la littérature. Le diagnostic estsouvent fait en cours de chirurgie et nécessite une duodénotomie exploratrice. Le meilleur traitement exigel’excision partielle du diaphragme et la fermeture transverse de la duodénotomie. Une duodéno-jéjunos-tomie et (ou) une duodéno-duodénostomie sont des traitements acceptables. L’implantation de la papillede Vater dans le troisième duodénum ne nécessite aucun traitement.

Web-related duodenal obstruction in the adult is rare, so is the anomalous location of the ampulla of Vaterin the third part of the duodenum. A woman who harboured both anomalies is described and the literaturereviewed. The diagnosis, often made at laparotomy, mandates an exploratory duodenotomy. The besttreatment consists of partial excision of the web and transverse closure of the duodenum. A duodenoje-junostomy or duodenoduodenostomy, or both, are acceptable therapies. The anomalous location of theampulla of Vater in the third part of the duodenum does not require treatment.

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distal de l’œsophage, ainsi qu’une di-latation importante du deuxièmeduodénum, les troisième et quatrièmeduodénums étant normaux; le toutétait suggestif d’une malrotation in-testinale.À l’admission, l’examen physique

nous révélait une patiente légèrementobèse, à l’état général bien conservé.Le transit digestif fut repris et démon-tra cette fois un œsophage normalmais une dilatation énorme des pre-mier et deuxième duodénums, s’éten-dant en position debout jusqu’ausacrum (fig. 1). Le diagnostic radio -logique différentiel incluait alors unesténose du troisième duodénum parune pince mésentérique ou unetumeur pancréatique. Cependant, latomodensitométrie axiale démontraun bulbe duodénal fortement dilatéet sinueux, rempli de matières alimen-taires. Le troisième duodénum ainsique le pancréas étaient normaux. Uneanse intestinale, située devant le hilerénal droit, représentait vraisem-blablement un deuxième duodénumnormal. Ceci suggérait le diagnosticde duplication intestinale (fig. 2).Une endoscopie haute démontra unedilatation proximale du duodénumassociée à un rétrécissement dequelques millimètres au niveau dudeuxième duodénum. Le diagnosticpréopératoire présumé était celui deduplication intestinale avec commu-

nication proximale seulement.Au moment de la chirurgie, nous

avons effectivement découvert un pre-mier duodénum fortement dilaté enamont d’une sténose extrêmement ser-rée au niveau du deuxième duodénum.Devant cette trouvaille, nous avonsprocédé à une duodénotomie longitudi-nale au niveau du premier duodénumdilaté, obstrué distalement par un dia -phragme dont l’orifice, d’un diamètremaximal d’environ 2 mm, n’admettaitque la pointe d’une pince Crile. Ce dia -phragme fut ouvert de façon à accéderau deuxième duodénum. Une papilleminuscule d’un diamètre de 0,5 mm futtrouvée 2 cm plus bas. L’injection d’unopacifiant radiologique permit de met-tre en évidence le canal de Wirsung sansvisualisation des voies biliaires (fig. 3).Durant toute la procédure, qui a duréau-delà de trois heures, aucune bile nes’est écoulée de cette papille. L’ampoulede Vater n’était pas au niveau du deuxiè -me duodénum mais fut retrouvée dansla troisième portion du duodénum à lapalpation manuelle (fig. 4). Le traite-ment chirurgical fut de réséquer en to-talité la partie dilatée du duodénum à

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FIG. 1. Transit digestif démontrant l’estomacd’allure normale et le bulbe duodénal fortementdilaté.

FIG. 2. Tomodensitométrie préopératoire démontrant un premier duodénum extrêmement dilaté(grosse tête de flèche) adjacent à un deuxième duodénum d’aspect normal (moyenne tête de flèche),devant le hile rénal droit. La veine cave inférieure est médiane (petite tête de flèche).

FIG. 3. Cholangiographie peropératoire. Lecathéter est en place au niveau de la papillepancréatique (tête de flèche). Seuls sont opaci-fiés le canal pancréatique (deux grossesflèches) et le canal pancréatique accessoire(petite flèche).

l’exception de la paroi mésentérique, enprolongeant l’incision sur le deuxièmeduodénum, tout en préservant la papillepancréatique. Ce faisant, nous avonsaussi réséqué la portion antérieure dudia phragme. Le duodénum fut ensuiterefermé transversalement en un planselon le principe Heineke–Mikulicz.L’évolution postopératoire se dé -

roula sans complication. La patienteput reprendre l’alimentation normalele sixième jour et fut libérée de l’hôpi-tal le neuvième jour.Cinq semaines plus tard, elle était

tout à fait asymptomatique. Un transitdémontra alors une vidange rapide duduodénum (fig. 5). La patiente est tou-jours asymptomatique un an plus tard.

REVUE DE LITTÉRATURE

Une revue extensive de la littératurenous permet de croire que ce cas con-stitue le 69e cas de diaphragme duodé-nal congénital décrit chez l’adulte1,2,4–23.Il est difficile de concevoir que les pa-tients présentant cette pathologiesoient restés asymptomatiques pen-dant plusieurs dizaines d’années. Eneffet, le sujet le plus âgé ayant présentécette entité était un homme de 81 ansqui était symptomatique depuis un anseulement au moment du diagnostic6.Quelques hypothèses ont été avancéespour expliquer l’apparition des symp-tômes obstructifs à un âge si tardif.Premièrement, il semble que les pa-tients s’habituent à une hygiène ali-mentaire particulière qui limite leurssymptômes4. Deuxièmement, une dé-compensation lente de la musculatureantrale et duodénale peut résulter enune force de propulsion insuffisantepour vaincre la résistance offerte par lediaphragme13. Occasionnellement, unphénomène inflammatoire tel un ul-cère peut précipiter l’obstruction de lalumière intestinale19.Le diagnostic de diaphragme

duodénal a été posé ici en période per-

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FIG. 4. Schéma illustrant les trouvailles peropératoires : un premier duodénum fortement dilaté enamont du diaphragme duodénal, la papille pancréatique en position anatomique et l’ampoule deVater dans le troisième duodénum.

FIG. 5. Transit digestif postopératoire (après cinq semaines). La substance de contraste passe rapi-dement dans le jéjunum.

K

C

M

Y

opératoire; dans la littérature, le diag-nostic exact est posé avant la chirurgiedans 27 % des cas et durant la chirurgiedans 60 % des cas, les autres cas étantdécouverts à l’autopsie4. Le diagnosticpréopératoire est généralement fait partransit gastro-duodénal, mais aussi àl’occasion par endoscopie (10 %). Lediagnostic d’obstruction gastro-duodénale étant donc souvent obscuravant la chirurgie, une duodénotomieest essentielle pour trouver le diagnos-tic, tel que l’ont suggéré Ferguson etRothfield24, de même que Lehur etcollègues23.Le traitement recommandé par la

majorité des auteurs consiste en uneexcision du diaphragme par duodéno-tomie longitudinale avec fermeturetransverse. La duodéno-jéjunostomieet la duodéno-duodénostomie sontégalement acceptables. Trois cas detraitement par voie endoscopique ontété également rapportés6,13. Bienqu’efficace, cette technique comportedes risques de traumatisme à l’am-poule de Vater puisque le diaphragmeest situé dans 75 % des cas à proximitéde celle-ci2. Les autres procédures ef-fectuées, incluant généralement unegastro-entérostomie, sont moins effi-caces puisqu’elles laissent le di-aphragme en place et que les symp-tômes obstructifs peuvent persister.Des diaphragmes duodénaux multi-ples ont été décrits5,22. Il est donc im-portant d’explorer, soit manuelle-ment, soit avec une sonde Foley, leduodénum en entier.L’association du diaphragme duo -

dé nal avec une pathologie ulcéreuse aété décrite à de multiples reprises4,9,20.Alors que certains recommandaient, ily a quelques années, d’associer d’em-blée une procédure antiulcéreuse à larésection du diaphragme dans les casoù un ulcère duodénal ou bulbaireconcomitant était présent, il semblequ’il faille nuancer cette proposition,étant donné les effets secondaires de

la procédure et la disponibilité actuelled’agents antiulcéreux beaucoup plusefficaces que dans le passé.Certains auteurs ont décrit l’associa -

tion du diaphragme duodénal con-génital avec le syndrome de l’artèremésentérique supérieure8,19 et avec uneœsophagite de reflux11,21. Par contre,la revue complète de la littérature nenous a pas permis de retrouver un casde diaphragme duodénal associé à unelocalisation de l’ampoule de Vaterdans le troisième duodénum, tel queretrouvé chez notre patiente.L’implantation de la papille de

Vater dans le troisième duodénum estun phénomène rare. Ce cas est le 49e

rapporté dans la littérature. En effet,Wood25 en 1966 relevait 19 cas dansla littérature mondiale auxquels il enajouta un. En 1976, Levine26 rappor-tait le 48e cas décrit dans la littératureanglaise. L’incidence d’une telleanomalie est variable selon les études.Pereira-Lima et collègues27 rapportentune incidence de 0,1 % sur 3000cholangiographies. De nombreux au-teurs rapportent des incidences simi-laires28,29. Par contre, trois auteurs30–32

rapportent des taux variant de 6 % à8,25 %. L’explication d’un tel écartn’est pas connue. Par ailleurs, Reid33

en 1973 s’est attardé à l’étude desmalformations du tractus biliaire as-sociées à l’atrésie duodénale chezl’enfant. Or, sur 81 rapports d’autop-sie, aucun cas d’implantation de la pa-pille de Vater dans le troisièmeduodénum n’a été noté. De même,Jona et Belin34 en 1976, ont décrittrois patients avec un diaphragmeduodénal. Deux de ceux-ci avaient untractus biliaire bifide avec une ouver-ture de part et d’autre de l’obstruc-tion. Chez le troisième, la papille deVater était située sur le diaphragme.

EMBRYOLOGIE

Plusieurs hypothèses ont été

avancées successivement pour expli-quer l’étiologie et la formation des dia-phragmes duodénaux. Déjà en 1889,Bland-Sutton35 écrivait que les ob-structions intestinales survenaient auxsites de fusion ou de bourgeonnementviscéraux expliquant la localisationpéri-ampullaire des diaphragmes parla croissance de bourgeons hépatiqueset pancréatiques à ces niveaux. Ainsi,on a mentionné comme explicationpossible de la formation des dia -phragmes duodénaux5 : le pancréasannulaire, la malrotation intestinale,l’obstruction méconiale, les anomaliesvasculaires, la péritonite fœtale et la lé-sion post-inflammatoire. La théorie laplus acceptée propose un défaut dansle processus d’occlusion et de recana -lisation successive du duodénum chezl’embryon36. Dans un premier temps,Tandler, en 190037, a démontré que lecanal endodermique était oblitéré parune prolifération des cellules épi -théliales puis recanalisé par la suite parun processus de vacuolisation progres-sive. Dans un deuxième temps, Boy-den, en 193738, démontre qu’au coursdu processus de vacuolisation progres-sive, il y a formation de deux lumièresduodénales distinctes; dans chacuned’elles s’abouche un orifice du canalhépato-pancréatique. Streeter préci -sera par la suite en 194839, que l’acti -vité prolifératrice épithéliale dans leduodénum résulte en la formation dedeux élargissements fusiformes, l’unau-dessus et l’autre en-dessous del’ouverture des canaux biliaires avecune persistance plus prolongée del’occlusion à ce niveau. Finalement,Boyden, Cope et Bill36, en 1967, pré-ciseront que cette vague de différen-ciation cellulaire s’étend successive-ment du pylore au jéjunum. Unevacuolisation incomplète serait res -ponsable d’une obstruction par dia -phragme qui, à l’occasion, est re -trouvée jusque dans le quatrièmeduodénum.

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CONCLUSIONS

Nous présentons le cas d’une pa-tiente de 47 ans qui montrait deuxanomalies congénitales extrêmementrares, soit un diaphragme congénitaldu duodénum associé à l’implantationde la papille de Vater au niveau dutroisième duodénum. À notre con-naissance, il s’agirait du premier casrapporté dans la littérature mondiale.Le traitement chirurgical nécessite uneduodénotomie avec excision partielledu diaphragme. L’implantation de lapapille dans le troisième duodénum neprovoque aucun symptôme et, donc,ne nécessite aucun traitement.

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