M#decine et Maladies lnfectieuses --. 1985 -- 10 ~ 541 & 546

Les kystes hydatiques c r braux de I'enfant*

Par F.X. R O U X * * , C. SAINTE-ROSE*** , A. P IERRE-KAHN** * , D. R E N I E R * * * et J.F. H I R S C H * * *

R ESUME Les auteurs rapportent 7 observations de kystes hydatiques c~r~braux d~velopp6s chez des enfants de moins de 15 ans. Le kyste intracr~nien ~tait unique 6 fois, multiple et intra-ventriculaire dans un cas ; 3 fois il existait une localisation extra-cr&nienne (pou- mon ou role). L'~volution apparait d'autant plus favorable que I'~tat clinique pr~-op~ra- toire est satisfaisant ; le seul d~c~s observ~ dans cette courte s~rie concerne un enfant op~r~ en urgence dans un ~tat de coma par d~c~r~bration. Le d~veloppement lent de ces I~sions explique leur remarquable tolerance malgr~ leur volume souvent impressionnant. La clinique est domin~e par I'hypertension intra-cr~nienne et les d~ficits moteurs d'un h~micorps. Ce tableau chez un enfant originaire d'une zone d'end~mie dolt faire ~voquer la possibilit~ d'une ~tiologie hydatique. La tomodensitom~trie est actuellement I'examen ideal pour poser le diagnostic : l'aspect d'un kyste hydatique est celui d'une hypodensit~ r~guli6re ~voquant la densit~ de I'eau ; apr~s injection de produit de contraste la coque fine sph~rique et bien limit~e apparait discr6tement. Le seul traitement actuellement reste I'~nucl~ation du kyste sans rupture de celui-ci en s'assurant d'une ex~r~se corticale minima, ce qui est le plus souvent possible.

Mots-CI6s : Echinococcose cdr~brale -- Kyste hydatique extra-dural -- Kyste hydatique intra-ventri- culaire.

L'~chinoccocose cer~brale est une affection rare qui touche pr~f~rentiellement les sujets jeunes et repr~sente 1,5 % ~ 2 % des processus expansifs intracr~niens (5, 10, 13). Ce sont surtout les enfants (80 & 90 % des cas) qui prennent la place de I'hbte interm~diaire (11, 15, 21). L'h6te interm~diaire qui est normalement un herbivore (mouton), ing~re un embryon hexacanthe rejet~ par un carnivore (chien). L'embryon subit, alors, une involut ion kystique renfermant des scolex qui ~ leur tour infesteront un nouveau carnivore. Chez I'homme le kyste hydatique (K.H.) se Ioge le plus souvent dans le foie (60 %) et le pou- mon (30 %). La Iocalisation nerveuse quant ~ elle est rare et ne semble pas exc6der 1 & 2 % des kystes hydatiques dans I'organisme humain (6, 7, 12, 16, 19)~ Nous rappor- tons ici 7 observations de kystes hydatiques intracr~niens op6r~s r~cemment dans le service de Neuro-chirurgie P~diatrique de I'h6pital des Enfants Malades. Cinq des sept kystes ~taient intra-parenchymateux, un ~tait intraventri- culaire, le dernier extra-dural.

MATER IE L ET METHODE

II s'agissait dans tous les cas d'enfants originaires du Maghreb, ~g~s de 4 ~ 13 ans ;trois fois il s'agissait de filles, quatre fois de gar£ons. Dans six cas, la symptomatologie ~tait domin~e par un tableau d'hypertension intra-cr~nienne accompagnant un d~ficit h~micorporel. Dans trois cas, des crises comitiales ont ~t6 constat~es d6s le d~but de la symp- tomatologie neurologique . Une seule fois (observation n ° 4) la symptomatologie neurologique se r~sumait ~ des c~- phal~es isol~es, occipitales, progressivement croissantes.

*Rec.u le 19.2.1985. Acceptation d~finitive le 1 8;6.1985 **Service de Neurochirurgie (Pr.J.P.Ct~Odkiewic~z, H(3pital Sainte- Anne, 1 rue Cabanis, F-75674 Paris C~dex 14 ***Service de Neurochirurgie P~diatrique (Pr.J.F.Hirsch), Hbpital des Enfants-Malades, 149 rue de S~vres - 75730 Paris C~dex 15

541

Trois lois le kyste hydat ique intra-cr~nien ~tait associ~ une Iocalisation extra-cr~nienne : pulmonaire (observation n ° 3) ou h~patique (observations n ° 4 et 6). Dans I'obser- vat ion nO 4, la Iocalisation hdpatique ~tait connue un an avant le kyste intra-cr~nien ; chez les deux autres enfants, la Iocalisation extra-cr~nienne a ~t~ d~couverte Iors du bilan prat iqud en neurochirurgie.

Le diagnostic pr~opdratoire de kyste hydat ique intra- cr~nien a ~t~ pos~ cinq lois sur les donn~es tomodensi to-

'm~triques. Dans deux observations, un scanner cdrdbral n'a pas pu ~tre prat iqud et seule une angiographie c~r~brale I'a dtd ; celle-ci a montr~ la presence d'un processus expan- sif intra-c~r~bral avasculaire qui, compte-tenu de I 'origine ethnique des patients, a dt~ rapport~e ~ une hydatidose.

eu un s~rodiagnostic posi t i f : h~magglut inat ion et ~lectro- syndr~se deux lois, hdmagglut inat ion seule dans I 'autre cas. Dans !es observations n ° 3 et 4 une Iocalisation h~patique ou pulmonaire ~tait retrouv~e. Chez aucun de ces enfants, des antig~nes ou des anticorps hydatiques n 'ont ~t~ recher- ch~s dans le LCR que ce soit au cours ou au d~cours de I'in- tervent ion. Avant celle-ci I 'hypertension intra-cr~nienne cont r ind iqua i t ~ I'~vidence toute rachicent~se.

Ces patients ont ~t~ operas d~s que le diagnostic de I~sion intra-cr~nienne expansive a ~t~ pos6. L ' intervent ion a consist~ en une ex~r~se monobloc du kyste en ~vitant une rupture per-op~ratoire de celui-ci. Dans I 'observation n ° 3 les kystes intra-ventriculaires ont ~t~ tous retires apr~s ouverture de la corne frontale gauche.

Six fois des examens sdro-immunologiques ont ~t~ pra- Les principales donn~es cl iniques et paracliniques que tiqu~s. II ne s'est agit que de I 'hdmagglut inat ion et de I'~leq- nous venons d'~voquer sont regroup~es dans les tableaux I trosyndr~se. Une intradermordact ion de Casoni n*a jamais et II. Nous d~tail lerons cependant t rois observations qui ~td pratiqude. Trois enfants (observations n ° 3, 4 et 5) ont nous paraissent d~monstratives.

TABLEAU I Sept kystes hydatiques intracr~iniens de I'enfant. Donn~es cliniques

CAS AGE Topog~aphie Clinique D~lai entre le ler S~quelles Autres Iocalis. N ° Sexe signe cl. et I'in. hydatiques

1 7 ans H6misph~re Droit H~mipldgie G. 12 mois D~ficit moteur gauche M Macrocranie

2 6 1/2 H~misphere Droit H~mipar6sie G. 8 mois R.A.S. M 2 crises Bf. G. 6 mois

3 6 ans Ventricule gauche H~rnipl~gie droite 6 mois D.C.D, Poumon droit M Coma. Stade II

4 13 ans Extradural pari~to- C~phal~es 2 mois R.A.S. Foie : lobe droit F occip, gauche.

5 10 ans H~misph~re Droit H~mipl6gie G. 6 mois H~mipar~sie gauche M Cdphal~es

6 7 ans H6misph~re Droit H~mipar~sie G. 4 mois H~mipar~sie gauche Foie : lobe droit F occipital HLH gauche HLH gauche

Convulsions g~n~ralis~es

7 4 ans H~misph~re Droit H6mipar~sie G. 2 mois HLH gauche F temporo-pari6tal crises comitiales

TAB LEAU II Sept kystes hydatiques intracr~niens de I'enfant, Donn~es para-cliniques

CAS Radio du cr~ne FO Anticorps TDM Autres N °

1 Dysjonction Oedeme H~magglutination (--) Artdrio : Tumeur avasculaire E lectrosyn~r~se (--)

2 Dysjonction R.A.S. H~magglutination ( - ) Volumineux kyste (12 cm) -I- E lectros' rn~r~se (--) 1 v~sicule fille

3 Dysjonction Oed~me H6magglutination ('~-) 2 kystes dans corne frontale Ventriculo : mult. petits kystes E lectros' ,n~r~se (-4-) gauche ; hydroc~phalie dans ventricule G.

4 Lacune R.A.S. Hdmagglutination (-I-) Volumineux kyste superficiel pari6tale E lectro~ rn~r~se ( - ) (8 cm)

5 Dysjonction Oeddme H~magglutination (Jr-) Volumineux kyste (14 cm) Art~rio : Tumeur avasculaire E lectros rn~rdse (-F)

6 Asym~trie de R.A.S. H~magglutination (--) Volumineux kyste occipital la vot3te Electros'rn~r~se ( - ) (8 cm)

7 Dysjonction R .A.S. Artdrio : Tumeur avasculaire. Temporale post~rieure

542

O b s e r v a t i o n n ° 3 "

Zoubir B . . . . 6 ans, est hospitalis~ en jui l let 1978 Alger avec un tableau cl inique associant des convulsions de I'h~micorps dro i t et une hypertension intra-cr,~nienne ai- gLie. Cette p~riode aigu~ pass~e, I 'enfant pr~sente une h~mi- pl~gie droite et un tableau proche du mutisme akin~tique, II est alors transf~r~ & Paris o6 il arrive en coma profond, intub~, ventil~. Le bilan paraclinique retrouve des signes majeurs d'hypertension intra-cr~nienne : un ~clatement des sutures sur les radiographies du cr&ne, un oed~me papil- laire bilateral au fond d'oeil. Le scanner pratiqu~ d~s I'admission met en ~vidence une image hypodense compa- t ible avec le diagnostic de kyste hydatique, comblant la corne frontale gauche (Figure 1, a). Les radiographies tho- raciques retrouvent un kyste pulmonaire droit. Les taux d'anticorps pr~-op~ratoires sont moyennement ~lev~s : ~lectrosyn~r~se : une croix ; h~magglutination : 6 400). Une ventriculographie ~ I'amipaque pratiqu~e en pr~-op~- ratoire imm~diat, retrouve non seulement le kyste frontal mais encore dans la corne occipitale homo-lat~rale de nom- breux autres kystes de petite tai l le (Fig. 1, b). L' interven- t ion permet de retirer tous ces kystes mais n'apporte pas d'am~lioration cl in ique sensible. L'enfant d~c~dera trois semaines plus tard.

fant en neurochirurgie en janvier 1980. L'examen cl inique ne retrouve aucun d~f ic i t neurologique. Les radiographies du cr&ne mettent en ~vidence une volumineuse lacune occipita!e gauche, par ailleurs ais~ment palpable. Un scan- ner c~r~bral confirme la presence d'un kyste intra-cr~nien unique situ~ dans la r~gion pari~to-occipitale, tr~s super- f iciel, ~rodant la voete osseuse (Figure 2). Compte-tenu des antecedents d'hydatidose r~cente le diagnostic de kys- te hydat ique intra-cr~nien est retenu. L ' intervent ion a lieu le le r f~vrier 1980 : d~s I ' incision du scalp on constate que le kyste fait hernie ~ travers la d~hiscence osseuse. Celui-ci se rompt spontan~ment d~s I' incision du p~ricr~ne avant m6me de pratiquer le volet osseux, La I~sion est adhd- rente ~ la face pari~tale de la dure-m~re, laquelle est amin- cie mais non rompue. II n 'y a donc pas de dissemination hydatique intra-cr~nienne. L'examen anatomopathologique confirme le diagnostic et ~limine toute inf i l t rat ion osseuse de I'hydatidose ; au contact du kyste I'os est remani~ par une r~action de densif ication r~actionnelle sans signes in- flammatoires. L'~volut ion post-op~ratoire est marquee par une fi~vre ~ 38 ° pendant quinze ]ours. Une plastie osseuse est pratiqu~e ~ la troisi~me semaine post-op~ratoire. Les taux post-op~ratoires d'anticorps restent faibles ~l iminant une di f fusion de la matadie. Amina regagnera son domici le en mars 1980 avec un examen cl inique strictement normal.

Scanner : image de kyste hydatique darts la come frontale gauche Le K.H. bloque les trous de Monro et entraine une dilatation des ventricules lat~raux.

F I G U R E l a Z o u b i r B . . . . 6 ans

O b s e r v a t i o n n ° 4 :

La jeune Amina L . . . . . 12 ans, originaire d'AIg~rie, est op~r~e ~ Paris le 21 octobre 1978 d'un kyste hydat ique unique du lobe dro i t du foie. Douze mois plus tard, appa- raissent des c~phal~es isol~es ~ predominance post~rieure. L'aggravation de celles-ci condui t ~ I 'hospitalisation de I'en-

O b s e r v a t i o n n ° 5 :

L'enfant Rabah B . . . . 10 ans, est adress~ d'AIg~rie pour suspicion de processus expansif intra-cr~nien. Sept mois au- paravant sont apparus, en une dizaine de ]ours, des c~pha- I~es, des vomissements puis un d~f ic i t moteur du membre sup~rieur gauche. L'h~mipar~sie gauche s'est compl~t~e progressivement et ~ I'admission en neurochirurgie le d~- f ic i t moteur est massif. Son caract~re spastique rend cepen- dant la marche possible. II existe, sur les cliches du cr~ne, des signes d'hypertension intra-cr~nienne et une asym~trie de la vo0te. L'~lectroenc~phalogramme montre un foyer d'ondes lentes amples et peu r~actives, dans la r~gion fronto-temporale droite. L'art~riographie met en ~vidence un tr~s volumineux processus expansif avasculaire. Le scanner confirme I'hypoth~se d'un kyste hydat ique de tail le ~norme, occupant plus de la moit i~ de I'h~misph6re droi t (Figure 3). II n 'y a pas d'autres Iocalisations hydatiques et les tests s~rologiques montrent un faible taux d'anticorps. A I ' intervention, on retrouve ]'existence d'une lacune osseu- se pari~tale droite qui n'~tait pas visible sur les radiogra- phies standard. Le kyste affleure au cortex et est visible spontan~ment sur une surface de cinq centim~tres de diam~tre. Apr~s avoir incis~ la membrane p~ri-kystique il est tr~s facilement accouch~ sans que le cortex ait besoin d'etre incise. Les premi6res heures post-opdratoires sont marquees par un ~tat de mal convulsi f qui rendra le r~veil plus lent. Mais les suites op~ratoires seront en fait simples et un mois apr~s I ' intervention I 'enfant quit te le service ; le d~fici t moteur est alors en vole de r~gression et le con- trble tomodensitom~trique _rnontre que les structures m~- dianes ont repris leur posit ion normale. L'enfant sera rapidement perdu de vue car il rentrera en AIg~rie.

543

Ventriculographie ~ I'amipaque : -- le kyste frontal est limit~ en arriere par une paroi I~g~rement festonn~e (grosse flOche noire) -- dans la corne occipitale, presence de multiples kystes de petit volume (petites flOches)

FIGURE lb Zoub i r B, . . 6 ans

R ESU L T A T S

L ' e v o l u t i o n pos t -ope ra to i re a ~te marquee dans un cas (observa t ion n ° 3) par le d~ces de I 'enfant 21 jours apr~s I ' i n te r ven t i on ; celui-c i ava i t ete admis en coma p r o f o n d par hype r tens ion in t ra-cr~n ienne majeure. Chez les six au-

t res enfants, les signes c l in iques pr~-opera to i res on t par t ie l - l emen t ou t o t a l e m e n t regresse :

- deux n ' o n t aucune sequel le neu ro log ique (observa- t i ons n ° 2 et 4) ;

-- un presente une hemianops ie latera le h o m o n y m e (observa t ion n ° 7) ;

-- deux fois une h~mipares ie a persiste mais moins marquee qu 'en p re -opera to i re (observat ions n ° 5 et 6) ;

- une fois en f in , le de f i c i t m o t e u r n 'a pas ~t~ mod i - f ie (observa t ion n ° 1).

C O M M E N T A I R E S

• A ins i que Borne le sou l igna i t en 1967 et 1977, I 'hyda- t idose cer~brale du systeme ne rveux cent ra l est excep t ion - nel le en France Me t ropo l i t a i ne . Cet te parasi tose reste essen-

544

F IGURE 2 Amine L . . . 12 ans - - Le scanner met en ~vidence le K.H. extradura!

paridtal gauche. Noter F~rosion osseuse de la vo0te

tiellement le fait de sujets originaires des pays d'end~mie ; aussi doit-elle ~tre recherch~e syst~matiquement chez des patients natifs du Maghreb ou d'Am~rique Latine et pr~- sentant une symptomatologie ~vocatrice d'un processus ex- pansif intra-cr~nien. Les kystes hydatiques intra-cr~niens sont dans I'immense majorit~ des cas intra-parenchymateux et sus-tentoriels, mais certaines iocalisations exceptionnel- les peuvent etre rencontrees : les kystes ventriculaires purs comme dans notre observation n ° 3 ne semblent pas avoir ~td rapport~s que par Goinard et Descuns en 1952, par Borne en 1967 et par Kaya et Coll. en 1975. Ces iocalisa- tions mettent en jeu le pronostic vital : d'une part, le kyste peut entrainer un blocage du trou de Monro soit sur un mode aigu par un ph~nom~ne de clapet soit sur un mode chronique et alors responsable d'une hypertension intra- cr&nienne par hydroc~phalie progressive ; d'autre part, la rupture d'un kyste intraventriculaire, si elle survient, sera suivie d'une dissemination rapide dans I'ensemble du sys- t~me ventriculaire au dessus de route ressource th~rapeu- tique et s'accompagnera d'un choc anaphylactique souvent gravissime. La Iocalisation extra-durale d'un kyste hydati- que semble plus exceptionnelle encore (Palma cit~ par Goinard et Descuns). Seuls I'int~grit~ de la dure-m6re et I'examen anatomo-pathologique de la voQte en regard per- mettent comme dans notre quatri~me observation, d'~li- miner une toute aussi exceptionnelle ~chinoccocose de la voQte (3, 4, 9, 20).

Quelle que soit la Iocalisation du kyste, la symptomato- Iogie apparait le plus souvent pauvre compte-tenu du volu- me Idsionnel parfois important. Les signes cliniques sont relativement univoques : d~ficit moteur d'un h~micorps, h~mianopsie lat~rale homonyme et/ou syndrome d'hyper- tension intra-crAnienne (18, 21). Parfois la d~compression de cette hypertension intra-cr~inienne est rattach~e ~ un traumatisme crAnien g~n~ralement b~nin (1) : cette circons- tance a dt~ notre dans notre observation n° l .

Le pronostic apparait quant ~ lui favorable dans la majorit~ des cas de Iocaiisation intra-parenchymateuse

F I G U R E 3 Rabah B . . . 10 ans - Le scanner c6r~bral montre la presence d'un

tr~s volumineux K,H, h~misph~rique droit

(15, 19). Dans 10 & 20 % des cas, un d~c~s post-opdratoire survient (1, 10). Ces d~c~s comme dans notre observation n ° 3 sont le fair de patients hospitalis~s darts un ~tat neuro- Iogique grave ou d'enfants tr~s jeunes ; 40 ~ 50 % des pa- tients conservent des s~quelles neurologiques plus ou moins importantes (60 % de nos patients) ; 25 ~ 30 % sont consi- d~r~s comme gu~ris (10). Le caract~re lent du d~veloppe- ment des kystes hydatiques intra-cr~niens explique certaine- ment leur relativement bonne tolerance malgr~ un volume souvent tr~s impressionnant, ainsi que nous I'avons vu dans notre observation n ° 5 (Figure 3)(11).

Parmi les examens compl~mentaires, c'est actuellement la tomodensitom~trie qui apporte le plus d'~l~ments diag- nostiques (2, 17). L'aspect des kystes hydatiques est en effet tr~s ~vocateur au scanner : le contenu du kyste a une densit~ proche de celle de I'eau. Apr~s injection du produit de contraste la coque sphdrique, fine et bien limitde ne prend que rarement et peu le contraste. L'art~riographie est devenue un examen de moindre importance car elle n'ap- porte que des arguments indirects ~vocateurs d'une masse expansive avasculaire de volume variable. La paroi du kyste n'est pas inject~e et les vaisseaux gardent un aspect normal (19). Avant tout examen neuroradiologique, la recherche d'anticorps anti-~chinoccocose peut amener un dl~ment suppl#mentaire en faveur du diagnostic. L'intradermo- r~action de Casoni ne semble pas suffisamment fiable, n'apparaissant positive que dans gu~re plus de 60 % des cas d'hydatidose c~r~brale. Les examens s~ro-immunolo- giques ont par contre u n int~r~t certain et doivent faire partie de tout bilan pr~-op~ratoire d~s Iors qu'une hydatido- se est soupc, onn~e (14). Si la r~action de f ixation du com- pigment a perdu de son int~r~t, les rdactions d'agglutination et d' immunodiffusion restent les plus pratiqu~es. L'h~mag- glutination est consid~r~e comme significative pour un titre de 1/320~me. L'~lectro-immuno-diffusion ou ~lectro- syn~r6se permet quant ~ elle de rechercher en moins de 24 heures la presence ou I'absence de I'arc 5. Cet arc 5 est d'apparition pr~coce et quasi constante Iorsqu'existe une Iocalisation extra-cr~nienne en particulier h~patique.

545

A I' inverse, un kyste hyda t ique in t ra~rAnien isol~ et non r o m p u est en r~gle sdro-n~gatif (16). Ces tests ne sont que rarement posi t i fs ensemble : 30 % de cas selon Sl im et Col l . (21) pour ces m~mes auteurs, ils le seraient d 'au tan t plus f r~quemment que le pat ien t est plus ~g~.

L'ex~r~se chirugicale du kyste repr~sente la seule th~rapeut ique possible actue l lement . A ce propos, on

relbve au tan t de variantes techniques que d 'op~rateurs (5, 11, 18) mais les pr incipes de base restent ident iques : I'ex~- r~se do i t dtre dconome de tissu cdrdbral et aussi atrauma- t i que que possible af in d '~v i ter une rupture de la Idsion. L ' iddal est d'((accoucher)> le kyste apr~s incis ion de la membrane pdr i -kyst ique, en s 'a idant de manoeuvres dou- ces ; ceci est rendu possible par le fa i t qu 'un vdr i tab le plan de gl issement existe entre le kyste et le parenchyme.

1.

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S U M M A R Y Cerebral Hydatid Cyst in the child

The authors present 7 cases o f intracranial hydatid cysts (H.C.) in children. 5 times the H.C. was unique and intracerebral ; once i t was extra-dural ; once the patient har- boured multiple intra-ventricular H.C. An associated extra-cranial location o f H.C. (lung or liver) was found in three cases. The best the clinical state was, the best the postope- rative evolution happened to be. The only death was that o f a child admitted in a pro- found decerebrated coma, The slow development o f these lesions explains their remar- kable tolerance in spite o f their frequently impressive volume. Clinical symptoms are dominated by Intra-cranial Hypertension and hemiparesis o f hemiplegia, These data in a child native of North African or South America must evoke the diagnosis o f intra-cranial H.C. CT-Scan is nowadays the best exploration for diagnosis o f an intra-cerebral H,C. : the lesion appears as a regular homogeneous waterlike hypodensity ; after enhancement i t is boundered by a thin, regular, shell-like limit. The only treatment stays the enuclea- tion o f the cyst with minimal cortical resection and avoiding o f rupture o f the lesion.

K e y - w o r d s : Cerebral echinococcosis in childhood - Extradural Hydatid Cyst - Intraventricular Hy- dat id Cyst.

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