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Fait clinique Tératome kystique mature de l’ovaire avec muqueuse gastrique différenciée et sécrétante Mature cystic teratoma of the ovary with differentiated and secretive gastric mucosa. Case report F. Iovino a, *, R.J. Salmon b , O. Languille-Mimoune c a Service de chirurgie générale et cancérologique, deuxième université de Naples, Naples, Italie b Chirurgie générale, institut Curie, Paris, France c Pathologiste, Paris, France Reçu le 4 décembre 2001; accepté le 18 juin 2002 Résumé Les tératomes volumineux contenant de la muqueuse gastrique sont rares. Nous rapportons un cas de tératome kystique mature développé sur l’ovaire d’une adolescente. La croissance rapide de cette volumineuse lésion était associée à un refoulement considérable des organes abdominaux. Le kyste était aspiré puis retiré par laparotomie médiane en raison de son volume (10 litres de liquide mucoïde). L’examen histologique révélait une muqueuse gastrique fundique différenciée sans autre atteinte tissulaire. © 2002 E ´ ditions scientifiques et médicales Elsevier SAS. Tous droits réservés. Abstract Large teratomas with gastric mucosa are rare. We report a case of mature cystic teratoma in an ovary of a young woman. Tumor growth was large and rapid enough to displace abdominal organs. The cyst was aspirated (removing 10 l of mucinoid liquid) and excised by medial hypogastric laparotomy. The histological examination revealed differentiated gastric fundal mucosa with no other tissue involvement. © 2002 E ´ ditions scientifiques et médicales Elsevier SAS. All rights reserved. Mots clés: Tératome kystique mature; Muqueuse gastrique Keywords: Mature cystic teratoma; Gastric mucosa 1. Introduction Les tératomes kystiques matures se voient à tout âge mais surtout chez la femme jeune. Tous les types principaux de tissus ont été décrits dans leur contenu, principalement les muqueuses épidermoïdes, les structures accessoires, les tissus glial et nerveux, le tissu adipeux, l’os, le cartilage et les dents [1]. Les épithéliums glandulaires, le muscle lisse et les agrégats lymphatiques sont moins souvent décrits. Dans la littérature, il n’a pas été décrit d’épithélium gastro- intestinal associé à la paroi gastrique dans un tératome [2]. En 1990, Sahin a décrit un ulcère peptique dans la mu- queuse gastrique d’une paroi gastrique, développé dans un tératome kystique mature [3]. En 1995, Tiltman décrivait une observation similaire simulant un abcès tubo-ovarien [4]. Nous avons récemment opéré une volumineuse tumeur * Auteur correspondant. via Rione Olivieri, 24, 80035, Nola (NA), Italie. Adresse e-mail : [email protected] (F. Iovino). Annales de Chirurgie 127 (2002) 634–636 © 2002 Éditions scientifiques et médicales Elsevier SAS. Tous droits réservés. PII: S 0 0 0 3 - 3 9 4 4 ( 0 2 ) 0 0 8 4 9 - 0

Tératome kystique mature de l’ovaire avec muqueuse gastrique différenciée et sécrétante

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Fait clinique

Tératome kystique mature de l’ovaire avec muqueuse gastriquedifférenciée et sécrétante

Mature cystic teratoma of the ovary with differentiated and secretivegastric mucosa. Case report

F. Iovinoa,*, R.J. Salmonb, O. Languille-Mimounec

aService de chirurgie générale et cancérologique, deuxième université de Naples, Naples, ItaliebChirurgie générale, institut Curie, Paris, France

cPathologiste, Paris, France

Reçu le 4 décembre 2001; accepté le 18 juin 2002

Résumé

Les tératomes volumineux contenant de la muqueuse gastrique sont rares. Nous rapportons un cas de tératome kystique mature développésur l’ovaire d’une adolescente. La croissance rapide de cette volumineuse lésion était associée à un refoulement considérable des organesabdominaux. Le kyste était aspiré puis retiré par laparotomie médiane en raison de son volume (10 litres de liquide mucoïde). L’examenhistologique révélait une muqueuse gastrique fundique différenciée sans autre atteinte tissulaire. © 2002 E´ditions scientifiques et médicalesElsevier SAS. Tous droits réservés.

Abstract

Large teratomas with gastric mucosa are rare. We report a case of mature cystic teratoma in an ovary of a young woman. Tumor growthwas large and rapid enough to displace abdominal organs. The cyst was aspirated (removing 10 l of mucinoid liquid) and excised by medialhypogastric laparotomy. The histological examination revealed differentiated gastric fundal mucosa with no other tissue involvement.© 2002 Editions scientifiques et médicales Elsevier SAS. All rights reserved.

Mots clés: Tératome kystique mature; Muqueuse gastrique

Keywords: Mature cystic teratoma; Gastric mucosa

1. Introduction

Les tératomes kystiques matures se voient à tout âge maissurtout chez la femme jeune. Tous les types principaux detissus ont été décrits dans leur contenu, principalement lesmuqueuses épidermoïdes, les structures accessoires, les

tissus glial et nerveux, le tissu adipeux, l’os, le cartilage etles dents[1]. Les épithéliums glandulaires, le muscle lisse etles agrégats lymphatiques sont moins souvent décrits. Dansla littérature, il n’a pas été décrit d’épithélium gastro-intestinal associé à la paroi gastrique dans un tératome[2].En 1990, Sahin a décrit un ulcère peptique dans la mu-queuse gastrique d’une paroi gastrique, développé dans untératome kystique mature[3]. En 1995, Tiltman décrivaitune observation similaire simulant un abcès tubo-ovarien[4]. Nous avons récemment opéré une volumineuse tumeur

* Auteur correspondant. via Rione Olivieri, 24, 80035, Nola (NA), Italie.Adresse e-mail : [email protected] (F. Iovino).

Annales de Chirurgie 127 (2002) 634–636

© 2002 Éditions scientifiques et médicales Elsevier SAS. Tous droits réservés.PII: S 0 0 0 3 - 3 9 4 4 ( 0 2 ) 0 0 8 4 9 - 0

ovarienne dont l’histologie a révélé un tératome contenantune muqueuse gastrique bien différenciée et sécrétante.

2. Observation

Une adolescente de 14 ans, normalement réglée, consul-tait pour une augmentation de volume de l’abdomen récenteet rapide de la taille d’une grossesse à terme. Une échogra-phie de l’abdomen montrait un épanchement purementliquidien, dont le volume empêchait toute visualisation desorganes abdomino-pelviens. Le scanner avec injection mon-trait une tumeur kystique mesurant 27 × 17 cm transversa-lement, et 33 cm en hauteur s’étendant jusque dans l’épi-gastre. L’utérus était refoulévers la gauche. Le foie et la rateétaient normaux et il n’y avait pas de distension urétéro-pyélique. Tout le contenu digestif était refoulé sous le foie etil n’y avait pas de ganglions rétropéritoneaux. La paroi dukyste était fine avec des cloisons plus larges vers lapériphérie de la tumeur. Il n’y avait pas d’ image de densitésuspecte (Fig.1-3). Le diagnostic de tumeur ovariennekystique était posé et une laparotomie était proposée. Lesmarqueurs tumoraux ACE et CA 125 n’étaient pas élevés.Une incision médiane sous-ombilicale était réalisée, mais levolume de la lésion empêchait tout accès aux viscères àl’ouverture de l’abdomen. L’aspiration première du kysteramenait 10 litres d’un liquide clair. Une résection du kystepermettait une conservation de l’ovaire gauche et unebiopsie de l’ovaire contro-latéral était faite en raison de laprésence de petits kystes. La patiente perdait 13 kg à la

sortie de l’hôpital par rapport à son poids préopératoire, etsortait au 7e jour. L’examen anatomopathologiste montraitune volumineuse tumeur kystique avec une paroi lisse sansvégétation et des cavités multiples séparées par une paroi detissu conjonctif (Fig. 4). Les parois étaient couvertes d’unépithélium cubique et cylindrique avec des glandes réguliè-res. De nombreuses glandes gastriques bien différenciéesriches en cellules bordantes se voyaient dans l’épaisseur dela paroi (Fig. 5). Aucun autre tissu, notamment glial, n’étaitvisible. Le diagnostic final était : volumineux tératomekystique de l’ovaire avec muqueuse gastrique fundique biendifférenciée. La biopsie de l’autre ovaire montrait unemaladie polykystique.

Fig. 1. Scanner abdomen : tumeur cystique mesurant 27 × 17 cm transver-salement. La paroi était fine avec des cloisons plus large vers la périphérieet sans image de densité suspecte. Il n’y avait pas de distension urétéro-pyélique et ganglions rétro-peritoneal.

Fig. 2. Scanner abdomen: le foie et la rate étaient normaux et tout lecontenu digestif était refoulé sous le foie. La tumeur arrivait jusque dansl’épigastre.

Fig. 3. Scanner pelvis : l’utérus était normal et refoulé vers la gauche.

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3. Commentaires

Les tératomes kystiques matures de l’ovaire peuvent êtredes découvertes occasionnelles lors d’échographies systé-matiques ou être révélées par des complications : torsion,rupture intrapéritonéale, perforation dans un organe voisin,transformation maligne ou troubles de la fertilité. [5] Lediagnostic pré-opératoire n’est pas toujours simple et lesexplorations invasives contre-indiquées en raison du risquede dissémination péritonéale d’une lésion mucoïde. L’écho-graphie et le scanner avec injection ont une spécificitéet unesensibilité élevées, mais ne permettent pas d’éliminer unetumeur maligne en cas de croissance rapide comme cheznotre patiente. La taille des tératomes est variable mais lataille de la tumeur de notre patiente est inhabituelle. Laprésence d’une lésion d’une telle taille chez une adolescente

est inhabituelle, surtout avec un contenu liquidien. Elle posele problème classique des tératomes dont le contenu, surtoutlorsqu’ il est liquide, est imprévisible. Il s’agit à notreconnaissance du seul cas décrit d’un tératome de croissancerapide contenant une muqueuse gastrique différenciée etsécrétante [3,6]. Sahin et Tiltman [3,4] ont décrit la présenced’une ulcération peptique de la muqueuse gastrique déve-loppée dans des tératomes kystiques matures et ont décrit lerisque de perforation de ces ulcères. Le type de muqueuse etle mécanisme de perforation n’étaient cependant pas décrits.Tiltman [4] supposait que la sécrétion acide était souscontrôle des ganglions sympathiques du septum et sous lecontrôle de la gastrine. Ils proposaient pour la genèse del’ulcération un déficit de défense de la muqueuse dû à laprésence de cellules non gastriques [4]. Dans notre obser-vation, il n’y avait pas d’ulcération muqueuse ni de gan-glions dans les septa. Le liquide contenu dans le kyste étaittypiquement mucineux, mais aucun autre examen n’a étéfait (notamment le pH) dans les conditions opératoires, enl’absence de diagnostic histologique. Aucune cœlioscopien’était possible du fait du volume de la lésion, de l’absencede certitude diagnostique pré-opératoire et du risque d’adhé-rence avec des viscères sus-mésocoliques. Le jeune âge dela patiente justifiait le traitement conservateur de l’ovaire àpartir duquel la tumeur s’était développée, l’autre ovaireétant porteur d’une maladie polykystique. Il est trop tôt pourdire si cette pathologie a entraîné un retentissement sur lafertilité. Avec 2 ans de recul, aucune récidive tumorale n’aété observée . Aucune contraception n’a été conseilléejusqu’à maintenant.

Références

[1] Blackwell WJ, Dockert MB, Masson JC, Mussey RD. Dermoid cystof the ovary: their clinical and pathologic significance. Am J ObstetGynecol 1946;51:151–72.

[2] Woodfield B, Katz DA, Cantrell CJ, Bogard PJ. A benign cysticteratoma with gastrointestinal tract development. Am J Clin Pathol1985;83:236–40.

[3] Sahin AA, Ro JY, Chen J, Ayala AG. Spindle cell nodule and pepticulcer arising in a fully developed gastric wall in a mature cysticteratoma. Arch Pathol Lab Med 1990;114:529–31.

[4] Tiltman AJ, Glass DR, Duffield MS. Peptic ulceration in a maturecystic teratoma of the ovary. Histopathology 1995;26:375–7.

[5] Pantoja E, Noy MA, Axtmayer, Colon FE, Pelegrina I. Ovariandermoids and their complications. Comprehensive historical review.Obstet Gynecol Survey 1975;30:1–20.

[6] Gobel U, Calaminus G, Engert J, Kaatsch P, Gadner H, Bokke-rink JP, Hass RJ, Waag K, Blohm ME, Dippert S, Teske C,Harmas D. Teratomas in infancy and childhood. Med Pediatr Oncol1998;31(1):8–15.

Fig. 4. Kyste multiloculaire à contenu clair (× 40).

Fig. 5. Glandes gastrique fundique avec cellules bordantes éosinophiles(× 400).

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