Fait clinique

Un cas d’actinomycose abdominale chez un enfant malgache

One case of abdominal actinomycosis in a malagasy child

H.Y. Rantomalalaa,*, A. Rakotoarisoaa, A.J.C. Rakotoarisoaa, P. Rajaonarisonb,F. Rasoloarivalonab, H. Razafindramboaa

a Service de chirurgie I, centre hospitalier de Soavinandriana, BP 6 bis, 101 Antananarivo, Madagascarb Service de médecine interne, centre hospitalier de Soavinandriana, BP 6 bis, 101 Antananarivo, Madagascar

Reçu le 19 août 2002 ; accepté le 13 février 2003

Résumé

L’actinomycose abdominale est une pathologie extrêmement rare et souvent méconnue. Il s’agit d’une maladie chronique suppurativegranulomateuse d’origine bactérienne. La symptomatologie n’est pas spécifique en dehors de la présence d’une masse pseudotumoraleabdominale fistulisée à la peau avec issue de pus contenant des grains jaunes caractéristiques. Nous rapportons le cas d’un garçon de 12 ansprésentant une masse abdominale fistulisée à l’ombilic dont le traitement chirurgical a fait l’objet d’une exérèse large de la tumeur avec unerésection anastomose de l’iléon terminale et une colostomie temporaire. Le diagnostic d’actinomycose n’a été fait qu’après l’examenhistologique de la pièce opératoire. Ce cas démontre la difficulté de diagnostic pré-opératoire de cette pathologie. Pour améliorer le pronostic,l’actinomycose nécessite un diagnostic précoce et elle doit être considérée dans le diagnostic différentiel d’une tumeur abdominale invasive etd’apparence néoplasique.

© 2003 Éditions scientifiques et médicales Elsevier SAS. Tous droits réservés.

Abstract

Abdominal actinomycosis is a rare and unrecognised disease. It is a chronic granulomatous suppurating infection caused by bacterialinfection. The symptomatology is not specific including a tumour like abdominal lesion fistulized to the skin with issue of characteristic yellowgranules. We report a case of a 12-year old boy with an abdominal mass fistulized to the navel in whom surgical treatment needs large resectionof the tumour, resection anastomosis of the ileum and temporary colostomy. The diagnosis of actinomycosis was made by histolopathologicalstudy of the surgical specimen. This case demonstrates the difficulty to make a pre-operative diagnosis. To improve the prognosis,actinomycosis needs early diagnosis and should be included in the differential diagnosis of infiltrative neoplasic abdominal masses apparently.

© 2003 Éditions scientifiques et médicales Elsevier SAS. Tous droits réservés.

Mots clés : Actinomycose ; Abdomen ; Enfant

Keywords: Actinomycosis; Abdomen; Child

1. Introduction

L’actinomycose abdominale est une maladie chroniquesuppurative granulomateuse due àActinomyces israelii [1,2].C’est une maladie grave du fait de sa rareté, de la difficulté du

diagnostic et de son pronostic réservé en l’absence d’untraitement précoce. Nous rapportons ici un cas survenu chezun enfant de 12 ans pour lequel le diagnostic n’a été faitqu’en postopératoire.

2. Malade et méthode

Il s’agit d’un garçon de 12 ans, fils d’un cultivateur, admisdans notre établissement le 20 janvier 1997 pour une masse

* Auteur correspondant.Service de chirurgie viscérale, CHU HJRA, BP 4150, 101 Antananarivo,Madagascar.

Adresse e-mail : rantyoel@caramail.com (H.Y. Rantomalala).

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© 2003 Éditions scientifiques et médicales Elsevier SAS. Tous droits réservés.doi:10.1016/S0003-3944(03)00115-9

abdominale fistulisée à l’ombilic. La maladie débutait parune douleur hypogastrique, 2 mois auparavant, associée àunprurit de l’ombilic suivi d’une fistulisation. Dans ses antécé-dents, on notait une allergie aux pénicillines, un traumatismepar chute du haut d’un arbre datant de 6 mois et une notion derétention aiguë d’urines à l’âge de 2 ans avec une dysurieterminale chronique.

À l’entrée, il présentait une altération très marquée del’état général et une fièvre à 38,2 °C. La masse abdominaleétait douloureuse, dure et occupait l’hypogastre et la fosseiliaque gauche. On notait également une plaie fistulisée del’ombilic. L’enfant présentait une dysurie avec pollakiurie ethématurie transitoire. À l’hémogramme, il existait une hy-perleucocytose à prédominance polynucléaire. La fonctionrénale était conservée. Les sérologies bilharzienne et ami-bienne étaient négatives. L’examen des urines montrait uneleucocyturie et une hématurie avec de nombreux bacillesgram négatif et Echerichia coli à la culture. La radiographiede l’abdomen sans préparation était sans anomalie. L’écho-graphie abdominale montrait une masse hétérogène de71 × 65 mm allant de l’ombilic jusqu’à la vessie. Du fait del’ impossibilité de pratiquer un examen tomodensitométri-que, nous avons décidé d’opérer d’emblée cet enfant poursuspicion d’une tumeur de l’ouraque. Au cours de la laparo-tomie, cette masse adhérait à la paroi abdominale, au grandépiploon et au péritoine pariétal postérieur. Elle partait del’ iléon terminal et englobait le dôme vésical et le bas sig-moïde. Les autres viscères étaient sans anomalie. Une largeexérèse emportant toute la tumeur, une partie de l’ iléon et ducôlon sigmoïde en passant au contact du dôme vésical et de laparoi abdominale antérieure a été réalisée. L’ interventionnécessitait une résection anastomose terminoterminale del’ iléon et une colostomie iliaque gauche. L’examen anatomo-pathologique des pièces opératoires confirmait le diagnosticd’une actinomycose en montrant un infiltrat inflammatoiregranulomateux très dense et polymorphe avec présence denombreux polynucléaires neutrophiles formant des micro-abcès et des histiocytes. Ces micro-abcès hébergeaient desamas de formations filamenteuses irrégulières, ramifiées etveloutées associées à des grains jaunes. Un traitement avecdu dapsone 75 mg associé au triméthoprime-sulfaméthoxazole à la dose de 40 mg/kg de poids par jour, aété introduit après cet examen histologique. Les suites opé-ratoires ont été marquées par un retard de cicatrisation de laplaie opératoire. L’enfant a quitté l’hôpital le 14 mars 1997avec arrêt du dapsone et poursuite du triméthoprime-sulfaméthoxazole pendant encore 4 mois. L’enfant était revuen contrôle tous les mois avec un état général qui s’amélioraitprogressivement. Dix mois après la première intervention,l’enfant revenait pour le rétablissement de la continuitécoli-que. Au cours de cette intervention, l’exploration des viscè-res s’avérait normale et on constatait une restitution ad inte-grum de la paroi abdominale malgré l’étendue de l’exérèselors de la première intervention. Les suites opératoiresétaient simples. Après un recul de 5 ans, l’évolution était trèssatisfaisante et il n’existait pas de récidive.

3. Discussion

L’actinomycose est une maladie rare, mais redoutable dueàune bactérie saprophyte des cavités naturelles appelée Acti-nomyces israelii. Ce germe, pour devenir pathogène, néces-site une effraction de la muqueuse et la présence d’autresgermes anaérobies [2]. La localisation abdominale repré-sente 20 à 25 % des actinomycoses. Elle peut être primitiveou secondaire à d’autres localisations : cervicofaciale, pel-vienne et thoracique [2–7]. Les formes primitives sont plusfréquentes et dues à une effraction de la muqueuse au coursd’une affection digestive [4]. Le traumatisme abdominal parchute du haut d’un arbre semble être la cause de cette effrac-tion de muqueuse intestinale dans notre cas. Parfois, aucunantécédent médicochirurgical ne peut être mis en évidence[4]. La présence d’autres anaérobies ayant pu contribuer audéveloppement de la maladie n’a pas été confirmée, étantdonnéqu’aucune étude bactériologique n’a étéeffectuée surle tissu tumoral. Il nous est difficile de dire si les bacillesgram positif et l’Echerichia coli isolés à l’examen des urinessont des complications urinaires de l’actinomycose.

Notre cas est un garçon de 12 ans, fils d’un cultivateur. Laprovenance d’un milieu rural et la prédominance du sexemasculin ont été signalées par beaucoup d’auteurs [1–4]. Enrevanche, son âge paraît jeune comparé àl’âge moyen de 40ans de la littérature [4,9,10].

Le diagnostic de l’actinomycose est difficile au stadeprécoce du fait de l’absence de symptomatologie spécifique.Le retard diagnostique de cette pathologie est souvent rap-porté et le diagnostic préopératoire est très rarement obtenu[4,10,11]. Les tableaux cliniques sont très variables et assezpeu évocateurs, en dehors de l’aspect caractéristique d’unemasse abdominale fistulisée à la peau et laissant sourdre unliquide louche ou purulent contenant des grains jaunes [4,9].Cette notion de « grains » contenus dans le liquide de fistu-lisation est très caractéristique de l’actinomycose. Le débutest souvent insidieux et marqué par une altération de l’étatgénéral, des masses abdominales et un syndrome infectieuxpeu marqué. Puis, la clinique varie suivant le stade évolutif dela maladie : granulome inflammatoire, abcédation, fistulisa-tion et sclérose rétractile [8,10,11]. La radiographie conven-tionnelle ne montre rien de particulier. L’échographie et latomodensitométrie aident à la réalisation de la cytoponction.Un aspect envahissant de la tumeur à la tomodensitométriedoit faire évoquer une actinomycose abdominale [2,9,12].Nous avons observé cette notion d’envahissement au coursde la laparotomie. La tumeur semble s’être développée auxdépens de l’ iléon terminal et a envahi secondairement lesorganes de voisinage. Cette localisation de l’actinomycoseau niveau de l’ intestin grêle est très rare, ne représentant que3 % des formes abdominales de la maladie [4]. Pour notrecas, le diagnostic était fait uniquement par l’examen histolo-gique en postopératoire. La ponction échoguidée et l’examenhistologique extemporané peuvent être d’un grand secourspour éliminer d’emblée un processus néoplasique par ladécouverte d’un tissu avasculaire et d’envisager des recher-

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ches bactériologiques pour confirmer le diagnostic. Il fautsouligner que cet examen bactériologique est souvent déce-vant car il n’est positif qu’une fois sur deux. En effet, cegerme anaérobie strict exige un milieu de culture spéciale etsa croissance très lente peut être associée àd’autres bactéries[1,2,9].

Avant l’ère des antibiotiques, l’actinomycose était redou-table et son traitement se résumait à la chirurgie associée à laradiothérapie et àl’ iode. Le pronostic restait réservéavec unemortalité autour de 85 %. L’utilisation des pénicillines G acomplètement modifié le pronostic avec un taux de guérisonde 90 % [1,2]. D’autres antibiotiques comme la rifampicine,les macrolides, les cyclines, les sulfamides et les céphalospo-rines de première génération peuvent être utilisées en pre-mière intention surtout en cas d’allergie aux pénicillines.Mais la sensibilité d’actinomyces vis-à-vis dutriméthoprime-sulfaméthoxazole ou des sulfamides en géné-rale est inconstante. Notre patient avait reçu du dapsone puisle triméthoprime- sulfaméthoxazole qui paraît plus adaptéaux conditions socio-économiques locales. Le résultat a étéprobant. Donc, il est possible que la souche traitée ait étésensible. Cela prouve la sensibilité des actinomyces à plu-sieurs familles d’antibiotiques même si la pénicilline G restel’antibiotique de choix [2]. À cause des fibroses qui entourentla lésion nécrotique centrale et qui entraînent une hypovas-cularisation des tissus avoisinants, cette antibiothérapie doitêtre intensive et prolongée [1,8]. Elle est toujours nécessaireet parfois suffisante pour la guérison.

La plupart des auteurs, une fois que le diagnostic est poséen pré-opératoire, proposent une antibiothérapie première dequelques semaines pour améliorer les conditions opératoireset limiter ainsi l’étendue de l’exérèse [2,4,10]. Il faut faire unparage complet après l’exérèse pour éviter la récidive[2,4,10,13–15]. Dans notre observation, le traitement chirur-gical consistait en une exérèse large de nécessité avec unerésection d’une partie de l’ iléon, du côlon sigmoïde et d’unepartie de la paroi abdominale. Souvent, le génie évolutif et lanature même de la maladie nécessitent une intervention chi-rurgicale soit au stade de diagnostic, soit pour traiter un abcèsou un retentissement de la fibrose sur un autre organe creux,notamment urinaire [11].

4. Conclusion

L’actinomycose abdominale est une maladie rare et sou-vent méconnue. Par son caractère envahissant, elle est

confondue fréquemment avec un processus néoplasiqueconduisant à une chirurgie mutilante de nécessité. Son dia-gnostic est difficile et souvent porté en postopératoire parl’histologie. Son traitement est relativement facile, fondésurdes antibiotiques lorsque le diagnostic est fait précocement.

Références

[1] Kacem C, Puisieux F, Kamaroun A, Mourched Abserchalem M,Zaouche A. Actinomycose abdominale. À propos de 3 cas et revue dela littérature. Ann Méd Int 2000;151:243–7.

[2] Kabwa L, Mattei JP, Ramadane A. Actinomycose abdominale. Àpropos d’un cas. J Chir 1996;133:348–52.

[3] Sakka T, Zermani R, Moussa A, Alouini A, Meknini B, Der-ouiche N, et al. Actinomycose hépatique. À propos de 5 cas. TunisChir 1993;2:205–10.

[4] Bourrée P, Molitor MB. Aspects actuels de l’actinomycose digestive.À propos d’un cas d’actinomycose hépatique. Ann GastroentérolHépatol 1988;24:17–9.

[5] Bory JP, Avisse C, Valence C. Conséquences digestives des infectionsgynécologiques à forme pseudotumorale. Réflexion à propos de 2observations. Lyon Chir 1996;92:329–31.

[6] Kron C, Camarasa Ph, Kron B. L’actinomycose abdominopelvienne.À propos de 2 observations. Cas cliniques. Chirurgie1996;121:346–9.

[7] Ormsby AH, Bauer TW, Hall GS. Actinomycosis of the cholecysticduct: case report and review. Pathology 1998;30:65–7.

[8] Sevilla Chica F, Villalba Ferrer F, Domingo Del Pozo C, LaforgaCanales J, De la Morena Valenzuela E. Abdominal actinomycosissimulating Crohn’s disease. Gastroentérol Hépatol 2001;24:300–2.

[9] PostalA, Detry O, Louis E, Hardy N, Belaiche J, Jacquet N. Ileocaecalactinomycosis: report of a case simulating complicated inflammatorybowel disease. Acta Gastroenterol Belg 2001;1(6):318–20.

[10] Richard JF, Slim K, Alexandre M, Pezet D, Chipponi J. Actinomycose: intérêt du drainage percutané des abcès intra-abdominaux. J Chir1995;132:43–4.

[11] Koutani A, Ibnattya A, Baroudi C, Elmamoun M, Elkhdir K,Gamra L, et al. Une cause rare de fibrose rétropéritonéale :l’actinomycose. Ann Urol 1996;30:89–93.

[12] Wali D, Sanchez J, Gilchrist B, Cash S, Anderson V, Ramenofsky B.Actinomycosis imitating adrenal tumour. J Pediatr Surg 2002;37:930–1.

[13] Souadka A, Ouadfel J, Jalil A, Benjelloum S, Nejmi M.L’actinomycose abdominale pseudotumorale. Lyon Chir 1992;88:250–1.

[14] Ko-Kivok-Yun P, Charasson T, Halasz A, Fournier A. Abcès actino-mycosique pelvien et stérilet. Contracept Fertil Sex 1997;25:2341–92.

[15] Lipsker D, Offner C, Loth F, Di Liberatore M, Hammann B. Abcèsactinomycosique de la rate. Ann Méd Int 1995;146:336–7.

396 H.Y. Rantomalala et al. / Annales de chirurgie 128 (2003) 394–396