Duplication msophagienne

A. D U M O N T *, M. W I T - F E R W U L G H E *, J. M A H I E U **, P. B A R B I E R * �9 D~par temen t de Gastroent~rologie, I . M . C . d'Ixelles (Belgique)

�9 * Service de Radiologie, Clinique du Parc L ( o p o l d , Bruxelles (Belgique)

Esophageal duplication

RI~SUMI~

Les auteurs rapportent un cas de duplication 0esophagienne compl6te d~couverte fortuitement chez un adulte par la radiographie et confirm6e par l'endoscopie. L'apport diagnostique de l'injection de bleu de m6thyl6ne est soulign6.

SUMMARY

The authors report a case of complete esophageal duplication fortuitously discovered in an adult by radiology and confirmed by endoscopy. The diagnostic yield by the injection of methylene blue is emphasized.

I N T R O D U C T I O N

Les duplications 0esophagiennes sont rares, le plus souvent cong6nitales, parfois acquises.

La pr6sente observat ion rappor te la d6couverte fortui te chez un adulte d 'une duplication vraie vraisemblablement cong6nitale, par la radiologie. L 'endoscopie avec injection de colorant dans la duplication contr ibue au diagnostic du caract6re complet de celle-ci.

O B S E R V A T I O N

Une pat iente flg6e de 50 ans, sans ant6c6dents digestifs notables, consulte pour pyrosis et troubles dyspeptiques impr6cis.

Une radiographie du tractus digestif sup6rieur (fig. 1) montre une format ion tubulaire para-ceso- phagienne en communicat ion avec l'0esophage par ses deux extr6mit6s. I1 existe un saccule lat6ral droit se cont inuant en aval par un pertuis irr6gu- lier paraissant s ' aboucher dans l'~esophage 3 cm plus bas. Une hernie hiatale par glissement de 2 cm de longueur et un reflux gastro-eesophagien de la baryte sont 6galement objectiv6s. La colonne vert6brale est normale.

Une endoscopie (Olympus GIF P3) montre , 29 cm des arcades dentaires, une duplication de la lumi~re 0esophagienne. Le condui t principal cor- respond ~ l '0esophage p rop remen t dit et se joint l 'estomac. La muqueuse visualis6e pr6sente dans son ensemble un aspect normal. La deuxi~me

Figure 1 Aspect radiologique du tiers moyen de I'cesophage objectivant la

morphologie de la duplication. Radiological aspect of the middle third of the esophagus showing the

morphology of the duplication.

lumi6re, lat6rale, pr6sente un aspect sacculaire mesurant 2 cm de longueur avec ~ son extr6mit6 un pertuis de 2 mm de diam6tre. Un cath6ter ( 0 1,7 mm) peut y 8tre introduit sur une longueur

Tir6s r part: D r A. DUMONT, D6partement de Gastro- ent6rologie, I.M.C. d'Ixelles, rue J.-Paquot 63, B-1050 Bruxelles (Belgique).

Mots-clds : coloration vitale, duplication, endoscopie, ceso- phage, radiologie.

Key-words : duplication, endoscopy, esophagus, radiology, vital staining.

Acta Endoscopica Volume 16 - N ~ 5 - 1986 299

estim6e h 1 cm. Du bleu de m6thyl~ne est inject6 par le cath6ter dans ce pertuis et r6apparait imm6- diatement dans l'0esophage distal confirmant la communication oeso-oesophagienne (fig. 2). Des biopsies sont r6alis6es au niveau du collet de la formation pseudo-diverticulaire et h diff6rents niveaux de l'oesophage. L'examen histologique des pr61~vements montre un 6pith61ium squameux de type oesophagien exempt de signes inflammatoires.

Figure 2 Vue endoscopique apr6s instillation de bleu de m6thylene dans rorifice de droite. R6apparition a retro du colorant darts la lumi~re de gauche. Endoscopic view after injection of methylene blue in the right opening.

A retro reappearance of the dye in the left lumen.

.DISCUSSION

Les duplications cong6nitales de l'oesophage mises en 6vidence chez l'enfant repr6sentent 15 % des duplications du tractus digestif [1, 2]. La for-

mation embryologique de l'oesophage et de la tra- ch6e peut expliquer les anomalies rencontr6es [8, 11, 16] : fistule oesophago-trach6ale, kyste avec ou sans communication digestive [5, 9, 13, 16], diver- ticule [14], duplication incompl6te [6] et duplica- tion vraie [1, 3, 7, 8].

Ces 16sions sont le plus souvent symptomatiques au cours des premi6res ann6es de la vie [8, 11, 17] mais elles peuvent rester paucisymptomatiques jus- qu'~ un fige avanc6 [6].

Pour r6pondre h la d6finition de duplication cong6nitale du tube digestif, Ladd propose trois crit~res [10]: 1. communication ou adh6rences entre la duplication et le tube digestif, 2. pr6sence d'une musculature lisse dans la paroi de la dupli- cation, 3. muqueuse de type digestif.

Si la d6couverte est souvent fortuite chez I'adulte, rarement cependant une dysphagie, une h6morragie, une obstruction, une perforation, une compression trach6o-bronchique peuvent r6v61er l'anomalie.

Des duplications acquises ont 6t6 d6crites. Elles sont attribu6es ft une oesophagite peptique [12] caustique [4], moniliasique [15]. Ces 16sions ne pr6sentent pas une couche musculaire circonf6ren- tielle.

Dans le cas rapport6, la patiente pr6sente un reflux gastro-oesophagien clinique et radiologique sans 16sion d'oesophagite. Les biopsies endoscopi- ques, trop superficielles, n'atteignent pas la couche musculaire lisse. Le manque de satisfaction de ce crit6re est en partie compens6 par le fait qu'aucun signe d'oesophagite peptique, caustique ou de moniliase n'ont 6t6 mis en 6vidence (biopsies n6gatives). I1 n'existe pas d'indication de r6section chirurgicale.

Lors de l 'examen endoscopique, l'injection de bleu de m6thyl~ne par un cath6ter introduit dans la formation para-oesophagienne et son apparition darts l'oesophage - v r a i , distal est une manoeuvre ais6e et rapide. Elle permet d'6tablir l'identit6 des muqueuses dans les deux pertuis oesophagiens explor6s, de confirmer la communication avec le tube digestif.

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I N T R O D U C T I O N

The esophageal duplications are rare, most often congenital in origin, sometimes acquired.

The present observation describes the fortuitous discovery in an adult o f a true duplication, most likely congenital, by X-ray. The endoscopy with injection of a dye in the duplication contributes to the diagnosis o f the completeness of the latter.

O B S E R V A T I O N

A 50 year old female patient, with no previous significant history o f GI problems, seeks medical advice for heartburn and some vague dyspeptic troubles.

An UGI series (fig. 1) shows a para-esophageal tubular formation communicating with the esopha- gus by its two extremities. There is a right lateral saccule followed straight downward by an irregular stricture giving the impression to progress into the esophagus 3 cm lower down. A sliding hiatus her- nia o f 2 cm o f length and a gastroesophageal reflux o f barium are also noticed. The vertebral column is normal.

Endoscopy shows at 29 cm from the incisors a duplication o f the esophageal lumen. The main lumen corresponds to the true esophagus and is connected to the stomach. The visualized mucosa appears normal in its global aspect. The second lumen, lateral, shows a saccular aspect measuring 2 cm o f length with at its extremity a stricture bf 2 m m of diameter. A catheter can be introduced over a length estimated around 1 cm. Methylene blue is injected through the catheter in this stricture and immediately reappears in the distal esophagus confirming the eso-esophageal communication (fig. 2). Biopsies are realized at the level o f the neck of the pseudo-diverticular formation and at other diffe- rent levels o f the esophagus. The histology o f the biopsies shows a squamous epithelium of esophageal type without any inflammatory sign.

D I S C U S S I O N

The congenital duplications of the esophagus diagnosed in childhood represent 15 % o f the duplications o f the GI tract [1, 2]. The embryologic formation o f the esophagus and the trachea can explain these encountered anomalies [8, 11, 16] : esophago-tracheal fistula cyst with or without diges- tive communication [5, 9, 13, 16] diverticulum [14], incomplete duplication [6] and true duplication [1, 3 , 7 , 8 ] .

These lesions are most often symptomatic during the first years of life [8, 11, 17] but they may remain quiescent until much later in life [6].

To fulfill the definition of congenital duplication of the GI tract, Ladd proposes three essential characteristics [10] : 1. communication or adherences between the duplication and the diges- tive tract, 2. presence of a layer o f smooth muscle in the wall o f the duplication, 3. mucosa o f diges- tive type.

I f the discovery is often fortuitous in the adult, rarely however a dysphagia, a haemorrhage, an obstruction, a perforation, a tracheo-bronchial com- pression can reveal the anomaly.

Some acquired duplications have been described. They have been attributed to a peptic [12], caustic [4], fungal [15] esophagitis. These lesions do not show a muscular circumferential layer.

In this case report, the patient presents a clinical and radiological gastroesophageal reflux with no lesion o f esophagitis. The endoscopic biopsies too superficial do not reach the smooth muscle layer. The lack o f this criterion is partially compensated by the fact that there is no sign of peptic, caustic or fungal esophagitis (negative biopsies). There is no indication for a surgical resection.

During the endoscopic examination the injection o f methylene blue through a catheter introduced in the para-esophageal hollow and its appearance in the ~, true ~, esophagus distally is an easy and rapid manoeuvre. It allows to establish the identity o f the mucosa in the two explored esophageal structures and to confirm the communication with the diges- tive tract.

Acta Endoscopica Volume 16 - N ~ 5- 1986 301