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nnales de pathologie (2008) 28, 308—310

Disponib le en l igne sur www.sc iencedi rec t .com

AS ANATOMOCLINIQUE

umeur adénohez une patie

ultinodular-adenomith a renal allograft

MOTS CLÉSTumeuradénomatoïde ;Mésothéliome bénin ;Transplantationrénale ;Utérus

KEYWORDSAdenomatoid tumor;Uterus;Benign-mesothelialtumor;Renal transplant

∗ Auteur correspondant.Adresse e-mail : helene.duval@ch

242-6498/$ — see front matter © 20oi:10.1016/j.annpat.2008.01.005

matoïde multinodulaire de l’utérusnte avec allogreffe rénale

atoid tumor of the uterus in a patient

Hélène Duvala,∗, Nathalie Rioux-Leclercqa,Estelle Bauvilleb, Mansour Al Jaradia,Florence Burtina

a Département d’anatomie et de cytologie pathologiques, CHU Pontchaillou,2, rue Henri-Le-Guillou, 35033 Rennes, Franceb Département d’obstétrique, gynécologie et médecine de la reproduction,CHU Hôpital-Sud, Rennes, France

Accepté pour publication le 16 janvier 2008Disponible sur Internet le 23 aout 2008

Résumé Un cas de tumeur adénomatoïde multinodulaire de l’utérus est rapporté chezune patiente de 43 ans aux antécédents d’allogreffe rénale. Bien que la symptomatologie,l’échographie pelvienne et l’examen macroscopique fussent en faveur d’un utérus polymyo-mateux, le diagnostic de tumeur adénomatoïde multinodulaire associée à des léiomyomestypiques a été établi sur les aspects histologiques adénomatoïdes et angiomatoïdes, ainsique sur le profil immunohistochimique. Les tumeurs adénomatoïdes diffuses ou multino-dulaires de l’utérus sont des lésions rares et bénignes, rapportées presque uniquementchez des patientes traitées par immunosuppresseurs dans le cadre d’une transplantationrénale.© 2008 Elsevier Masson SAS. Tous droits réservés.

Summary A case of diffuse-adenomatoid tumor of the uterus occurring in a 43-year-oldpatient with a renal-allograft transplant is reported. Grossly, the lesions were thought to bemultiple leiomyomas. The diagnosis was supported by the adenomatoid and angiomatoid his-tologic patterns and the mesothelial immunophenotype. Diffuse-adenomatoid tumor of theuterus is a rare and benign lesion, usually reported in patients with immunodeficiency and renaltransplant.© 2008 Elsevier Masson SAS. Tous droits réservés.

u-rennes.fr (H. Duval).

08 Elsevier Masson SAS. Tous droits réservés.

ffe rénale 309

Tumeur adénomatoïde multinodulaire de l’utérus et allogre

Introduction

Les tumeurs adénomatoïdes ou tumeurs mésothélialesbénignes, initialement décrites par Masson et al., sur-viennent généralement au niveau des voies génitalesféminines et masculines [1]. Il s’agit de lésions bénignes,souvent isolées, dont l’origine mésothéliale a été démon-trée. Leur incidence sur les pièces d’hystérectomie a étéestimée à 1 % environ et leur diagnostic est souvent for-tuit [2]. À notre connaissance, les tumeurs adénomatoïdesdiffuses ou multinodulaires sont exceptionnelles, rapportéesprécédemment chez trois patientes greffées rénales [3—5].

Observation

La patiente, âgée de 43 ans, caucasienne, consultait pourdes métrorragies sur utérus polymyomateux d’après les don-nées de l’échographie pelvienne. L’absence de régressionde la symptomatologie sous traitement médical aboutit à laréalisation d’une hystérectomie. Cette patiente avait béné-ficié d’une transplantation rénale trois ans auparavant pourune néphropathie tubulo-interstitielle compliquant un refluxvésico-urétéral. Depuis, elle était traitée par immunosup-presseurs, associant mycophénolate mofétil, tacrolimus etcorticothérapie, notamment prednisolone.

L’utérus pesait 166 g et mesurait 10,5 cm × 6 cm ×6,5 cm. Le dôme utérin était déformé par trois nodules assezbien limités, légèrement fasciculés et jaunâtres à la coupe,mesurant entre 2 et 3 cm de plus grand axe. Cinq myomesinterstitiels typiques infracentimétriques étaient égalementnotés. Les trois nodules du dôme, histologiquement iden-tiques, correspondaient à un réseau complexe d’intersticeset de tubes répartis entre des faisceaux de cellules mus-culaires lisses, sans interposition de stroma (Fig. 1). Lesstructures tubulaires étaient tapissées par une assise decellules aplaties ou cubiques avec des noyaux réguliers etuniformes comportant une chromatine finement disperséeet des cytoplasmes abondants et éosinophiles (Fig. 2). Derares cellules multinucléées étaient présentes. L’activitémitotique était inférieure à une mitose pour dix champsétudiés au plus fort grandissement. Les cellules tumo-

Figure 1. Structures tubulaires (aspect adénomatoïde) répartiesentre des faisceaux de cellules musculaires lisses, sans interpositionde stroma (HES, grandissement initial × 200).Tubular adenomatoid spaces (adenomatoid pattern) amongsmooth-muscle fibers, without fibrous stroma (original magnifica-tion × 200).

Figure 2. Présence d’une assise de cellules cuboïdes au cyto-plasme éosinophile, sans atypies (HES, grandissement initial × 400).Adenomatoid tubules covered by a single layer of cuboidal cells,with eosinophilic cytoplasm (original magnification × 400).

Figure 3. Expression de la calrétinine par les cellules néo-plasiques en faveur de leur origine mésothéliale (grandissement

initial × 200).Immunohistochemical stain for calretinin highlighting the neo-plastic cells and supporting their mesothelial origin (originalmagnification × 200).

rales exprimaient fortement les cytokératines reconnuespar les anticorps anti-AE1—AE3, la calrétinine (Fig. 3) etl’antigène HBME1. Il n’était pas observé d’expression signi-ficative des marqueurs musculaires lisses (actine musculairelisse et h-caldesmone), des récepteurs aux estrogènes età la progestérone. Moins de 5 % des cellules présentaientune positivité nucléaire avec l’anticorps anti-Ki-67. Lescinq autres nodules correspondaient à des léiomyomesclassiques. Le diagnostic retenu était celui de tumeur adé-nomatoïde multinodulaire du corps utérin associée à cinqléiomyomes.

Discussion

À notre connaissance, il s’agit du quatrième cas de tumeuradénomatoïde multinodulaire rapporté dans la littérature[3—5]. Les tumeurs adénomatoïdes de l’utérus sont des néo-plasies bénignes d’origine mésothéliale. Cette origine a étédémontrée par diverses études ultrastructurales et immuno-

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istochimiques, avec notamment l’expression de l’antigèneBME1 et de la calrétinine [6,7]. Au niveau des voies géni-ales féminines, ces tumeurs de siège sous-séreux se situentar ordre de fréquence dans l’utérus, les trompes et le hilevarien [8]. Leur incidence réelle n’est pas connue, notam-ent, du fait, de leur découverte souvent fortuite sur lesièces d’hystérectomie. Les tumeurs adénomatoïdes ont étéapportées chez la femme entre 28 et 65 ans (âge médian :5 ans) et correspondent le plus souvent à une lésion nodu-aire unique, mal limitée, contrairement aux léiomyomes,e petite taille, mesurant entre 0,2 et 3,5 cm (moyenne :cm) [9]. Quatre aspects histologiques ont été définis,arfois associés : adénomatoïde, angiomatoïde, solide etystique [10]. Les structures glanduliformes sont irrégulière-ent réparties entre des faisceaux de cellules musculaires

isses, sans stroma adjacent. Elles sont tapissées par uneeule assise de cellules cubiques ou aplaties. Sur le plan

mmunohistochimique, il existe une expression de la calré-inine et de l’antigène HBME1, ainsi que des cytokératines ete la vimentine. Les immunomarquages sont négatifs aveces anticorps anti-EMA, anti-alpha actine muscle lisse etntifacteur VIII. L’expression nucléaire de Ki-67 est généra-ement faible, représentant moins de 5 % des cellules. [6,9].

Le diagnostic de tumeur adénomatoïde est parfoisifficile à évoquer, tant macroscopiquement qu’histolo-iquement. En effet, sur le plan macroscopique, ces lésionsodulaires peuvent être confondues avec des léiomyomes,ien qu’elles présentent généralement des limites moinsettes. De plus, microscopiquement, l’identification desubules peut être difficile lorsque ceux-ci n’apparaissentue sous forme d’espaces optiquement vides, répartis danse tissu musculaire lisse et tapissés par de rares cellulesplaties. Dans les formes kystiques, les cavités peuvent êtreapissées par des cellules aplaties, endothéliformes, faisantlors discuter une tumeur vasculaire de type lymphangiome,ompte tenu de leur aspect. Dans ces situations, l’étudemmunohistochimique est déterminante pour le diagnostic :xpression des cytokératines, de la vimentine, de la calré-inine et de l’antigène HBME1, sans expression associée desarqueurs vasculaires.Les tumeurs adénomatoïdes sont considérées comme des

ésions bénignes, sans cas de récurrence ou de transfor-ation maligne dans la littérature. Les cas de tumeurs

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H. Duval et al.

dénomatoïdes diffuses ou multinodulaires de l’utérusnt uniquement été rapportés chez des patientes ayanténéficié d’une transplantation rénale et traitées par immu-osuppresseurs durant plus de dix années, notamment parrednisolone [3—5]. Toutefois, à notre connaissance, il n’aas été établi de lien entre la transplantation rénale et ceype de pathologie, au demeurant peu fréquente. Les patho-ogies rénales initiales des patientes étaient différentes et leeste chirurgical pratiqué n’intéresse théoriquement pas laégion pelvienne. L’hypothèse la plus couramment proposéest que le caractère multinodulaire ou diffus pourrait êtren rapport avec les effets des traitements immunosuppres-eurs qui diminueraient la capacité de l’organisme à limiter’extension tumorale.

éférences

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