J Fr. Ophtalmol., 2004; 27, 9, 1043-1045© Masson, Paris, 2004.

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CAS CLINIQUE

Tumeur sous-conjonctivale bulbaire révélant un granulome bilharzien péri-oculaire

J.T.M. Randriamora (1), H.Z. Rabarijaona (2), N. Rabearivony (3), P. Bernardin (1), V.A. Rasoavelonoro (1)

(1) Service d’Ophtalmologie,(2) Service de Réanimation Chirurgicale 1,(3) Unité de Cardiologie, CHU-HJRA, Antananarivo, Madagascar.Correspondance : J.T.M. Randriamora, Service d’Ophtalmologie A, CHU-HJRA d’Antananarivo, Antananarivo 101, Madagascar. E-mail : tonyrandriamora@yahoo.frReçu le 25 août 2003. Accepté le 14 avril 2004.

Bulbar subconjunctival tumor secondary to periocular schistosome granuloma

J.T.M. Randriamora, H.Z. Rabarijaona, N. Rabearivony, P. Bernardin, V.A. Rasoavelonoro

J. Fr. Ophtalmol., 2004; 27, 9: 1043-1045

Introduction:

Schistosomiasis, a parasitic disease, is endemic in many areas in the world. Schis-tosome eggs can be found in human tissues or organs, including the eye. These eggs canproduce inflammatory granuloma. We report a unique and exceptional clinical case of perio-cular localization of schistosome granuloma.

Observation:

A 12-year-old girl, living in a schistosomiasis-endemic region, presented aninflammatory subconjunctival tumor in one eye. This tumor regressed but did not completelydisappear with treatment. Complementary tests showed a slight eosinophilia (500/mm

3

) in theblood and

S. mansoni

ova in the stools. A biopsy was performed, revealing an inflammatorygranuloma with epithelioid and giant cells rich in eosinophilic polynuclear. The immunohis-tochemical study showed no cells with anti-CD1 and anti-CD30, excluding histocytosis X typelesion.

Conclusion:

Although considered as exceptional, periocular localization of schistosome gran-uloma must be proposed, based on epidemiological, clinical and paraclinical results. Schisto-somiasis may be considered as an origin of an inflammatory subconjunctival tumor found inendemic areas.

Key-words:

Schistosomiasis, schistosome granuloma, subconjunctival tumor, periocularlocalization.

Tumeur sous-conjonctivale bulbaire révélant un granulome bilharzien péri-oculaire

Introduction

: La schistosomose ou bilharziose, affection parasitaire, est endémique dans plu-sieurs régions du Monde. Les œufs de schistosomes peuvent se retrouver dans certains organesou tissus de l’organisme humain, y compris l’œil. La présence de ces œufs peut produire laformation d’un granulome inflammatoire. Nous rapportons un cas clinique exceptionnel delocalisation péri-oculaire de granulome bilharzien.

Observation :

Une jeune fille, âgée de 12 ans, habitant dans une zone d’endémie bilhar-zienne, consultait pour une tuméfaction inflammatoire sous-conjonctivale bulbaire du côtétemporal d’un œil, diminuant progressivement de volume sans disparaître sous traitement. Surle plan biologique, elle présentait une discrète éosinophilie sanguine (500/mm

3

). La présenced’œufs de

Schistosoma Mansoni

était constatée dans les selles. Une biopsie exérèse a étédécidée. L’examen anatomo-pathologique de la pièce opératoire révélait un granulome inflam-matoire épithélioïde giganto-cellulaire riche en polynucléaires éosinophiles. Une étude immu-nohistochimique ne montrait aucune cellule exprimant l’anti-CD1 ou l’anti-CD30 éliminantformellement une lésion de type histiocytose X.

Conclusion :

Compte tenu des données épidémiologiques, cliniques et paracliniques, le dia-gnostic de granulome bilharzien à localisation péri-oculaire, bien qu’exceptionnelle, est évo-qué. Devant une tumeur inflammatoire sous-conjonctivale, une origine bilharzienne devraitêtre discutée en zone d’endémicité.

Mots-clés :

Schistosomose, granulome bilharzien, tumeur sous-conjonctivale, localisationpéri-oculaire.

INTRODUCTION

La schistosomose ou bilharziose estune affection parasitaire endémiquedans plusieurs régions du Monde. ÀMadagascar, deux souches de Schis-tosomes sont retrouvées avec unerépartition géographique plus oumoins bien délimitée, à l’Ouest le

Schistosoma

haematobium

et à l’Estle

S. mansoni

avec quelques aires desuperposition [1].

Les œufs de Schistosomes peuventse retrouver dans certains organesou tissus de l’organisme humain, ycompris l’œil [2]. La présence de cesœufs peut produire la formationd’un granulome inflammatoire [1, 3-5].

Nous rapportons dans cette étudeun cas exceptionnel de granulomebilharzien à localisation péri-oculaireobservé dans le Service d’Ophtalmo-logie du Centre Hospitalier Régionalde Toliara à Madagascar.

OBSERVATION

Une jeune fille, âgée de 12 ans, ha-bitant dans une zone d’endémie bil-harzienne (Ankililaoka, Toliara), pré-sentait une tumeur inflammatoiresous-conjonctivale bulbaire du sec-teur temporal de l’œil gauche. Cettetumeur n’entraînait aucune baissede l’acuité visuelle ni paralysie oculo-motrice ni exophtalmie

(fig. 1)

. Elleprésentait une notion d’hématurietransitoire dans ses antécédents. Sur

J.T.M. Randriamora et coll. J. Fr. Ophtalmol.

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le plan biologique, on notait la présence d’œufs de

S. mansoni

dans les selles et une éosinophilie sanguinediscrète autour de 500/mm

3

. Après un traitement anti-parasitaire Praziquantel

®

et un traitement local antibio-corticoïde (Frakidex

®

), une régression progressive sansdisparition complète de l’inflammation et du volume dela tuméfaction était observée.

Une biopsie exérèse fut donc décidée. Il s’agissaitd’une tumeur de 10 mm x 4,5 mm x 3 mm, localisée auniveau de l’aponévrose du muscle droit latéral près deson insertion sclérale, plus ou moins adhérente aux tis-sus de voisinage. Elle était hémorragique et avait l’as-pect d’un granulome entourant de nombreuses granu-lations brillantes, jaunâtres, réfringentes rappelant lestubercules bilharziens.

Les suites opératoires étaient simples. La pièce opéra-toire fut envoyée au Laboratoire d’Anatomo-pathologiedu CHU de Toulouse (France). L’étude anatomopatholo-gique était en faveur d’un granulome inflammatoireépithélioïde, giganto-cellulaire et riche en polynucléaireséosinophiles

(fig. 2)

. La recherche du parasite était néga-tive dans les limites du prélèvement. L’étude immuno-histochimique ne montrait aucune cellule exprimantl’anti-CD1 ou l’anti-CD30.

DISCUSSION

Les schistosomoses ou bilharzioses sont des affectionsparasitaires dues à des trématodes, les Schistosomidae[1, 3]. Presque tous les organes ou tissus de l’organismehumain peuvent être atteints par la bilharziose, soit parmigration des couples, soit par embolisation erratiquedes œufs [3, 6]. En dehors des localisations classiquesdes schistosomoses (génito-urinaires, intestinales), troislocalisations sont particulières par leur fréquence ouleur importance diagnostique, à savoir la peau, le sys-tème nerveux et l’appareil respiratoire. Les autres loca-

lisations inhabituelles du parasite, dont la fréquence estsous-estimée, sont favorisées par les modifications im-portantes des réseaux vasculaires et témoignent sou-vent de l’ancienneté de la contamination [1, 3, 6].

Le diagnostic de schistosomose de cette patienteétait posé essentiellement sur la présence d’œufs de

S. mansoni

dans les déjections. D’autres argumentsplaident également en faveur de l’atteinte bilhar-zienne : le contexte épidémiologique et l’éosinophiliesanguine autour de 500/mm

3

[7].La notion d’hématurie transitoire de cette patiente pré-

sumait une forme urinaire de la bilharziose, due princi-palement au

S. haematobium

. Par ailleurs, elle avait unetuméfaction inflammatoire sous-conjonctivale bulbaired’un œil, régressant progressivement sans disparaîtresous Praziquantel

®

et traitement antibio-corticoïde local.Tous ces symptômes nous ont incités à réaliser une biop-sie exérèse de la tumeur inflammatoire. Adhérente auxtissus de voisinage (sans plan de clivage net visible), deconsistance ferme sans être dure, hémorragique, elleétait localisée au niveau de l’aponévrose du muscle droitlatéral, près de son insertion sclérale, entourant de nom-breuses granulations réfringentes, brillantes, jaunâtresrappelant les tubercules bilharziens.

La description anatomopathologique de la pièce opé-ratoire présentait une grande similitude à celles retrou-vées dans la littérature concernant le granulome bilhar-zien. En effet, ce dernier est en fait un granulomeépithélioïde giganto-cellulaire impliquant les lympho-cytes T, les macrophages et les polynucléaires éosino-philes [1, 3-5].

La différence par rapport à cette observation résidedans l’absence de restes ovulaires retrouvés, mais quipeuvent passer inaperçus [3]. L’étude immunohistochi-mique ne montrant aucune cellule exprimant l’anti-CD1ou l’anti-CD30 élimine formellement une lésion de typehistiocytose X [8].

Nous n’avons retrouvé qu’une seule publication concer-nant une atteinte oculo-orbitaire de la schistosomose.

Figure 1 : Tumeur inflammatoire sous-conjonctivale bulbaire en temporal, en regarde de l’insertion sclérale du muscle droit latéral de l’œil gauche.Figure 2 : Aspect histologique de granulome inflammatoire épithélioïde giganto-cellulaire riche en polynucléaires éosinophiles.

1 2

Vol. 27, n° 9, 2004 Tumeur sous-conjonctivale bulbaire révélant un granulome bilharzien péri-oculaire

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Il s’agissait d’un cas d’atrophie optique unilatérale se-condaire à une atteinte bilharzienne du nerf optique [2].

CONCLUSION

Confrontée aux données épidémiologiques, cliniques etbiologiques, la localisation péri-oculaire d’un granu-lome bilharzien est évoquée, à l’image de cette pa-tiente. Plusieurs éléments plaident en faveur de la na-ture bilharzienne de ce granulome inflammatoire péri-oculaire :

– le traitement spécifique plus ou moins efficace ;– la zone d’endémicité ;– la présence d’œufs de

S. Mansoni

dans les selles ;– la grande similitude anatomopathologique entre les

données de la littérature sur le granulome bilharzien etla biospsie effectuée chez la patiente.

Ainsi, une atteinte oculo-orbitaire inflammatoire évo-luant dans une zone d’endémicité devrait faire penserà la possibilité d’un granulome d’origine bilharzienne,pouvant se présenter particulièrement sous forme detumeur inflammatoire sous-conjonctivale.

Remerciements :

Nous tenons à remercier vivementtoute l’équipe du Laboratoire d’Anatomo-pathologie de

l’Hôpital Purpan CHU de Toulouse (France), plus parti-culièrement Madame le Docteur Isabelle Duga ainsi queMonsieur Le professeur G. Delsol, Chef du Service, deleur généreuse collaboration, ayant permis la réalisationde cet article.

RÉFÉRENCES

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In

: Médecine SciencesFlammarion, 5

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