M~decine et Maladies Infectieuses -- 1982 -- 12 -- N ° 7 -- 412 ~ 416.

Strongylo'/dose digestive s6v6re*

par C. PENALBA**, M. CERF**, A. EDOUARD*** et J . P . C O U L A U D * * * *

R E S U M E Les auteurs rapportent un cas de strongylo'idose digestive grave h rechutes caract6ris6es par un tableau s6v6re d'ent6ropathie, des anomalies ganglionnaires, endoscopiques et radiologiques. A cette occasion sont pass6es en revue les principales complications des anguilluloses graves et leur d6terminisme.

M o t s - c l e f :

Strongylo'idose - Formes graves - Ent~ropathie - Rechute.

G6n6ralement a s y m p t o m a t i q u e , la strongylo'i- dose diges t ive es t suscept ible de donner des formes mortel les pa r le biais d 'une au to- in fes ta t ion mass ive , elle-m~me favoris6e habi tue l lement pa r une d6pression de l ' immuni t6 & m6dia t ion cellulaire. I1 nous a pa ru in t6ressant de r appor t e r ici un nouveau cas c o m p o r t a n t une r6cidive malgr6 un t r a i t emen t bien conduit .

O B S E R V A T I O N

M a d a m e R.. . Alber t ine, &g6e de 44 ans, m~re de neuf enfants es t hospital is6e en avri l 1979 l 'hSpital de la Trinit6 {Martinique} pour une al t6rat ion de l '~ ta t g6n6ral avec des t roubles digestifs et des ced6mes des m e m b r e s inf6rieurs. Dans ses ant6c6dents , on rel6ve en 1973, une bilharziose intes t inale t rai t6e pa r Niridazole et en 1976 un s t r ipp ing bilat6ral pour var ices des membres inf6rieurs. Le d6but a p p a r e n t de la maladie r emonte au mois de f6vrier 1979, avee l ' appar i t ion d 'une diarrh6e f6cale, des ballonne- ments abdominaux , des vomis semen t s , un prur i t g6n6ralis6, sans fi6vre. Puis appa ra i s sen t des

* Re~u le 8.11.1981. Acceptation d6finitive le 4.5.1982. ** HSpital Claude Bernard (service du Prof. Coulaud}, 10,

avenue de la Porte-Aubervilliers, 75019 Paris ; et UER Xavier Bichat Paris VII.

*** HSpital de la Trinit6, Martinique. **** Chaire de M~lecine et d'Epid6miologie africaines,

HSpital Claude Bernard, Paris.

ced6mes des m e m b r e s inf6rieurs. E n avril 1979, lorsque la malade est hospital is6e, le poids des selles oscille entre 500 e t 900 g pa r jour. On note une hypoprot id6mie a 32 g/1 avec une a lbumin6mie

12 g, des gammag lobu l ines fi 11 g / l , l 'h6moglo- bine est h 10,4 g /100 ml, l '6osinophilie sanguine 724 /mm3. L ' a b d o m e n sans p r6para t ion mon t re une a6rocolie important .e ma i s p a s de n iveaux liquides. Le l avemen t bary t6 object ive un m6gacolon sans anomal ie pari6tale. Le t r ans i t du gr~le es t caract6ris6 pa r l ' exis tence d ' un m6gabulbe , d 'un m6gaduod6num se t e rminan t au n iveau de D3 par une image de pseudos t6nose ; le gr~le a un aspec t tubul6, rigide, micro-ulc6r6 (fig. 1). La f ibroscopie m o n t r e des 61evures aphto'/des du bas oesophage et du duod6num. Histologique- men t , l '6pith61ium cesophagien es t hyperp las ique et parak6ra tos ique , la m u q u e u s e duod6nale mon t re des signes d ' i n f l ammat ion non sp6cifiques.

L ' e x a m e n paras i to logique des selles p e r m e t le d iagnost ic de strongylo' /dose. Sous t r a i t emen t s y m p t o m a t i q u e et sous Thiabendazole , on note une dispar i t ion de la diarrh6e, des vomis semen t s , des ced6mes et une normal i sa t ion du bi lan biologique, ma i s il pers is te une an6mie hypochro- me microcyta i re .

E n juin 1979, appa ra i s s en t un ba l lonnement abdomina l g~nant , des sueurs nocturnes , un prur i t t ouchan t le dos e t les bras , des ad6nopathies cervicales gauches et sus claviculaires droites. En ra ison de la suspicion de l y m p h o m e , la pa t i en te est hospital is6e h Bicha t en juil let 1979. Les

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FIGURE 1

constatations lors de l'hospitalisation sont les suivantes : ad~nopathies inchang~es, absence d'h6patospl~nom~galie, radio pulmonaire normale.

Malgr6 une cure de Thiabendazole (3 g) en avril 1979, des larves d'anguillules sont retrouv6es h l'examen des selles et au tubage duod6nal. Les biopsies duod6nales et j6junales r6v~lent aussi la pr6sence d'amas d'anguillules occupant les glandes de Lieberkuhn, dilat6es avec un discret infiltrat inflammatoire du chorion, une petite distension lymphatique mais pas d'atrophie villositaire ou de population cellulaire anormale.

Le transit du gr8le est toujours pathologique, mais on note la r6apparition d'un plissement tr~s 6paissi. La rectosigmo'/doscopie est normale jusqu'fi 60 cm, les biopsies 6tag6es montrent un aspect de colite interstitielle ced6mateuse. Le bilan biologique est peu perturb6 avec la persistance de l'an6mie hypochrome microcytaire (h6moglobine h 10,9 g/100 ml) avec un fer s6rique & 30 gamma, et une 6osinophilie h 600/ram3. I1 n 'y a pas de syndrome inflammatoire, les protides totaux sont h 78 g/1 avec 41 g d'albumine, 23 g de

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gammaglobulines. Les IgE sont & quatre lois la normale. Seul le test au D-xylose est mod~r~ment perturb6. La recherche d'une maladie de syst~me (lupus, scl6rodermie, amylose) est n~gative. La biopsie ganglionnaire montre un aspect d'hyper- plasie lympho'/de folliculaire avec plamocytose. La ponction sternale et la biopsie m~duUaire sont normales. Les intra-dermo-r~actions a la tuberculi- ne, candidine et varidase sont positives, le PHA et le MLC sont normaux de m~me que l'immuno- ~lectrophor~se. La lymphographie p~dieuse droite objective des ganglions diaphragmatiques patholo- giques, augment~s de volume, irr~guli~rement piquet~s et lacunaires. La persistance des anomalies radiologiques du gr~le, les r~sultats de la lymphographie font pratiquer une laparotomie exploratrice pour ~liminer un ~ventuel lymphome.

Un second traitement anti-parasitaire compor- tant une cure de Thiabendazole (1 500 mg quatre jours de suite) suivie trois semaines plus tard d'une cure de Fluorom~bendazole (300 mg/jour pendant quatre jours) est effectu6 avant l'intervention.

Lors de la laparotomie, le gr~le a un aspect brun&tre, sans autre anomalie. Le m~sent~re contient de tr~s nombreux ganglions de 1 cm de diam~tre ; il n'existe pas d'obstacle lymphatique lors de l'~preuve au bleu patent ; le foie a un aspect normal, le colon est large et flasque. Les diff~rents ganglions pr~lev~s, lombo-aortiques, m6sent~ri- ques, diaphragmatiques ont un aspect hyperplasi- que sans ~16ment suspect. Le j4junum et l'ildon ont des villosit~s normales, le chorion est inflamma- toire et ~paissi, aucune formation parasitaire n'a ~t~ retrouv6e. Sur la biopsie h~patique, plusieurs nodules inflammatoires sont centr~s par un ceuf de S. mansoni . En septembre 1979, les diff~rents contrSles parasitaires sont n~gatifs, la patiente retourne alors en Martinique.

FIGURE 2

Le transit du gr~le de mars 1980 est pratiquement normal, l 'aspect tubul~ et rigide du j6junum a disparu, le plissement reste encore un peu 6paissi, il n'existe aucune st~nose (fig. 2). L'examen parasitologique des selles retrouve des ceufs d'ankylostome. En mars 1981, r~apparais- sent des troubles digestifs, le transit du gr~le est de nouveau pathologigue avec dans les selles, la pr6sence de nombreuses larves de strongylo'/des (fig. 3).

FIGURE 3

COMMENTAIRES

Cette observation montre que la strongylo'idose est loin de repr6senter une parasitose anodine. Outre son caract~re ubiquitaire, il faut insister sur son extreme fr6quence (3, 9, 19) et sur sa r6v~lation parfois tardive, longtemps apr~s le s6jour contaminant, jusqu'h 20 et 30 ans (17, 18, 28). On rappellera la fr6quence avec laqueUe cette affection est m~connue parce que l'enqu6te parasitologique est insuffisante. Seules les techniques de Baermann ou de Junod, r6p~t6es ~ plusieurs reprises, si n~cessaire, permettent de la d~pister (19). Dans les formes habitueUes, ni le tubage j6junal, ni la biopsie duod~nale ne r6v~lent la pr6sence de larves. De fait, leur presence dans le liquide j6junal ou au sein de la muqueuse est un stigmate d'hyper-infestation avec son potentiel de gravit6 (9, 18).

Notre observation est remarquable en ce sens qu'elle permet de passer en revue la plupart des probl6mes pos~s par les formes s6v~res d'anguillu- lose (6).

La diarrh~e et les ced~mes

Tous deux ont ~t~ rapport~s fi une ent~ropathie exsudative massive peut-6tre due & un blocage lymphatique (12}. En fair, la r~alit~ de l'ent~ropathie exsudative n'a j amais ~t6 d6montr6e

notre connaissance. D'autre part, dans notre observation, l'6preuve au bleu patent n'a pas montr~ de blocage lymphatique (mais elle fut faite avec retard). Peut-~tre les syndromes de malabsorptions rencontr6s sont-ils li6s h la malnutrition et non directement ~ la strongylo'/do- se (2, 16, 23).

L'an6mie

Une an6mie mod6r6e li6e aux multiples microul- c6rations digestives peut se rencontrer au cours des formes s~v~res. Chez notre patiente la persistance de l'an6mie malgr~ un traitement anti- parasitaire bien conduit ~limine la strongylo'i- dose comme responsable de cette an~mie.

Les ad~nopathies

La constatation de ganglions p~riph6riques est assez inhabituelle puisqu'en dehors de notre observation, le fait n'a 6t6 rapport6 que deux fois dans la litt6rature (21, 27). La pr6sence de ganglions m6sent6rique est classique (4, 7, 10, 12, 22, 27) et celle de ganglions m6diastinaux n'a ~t~ d6crite que darts un cas (27). Notre observation est la seule a avoir b~n6fici6 d'une 6tude lymphogra- phique r6v61ant des aspects pseudo-lymphomateux des ganglions diaphragmatiques.

Les l~sions endoscopiques

Les aspects du duodenum se caract~risent soit par un enduit blanch~tre de la muqueuse, soit par des plages de fausses membranes, alternant avec une muqueuse inflammatoire et purpurique (15).

Les l~sions antrales ont ~t~ rarement d6crites. II s'agit d'61evures aphto'ides pouvant correspondre la migration larvaire (15). I1 n 'y a pas h notre connaissance de description des l~sions cesopha- giennes, l'aspect observ6 dans la pr6sente observation se rapproche des l~sions antrales et pourrait correspondre h des migrations larvaires comme le sugg6re une 6rude autopsique (22}. Au niveau du colon, les l~sions se pr6sentent sous forme d'ulc~rations pouvant mesurer jusqu'&

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7 mm. Ces anomalies manquent dans notre observation mais la coloscopie a 6t~ faite apr6s traitement (13, 21, 24).

peut donc penser que les images radiologiques 6taient en rapport avec des ph6nom6nes d'oed6me r6versibles.

Les aspects radiologiques

Le dossier rapport6 repr6sente un cas typique de j6junite ulc6reuse parasitaire. On peut rappeler ce propos les principaux 616ments de la s6miologie radiologique (21, 26). Celle-ci comporte dans un premier temps une dilatation duod6nale avec un arr~t du bolus au niveau de la pince m6sent6rique, une inversion du p6ristaltisme, un degr6 variable d'ced6me. Le j6junum est dilat6 et le plissement 6paissi surtout au niveau des premi6res anses. Dans un second temps, les 16sions sont plus s6v6res, avec des r6tr6cissements de la lumi6re duod6nale et j6junale, une disparition du plissement, de nombreuses ulc6rations des bords, un aspect rigide des anses, et des mouvements de va-et-vient du bolus. Par rapport ~ cette description sch6matique, notre malade pr6sente des 16sions appartenant aux deux types. Les diff6rents aspects radiologiques correspondent aux diff6rents stades histologiques d6crits par De Paola (12).

Les aspects histologiques

Le premier stade ou j6junite catarrhale se rencontre dans les formes symptomatiques habituelles. I1 existe une destruction des glandes de Lieberkuhn, un ced6me muqueux, une s6cr6tion de mucus augment6e, un infiltrat mononuc166 des cryptes o6 l'on peut trouver des parasites. Le second stade ou j6junite ced6mateuse se rencontre dans les formes s6v6res. On note un ced6me de la sous-muqueuse, peu de 16sions inflammatoires, un aplatissement des villosit6s ; les parasites sont retrouv6s dans route la paroi. Au troisi6me stade ou j6junite ulc6reuse, l a paroi est 6paissie, la fibrose est responsable de l'aspect tubul6 et rigide de l'intestin, il existe une atrophie villositaire, des ulc6rations multiples, un infiltrat inflammatoire de la muqueuse et de la sous-muqueuse ainsi que des ganglions m6sent6riques. Ces 16sions gn6rissent sans s6quelle, sauf au stade de fibrose.

Les biopsies chirurgicales effectu6es chez notre patiente n 'ont montr6 que des 16sions minimes contrastant avec les aspects radiologiques. On

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Les aspects immunitaires

Divers 616ments du tableau clinique font 6voquer un d6sordre immunitaire dans le d6terminisme des formes graves, ind6pendamment de l'effet d6sastreux bien connu des immuno-d6presseurs et des cortico'ides (1, 8, 11, 14, 20, 24, 25, 27, 28). Chez des patients d6c6d6s de strongylo'idose il a 6t6 d6crit une d6pl6tion lymphocytaire du thymus, des zones thymo-d6pendantes des ganglions et de la rate, qu'il existe ou non une maladie anergisante associ6e {25}. La pr6sence d'ad6nopathies p6riph6- riques et d'anomalies des ganglions diaphragma- tiques a fait envisager un moment le diagnostic de lymphome chez notre malade. Les tests immunitai- res effectu6s ~ distance de l'6pisode aigu 6taient normaux, mais cette 6tude dolt ~tre compl6t6e par d'autres observations. La constatation d 'un taux d ' IgE 61ev6 ainsi que d'une hyper6osinophilie n'est pas habituelle au cours des formes s6v6res.

La normalit6 du bilan chez notre malade laisse supposer que les anomalies d6crites dans certaines formes mortelles sont secondaires ~ la strongylo'i- dose et non pas responsable de la gravitY. D'ofi l'importance des facteurs locaux responsables d'un ralentissement du transit permettant ainsi l'auto- infestation. L'existence d 'un m6ga-colon, des troubles de la motricit6 du gr~le que sugg6re la persistance des anomalies radiologiques, peuvent expliquer les rechutes chez notre malade.

Les aspects 6volutifs

La premi6re rechute observ6e d ans notre observation est probablement li6e ~ un traitement incomplet (5), ~ l 'infestation massive et aux conditions locales. La seconde rechute ~ distance d'un d6parasitage correct fait discuter une nouvelle infestation et la r6apparition des 16sions du gr~le une nouvelle pouss6e s6v6re. Chez de tels patients ayant un m6ga-colon, de probables 16sions s6quellaires du gr~le et vivant toujours en milieu d'end6mie, un d6parasitage r6gulier et syst6mati- que para~t ~tre la seule mesure pour pr6venir des rechutes s6v6res ~ r6p6tition.

S U M M A R Y The authors report a case of severe digestive strongylofdiasis with relapses characterized by serious enteropathy, ganglionic, endoscopic and radiological abnormalities. The main complications and causes of severe forms of strongylofdiasis are discussed.

K e y - w o r d s :

Strongylofdiasis - Severe forms - Enteropathy - Relapses.

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