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1 Cas clinique 2 Syndrome du canal carpien et un poignet à ressaut révélant 3 un fibrome de la gaine des fléchisseurs 4 Carpal tunnel syndrome and ‘‘trigger wrist’’ revealing a tendinous sheath fibroma 5 M.A. Benhima Q1 a, * ,b , F. Ait Essi a,b , I. Abkari a,b , Y. Najeb a,b , T. Fikry a,b 6 a Service de traumatologie orthopédie, CHU Mohammed-VI, Marrakech, Maroc 7 b FMPM, université Cadi-Ayyad, Marrakech, Maroc 8 Reçu le 5 juin 2013 ; reçu sous la forme révisée le 8 septembre 2013 ; accepté le 11 novembre 2013 9 10 Résumé 11 Le fibrome de la gaine tendineuse (FGT) est une tumeur bénigne rare, exceptionnellement responsable d’un syndrome du canal carpien et (en 12 même temps) d’un poignet à ressaut : nous avons trouvé cette « double association » moins de dix fois dans la littérature anglo-saxonne et 13 francophone. Nous rapportons l’observation d’un patient de 63 ans, menuisier et droitier qui présentait un claquement du poignet droit au cours de 14 la flexion-extension en plus d’un syndrome du canal carpien, secondaires à un fibrome de la gaine du flexor digitorum superficialis au poignet droit. 15 L’imagerie (échographie et IRM) a permis de suspecter le diagnostic et la biopsie-exérèse l’a confirmé. Au dernier recul (1 an), nous avons noté une 16 disparition de la symptomatologie sans signes de récidive. 17 # 2013 Publié par Elsevier Masson SAS. 18 Mots clés : Fibrome des gaines tendineuses ; Flexor digitorum superficialis ; Poignet à ressaut ; Syndrome du canal carpien 19 Abstract 20 The tendinous sheath fibroma (TSF) is a rare benign tumor, exceptionally responsible for carpal tunnel syndrome and ‘‘trigger’’ wrist: we found 21 this association less than ten times in the English and French literature. We report the case of a 63-year-old right-handed carpenter who featured a 22 triggering phenomenon of the right wrist during the flexion-extension movements and compression of the median nerve at the carpal tunnel, 23 secondary to a TSF of the flexor digitorum superficialis. The diagnosis was suspected at the sonography and MRI, the tumor was excised and 24 proven histologically to be a TSF. One year later, the patient remained free of symptoms. 25 # 2013 Published by Elsevier Masson SAS. 26 Keywords: Carpal tunnel syndrome; Flexor digitorum superficialis; Tendons sheath fibroma; Trigger wrist 27 1. Introduction 28 Le fibrome de la gaine tendineuse (FGT) est une tumeur 29 bénigne rare intéressant plus souvent le sujet de sexe masculin 30 [1]. Décrite initialement par Geschickter et Copeland [2,3], elle 31 est constituée de fibroblastes organisés au sein d’un stroma 32 fibreux dense [4]. Le FGT est exceptionnellement à l’origine 33 d’un syndrome du canal carpien [5] ou d’un poignet à ressaut 34 [2]. Au cours de notre revue de la littérature francophone et 35 anglo-saxonne, nous avons noté moins de dix cas d’association 36 de fibrome de la gaine tendineuse à un syndrome du canal 37 carpien et à un poignet à ressaut [2,612]. 38 Nous rapportons l’observation d’un patient de 63 ans, qui 39 présentait un claquement du poignet au cours de la flexion- 40 extension en plus d’un syndrome du canal carpien, secondaires 41 à un FGT des fléchisseurs au poignet droit. 42 2. Observation 43 M. A.H., 63 ans, droitier, menuisier et sans antécédents 44 pathologiques particuliers, présentait, depuis six mois avant son 45 admission, un claquement au poignet lors des passages de la 46 flexion à l’extension. Ce claquement devenait de plus en plus 47 fréquent et important, même douloureux, parfois avec Disponible en ligne sur ScienceDirect www.sciencedirect.com Chirurgie de la main xxx (2013) xxxxxx * Auteur correspondant. Adresses e-mail: [email protected], [email protected] (M.A. Benhima). + Models CHIMAI 848 1–4 Pour citer cet article : Benhima MA, et al. Syndrome du canal carpien et un poignet à ressaut révélant un fibrome de la gaine des fléchisseurs. Chir Main (2013), http://dx.doi.org/10.1016/j.main.2013.11.006 1297-3203/$ see front matter # 2013 Publié par Elsevier Masson SAS. http://dx.doi.org/10.1016/j.main.2013.11.006

Syndrome du canal carpien et poignet à ressaut révélant un fibrome de la gaine des fléchisseurs

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Cas clinique

Syndrome du canal carpien et un poignet à ressaut révélantun fibrome de la gaine des fléchisseurs

Carpal tunnel syndrome and ‘‘trigger wrist’’ revealing a tendinous sheath fibroma

M.A. Benhima a,*,b, F. Ait Essi a,b, I. Abkari a,b, Y. Najeb a,b, T. Fikry a,b

a Service de traumatologie orthopédie, CHU Mohammed-VI, Marrakech, Marocb FMPM, université Cadi-Ayyad, Marrakech, Maroc

Reçu le 5 juin 2013 ; reçu sous la forme révisée le 8 septembre 2013 ; accepté le 11 novembre 2013

Résumé

Le fibrome de la gaine tendineuse (FGT) est une tumeur bénigne rare, exceptionnellement responsable d’un syndrome du canal carpien et (enmême temps) d’un poignet à ressaut : nous avons trouvé cette « double association » moins de dix fois dans la littérature anglo-saxonne etfrancophone. Nous rapportons l’observation d’un patient de 63 ans, menuisier et droitier qui présentait un claquement du poignet droit au cours dela flexion-extension en plus d’un syndrome du canal carpien, secondaires à un fibrome de la gaine du flexor digitorum superficialis au poignet droit.L’imagerie (échographie et IRM) a permis de suspecter le diagnostic et la biopsie-exérèse l’a confirmé. Au dernier recul (1 an), nous avons noté unedisparition de la symptomatologie sans signes de récidive.# 2013 Publié par Elsevier Masson SAS.

Mots clés : Fibrome des gaines tendineuses ; Flexor digitorum superficialis ; Poignet à ressaut ; Syndrome du canal carpien

Abstract

The tendinous sheath fibroma (TSF) is a rare benign tumor, exceptionally responsible for carpal tunnel syndrome and ‘‘trigger’’ wrist: we foundthis association less than ten times in the English and French literature. We report the case of a 63-year-old right-handed carpenter who featured atriggering phenomenon of the right wrist during the flexion-extension movements and compression of the median nerve at the carpal tunnel,secondary to a TSF of the flexor digitorum superficialis. The diagnosis was suspected at the sonography and MRI, the tumor was excised andproven histologically to be a TSF. One year later, the patient remained free of symptoms.# 2013 Published by Elsevier Masson SAS.

Keywords: Carpal tunnel syndrome; Flexor digitorum superficialis; Tendons sheath fibroma; Trigger wrist

Disponible en ligne sur

ScienceDirectwww.sciencedirect.com

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1. Introduction

Le fibrome de la gaine tendineuse (FGT) est une tumeurbénigne rare intéressant plus souvent le sujet de sexe masculin[1]. Décrite initialement par Geschickter et Copeland [2,3], elleest constituée de fibroblastes organisés au sein d’un stromafibreux dense [4]. Le FGT est exceptionnellement à l’origined’un syndrome du canal carpien [5] ou d’un poignet à ressaut[2]. Au cours de notre revue de la littérature francophone etanglo-saxonne, nous avons noté moins de dix cas d’association

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* Auteur correspondant.Adresses e-mail: [email protected], [email protected]

(M.A. Benhima).

Pour citer cet article : Benhima MA, et al. Syndrome du canal carpien et

Chir Main (2013), http://dx.doi.org/10.1016/j.main.2013.11.006

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de fibrome de la gaine tendineuse à un syndrome du canalcarpien et à un poignet à ressaut [2,6–12].

Nous rapportons l’observation d’un patient de 63 ans, quiprésentait un claquement du poignet au cours de la flexion-extension en plus d’un syndrome du canal carpien, secondairesà un FGT des fléchisseurs au poignet droit.

2. Observation

M. A.H., 63 ans, droitier, menuisier et sans antécédentspathologiques particuliers, présentait, depuis six mois avant sonadmission, un claquement au poignet lors des passages de laflexion à l’extension. Ce claquement devenait de plus en plusfréquent et important, même douloureux, parfois avec

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Fig. 1. Aspect d’imagerie par résonance magnétique de la tumeur en coupe frontale (à gauche) et sagittale (à droite) en pondération T2. La tumeur est appendue auxtendons du flexor digitorum superficialis des 4e et 5e doigts, juste avant leur passage dans le canal carpien et présente un signal hétérogène en T2.

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nsations de décharges électriques quand il se produisait. Dessesthésies paroxystiques nocturnes étaient progressivementparues dans le territoire du nerf médian et étaient devenuesnstantes, ce qui poussa le patient à se présenter à notrensultation.À l’examen, nous avons noté l’existence d’une masse ferme

4 cm de grand axe à la face antérieure du poignet, fixe parpport aux plans profonds et appendus aux tendons fléchisseurs.ette masse était mobile par rapport aux plans superficiels et sansgnes cutanés en regard. Il n’existait ni frémissement (thrill) à lalpation, ni décharge électrique à la percussion.L’électromyogramme (EMG) mettait en évidence une

uffrance du nerf médian avec un allongement de la latencensitive, une réduction de l’amplitude du potentiel évoqué et unlongement de la latence distale motrice. L’échographiejectivait une masse tissulaire homogène fixée aux tendons

g. 2. Aspect peropératoire de la tumeur, dont l’extrémité distale affleurentrée du canal carpien (celui-ci a été ouvert ultérieurement au cours dentervention).

our citer cet article : Benhima MA, et al. Syndrome du canal carpien ehir Main (2013), http://dx.doi.org/10.1016/j.main.2013.11.006

fléchisseurs superficiels sans hypervascularisation au Doppleravec compression du nerf médian. L’IRM a visualisé une massehyposignal en T1 et hypersignal en T2, hétérogène au contact destendons fléchisseurs superficiels des doigts (Fig. 1). L’IRM n’acependant pas été complétée par une injection de gadolinium.

La biopsie-exérèse fut réalisée sous bloc tronculaire et garrotà la racine du membre supérieur. Elle permettait de mettre enévidence une masse ferme bien limitée appendue aux tendonsdu fléchisseur superficiel des doigts et descendant jusqu’à lapartie proximale du canal carpien (Fig. 2 et 3). L’ouverture du

Fig. 3. Pièce d’exérèse.

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Fig. 4. Analyse histologique de la pièce (coloration HE) : grossissement � 10 : lésion fibreuse encapsulée (A) ; grossissement � 20 (B) ; grossissement � 40 : lésioncomposée principalement de fibroblastes (C).

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rétinaculum des fléchisseurs et la libération du nerf médianpermettaient de mettre en évidence un effet de masse de latumeur sur le nerf sans anomalies en aval. L’analyseanatomopathologique de la pièce d’exérèse a conclu en unFGT avec marges d’exérèse saines (Fig. 4).

Les suites opératoires furent simples avec disparition duressaut et des paresthésies. Avec un recul d’un an, nous n’avonspas noté de récidive.

3. Discussion

Décrit initialement par Geschickter et Copeland [3], lefibrome de la gaine tendineuse (FGT) est une tumeur bénignerare, le plus souvent découverte chez des sujets de sexemasculin [1,4,8–10]. Chung et Enzinger [1] ont rapporté unesérie de 138 cas de FGT dont 49 % étaient localisés au niveau desdoigts, 21 % à la main et 12 % au poignet. Seuls deux patientsindiquaient des symptômes du syndrome du canal carpien, tandisqu’un patient se plaignait exclusivement de paresthésie. Lesauteurs ne rapportaient pas d’observations de phénomènes de« ressaut » au poignet. Evangelisti et Reale [7], lors de leurrévision de la littérature décrivant le FGT à l’origine d’unsyndrome du canal carpien, ont trouvé quatre cas de poignet àressaut (trigger wrist) analogues au nôtre. L’association de FGT àun syndrome du canal carpien et à un poignet à ressaut a aussi étédécrite par Musso et al. [2] et Kosuge et Nairn [11].

Cliniquement, le FGT se présente comme une masse deconsistance ferme à dure, augmentant progressivement devolume, fixe aux plans profonds sans signes cutanés en regard[8,9,13]. La radiographie standard objective une légèredensification des parties molles sans calcifications ou lésionsosseuses en regard [13]. L’échographie visualise une masseferme hétérogène appendue au tendon [6] ; elle permet aussi devisualiser par examen dynamique sa fixation au tendon ainsique l’effet de masse sur les structures avoisinantes, notammentle nerf médian au poignet avec une souffrance de celui-cirentrant dans le cadre du syndrome du canal carpien.

À l’IRM [14], le FGT apparaît typiquement avec unhyposignal en T1. L’aspect en T2 est variable et fonction de lazone explorée :

� tissu fibreux acellulaire : hyposignal en T2 et gadolinium– ;� tissu myxoïde ou cellularité plus élevée : hypersignal en T2 et

gadolinium+ ;

Pour citer cet article : Benhima MA, et al. Syndrome du canal carpien et

Chir Main (2013), http://dx.doi.org/10.1016/j.main.2013.11.006

� les diagnostics différentiels pouvant être évoqués face à unFGT sont : l’histiocytome fibreux, la fasciite nodulaire ou latumeur à cellules géantes de la gaine du tendon.

La confirmation du diagnostic est donnée par l’examenanatomopathologique [13]. Macroscopiquement, le FGT estsouvent une masse bien limitée, ferme ou dure, de petite taillemais parfois lobulée, attachée au tendon ou à sa gaine [1,8–

10,13]. À l’examen histologique, le FGT est composé defibroblastes organisés au sein d’une matrice fibreuse dense,hyalinisée avec de petits foyers myxoïdes. Les fibroblastessont dodus, fusiformes ou stellaires. Il existe parfois des zonesplus claires, plus rarement une métaplasie osseuse ouchondroïde minime. Il existe parfois des atypies nucléairesmarquées (fibrome pléomorphe), dans les zones plus densesun agencement fasciculaire ou storiforme. On note aussi denombreux espaces en fente, bordés de cellules aplaties, derares cellules géantes multinucléées mais pas de cellulesxanthomateuses ou de dépôts d’hémosidérine [4]. Faitintéressant, Satti [15] a suggéré que le FGT soit la phaseterminale ou la phase sclérosante d’une tumeur à cellulesgéantes, probablement secondaire à une insuffisance vascu-laire progressive.

Les suites opératoires sont les plus souvent simples maisparfois grevées de récidives (un quart des cas) [1]. Celles-ci semanifestent dans les quatre mois qui suivent l’intervention etintéressent exclusivement les FGT de la main et des doigts[1].

4. Conclusion

Le FGT est une tumeur bénigne rare et exceptionnellement àl’origine d’un poignet à ressaut et d’un syndrome ducanal carpien. Un bilan clinique minutieux et paraclinique(échographie et IRM) orienté permet de suspecter le diagnostic,qui est confirmé à l’examen anatomopathologique. Letraitement du FGT est chirurgical, quoique souvent grevé derécidives (24 %) [1,16].

Déclaration d’intérêts

Les auteurs déclarent ne pas avoir de conflits d’intérêts enrelation avec cet article.

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emerciements

Nous tenons à remercier les Dr Hakkou et Hamdaoui pourur aide précieuse dans la réalisation de ce travail.

éférences

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t un poignet à ressaut révélant un fibrome de la gaine des fléchisseurs.