Université de Liège - uliege.bebictel.ulg.ac.be/ETD-db/collection/available/ULgetd... · 2016-08-30 · the Anderson’s family: Loren, Sarah, Solenne and Annika for sharing their

Université de Liège

Faculté de Psychologie, Logopédie et des Sciences de l’éducation

MALORIE TOUCHÈQUE

En vue de l’obtention du titre de Docteur en Sciences Psychologiques et

de l’Education

Anne-Marie ETIENNE

Promoteur

Christina DUNCAN

Gilles DUPUIS

Fabienne LEMETAYER

Liesbet GOUBERT

Pierre MISSOTTEN

Jury de thèse

QUALITÉ DE VIE DES ENFANTS ATTEINTS DE

MUCOVISCIDOSE

Rôle des émotions et interactions triadiques ?

Thèse présentée par

Année académique 2015-2016

“The ultimate measure of a man is not where he stands in moments of

comfort and convenience, but where he stands at times of challenge and

controversy”

– Martin Luther King –

Remerciements

“ Les mots manquent aux émotions ”

– Victor Hugo / Le dernier jour d’un condamné –

Je souhaite remercier toutes les personnes qui ont contribué, de près ou de

loin, à l’élaboration de ce travail de recherche.

Je désire adresser mes premiers remerciements au Professeure Anne-Marie

Etienne, promotrice de ce travail de thèse, pour m’avoir offert la possibilité de

découvrir le monde passionnant de la recherche scientifique. Ses précieux

conseils, ses connaissances cliniques et scientifiques, sa disponibilité, ses

encouragements et sa bienveillance m’ont permis d’évoluer dans une ambiance

de travail agréable, et ainsi, d’avancer sereinement le long de ce parcours

doctoral.

C’est avec beaucoup de gratitude que je souhaite également remercier

Pierre Missotten et Fabienne Lemétayer, membres de mon comité

d’accompagnement. Merci Pierre pour tes conseils avisés et tes relectures

approfondies depuis les prémices du mémoire jusqu’à l’aboutissement de cette

thèse. Au cours de ces six années de suivi régulier, tu m’as aiguillée,

encouragée, mais aussi positivement déstabilisée, et je t’en suis grandement

reconnaissante. Fabienne, je vous remercie pour vos conseils judicieux tout au

long de ces quatre années ainsi que vos relectures et précieux encouragements

dans la dernière ligne droite. J’associe également à ces remerciements, le

professeur Gilles Dupuis. Bien que n’ayant pas fait partie du comité

d’accompagnement, nos échanges d’idées et votre aide précieuse en statistique

ont rythmé ces quatre années de thèse.

Chers membres du jury, je vous remercie chaleureusement pour l’intérêt

que vous avez porté à ce travail et le temps que vous avez consacré à sa lecture.

J’espère qu’il en ressortira un débat constructif.

REMERCIEMENTS

Christina, thank you for giving me the opportunity to join your lab for a

year and enjoy the academic life at WVU. This unique professional and personal

experience has made me the woman I am today. During this year, you were a

mentor and a mother to me and I am so grateful for having you in my life. I just

hope you enjoyed this experience as much as I did. I also would like to thank

Christina’s lab students: Margo, Janelle, Paul, Ellen, Katie for their patience in

teaching me English and their help in my research project. Thank you Courtney

for being such a wonderful undergraduate student during data collection and

thank you for editing the English part of this dissertation. Thank you to my

other Morgantown friends, Ron, Daniel, Nipat, Frankie, Cameron R., Rebecca,

Lauren, Cameron F. etc. for letting me be a part of your life. Finally, thank you

the Anderson’s family: Loren, Sarah, Solenne and Annika for sharing their home

with me. I miss you all.

I also would like to thank Nicole Silva. You were and still are like a sister to

me. To be in a country, surrounded by people who don’t speak the same

language and don’t share the culture was hard. But in the middle of this chaos,

I’ve found you, a smart, kind and funny woman. Thank you for making my stay

in Morgantown AWESOME! I love you.

J’adresse toute ma gratitude aux directeur(trice)s et instituteur(rice)s des

écoles primaires/secondaires, en Belgique et aux USA, qui ont apporté leur aide

pour le recrutement des familles d’enfants tout-venant. Un grand merci aux

équipes médicales des différents centres pour la mucoviscidose qui ont accepté

de collaborer à ce projet de recherche : le Centre Hospitalier Régional de la

Citadelle, le Centre Hospitalier Chrétien de l’Espérance, l’Hôpital Universitaire

des Enfants Reine Fabiola, l’UZ Brussel, le West Virgina University’s Mountain

State Cystic Fibrosis Center, et l’Antonio J. and Janet Palumbo Cystic Fibrosis

Center at Children’s Hospital of Pittsburgh. Et puis, un énorme merci aux

enfants et aux parents qui ont été assez généreux que pour accepter de

participer à cette recherche.

REMERCIEMENTS

Je remercie chaleureusement mes lectrices de l’ombre, Sylvie, Céline,

Justine et Courtney pour leur aide, ô combien précieuse, dans la chasse aux

fautes d’orthographe, de grammaire, de conjugaison et autres erreurs de

français (ou d’anglais).

Mes pensées vont également à mes chers et chères collègues, Isa, Cindy,

Muriel, Céline, Béné, Marie B., Julien, Aurélie, Jonathan, Megan, Marie G., Anne-

Lise, Trecy, Lise, Gaïd, Helen, Orianne, Emilie S., etc. Que l’on se connaisse

depuis quatre ans ou depuis quelques mois, vous avez égayé mon quotidien à

l’université et avez fait de ces quatre années une aventure humaine inoubliable.

Je garderai en mémoire les temps de midi, les pauses café pour certains ou

chocolat pour d’autres et les nombreux fous rires que l’on a partagés. Vous me

manquerez beaucoup. Un merci tout particulier à mes deux collègues de

bureau, Béné et Céline pour leur soutien sans faille, leur écoute attentive et

leurs mots réconfortants. On en a partagé des joies et des peines ! Quatre ans

plus tard, ce ne sont pas des collègues que je perds mais des amies que je gagne.

MERCI à mes deux potos, Miguel et Florent, pour les moments de pure

bonheur musical et les innombrables fous rires; à mes amis liégeois, Emilie S.,

Mary, Ken et Marie-Ange, pour les moments magiques autour d’un verre, d’un

film ou d’un bon repas et leur fidélité à toute épreuve; à la joyeuse clique du

badminton, Christine, Adeline, Cindy, Thibaut, Vincent et Arnaud, pour m’avoir

accueillie à bras ouverts dans votre bande et pour les instants de vie partagés

(soirées arrosées, nuits à l’appart, petits déjeuners les lendemains de veille,

etc). Pourvu que ça dure… Une attention particulière à Adeline et Arnaud, pour

l’aide précieuse qu’ils m’ont apportée lors de la finalisation de cette thèse

(fonction recherche grrr !!!). Ce n’était pas du gâteau !

Et merci à ma meilleure amie, Charlotte. Son soutien inconditionnel, sa

présence réconfortante dans les mauvaises épreuves de la vie, ses coups de

téléphone quotidiens (ou presque) via Viber, elle à Mont, moi à Morgantown

(6h de décalage horaire quand même !) et ses soupes au potiron du lundi soir

REMERCIEMENTS

ont donné un sens au mot amitié. Un GRAND merci ma poule. Sans oublié

Joshua ! Que de moments de folies depuis sa naissance ; enfin quelqu’un qui

apprécie mes talents de chanteuse et mon esprit enfantin ! Je vous aime.

Qu’aurait été cette thèse sans la présence réconfortante de mes deux

compagnons, Charlotte et Morgan ; sans leur contribution à la mise en page de

ce document, leur acharnement, journalier et nocturne, à me distraire et leur

douce fourrure qui a le pouvoir d’essuyer mes larmes dans les moments de

doute.

Enfin, mes plus tendres remerciements vont à ma famille. Merci à mes

parents, Léopold et Maryline, d’être toujours là pour moi, dans les bons comme

dans les mauvais moments, de me soutenir quoi qu’il arrive et de m’encourager

quel que soit mes choix. Votre amour inconditionnel est un moteur pour

l’avenir et m’encourage à croire en mes rêves. Merci à mes frères, Florian et

Logan, pour leur capacité à me rendre fière en un seul regard, leur complicité

fraternelle et leur humour légendaire. Sachez que le statut de grande sœur est

le plus beau cadeau qu’il m’a été donné de recevoir. Merci à vous quatre. Je vous

aime plus que tout.

Merci à tous,

Malorie

Table des

matières

Table des matières

Preface ( IN ENGLISH) .............................................................................................. - 25 -

PARTIE 1: CADRE THEORIQUE

Chapitre 1 – La mucoviscidose : la maladie et ses traitements ........... - 33 -

1. La mucoviscidose : une anomalie génétique .............................................. - 33 -

2. Incidence et pronostic ......................................................................................... - 34 -

3. Le diagnostic ........................................................................................................... - 35 -

3.1. Le dépistage néonatal ................................................................................ - 36 -

3.2. Le test de la sueur ........................................................................................ - 37 -

3.3. Le test génétique .......................................................................................... - 38 -

3.4. Le test du potentiel nasal.......................................................................... - 39 -

3.5. Diagnostic anténatal ................................................................................... - 39 -

4. Les symptômes ....................................................................................................... - 40 -

4.1. L’atteinte respiratoire ................................................................................ - 40 -

4.2. L’atteinte digestive ...................................................................................... - 41 -

4.3. Autres complications ................................................................................. - 42 -

5. Les traitements....................................................................................................... - 44 -

5.1. L’atteinte respiratoire ................................................................................ - 44 -

5.1.1. L’antibiothérapie ................................................................................ - 45 -

5.1.2. La kinésithérapie ................................................................................. - 47 -

5.2. L’atteinte digestive ...................................................................................... - 48 -

5.3. Les implications ............................................................................................ - 51 -

En résumé…………………………………………………………………………………………- 53 -

TABLE DES MATIÈRES

Chapitre 2 – Mesurer la qualité de vie chez l’enfant ................................. - 57 -

1. Définition de la QV ................................................................................................ - 57 -

1.1. Le caractère multidimensionnel de la QV .......................................... - 58 -

1.2. Le caractère subjectif de la QV ............................................................... - 60 -

2. Mesurer la QV chez l’enfant .............................................................................. - 61 -

2.1. Problèmes conceptuels relatifs à la notion de QV .......................... - 61 -

2.1.1. Confusion entre les notions d’état de santé, de statut fonctionnel

et de QV……………………………………………………………………………………..- 61 -

2.1.2. Notion de but ........................................................................................... - 63 -

2.2. Considérations méthodologiques relatives à la QV ....................... - 64 -

2.2.1. Auto- vs hétéro- évaluation ................................................................ - 64 -

2.2.2. La création d’un format et d’un design approprié à l’âge de

l’enfant…. ................................................................................................................... - 66 -

2.2.3. Les outils génériques vs spécifiques .............................................. - 69 -

3. Les instruments de mesure de la QV ............................................................. - 71 -

En résumé… ....................................................................................................................... - 76 -

Chapitre 3 – Modèles d’ajustements à la maladie en pédiatrie………- 81 -

1. Le modèle de l’autorégulation du comportement de maladie ............ - 81 -

2. Le modèle transactionnel du stress et du coping ..................................... - 85 -

3. Le modèle intégratif et multifactoriel ........................................................... - 89 -

En résumé…………………………………………………………………………………………- 92 -

TABLE DES MATIÈRES

Chapitre 4 – L’enfant et la maladie: perspective développementale- 97 -

1. L’approche cognitive de la conceptualisation de la maladie ............... - 98 -

1.1. La théorie piagétienne du développement cognitif de l’enfant - 98 -

1.2. Les stades de compréhension du concept de maladie selon Bibace

et Walsh (1980) ........................................................................................................ - 100 -

1.3. Stade de compréhension des causes de la maladie Selon Koopman

et al. (2004) ................................................................................................................ - 103 -

2. L’approche biologique de la conceptualisation de la maladie .......... - 105 -

2.1. Vers le développement d’une théorie naïve de la biologie ....... - 106 -

2.1.1. Distinction entre les vivants et les non-vivants ....................... - 106 -

2.1.2. Distinction entre le corps et l’esprit ............................................. - 107 -

2.1.3. Compréhension des causes des phénomènes biologiques - 108 -

2.2. Modèles biologiques et conceptualisation de la maladie .......... - 109 -

En résumé… ..................................................................................................................... - 112 -

Chapitre 5 – Le rôle des facteurs parentaux sur l’ajustement de l’enfant

malade .............................................................................................................................. - 117 -

1. Le modèle transactionnel du stress et du coping (TSC) de Thompson et

al. (1992) .......................................................................................................................... - 118 -

2. Inclusion des pères dans la recherche en pédiatrie .............................. - 122 -

Résumé… .......................................................................................................................... - 124 -

Chapitre 6 – Objectifs de recherche ................................................................. - 129 -

Chapter 6 – Research objectives (IN ENGLISH)……………………………..- 133 -

TABLE DES MATIÈRES

PARTIE 2: METHODOLOGIE

Chapitre 7 – Procédure de recherche des différentes études ........... - 141 -

1. En Belgique ............................................................................................................ - 141 -

1.1. Etude 1 : Validation d’un format tablette (iPad) de l’ISQV-E ... - 141 -

1.2. Etude 2 : QV des enfants atteints de mucoviscidose ................... - 142 -

1.2.1. Etude 2.a: recrutement des familles du groupe « muco » - 143 -

1.2.2. Etude 2.b: recrutement des familles du groupe contrôle . - 147 -

2. Aux États-Unis d’Amérique ............................................................................. - 147 -

2.1. Etude 3 : Validation d’une version anglaise de l’ISQV-E format

tablette .......................................................................................................................... - 148 -

2.2. Etude 4 : QV des enfants américains .................................................. - 150 -

2.2.1. Etude 4.a: Recrutement des familles du groupe « muco »- 150 -

2.2.2. Etude 4.b: Recrutement des familles du groupe contrôle - 152 -

PART 3: RESEARCH STUDIES

Chapter 8 – A comparison of a tablet version of the Quality of Life

Systemic Inventory for Children (QLSI-C) to the standard paper

version .............................................................................................................................. - 158 -

1. Introduction........................................................................................................... - 159 -

2. Method ..................................................................................................................... - 161 -

2.1. Participants and study design .............................................................. - 161 -

2.2. Measures ....................................................................................................... - 162 -

2.3. Statistical analysis ..................................................................................... - 165 -

3. Results ...................................................................................................................... - 166 -

3.1. Score equivalence ...................................................................................... - 166 -

3.2. Internal consistency reliability ............................................................ - 166 -

3.3. Test-retest reliability ............................................................................... - 166 -

4. Discussion............................................................................................................... - 167 -

TABLE DES MATIÈRES

Chapter 9 – Anxiety, depression and quality of life in school-aged

children with cystic fibrosis: A cross-cultural study .............................. - 174 -

1. Introduction........................................................................................................... - 175 -

2. Method ..................................................................................................................... - 177 -

2.1. Study design and subjects ...................................................................... - 177 -

2.2. Measures ....................................................................................................... - 178 -

2.3. Statistical analyses .................................................................................... - 179 -

3. Results ...................................................................................................................... - 180 -

3.1. Descriptive statistics ................................................................................ - 180 -

3.2. Disease group comparisons for psychosocial measures ........... - 180 -

3.3. Association between anxiety, depressive symptoms and QOL

........................................................................................................................... - 181 -

4. Discussion............................................................................................................... - 182 -

Acknowledgements ...................................................................................................... - 183 -

TABLE DES MATIÈRES

Chapter 10 – Applying the Common Sense Model of Self-Regulation to

pediatric cystic fibrosis: Identifying psychosocial factors associated

with quality of life ...................................................................................................... - 186 -

1. Introduction........................................................................................................... - 187 -

2. Method ..................................................................................................................... - 190 -


2.2. Measures ....................................................................................................... - 191 -


3. Results ...................................................................................................................... - 195 -


3.2. Bivariate correlations .............................................................................. - 195 -

3.3. Mediation analysis..................................................................................... - 195 -

3.3.1. Mediation of coping strategies between cognitive illness

representation and QOL ................................................................................... - 195 -

3.3.2. Mediation of coping strategies between emotional illness

representation and QOL ................................................................................... - 196 -

3.3.3. Mediation of psychological disturbance between emotional

illness representation and QOL ..................................................................... - 196 -

3.3.4. Mediation of psychological disturbance between coping

strategies and QOL .............................................................................................. - 199 -

4. Discussion............................................................................................................... - 202 -


TABLE DES MATIÈRES

Chapter 11 – Parenting stress, parental illness perception and coping

strategies associated with quality of life in children with cystic

fibrosis: The mediating role of parental adjustment ............................. - 210 -

1. Introduction........................................................................................................... - 211 -

2. Method ..................................................................................................................... - 214 -


2.2. Measures ....................................................................................................... - 217 -


3. Results ...................................................................................................................... - 219 -

3.1. Demographics ............................................................................................. - 219 -


3.3. Bivariate correlations .............................................................................. - 220 -

3.4. Mediation analyses.................................................................................... - 221 -

3.4.1. Mediation of parental QOL between parenting stress and QOL

in children with CF .............................................................................................. - 222 -

3.4.2. Mediation of parental QOL between parental illness

perception and QOL in children with CF ................................................... - 223 -

3.4.3. Mediation of parental QOL between parental coping strategies

and QOL in children with CF ........................................................................... - 223 -

4. Discussion............................................................................................................... - 224 -


TABLE DES MATIÈRES

DISCUSSION (IN ENGLISH) ........................................................................................ - 231 -

1. Theory summary ................................................................................................. - 231 -

2. Results summary ................................................................................................. - 234 -

3. Related topics........................................................................................................ - 237 -

3.1. Using e-Health assessment in pediatric ........................................... - 237 -

3.2. Evidence for our definition and measurement of the QOL ....... - 240 -

3.3. Resilience in chronically ill children and their family ................ - 243 -

3.4. Emotions, cognitions and coping in children with chronic disease

……………………………………………………………………………………………………- 245 -

3.5. Role of mothers and fathers in pediatric chronic disease ........ - 246 -

4. Strengths, limitations & futures perspectives ......................................... - 247 -

4.1. Strengths ....................................................................................................... - 247 -

4.2. Limitations.................................................................................................... - 248 -

4.3. Future perspectives .................................................................................. - 249 -

5. Implications for practice .................................................................................. - 251 -

CONCLUSION ................................................................................................................. - 257 -

Bibliographie ................................................................................................................ - 263 -

ANNEXES

Annexe 1 : Le modèle des systèmes de contrôle (Dupuis et al., 1989)

………………………………………………………………………………………………............- 293 -

Annexe 2 – Validation of the French version of the Parenting Stress

Index – Short Form (Fourth Edition) ............................................................... - 298 -

Preface

- 25 -

Preface

Cystic Fibrosis (CF) is the most common life-shortening recessively

inherited disease among Caucasian population, currently affecting about

70,000 people worldwide (Cystic Fibrosis Foundation, 2013). Each year,

about one in 2,850 babies born with this medical condition in Belgium

(Farrell, 2008), representing 5% of live births1. Advances in medical

research have led to improved treatment and subsequently, increased long-

term survival in CF; patients’ life expectancy today being in the early 40s

(Royce & Carl, 2011). However, the complex, time-intensive daily treatment

regimens still present considerable psychosocial challenges (Besier &

Goldbeck, 2011).

Despite well-established literature on psychosocial health in adolescent

and adult patients with CF, research studies on adjustment to CF in

childhood are limited. To our knowledge, thirteen studies have been

conducted among children (< 12 years old) with CF. Eleven of these

researches have investigated quality of life2 (QOL) and psychological

disturbance3 (i.e. anxiety and depressive symptoms); variables such as

coping strategies and cognitive processes (e.g. illness representations) was

not examined. Of these eleven studies, five highlighted relevant findings for

this research project. Main results are the following: (a) children with CF

reported a poorer QOL than healthy peers (Kianifar et al., 2013; Thomas, et

al., 2006); (b) children with CF demonstrated higher rates of anxiety than

the background population (Bregnballe, Thastum, & Schiotz, 2007);

1 Based on birth data in Belgium (Office de la Naissance et de l'Enfance, 2012). 2 Driscoll, Schatschneider, McGinnity, & Modi, 2012; Groeneveld et al., 2012;

Havermans, Vreys, Proesmans, & De Boeck, 2006; Hegarty, MacDonald, Watter, &

Wilson, 2009; Kianifar et al., 2013; Thomas, Mitchell, O’Rourke and Wainwright,

2006; Tluczek et al. 2013; Ziaian et al., 2006. 3 Bennett et al., 2008 ; Bregnballe, Thastum, & Schiotz, 2007 ; Driscoll et al., 2012 ; Kostakou et al., 2014.

PREFACE

- 26 -

however they did not differ regarding their rates of depressive symptoms

(Bregnballe, et al., 2007) and emotional/behavioral functioning (Kostakou

et al., 2014); (c) increased anxiety in children with CF was associated with

lower QOL (Driscoll, Schatschneider, McGinnity and Modi, 2012). Finally,

the two remaining studies have examined the relation between parental

factors and adjustment in school-aged children with CF (Thompson,

Gustafson, Hamlett, & Spock, 1992; Thompson, Gustafson, George, & Spock,

1994); they highlighted the role of maternal adjustment in the adjustment

of children with CF. Therefore, this research project aims to fill a gap in the

pediatric CF literature by expanding our understanding of individual and

family risk factors associated with a poor QOL in school-aged children with

CF (8 -12 years old). Thus, this work is divided into four sections: Theory,

Methodology, Research studies and Discussion.

The first section (Theory) splits into six chapters providing the

theoretical background of this dissertation as well as objectives and

hypothesis. Chapter one introduces the medical aspects of CF. Chapter two

aims to define the concept of QOL and discuss conceptual and

methodological challenges related to its measurement. Chapter three

presents theoretical frameworks available in health psychology when

studying adjustment to illness. Chapter four offers a developmental

perspective by exposing the conceptualization of illness in childhood.

Chapter five describes a conceptual framework for understanding the role

of parental factors in the child adjustment to chronic disease and discusses

the inclusion of fathers in pediatric research. Chapter six exposes the four

sub-objectives of this research project.

The second section (Methodology) consists of one chapter, the chapter

seven, that presents the research procedures for all studies conducted in

the context of this dissertation.

The third section (Research studies) is divided into four chapters that

show findings from this research project. Chapter eight presents the

PREFACE

- 27 -

validation a new electronic format (tablet) of the Quality of Life Systemic

Inventory for Children (QLSI-C©). Chapter nine examines emotional well-

being and QOL in school-aged children with CF. Chapter ten investigates

psychosocial factors associated with QOL in pediatric CF using the

Common-Sense Model of Self-Regulation (Leventhal, Meyer, & Nerenz,

1980). Chapter eleven examines whether parental QOL acts as a mediator of

the relation between parenting variables and QOL in children with CF using

the Transactional Stress and Coping model (Thompson, Gustafson, Hamlett,

& Spock, 1992).

Finally, the fourth section (Discussion) summarizes the theory and the

main results of research studies and discusses questions raised by findings

from these studies as well as the strengths, limitations, future perspectives

and clinical implications of this research project.

PARTIE 1

Cadre théorique

Chapitre 1

La mucoviscidose : la maladie et ses traitements

Chapitre 2

Mesurer la qualité de vie chez l’enfant

Chapitre 3

Modèles d’ajustement à la maladie en pédiatrie

Chapitre 4

L’enfant et la maladie : perspective développementale

Chapitre 5

Le rôle des facteurs parentaux sur l’ajustement de l’enfant malade

Chapitre 6

Objectifs de recherche

Chapitre 1

La mucoviscidose :

La maladie et ses

traitements

- 33 -

Chapitre 1 La mucoviscidose : La maladie et ses traitements

Afin de mieux saisir l’importance de l’impact de la mucoviscidose et de

ses traitements sur la vie quotidienne de l’enfant, il est essentiel

d’appréhender le caractère médical de cette maladie. Ainsi, ce chapitre sera

consacré à la présentation de cette pathologie et s’articulera autour de

différents éléments: l’anomalie génétique, l’incidence et le pronostic, le

diagnostic, les symptômes et, enfin, les traitements. Deux ouvrages ont

principalement été pris en exemple dans la rédaction de ce chapitre, à

savoir celui de Lebecque et Baran (2002) et celui d’Orenstein, Spahr, et

Weiner (2012).

1. La mucoviscidose : une anomalie génétique

La fibrose kystique, ou mucoviscidose, est une maladie héréditaire

causée par une anomalie génétique présente sur le chromosome 7. Ce gène

défectueux provoque l’absence ou le mauvais fonctionnement d’une

protéine (protéine CFTR) présente au niveau de la membrane de

nombreuses cellules, perturbant le transport du sel et de l’eau de part et

d’autre de la membrane. Ce dysfonctionnement affecte principalement le

système respiratoire et digestif via la formation d’un mucus épais qui

obstrue les petits tubes et canaux. La mucoviscidose est la maladie

génétique la plus fréquente dans la population caucasienne (Dahan &

Verellen, 2002; Weiner, Frizzell, & Orenstein, 2012). Bien qu’il s’agisse

d’une maladie héréditaire, les parents d’un enfant atteint de mucoviscidose

ne sont pas atteints par cette maladie mais porteurs sains d’un gène

déficient (présence d’un gène CFTR sur un des deux chromosomes 7). C’est

la présence du gène défectueux sur les deux chromosomes 7 qui détermine

si l’enfant est atteint de mucoviscidose. Ainsi, pour qu’un enfant soit atteint

PARTIE THÉORIQUE

- 34 -

de mucoviscidose, il faut que ses deux parents soient porteurs du gène

déficient et que chaque parent lui transmette ce gène. Concrètement,

lorsque les deux parents sont porteurs sains d’une mutation du gène

défectueux, le risque d’avoir un enfant malade est, pour chaque grossesse,

de 1 sur 4 (voir Figure 1).

Figure 1 – Mode de transmission autosomique récessif de la mucoviscidose

(Centre Muco de Liège, 2009b)

2. Incidence et pronostic

En Belgique, la mucoviscidose affecte un nouveau-né sur 2500 et

environ 1 personne sur 25 (4%) est porteuse « saine » d’une anomalie du

gène CFTR (cf. section 1) (Dahan & Verellen, 2002). Malgré les avancées

médicales en matière de traitement, la mucoviscidose est toujours une

maladie incurable ; elle entraîne le décès le plus souvent d’adultes mais

aussi de jeunes enfants ou d’adolescents (90% des décès dus à l’atteinte

pulmonaire) (Lebecque, 2002). Depuis la découverte du gène responsable

de la maladie (CFTR) en 1989, d’énormes progrès scientifiques ont été

CHAPITRE 1 – LA MUCOVISCIDOSE

- 35 -

réalisés. Ainsi, les patients atteints de mucoviscidose à l’heure actuelle

peuvent espérer être quadragénaire, alors qu’il y a environ 50 ans, cette

maladie était fatale dès l’enfance. Voici quelques chiffres pouvant en

attester : en 1940, l’espérance de vie était inférieure à 1 an (Cystic Fibrosis

Foundation, 2013), elle était de 10 ans en 1960 (Lebecque, 2002), de 29.4

ans en 1992, de 31.3 ans en 2002 et de 41.1 ans en 2012 (Cystic Fibrosis

Foundation, 2013). En Belgique, plus de la moitié (54.7%) des patients

atteints de mucoviscidose à l’heure actuelle ont atteint l’âge adulte (>

18ans) (Belgian Cystic Fibrosis Registry, 2014).

3. Le diagnostic

Les critères de diagnostic de la mucoviscidose ont été redéfinis pour la

dernière fois en 1998 lors d’une réunion de consensus (Rosenstein &

Cutting, 1998) et sont présentés Tableau 1. Puisqu’un diagnostic précoce

débouche sur une amélioration du pronostic, l’établissement du diagnostic

constitue une phase très importante pour la santé du patient atteint de

mucoviscidose. Dans la majorité des cas, le diagnostic posé avant l’âge d’un

an.

Tableau 1 – Critères de diagnostic de la mucoviscidose d’après le consensus

établi par Rosenstein et Cutting (1998) (d’après Leal & Lebecque, 2002)

1. La présence de symptômes évocateurs de la maladie (voir Tableau 2)

OU la présence de mucoviscidose dans la fratrie

OU un dépistage néonatal positif (voir 2.1)

+

2. Au moins deux tests de la sueur positifs (voir 2.2)

OU l’identification de deux mutations de gène CFTR à l’aide d’analyses

génétiques (voir 2.3)

OU la présence d’une anomalie de la différence de potentiel au niveau

nasal (voir 2.4)

PARTIE THÉORIQUE

- 36 -

3.1. Le dépistage néonatal

Une analyse de sang, qui consiste à prélever un petit échantillon de sang

dans le talon (ou sur le dos de la main) du bébé, est effectuée chez tous les

nouveau-nés avant leur sortie de la maternité afin de détecter certaines

maladies graves (test de Guthrie). Cependant, bien que le dépistage de la

mucoviscidose soit systématique dans certains pays (ex. France, Etats-Unis,

Espagne, Italie, Pologne, etc.), il ne l’est pas en Belgique. Il appartient à

chaque hôpital belge de demander à inclure le dépistage de la

mucoviscidose dans le test de Guthrie (Frédéric Pierart1, communication

personnelle, 23 septembre 2015). Lorsqu’il est effectué, le dépistage

néonatal de la mucoviscidose permet la détection des concentrations

élevées d’une enzyme pancréatique, appelée trypsine immuno-réactive

(TIR), qui pourrait indiquer la présence de la maladie. Cependant, cet

examen à lui seul ne permet pas de poser le diagnostic de mucoviscidose en

raison de sa faible spécificité et de son manque de sensibilité. A peine un

nouveau-né sur 10 dont le dosage est anormal à la naissance sera atteint de

mucoviscidose et environ 10% des nouveau-nés ne seront pas dépistés par

cette analyse de sang. Ainsi, des analyses complémentaires doivent être

réalisées afin d’établir le diagnostic (Centre Muco de Liège, 2009a; Leal &

Lebecque, 2002).

1 Le Dr. Pierart est le pédiatre responsable du centre Muco de Liège sur le site du Centre Hospitalier Chrétien de l’Espérance.


- 37 -

Tableau 2 – Symptomatologie compatible avec un diagnostic de

mucoviscidose (Rosenstein & Cutting, 1998)

1. Atteinte respiratoire chronique :

a. Infection respiratoire persistante par des germes évocateurs de

mucoviscidose : Staphylococcus aureus, Haemophilus influenzae,

Pseudomonas aeruginosa, Burkholderia cepacia.

b. Une toux chronique et expectorations abondantes.

c. Anomalies radiologiques persistantes au niveau du thorax

(bronchectasies, infiltrats, atélectasies, hyperinflation, etc.).

d. Une obstruction chronique des voies aériennes (respiration

sifflante, rétention anormale de l’air dans les poumons).

e. Une polypose nasale, la documentation (RX ou CT) d’anomalies

persistantes des sinus.

f. Un hippocratisme digital (malformation du doigt et des ongles).

2. Atteinte digestive :

a. Intestinale : occlusion intestinale du nourrisson ou équivalent

(iléus méconial), prolapsus rectal.

b. Pancréatique : insuffisance pancréatique exocrine, épisodes

récidivants de pancréatite.

c. Hépatique : hépatite chronique (cirrhose biliaire focale, cirrhose

multilobulaire, etc.).

d. Nutritionnelle : retard de croissance, œdème avec

hypoprotéinémie, manifestations traduisant une carence en

vitamines liposolubles (ADEK).

3. Symptômes traduisant une perte d’électrolytes : coup de chaleur

avec déshydratation hyponatrémique, hypokaliémique et

hypochlorémique, alcalose métabolique chronique.

4. Stérilité masculine par absence congénitale des canaux déférents.

3.2. Le test de la sueur

Le test de la sueur est l’élément central du diagnostic de mucoviscidose.

Il est réalisé pour confirmer ce dernier après avoir observé la présence de

symptômes évocateurs de la pathologie ou en cas de mucoviscidose dans la

fratrie ou d’un dépistage néonatal positif. Il est indolore, rapide (environ 1

heure) et donne des résultats dans un court laps de temps (< 24 heures). Le

principe de ce test consiste à recueillir la sueur du bras ou de la jambe du

PARTIE THÉORIQUE

- 38 -

jeune enfant et d’analyser sa teneur en chlorure de sodium (ex. 3 à 5 fois

plus salée que dans la population générale) (Leal & Lebecque, 2002; Spahr,

Orenstein, & Weiner, 2012b). Le test est dit positif lorsque l’on observe des

taux élevés de chlorure dans la sueur (> 60 mmol/l). La majorité des

patients atteints de mucoviscidose ont des valeurs comprises entre 60 et

110 mmol/l. Un test est dit négatif lorsque l’on observe un taux de chlorure

égal ou inférieur à 40 mmol/l. En ce qui concerne les nouveau-nés de moins

de 6 mois, le taux de chlorure doit être interprété différemment. Ainsi, chez

ces nourrissons, une concentration de chlorure inférieure à 30 mmol/l est

considérée comme normale. Par contre, lorsque la valeur est supérieure à

30 mmol/l, il est recommandé de réaliser des tests supplémentaires (ex.

répéter le test de la sueur ou réaliser un test génétique) (Spahr et al.,

2012b).

3.3. Le test génétique

Le test génétique consiste en une recherche des deux mutations du gène

CFTR afin de déterminer de quelle manière ces mutations affectent la

production et le fonctionnement de la protéine CFTR ou du canal chlore.

Actuellement, près de deux milliers de mutations du gène CFTR sont

connues. Les manifestations et le degré de sévérité de la maladie dépendent

des mutations du gène CFTR dont le patient est porteur. L’analyse génétique

ne permet d’identifier que les mutations les plus fréquentes du gène CFTR

(une vingtaine en Belgique). Cependant, une mutation rare échappera à

l’analyse génétique. La mutation la plus fréquente à l’échelle mondiale est la

mutation Delta-F508 (DF508). À l’issue du test génétique, les deux

mutations auront pu être reconnues chez environ 73% des patients (dont

50% de patients possédant les deux mutations DF508/DF508), une seule

mutation aura été identifiée chez environ 25% des patients et aucune

mutation n’aura été découverte chez 2% des patients, c’est-à-dire que 2%


- 39 -

des patients sont porteurs de mutations rares qui échappent au test

génétique et dont les manifestations cliniques sont inconnues. L’analyse

génétique étant coûteuse et longue (jusqu’à plusieurs semaines), elle est

pratiquée soit lorsque le test de la sueur s’est révélé positif soit pour

confirmer le diagnostic de mucoviscidose lorsque le test de la sueur a

démontré des résultats mitigés. (Dahan & Verellen, 2002; Leal & Lebecque,

2002; Spahr et al., 2012b).

3.4. Le test du potentiel nasal

Dans certaines situations ambiguës (ex. test à la sueur mitigé ou

analyses génétiques non concluantes), la mesure de la charge électrique (ou

différence de potentiel) au niveau nasal est utilisée afin de confirmer le

diagnostic. Les patients atteints de mucoviscidose ont une large charge

électrique contrairement aux personnes saines qui révèlent des valeurs

beaucoup plus basses. Ce test est tout aussi efficace que le test à la sueur

pour poser un diagnostic mais il est techniquement très compliqué, requiert

un opérateur expérimenté et l’interprétation des résultats peut être délicate

en raison d’interférences potentielles (inflammation de la muqueuse nasale

ou médicaments). De plus, seuls certains centres spécialisés en

mucoviscidose sont équipés pour réaliser ce test (Leal & Lebecque, 2002;

Spahr et al., 2012b).

3.5. Diagnostic anténatal

Bien que l’outil diagnostic essentiel de la mucoviscidose soit presque

toujours le test de la sueur, il existe une exception très importante où

l’étude génétique permettra à elle seule d’établir le diagnostic ; il s’agit du

diagnostic anténatal. Tous les parents d’un enfant atteint de mucoviscidose

savent qu’à chaque grossesse, il existe un risque sur quatre d’avoir un

enfant malade. Cependant, en cas de nouvelle grossesse, il est possible pour

PARTIE THÉORIQUE

- 40 -

les parents ayant déjà un enfant atteint de mucoviscidose de savoir, avant

trois mois de gestation, si l’enfant à naître sera ou non atteint de l’affection

grâce à l’étude génétique. En cas de diagnostic positif, il sera donné la

possibilité aux parents d’interrompre ou non la grossesse (Dahan &

Verellen, 2002).

4. Les symptômes

4.1. L’atteinte respiratoire

L’appareil respiratoire est le système le plus affecté chez les patients

atteints de mucoviscidose (cf. Tableau 2). L’atteinte pulmonaire est

progressive ; à la naissance, les poumons d’un enfant atteint de

mucoviscidose semblent normaux et c’est au fur et à mesure du temps,

variable d’un enfant à l’autre, qu’ils évoluent vers une destruction

progressive. Ces problèmes pulmonaires résultent de la perturbation du

transport du sel et du liquide au travers de la membrane cellulaire des voies

aériennes qui conduit à la formation d’un mucus sec et épais.

L’accumulation de ce mucus épais, difficile à évacuer, dans les petits tubes

et canaux des voies respiratoires (ex. bronchioles, bronches) provoque une

obstruction progressive et participe à la création d’un milieu favorable à la

prolifération des bactéries ainsi qu’aux infections et inflammations

multiples. Bien que les voies supérieures de l’appareil respiratoire soient

touchées (inflammation des sinus, polype nasal), ce sont les voies

inférieures du système respiratoire, à savoir les poumons, qui sont les

déterminants majeurs de la santé et de l’espérance de vie de la majorité des

patients atteints de mucoviscidose. En effet, l’atteinte pulmonaire est

responsable de plus de 95% des symptômes et complications liés à la

maladie et du décès dans plus de 95% des cas. La sévérité de l’atteinte

pulmonaire se mesure, entre autres, par le volume expiratoire maximal en 1


- 41 -

seconde (Forced Expiratory Volume, FEV1) qui correspond au volume d’air

expiré pendant la première seconde (Weiner & Orenstein, 2012).

4.2. L’atteinte digestive

Les organes du système gastro-intestinal (pancréas, intestins, vésicule

biliaire, foie et œsophage) sont également touchés chez les patients atteints

de mucoviscidose (cf. Tableau 3). La majorité des symptômes de l’atteinte

digestive étant liés à l’insuffisance pancréatique exocrine2 (85-90% des

cas), seule cette condition médicale sera présentée dans cette section.

Normalement, la fonction exocrine du pancréas aide à l’absorption et la

digestion des aliments via la production d’enzymes pancréatiques. Le

pancréas exocrine produit également un liquide riche en bicarbonate qui

aide à neutraliser le reflux gastrique. Chez les patients atteints de

mucoviscidose, le suc pancréatique, anormalement épais et acide, entraîne

(a) une obstruction des canaux pancréatiques empêchant le passage d’une

quantité suffisante d’enzymes dans l’intestin et (b) des lésions des glandes

qui produisent les enzymes digestives. Ce déficit dans la production

d’enzymes pancréatiques conduit à une malabsorption de certains types

d’aliments (ex. graisses et protéines) et des vitamines liposolubles3 A-D-E-K.

A la naissance, 50% des nouveau-nés atteints de mucoviscidose sont en

insuffisance pancréatique exocrine, 79% des nourrissons le deviennent

dans les six premiers mois de vie et 90% des enfants le sont à l’âge de 9 ans

(Lindblad et al., 2012).

2 En plus de la fonction exocrine, le pancréas assure une fonction endocrine qui régule le taux de sucre dans le sang via la production d’insuline. L’atteinte de la fonction endocrine conduit à du diabète chez les patients. Contrairement à la fonction exocrine, l’atteinte de la fonction endocrine apparaît plus tard. Le diabète associé à la mucoviscidose est rare en-dessous de l’âge de 10 ans. Son incidence est de 26% entre 10 et 20 ans, elle augmente encore de 10 à 20 % entre 20 et 30 ans et continue d’augmenter de 10 à 20% chaque décennie (Lindblad, Weiner, & Orenstein, 2012). 3 Liposoluble = soluble dans les graisses

PARTIE THÉORIQUE

- 42 -

Plusieurs symptômes résultent de l’insuffisance pancréatique exocrine

(Bauraind & Lebecque, 2002; Fulton, Yann, Weiner, & Orenstein, 2012) :

Un inconfort intestinal : Des gaz intestinaux, des ballonnements et

des crampes d’estomac.

Des anomalies des selles : elles sont fréquentes, diarrhéiques,

grasses, parfois huileuses, malodorantes et anormalement

volumineuses suite à la malabsorption des graisses.

Des signes de malnutrition : ils se manifestent par des problèmes de

croissance et un faible poids. L’indice de masse corporelle (IMC),

calculé sur base de la taille et du poids du patient, est un indice

important de la sévérité de l’atteinte digestive.

Tableau 3 – Symptomatologie de l’atteinte digestive dans la mucoviscidose

(Lindblad et al., 2012)

Organes Condition médicale Incidence (%)

Pancréas Insuffisance pancréatique 85-90

Pancréatite 1

Diabète 204

Foie et vésicule biliaire Cirrhose biliaire 1-4

Lithiase biliaire 10

Œsophage et estomac Reflux gastro-œsophagien 10-20

Ulcères 1-10

Intestins Iléus méconial 10

Péritonite méconiale 1

Équivalent d’Iléus méconial 10-30

Prolapsus rectal 10-20

Invagination intestinale 1

4.3. Autres complications

Outre les symptômes respiratoires et digestifs, d’autres complications

apparaissent chez les patients atteints de mucoviscidose :

4 Cystic Fibrosis Foundation (2013)


- 43 -

Maladie des os (incidence : 14.8%5) : une faible densité minérale

osseuse peut être observée chez les patients atteints de mucoviscidose

qui se traduit par une ostéopénie et, dans son stade plus avancé, une

ostéoporose, augmentant ainsi le risque de fracture. Ces problèmes

sont moins fréquents chez les enfants que chez les adolescents et les

adultes atteints de mucoviscidose. Ces problèmes de minéralisation

osseuse sont principalement dus à la malabsorption des vitamines

liposolubles (notamment la vitamine D), la malnutrition, l’inactivité

physique, les infections chroniques, la prise d’anti-inflammatoires (ex.

glucocorticoïdes). Un retard de puberté, fréquent chez les enfants

atteints de mucoviscidose, associé à des hormones sexuelles

(progestérone, œstrogène, testostérone) en faible quantité, sont

également responsables d’une faible densité minérale osseuse

(Weiner & Orenstein, 2012).

Problèmes aux articulations (incidence : 2.9%6) : les patients

atteints de mucoviscidose peuvent également présenter, bien que peu

communes, des manifestations rhumatologiques telles que l’ostéo-

arthropathie hypertrophiante (plus fréquente chez les patients avec

une atteinte sévère des poumons) ou l’arthrite (Weiner & Orenstein,

2012).

Infertilité masculine (incidence : 95-98%7) : les garçons et les

hommes atteints de mucoviscidose présentent une malformation

congénitale des canaux déférents, ceux-ci étant formés de manière

incomplète ou étant complètement obstrués, qui rend impossible le

passage des spermatozoïdes (= stérilité). Les femmes atteintes de

mucoviscidose, quant à elles, présentent une fertilité normale bien que

légèrement diminuée ; il est plus difficile pour une femme atteinte de

5 Cystic Fibrosis Foundation (2013) 6 Cystic Fibrosis Foundation (2013) 7 Devreker, Englert, and Steinfeld (2002)

PARTIE THÉORIQUE

- 44 -

mucoviscidose d’être enceinte que pour une femme de la population

générale en raison du mucus épais qui tapisse le col de l’utérus dont la

perméabilité varie en fonction du cycle menstruel (Devreker et al.,

2002; Weiner & Orenstein, 2012).

Dépression: le fardeau et les exigences de traitement liés à la

mucoviscidose peuvent entrainer une dépression chez 12% des

patients, et ce à tout âge. Lorsque l’on considère seulement la

population d’adultes atteints de mucoviscidose, l’incidence de la

dépression s’élève à 22.2% (Cystic Fibrosis Foundation, 2013).

5. Les traitements

5.1. L’atteinte respiratoire

L’objectif majeur du traitement lié à l’atteinte pulmonaire est de

soulager l’obstruction des poumons via l’évacuation du mucus et de

combattre les infections et les inflammations (Weiner & Orenstein, 2012).

Le tableau 4 reprend les principaux traitements disponibles associés aux

problèmes des voies respiratoires de la mucoviscidose. Seules

l’antibiothérapie et la kinésithérapie, piliers du traitement symptomatique

de l’atteinte pulmonaire, seront approfondies dans ce chapitre.


- 45 -

Tableau 4 – Principaux éléments dans le traitement de l’atteinte

respiratoire (Lebecque & Baran, 2002b)

1. Antibiothérapie – cf. 3.2.1

2. Kinésithérapie – cf. 3.2.2

3. Vaccinations – vaccin contre la grippe ; cette infection virale est

responsable d’une détérioration considérable, parfois irréversible, chez

les patients atteints de mucoviscidose

4. Fluidifiants – Ils aident à fluidifier le mucus afin de prévenir et

combattre l’obstruction des bronches et des poumons

5. Bronchodilatateurs – Ils dilatent les bronches et les bronchioles pour

combattre les complications dues à l’encombrement des voies

respiratoires

6. Anti-inflammatoires – traitement complémentaire ; ils aident à

combattre l’inflammation des voies respiratoires mais leur efficacité

reste à prouver et son utilisation en routine à long terme n’est

actuellement pas recommandée.

7. Oxygénothérapie – L’administration prolongée d’oxygène est proposée

aux patients qui présentent une hypoxémie importante au réveil, à

l’effort ou durant le sommeil.

8. Transplantation pulmonaire – en cas d’insuffisance respiratoire en

phase terminale

5.1.1. L’antibiothérapie

L’utilisation d’antibiotiques est probablement le facteur le plus

déterminant de l’espérance de vie et de la qualité de vie du patient atteint

de mucoviscidose en raison de sa grande efficacité à réduire les infections

des voies respiratoires et, par conséquent, à protéger la santé des poumons

(Weiner & Orenstein, 2012). L’antibiothérapie a pour objectif principal de

prévenir la colonisation chronique des bronches et des poumons par

certains germes et de limiter la prolifération des bactéries présentes chez

les patients colonisés. Cet objectif est crucial pour le pronostic du patient

atteint de mucoviscidose puisqu’une antibiothérapie précoce permet

d’éviter ou de postposer la colonisation chronique qui participe à la

PARTIE THÉORIQUE

- 46 -

destruction progressive des poumons. Les antibiotiques sont généralement

prescrits lors d’exacerbations pulmonaires ; celles-ci étant fréquentes chez

le patient atteint de mucoviscidose. Ainsi, l’antibiothérapie est souvent

répétée, voire parfois continue, sur de longues périodes. Une

antibiothérapie adéquate implique des examens bactériologiques, pratiqués

à intervalles réguliers, au moins trimestriellement, des sécrétions

respiratoires. Les germes les plus régulièrement mis en évidence au niveau

des expectorations et qui tendent à s’installer sont le Staphylococcus aureus

et Pseudomonas aeruginosa, ce dernier influençant défavorablement le

pronostic (Lebecque & Baran, 2002a). Le germe Burkholderia cepacia est

encore plus redouté mais l’incidence de celui-ci est rare en Belgique (3.6%)

(Belgian Cystic Fibrosis Registry, 2014).

Conditions d’utilisation. Les antibiotiques sont principalement utilisés

en cas d’infections des voies respiratoires (= exacerbations pulmonaires).

Les infections virales, bien qu’insensibles aux antibiotiques, favorisent

l’invasion des poumons par les bactéries. Ainsi, l’antibiothérapie est

également utilisée dans ce contexte pour son rôle de protection des

poumons contre l’infection bactérienne. L’antibiothérapie est répétée (à

chaque exacerbation pulmonaire) et souvent maintenue pendant de longues

périodes (Lebecque & Baran, 2002a). A titre d’exemple, les antibiotiques

par voie de nébulisation sont souvent prescrits quotidiennement ;

l’antibiothérapie par voie orale s’étale sur une période de deux à trois

semaines et est souvent répétée ; l’antibiothérapie par voie intraveineuse

est, quant à elle, épisodique (cf. ci-dessous pour les différentes voies

d’administration) (Frédéric Pierart, communication personnelle, 23

septembre 2015).

Voie d’administration. Les antibiotiques sont administrés par voie

orale, par inhalation ou par voie intraveineuse. En cas d’exacerbations

pulmonaires, le médecin prescrit dans un premier temps des antibiotiques

par voie orale et par voie de nébulisation. Les antibiotiques par voie


- 47 -

intraveineuse sont envisagés dans un second temps, lorsque la prise par

voie orale ou par voie d’inhalation n’a pas fonctionné ou ne fonctionne pas

assez vite. Généralement, l’administration d’antibiotiques par voie

intraveineuse nécessite une hospitalisation (minimum 14 jours) (Weiner &

Orenstein, 2012).

Effets secondaires. L’antibiothérapie est généralement bien tolérée

même si chaque antibiotique peut entraîner l’un ou l’autre effet secondaire,

souvent mineur au regard des bénéfices recueillis (Lebecque & Baran,

2002a).

5.1.2. La kinésithérapie

La kinésithérapie est une autre composante importante du traitement

symptomatique de l’atteinte pulmonaire. Elle consiste en l’élimination des

sécrétions trop épaisses qui s’accumulent dans les voies bronchiques,

favorisent les infections et inflammations multiples et participent à la

destruction progressive des poumons (Reychler & Opdekamp, 2002;

Weiner & Orenstein, 2012). La kinésithérapie est le traitement de la

mucoviscidose le plus contraignant car elle est souvent quotidienne, voire

même biquotidienne en fonction de la sévérité de l’atteinte pulmonaire, et

demande beaucoup de temps (au minimum 20 minutes par séance). En plus

de la contrainte temporelle, l’inconfort, une certaine lassitude, voire des

difficultés relationnelles avec le(s) thérapeute(s) conduisent dans la

majorité des cas à des problèmes de compliance au traitement. Ainsi,

l’adhérence à la kinésithérapie constitue l’un des enjeux majeurs de la prise

en charge des patients atteints de mucoviscidose (Reychler & Opdekamp,

2002). Les différentes techniques de kinésithérapie utilisées chez les

patients atteints de mucoviscidose sont présentées dans le Tableau 5.

Actuellement, aucune de ces techniques n’a démontré sa supériorité par

PARTIE THÉORIQUE

- 48 -

rapport à une autre et l’association de plusieurs de ces méthodes est

fréquente (Reychler & Opdekamp, 2002).

5.2. L’atteinte digestive

La prise en charge nutritionnelle est un élément essentiel du traitement

de la mucoviscidose car les patients qui présentent une meilleure nutrition

ont moins de problèmes de croissance, une meilleure fonction pulmonaire

et une espérance de vie plus élevée que les patients souffrant de

malnutrition. La prise en charge nutritionnelle du patient atteint de

mucoviscidose comporte trois composantes principales (Bauraind, De

Gorter, & Saussez, 2002) :

L’ingestion d’enzymes pancréatiques par voie orale (Lipases,

amylases et protéases) facilite l’absorption et la digestion des graisses,

des sucres et des protéines. Leur ingestion se fait pendant le repas et

est nécessaire à chaque prise d’aliments (repas ou collation) (Bauraind

et al., 2002).

Régime hypercalorique : les besoins énergétiques des patients

atteints de mucoviscidose sont supérieurs à ceux de la population

générale ; l’alimentation doit être équilibrée, hypercalorique (fournir

120 à 140% des apports caloriques recommandés) et sans restrictions

de graisses. Si les apports nutritionnels ne sont pas suffisants à la prise

de poids, des milkshakes ou compléments nutritionnels

hypercaloriques peuvent être utilisés (Bauraind et al., 2002).


- 49 -

Tableau 5 – Les différentes techniques de kinésithérapie utilisées chez les patients atteints de mucoviscidose (Reychler

& Opdekamp, 2002; Weiner & Orenstein, 2012)

I. La kinésithérapie respiratoire dite « classique »1 :

a) Drainage postural – consiste à éliminer les sécrétions visqueuses en plaçant le patient dans différentes

positions, chaque position permettant l’accès à un segment précis du poumon, de sorte à optimaliser l’action

de la pesanteur et y à accélérer le flux expiratoire2.

b) Percussions et vibrations – consiste, respectivement, à décoller les sécrétions et à diminuer la viscosité du

mucus.

II. Les techniques d’augmentation du flux expiratoire3

a) Drainage autogène4 – consiste en plusieurs séries de respirations contrôlées : série 1 : très peu d’air dans les

poumons ; série 2 : une quantité normale d’air dans les poumons ; série 3 : grande quantité d’air dans les

poumons. Cette technique nécessite un grand apprentissage avant d’être pleinement efficace.

b) « Active cycle of breathing technique » – cette méthode repose sur des techniques d’expirations

forcées incluant la répétition de trois phases : une respiration contrôlée (respiration calme et lente ; souvent à

travers le nez) ; des expansions thoraciques (inspirations profondes) ; des expirations forcées (expirations

fortes et rapides avec la bouche ouverte).

1 Ces techniques sont de moins en moins utilisées car elles sont très complexes à réaliser pour atteindre l’efficacité désirée (Marc-Antoine Wuidart, kinésithérapeute du centre muco de Liège, communication personnelle, 30 septembre 2015) 2 Mécanisme par lequel les secrétions sont acheminées vers le pharynx pour y être expectorées (Reychler & Opdekamp, 2002). 3 Le patient est capable d’utiliser ces techniques seul ; elles favorisent l’autonomie du patient. 4 En Belgique, il s’agit de la technique la plus pratiquée en association avec d’autres techniques utilisant un appareillage (ex. flutter®, voir suite du tableau) (Marc-Antoine Wuidart, communication personnelle, 30 septembre 2015)

PARTIE THÉORIQUE

- 50 -

Tableau 5 (suite) – Les différentes techniques de kinésithérapie utilisées chez les patients atteints de mucoviscidose

(Reychler & Opdekamp, 2002; Weiner & Orenstein, 2012)

III. Autres techniques (utilisation d’appareillage) :

a) Pression expiratoire positive (PEP) – cette technique consiste à respirer à travers un masque ou un

embout buccal avec une résistance. La pression expiratoire résultante est renvoyée vers les voies aériennes

afin de les maintenir ouvertes durant l’expiration et d’aider le patient à l’expectoration (cf. Acapella®,

Quake®).

b) Compressions thoraciques à haute fréquence – elles sont administrées à l’aide d’une sorte de gilet de

sauvetage relié à un appareil qui le gonfle et le dégonfle rapidement. Ce mécanisme provoque des vibrations

qui diminuent la viscosité du mucus déjà décollée. Ce matériel est coûteux et son intérêt n’a pas encore été

démontré.

c) Flutter® – dispositif en forme de pipe contenant une bille qui vibre lors de l’expiration du patient. Les

vibrations sont alors renvoyées vers les voies respiratoires et permettent la diminution de la viscosité du

mucus déjà décollé.

d) Ventilation à percussions intra-pulmonaires – vise à décoller les sécrétions à l’aide d’un embout buccal

qui délivre des petites rafales d’air (Percussionaire®) ; le matériel est coûteux et des études

supplémentaires sont nécessaires pour préciser les indications et contre-indications dans le traitement de

la mucoviscidose.


- 51 -

Prise de vitamines liposolubles A-D-E-K : en raison de leur

malabsorption, des suppléments de vitamines liposolubles sont

prescrits quotidiennement (A-D-E-K) (Bauraind et al., 2002). La

vitamine A aide à combattre les infections, prévient les défauts de

vision dans l’obscurité ainsi que les problèmes de croissance et de

formation osseuse. La vitamine D est nécessaire dans la minéralisation

des os (absorption du calcium et du phosphore) et intervient dans le

bon fonctionnement de nombreux organes. La vitamine E prévient des

problèmes neuromusculaires et protège les poumons de

l’inflammation. Enfin, la vitamine K prévient des problèmes de

coagulation, notamment en cas d’atteinte hépatique ; la protéine de la

coagulation étant produite dans le foie (Fulton et al., 2012).

5.3. Les implications

La mucoviscidose et ses traitements exigent une certaine discipline et

une organisation de la vie quotidienne, cela est dû principalement au fait

que l’essentiel de la prise en charge se fait à domicile. Ces exigences de

traitements ont des répercussions dans divers domaines chez l’enfant

malade ainsi que chez ses parents et demandent certains aménagements de

la vie quotidienne (Jeanbaptiste & Matossian, 2002). En voici quelques

exemples :

Aménagement de l’environnement de l’enfant :

L’école. Bien que l’enfant atteint de mucoviscidose aille à l’école

normalement, l’enseignant doit savoir qu’il est sujet à un certain

absentéisme scolaire en raison de son suivi médical ou des phases

d’hospitalisation. Il est important de bien accompagner les enseignants,

les camarades de classe et leurs parents afin d’éviter d’éventuels conflits ou

incompréhension (brochures et kits éducatifs disponibles sur le site de

PARTIE THEORIQUE

- 52 -

l’association muco : http://www.muco.be/fr/muco-lecole) (Jeanbaptiste &

Matossian, 2002).

Les loisirs, les amis et les vacances. Des activités telles que les

vacances ou les visites à un ami sont également profitables à l’enfant,

malade ou non. Cependant, ces activités impliquent la prise de

certaines dispositions afin d’intégrer le traitement de façon optimale.

Par exemple, en vacances, il faut prévoir un kinésithérapeute sur place

et s’organiser pour que les activités n’interfèrent pas avec le

traitement. Si l’on part en avion, il est préférable de téléphoner à la

compagnie pour s’assurer que la pressurisation des cabines est telle

que l’enfant malade aura assez d’oxygène, etc. Lorsque l’enfant malade

déloge, certains arrangements doivent également être pris afin de

s’assurer que le traitement soit pris correctement (ex. bien informer

les parents des amis) et que la kinésithérapie soit effectuée

(Jeanbaptiste & Matossian, 2002; Spahr, Orenstein, & Weiner, 2012a).

Aménagement de l’environnement des parents :

Le temps de travail. La majorité des traitements ayant lieu à domicile,

une partie de la responsabilité de la prise en charge de l’enfant malade

repose désormais sur les épaules des parents. Ainsi, il est très fréquent

que l’un des deux parents, souvent la mère, réduise son temps de

travail (mi-temps, voire pause-carrière) afin de répondre à toutes les

exigences du traitement.

http://www.muco.be/fr/muco-lecole


- 53 -

En résumé…

La mucoviscidose est une maladie génétique qui entraîne de

nombreuses complications et limite l’espérance de vie du patient.

Cependant, le pronostic des patients atteints de mucoviscidose s’est

considérablement amélioré au cours des dernières décennies. Le suivi des

patients dans un centre spécialisé pour la mucoviscidose et une

antibiothérapie plus adaptée sont les principaux facteurs impliqués dans

l’amélioration du pronostic global de la maladie. L’attention accrue au statut

nutritionnel ainsi qu’une meilleure reconnaissance de formes moins sévères

de la maladie apportent également leur contribution dans l’amélioration

des chiffres de survie (Lebecque, 2002). Bien que l’espérance de vie ait

augmenté, les exigences des traitements associés à la mucoviscidose posent

encore d’importants problèmes psychosociaux (Besier & Goldbeck, 2011).

Dans ce contexte, l’évaluation de la QV chez ces patients prend tout son sens

et devient un paramètre essentiel permettant d’évaluer l’impact de la

maladie et de ses traitements sur la vie du patient (Abbott, Webb, & Dodd,

1997; Royce & Carl, 2011). Désormais, l’objectif des équipes soignantes

dans les centres spécialisés pour la mucoviscidose est double : d’une part,

ils cherchent à accroître encore l’espérance de vie des jeunes patients et,

d’autre part, à promouvoir leur QV (Royce & Carl, 2011). Cependant, la QV

des enfants (< 12 ans) a été sous-investiguée en comparaison à celle des

adultes et des adolescents atteints de mucoviscidose. Ce constat a éveillé

notre intérêt à mesurer la QV en pédiatrie.

Chapitre 2

Mesurer la qualité de

vie chez l’enfant

- 57 -

Chapitre 2 Mesurer la qualité de vie chez l’enfant

Afin de mieux comprendre la notion de QV et les difficultés liées à son

évaluation chez l’enfant, ce chapitre propose une discussion des propos

généraux associés à ce concept. Tout d’abord, la première section

s’intéresse à la définition du concept de QV. Ensuite, la deuxième section

présente les problèmes conceptuels et méthodologiques relatifs à son

évaluation. Enfin, la troisième section recense les instruments de mesure de

la QV disponibles chez l’enfant.

1. Définition de la QV1

Chez l’adulte, bien que de nombreuses conceptions de cette notion aient

été élaborées (cf. recensement des définitions in Dupuis et al., 2000)(Davis

et al., 2006), aucun consensus n’a été établi ; chaque chercheur

appréhendant ce concept selon les diverses perspectives fondées sur les

préoccupations propres à son champ d’investigation (Trudel, Leduc, &

Dumont, 2012). Parmi les définitions les plus fréquemment citées dans la

littérature, on retrouve celle proposée par l’OMS: « La QV est la perception

qu'a un individu de sa place dans l'existence, dans le contexte de la culture

et du système de valeurs dans lequel il vit en relation avec ses objectifs, ses

attentes, ses normes et ses inquiétudes. C'est un concept très large,

influencé de manière complexe par la santé physique du sujet, son état

1 NB : la QV au sens où nous l’entendons dans ce travail de thèse inclut également le concept

plus spécifique de QV relative à la santé (« HRQOL »). En effet, divers facteurs peuvent

influencer la QV (ex. santé, ressources économiques, maison, conditions politiques, statut

socio-économique, etc.). Cependant, les facteurs relatifs à la santé sont généralement évalués

sous le concept plus restreint de « QV relative à la santé ». Ainsi, ce concept fait partie

intégrante de la QV et représente « la perception subjective par l’individu de l’impact d’un

état de santé, incluant la maladie et de ses traitements, sur son fonctionnement physique,

psychologique et sociale » [Traduction libre] (Leidy, Revicki, & Genesté, 1999).

PARTIE THEORIQUE

- 58 -

psychologique, son niveau d'indépendance, ses relations sociales ainsi que

sa relation aux éléments essentiels de son environnement. » [Traduction

libre] (WHOQOL Group, 1993)(p.153).

Bien que l’OMS se préoccupe abondamment de la QV, à l’heure actuelle,

il n’existe aucune définition considérant les spécificités de la période de

l’enfance. C’est pourquoi, partant de la littérature, mais aussi des outils

existants chez l’adulte, et malgré la diversité des définitions proposées,

nous faisons le choix de nous appuyer sur deux éléments centraux de la QV :

son caractère multidimensionnel et subjectif (Eiser & Morse, 2001b, 2001c;

Lemetayer, 2012; Matza, Swensen, Flood, Secnik, & Leidy, 2004).

1.1. Le caractère multidimensionnel de la QV

Il est aujourd’hui reconnu que la QV s’appréhende au travers de

diverses dimensions. La définition de l’OMS, citée ci-dessus (WHOQOL

Group, 1993), indique clairement le caractère multidimensionnel du

concept. Il en va de même pour Davis et al. (2006) : « la QV se définit par

son caractère multidimensionnel incluant des aspects tels que le

fonctionnement physique, cognitif, social et émotionnel » [Traduction libre]

ou pour Upton, Lawford, et Eiser (2008) : « la QV renvoie à la satisfaction

éprouvée par un individu dans les diverses sphères de vie, incluant le bien-

être physique, sociale, économique et psychologique » [Traduction libre].

Bien qu’il existe une grande hétérogénéité dans le nombre de

dimensions à évaluer et dans leur contenu au sein de la littérature sur la QV

chez l’adulte, le monde scientifique s’accorde sur l’évaluation d’au moins

trois dimensions (Bruchon-Schweitzer & Boujut, 2014) :

CHAPITRE 2 – MESURER LA QV CHEZ L’ENFANT

- 59 -

La dimension physique : cette dimension fait référence à la santé

physique de l’individu (état de santé) ainsi qu’à ses capacités

fonctionnelles2 (Bruchon-Schweitzer & Boujut, 2014).

La dimension psychologique : la santé psychologique de l’individu

regroupe des composantes telles que les émotions ou affects positifs,

les affects négatifs, l’estime de soi, les capacités cognitives (ex.

mémoire, capacités attentionnelles et d’apprentissage, etc.) et l’image

corporelle ou l’apparence perçue (Bruchon-Schweitzer & Boujut,

2014).

La dimension sociale : la composante sociale de la QV comprend les

relations et les activités sociales (Bruchon-Schweitzer & Boujut, 2014).

Qu’en est-il chez l’enfant ? Appréhende-t-il la QV sur base des mêmes

dimensions que l’adulte (physique, psychologique et sociale) ? Une revue de

littérature sur les outils génériques et spécifiques disponibles chez les

enfants met en évidence que les domaines de QV pertinents chez l’adulte le

sont également chez l’enfant (Eiser & Morse, 2001c). Cependant, bien que ce

caractère multidimensionnel soit applicable à la QV en pédiatrie, il existe

des différences quant à certains aspects spécifiques de la vie de l’enfant.

Contrairement à l’adulte, chez qui le fonctionnement social est souvent

évalué en fonction du nombre et de la qualité de ses contacts sociaux (amis,

collègues), l’enfant évolue dans de multiples contextes sociaux incluant la

famille, le groupe de pairs, l’école et la communauté (hôpitaux, voisins,

etc.) ; chacun de ces contextes sociaux pouvant influencer la QV de l’enfant

(Matza et al., 2004; Spieth & Harris, 1996). Ainsi, le contexte social joue un

rôle différent et, peut-être plus important, dans la QV de l’enfant que dans

celle de l’adulte (Matza et al., 2004).

2 Le statut fonctionnel correspond à la capacité de l’individu à réaliser les activités de la vie quotidienne et à accomplir ses rôles sociaux (Veillette, Demers, & Dutil, 2007).

PARTIE THEORIQUE

- 60 -

1.2. Le caractère subjectif de la QV

La littérature sur la QV chez l’adulte met en évidence l’expérience

subjective de l’individu comme l’un des éléments centraux de l’évaluation

de la QV ; en d’autres termes, la QV doit évaluer le point de vue de l’individu

(Eiser & Morse, 2001b). À titre d’exemples, voici quelques définitions

indiquant clairement le caractère subjectif du concept. D’après Oleson

(1990), la QV se définit comme « la perception subjective de satisfaction ou

de bonheur par rapport à divers domaines de vie importants pour

l’individu » [Traduction libre]. Pour d’autres, la QV renvoie « […] à

l’ensemble des satisfactions/insatisfactions éprouvées par un sujet à propos

de sa vie actuelle en général » (Gerin, Dazord, Cialdella, Leizorovicz, &

Boissel, 1991). La définition de l’OMS citée ci-dessus reflète également le

caractère subjectif de la QV: c’est « la perception qu'a un individu de sa

place dans l'existence, dans le contexte de la culture et du système de

valeurs dans lequel il vit en relation avec ses objectifs, ses attentes, ses

normes et ses inquiétudes » [Traduction libre].

Qu’en est-il chez les enfants ? Sont-ils capables de rapporter des

informations fiables quant à leur QV ou faut-il avoir recours à l’hétéro-

évaluation (ex. parents, professeurs, professionnels de la santé) ? Certaines

études démontrent que les parents sont en mesure d’identifier des

problèmes comportementaux observables (ex. bien-être physique) mais

éprouvent des difficultés à rapporter des informations fiables sur les

problèmes émotionnels de leur enfant (Eiser & Morse, 2001a; Gordon H.

Guyatt, Juniper, Griffith, Feeny, & Ferrie, 1997). De plus, les parents

manquent d’informations quant à l’expérience de l’enfant à l’école ou aux

interactions sociales de l’enfant avec ses amis (Pickard & Knight, 2005). La

question, souvent controversée, de l’évaluation de la QV via des


- 61 -

questionnaires d’auto- vs hétéro- évaluation sera discutée plus tard dans ce

chapitre (cf. section 2.1.1).

2. Mesurer la QV chez l’enfant

Mesurer la QV chez l’enfant présente un certain nombre d’avantages tels

que le support à la communication entre le patient et l’équipe

soignante (Varni, Burwinkle, & Lane, 2005), l’évaluation de la qualité des

soins médicaux (Varni et al., 2005), l’identification des problèmes

psychosociaux (Grootenhuis, Koopman, Verrips, Vogels, & Last, 2007;

Matza et al., 2004; Spieth & Harris, 1996; Varni et al., 2005),

l’amélioration de la prise de décisions cliniques (ex. changement de

traitement (Eiser & Morse, 2001c; Spieth & Harris, 1996), une approche

centrée sur la perspective de l’enfant (Eiser & Morse, 2001b; Leidy,

Revicki, & Genesté, 1999) et l’évaluation de l’efficacité d’un nouveau

traitement ou d’une nouvelle intervention (Eiser & Morse, 2001b; Leidy

et al., 1999). Cependant, lors du développement ou de l’utilisation des

mesures de QV chez les enfants, cliniciens et chercheurs se heurtent à

certaines considérations conceptuelles et méthodologiques.

2.1. Problèmes conceptuels relatifs à la notion de QV

2.1.1. Confusions entre les notions d’état de santé,

de statut fonctionnel et de QV

Il existe une confusion autour de la définition de la QV et de son

évaluation en raison de son chevauchement avec d’autres concepts voisins

dont l’état de santé et le statut fonctionnel (Eiser & Morse, 2001c).

Cependant, en dépit du recouvrement qu’il existe entre ces trois notions,

celles-ci ne sont pas interchangeables (Drotar, 2004).

PARTIE THEORIQUE

- 62 -

Le statut fonctionnel correspond à la capacité de l’individu de réaliser

les activités de la vie quotidienne dans divers domaines de vie : physique

(ex. subvenir à ses besoins et maintenir une bonne santé), social (ex.

accomplir ses rôles sociaux) et psychologique (ex. maintenir un certain

bien-être psychologique) (Eiser & Morse, 2001b) (Wilson & Cleary,

1995). Contrairement aux mesures de QV qui évaluent l’expérience

subjective de l’individu, les mesures de statut fonctionnel évaluent les

capacités fonctionnelles (autonomie) de l’individu ainsi que ses

comportements observables (ex. les mesures du statut fonctionnel évaluent

ce que l’individu est en réalité capable de faire et non pas ce qu’il pense qu’il

est capable de faire) (Eiser & Morse, 2001b).

Selon l’OMS, « la santé est un état de complet bien-être physique, mental et

social, et qui ne consiste pas seulement en une absence de maladie ou

d'infirmité » (Organisation Mondiale de la Santé, 1946) (p.100). La santé est

un concept assez large incluant des mesures du statut fonctionnel, de l’état

physique (douleur, dextérité, dysfonctionnement biologique ou

physiologique, etc.) et du bien-être psychologique. Ces mesures peuvent

également faire partie des mesures de QV. Cependant, contrairement aux

mesures de santé, l’originalité des questionnaires de QV est l’évaluation de

la perspective du patient. Ainsi, les mesures de QV ajoutent une dimension

subjective à l’évaluation de l’état de santé de l’individu (Eiser & Morse,

2001b).

Certains questionnaires souvent recensés parmi les mesures de la QV

évaluent en réalité l’état de santé ou le statut fonctionnel de l’enfant (ex.

Child Health Questionnaire ; the Child Health and Illness Profile, etc.) (cf.

Eiser & Morse, 2001b ; Solans et al., 2008) (cf. section 3). Par conséquent,

nous recommandons une certaine prudence lors du choix de l’instrument

de mesure afin de s’assurer que ce dernier évalue bien le concept qu’il est

censé mesurer en fonction de l’objectif de recherche.


- 63 -

2.1.2. Notion de but

La plupart des questionnaires de QV chez l’enfant (auto- et hétéro-

évaluation, générique ou spécifique) évalue ce concept en termes d’état (ex.

comment je me sens ?) sans prendre en considération les attentes de

l’enfant (ex. comment je voudrais me sentir ?) ni l’importance qu’il attribue

à chaque domaine de vie (Missotten, Etienne, & Dupuis, 2007; Touchèque,

Etienne, Missotten, & Dupuis, in press). A titre d’exemples, les définitions

suivantes suggèrent la nécessité d’aller au-delà cette simple notion d’état et

de considérer les attentes de l’individu. En 1984, Calman (1984) proposait

de définir la QV comme étant la « différence et l’écart entre les attentes

d’une personne et son expérience vécue » [Traduction Trudel et al., 2012].

D’après Cella et Cherin (1988), la QV renvoie à « l’évaluation des patients et

à leur satisfaction quant à leur niveau actuel de fonctionnement en

comparaison à ce qu’ils perçoivent comme étant possible ou idéal »

[Traduction Trudel et al., 2012]. Dupuis, Perrault, Lambany, Kennedy et David

(1989), quant à eux, vont encore plus loin et suggèrent une définition de la

QV qui tienne compte des objectifs de l’individu tout en considérant que

chaque objectif n’a pas la même importance (c’est-à-dire l’organisation

hiérarchique des objectifs selon la priorité que leur accorde l’individu).

Ainsi, d’après ces auteurs, « la QV, à un moment donné dans le temps, est

l’état qui correspond à un niveau atteint par une personne dans la poursuite

continuelle de ses buts organisés hiérarchiquement ». Enfin, la définition de

la QV selon l’OMS confirme également la nécessité d’aller au-delà cette

simple notion d’état : « La QV est la perception qu'a un individu de sa place

dans l'existence, dans le contexte de la culture et du système de valeurs

dans lequel il vit en relation avec ses objectifs, ses attentes, ses normes et

ses inquiétudes […] » [Traduction libre] (WHOQOL Group, 1993).

PARTIE THEORIQUE

- 64 -

2.2. Considérations méthodologiques relatives à la QV

2.2.1. Auto- vs hétéro- évaluation

L’utilisation de questionnaires d’auto- vs hétéro-évaluation chez les

enfants a largement été débattue (Etienne, Dupuis, Spitz, Lemetayer, &

Missotten, 2011; Riley, 2004). Lors de l’auto-évaluation, l’enfant rapporte

lui-même les informations sur sa QV. Cette méthode a pour avantage

d’évaluer l’expérience subjective de l’individu. Cependant, la fiabilité des

informations rapportées par l’enfant est parfois questionnable (Matza et al.,

2004). L’hétéro-évaluation, quant à elle, est réalisée par une tierce personne

qui est, dans la majorité des cas, le parent ; parfois par un professionnel de

la santé ou un enseignant. Elle offre l’avantage d’obtenir des informations

plus fiables lorsque l’enfant est trop jeune ou incapable de répondre au

questionnaire. Par contre, elle va à l’encontre du caractère subjectif de la QV

et peut ne pas refléter la perspective de l’enfant (Matza et al., 2004). Les

avantages et inconvénients de ces deux méthodes d’évaluation sont

présentés de manière plus détaillée dans le Tableau 1.

Par ailleurs, certains auteurs suggèrent d’obtenir des informations à la

fois de l’enfant et de ses parents (Connolly & Johnson, 1999; Eiser & Morse,

2001a). La combinaison de l’auto- et de l’hétéro-évaluation permet de

pallier aux inconvénients (cf. Tableau 1) de chacune de ces méthodes. Elle

offre également la possibilité d’évaluer le degré d’accord entre les réponses

fournies par l’enfant et celles du parent afin de relever les éventuelles

inconsistances entre la perception de chacun. Cependant, cette approche a

également ses inconvénients tels que celui d’alourdir le processus de

recrutement ou celui du choix lorsque les réponses de l’enfant et des

parents divergent (Matza et al., 2004).


- 65 -

Tableau 1 – Avantages et Inconvénients de l’auto- vs hétéro-évaluation

Auto-évaluation Hétéro-évaluation (cf. parents-report)

Avantages Cohérence avec la conceptualisation de la QV

(caractère subjectif). L’auto-évaluation fournit des

informations quant à l’expérience subjective de

l’enfant (Matza et al., 2004).

Validité des informations chez les jeunes enfants.

Fournit des informations plus fiables lorsqu’il s’agit de

jeunes enfants (âge non spécifié par l’auteur) ou

d’enfants incapables de rapporter des informations

fiables (ex. enfants avec un déficit ou un handicap)

(Matza et al., 2004).

Inconvénients

Difficulté à évaluer les concepts complexes ou

abstraits. Les jeunes enfants (de 5 à 8 ans) sont

capables de fournir des informations fiables sur des

concepts concrets (ex. douleur) (Connolly &

Johnson, 1999; Kalish, 2005; Riley, 2004).

Cependant, la fiabilité des informations qu’ils

fournissent à propos de concepts complexes et

abstraits (ex. en bonne santé, irritable, estime de

soi) est questionnable ; ces derniers s’acquièrent

plus tard : 9-10 ans (Landgraf & Abetz, 1996; Matza

et al., 2004; Rebok et al., 2001).

Incohérence avec la conceptualisation de la QV

(caractère subjectif). La perception individuelle de

l’enfant n’est pas évaluée (Matza et al., 2004).

Inconsistance des réponses fournies par l’enfant vs le

parent. Le degré d’accord entre les informations

fournies par l’enfant et celle fournies par le parent varie

de faible à modéré. Ainsi, les informations fournies par le

parent peuvent ne pas représenter la perception de

l’enfant (Matza et al., 2004; Varni et al., 2005; Jan L.

Wallander et al., 2001).

PARTIE THEORIQUE

- 66 -

En résumé, ces différentes méthodes d’évaluation (auto-évaluation,

hétéro-évaluation et mixte) présentent toutes un intérêt certain. Ainsi, la

décision relative à l’utilisation d’une échelle d’auto-évaluation, d’hétéro-

évaluation ou d’une combinaison des deux dépend de divers facteurs : les

caractéristiques individuelles de l’enfant (ex. âge, habilités cognitives,

langage), les domaines de QV que l’on souhaite évaluer, le type de maladie

ainsi que la conception et les objectifs de l’étude (Matza et al., 2004). À titre

indicatif, nous recommandons de privilégier l’utilisation de questionnaires

d’auto-évaluation de la QV chez les enfants de plus de 8 ans et d’opter pour

une combinaison des deux méthodes pour les plus jeunes enfants (< 8 ans).

Telle que suggérée par Eiser, Mohay, et Morse (2000), nous partageons

l’idée que l’utilisation seule de questionnaires d’hétéro-évaluations de la QV

représente une certaine incrédulité face à la réalité selon laquelle la

perception des enfants sur le monde et leurs priorités dans la vie seraient

différentes de celle de l’adulte.

2.2.2. La création d’un format et d’un design

approprié à l’âge de l’enfant

Certains éléments formels sont à prendre en considération lors de la

construction ou de l’utilisation d’un outil d’évaluation chez l’enfant.

Le niveau de compréhension de l’enfant : la fiabilité des informations

fournies par l’enfant est influencée par ses habiletés cognitives et

langagières (Wallander, Schmitt & Koot, 2001). Comme mentionné dans le

Tableau 1, les concepts abstraits peuvent être difficile à comprendre pour

un enfant de 5-6 ans qui aura besoin de plus d’assistance pour compléter le

questionnaire par rapport à un enfant de 9-10 ans (Rebok et al., 2001).

Ainsi, lorsqu’un instrument de mesure est développé, il est essentiel

d’évaluer la pertinence de l’outil en termes de vocabulaire, d’instructions,


- 67 -

de structures de phrases et de contenu afin de déterminer l’âge minimum

pour l’administration du questionnaire (Matza et al., 2004).

Le format de réponse : Dans leur article, Rebok et al. (2001)

conduisent différentes études qui ont pour objectif de déterminer, chez des

enfants âgés entre 5 et 11 ans (n=114), leur capacité à répondre à des

questions relatives à leur santé, présentées sous différents formats. Bien

que cette étude ne soit pas spécifique à l’évaluation de la QV, elle n’en reste

pas moins instructive lorsque l’on souhaite obtenir des informations quant

au format de réponse à adopter dans le contexte de l’évaluation chez

l’enfant. Les résultats de cette étude révèlent que les échelles de réponses

en trois, quatre et cinq points peuvent être utilisées par tous les enfants

sans confusion. Les auteurs montrent également que les enfants préfèrent :

(1) les échelles visuelles analogiques (VAS) composées de cercles plutôt que

de lignes ; (2) les cercles de tailles graduées (ex. petit, moyen et grand

cercles) plutôt que les cercles de même taille ; (3) quatre propositions de

réponse plutôt que trois ; et (4) deux illustrations de part et d’autre de la

VAS pour les réponses extrêmes plutôt qu’une seule illustration. Cette

recherche met en évidence l’importance d’adapter le format des

questionnaires relatifs à l’état de santé ou de QV lorsqu’ils sont destinés à

une population d’enfants.

La longueur de l’échelle : En raison de la grande variabilité des

capacités attentionnelles chez l’enfant, il est important d’évaluer si la

longueur de l’échelle est appropriée à son âge. En règle générale, les enfants

plus âgés sont capables de compléter des questionnaires avec un plus grand

nombre d’items que les enfants plus jeunes (Matza et al., 2004). À titre

d’exemple, Wallander et al. (2001) proposent 14 items pour les enfants

entre 4 et 7 ans, 23 items pour ceux entre 8 et 11 ans et 41 items pour les

adolescents entre 12 et 16 ans.

Le période de rappel : La majorité des questionnaires exigent de

l’enfant qu’il décrive son état de santé au cours d’une période de rappel

PARTIE THEORIQUE

- 68 -

spécifique (ex. une semaine ou deux mois). Cependant, cette capacité de

l’enfant à répondre au sein d’une période spécifique est influencée par des

différences développementales (ex. perception du temps ou mémoire). Bien

que les enfants de 8 à 11 ans soient capables de répondre aux questions en

se référant à des expériences qui se sont déroulées dans un délai de quatre

semaines, les enfants plus jeunes (< 8 ans) peuvent éprouver quelques

difficultés à se rappeler des symptômes ou des comportements relatifs à un

si large laps de temps (Rebok et al., 2001; Wallander et al., 2001).

Méthode d’administration (autonomie) : En fonction de l’âge de

l’enfant, celui-ci peut réclamer plus ou moins d’indépendance par rapport à

la complétion du questionnaire. Par exemple, les jeunes enfants peuvent

avoir besoin d’assistance pour lire les items ou comprendre comment

répondre au questionnaire alors que les enfants plus âgés complètent les

questionnaires (papier-crayon, ordinateur ou en ligne) avec plus

d’autonomie (Matza et al., 2004). Les auteurs ne précisent pas l’âge moyen à

partir duquel l’enfant devient plus autonome dans le remplissage d’un

questionnaire. Cependant, notre expérience dans l’évaluation d’enfants

démontre qu’ils sont capables de répondre de manière indépendante à des

questions relatives à leur QV au-delà de l’âge de 10 ans.

En conclusion, l’une des stratégies qui permettrait de pallier les

différences liées à l’âge de l’enfant est le développement de diverses formes

de questionnaires ciblant les différents groupes d’âge dans la période de

l’enfance (ex. une forme pour les enfants de 4-7 ans, de 8-12 ans et de 13-17

ans). Ces diverses formes se différencient en termes de contenu, de nombre

d’items, de format de réponse et d’autonomie dans le remplissage du

questionnaire (Matza et al., 2004; Wallander et al., 2001).


- 69 -

2.2.3. Les outils génériques vs spécifiques

Deux grands types d’outils peuvent être utilisés pour évaluer la QV chez

les enfants : les outils génériques et les outils spécifiques. Les mesures

génériques de la QV sont conçues pour être applicables à tous les sous-

groupes de population (ex. enfants sains ou malades) et permettent la

comparaison entre ces groupes. Les mesures spécifiques, quant à elles,

évaluent des domaines qui ne sont applicables qu’à un seul groupe (ex.

enfants atteints d’une maladie chronique spécifique) et permettent

d’appréhender les problèmes relatifs à la QV qui découlent des

changements associés à cette condition particulière (Davis et al., 2006). Les

avantages et les inconvénients de ces deux types de mesures sont présentés

dans le Tableau 2. Un troisième type d’outil, appelé outil modulaire, est

également disponible pour l’évaluation de la QV chez l’enfant. Il inclut une

mesure générique ainsi qu’un module additionnel spécifique à une maladie.

Cette troisième approche combine les avantages des deux outils classiques

(génériques et spécifiques). Elle s’avère notamment intéressante lorsque

l’on souhaite à la fois comparer un groupe d’enfants atteints d’une maladie

particulière à la population générale et considérer l’impact spécifique de

cette maladie sur les divers domaines de QV pertinents pour ce type de

population.

Ces diverses considérations conceptuelles et méthodologiques mettent

en évidence le véritable challenge auquel chercheurs et cliniciens doivent

faire face lors du développement d’outils d’évaluation appropriés à la

période de l’enfance.

PARTIE THEORIQUE

- 70 -

Tableau 2 – Avantages et inconvénients des outils génériques et des outils

spécifiques

Mesures génériques Mesures spécifiques

Avantages Est applicable à toute

population (Varni et al.,

2005)

Permet la comparaison : (1)

entre groupes d’enfants

malades ; (2) entre un

groupe d’enfants malades et

un groupe d’enfants sains

(population générale) (Varni

et al., 2005)

Est sensible aux

changements spécifiques liés

à une maladie donnée (Varni

et al., 2005)

Fournit, au niveau

individuel, des informations

spécifiques quant aux

symptômes et à l’impact du

traitement associés à une

maladie donnée (Varni et al.,

2005)

Inconvénients Est insensible aux aspects

spécifiques d’une maladie

(Varni et al., 2005)

Ne mesure pas les

symptômes spécifiques

d’une maladie donnée ni les

effets secondaires du

traitement (Varni et al.,

2005)

Ne permet pas la

comparaison entre

différents groupes d’enfants

malades ou entre un groupe

d’enfants malades et la

population générale (Varni

et al., 2005)


- 71 -

3. Les instruments de mesure de la QV

Afin d’examiner l’adéquation des outils d’évaluation de la QV chez

l’enfant âgé de 0 à 12 ans, un recensement de ces derniers a été réalisé.

Seules les mesures génériques de la QV seront prises en considération dans

cette section. Ces derniers ont été identifiés en utilisant deux stratégies de

recherche. Premièrement, un certain nombre d’outils a été repéré sur base

d’articles investiguant la mesure de la QV chez l’enfant (cf. Connolly &

Johnson, 1999 ; Eiser & Morse, 2001b, 2001c ; Matza et al., 2004 Ravens-

Sieberer et al., 2006; Solans et al., 2008). Deuxièmement, une recherche a

été lancée via la base de données PsycINFO (2002 to 2015) afin d’identifier

les articles publiés entre 2008 (année de parution du dernier article de

revue : Solans et al., 2008) et 2015, en utilisant les mots-clés suivants:

« children », « quality of life », « measurement », « assessment ». Cette

stratégie a donné lieu à 614 résumés d’articles. Ces deux stratégies de

recherche ont donné lieu à l’identification de 25 outils génériques (Figure

1). Pour être inclus, les outils identifiés devaient évaluer la QV ou la QV

relative à la santé en pédiatrie (0-12 ans). Les instruments qui sont utilisés

pour évaluer la QV mais qui en réalité mesurent l’état de santé ou le statut

fonctionnel de l’enfant ont été exclus. Ainsi, parmi les 25 mesures

génériques identifiées, 10 d’entre elles ont été exclues1 ; les 15 mesures

restantes étant présentées dans le Tableau 3.

1 Questionnaires exclus: Children's Health Ratings Scale (CHRS); Sickness Impact

Profile (SIP); Infant/Toddler Quality of Life Questionnaire (ITQOL); Warwick child

health and morbidity profile (WCHMP); Perceived Illness experience (PIE); Child

Health questionnaire (CHQ); Functional Status II (FSIIR); Comprehensive health

status classification system for preschool children (CHSCS-PS); Child Health and

Illness Profile – Child Edition (CHIP-CE); TACQOL et TAPQOL.

PARTIE THEORIQUE

- 72 -

Auto-évaluation

(6)

Auto-évaluation

(5)

Hétéro- et auto-évaluation

(16)

Hétéro- et auto-évaluation

(9)

Hétéro- évaluation

(3)

Hétéro-évaluation

(1)

Figure 1 – Répartition des outils d’évaluation de la QV chez l’enfant selon deux catégories : génériques vs spécifiques et hétéro- vs

auto-évaluation.

n = 7 Exclusion : n = 2 n = 1


- 73 -

Bien que la majorité des outils présentés aient été validés (qualités

psychométriques : fidélité et validité), peu font état de fondements

conceptuels solides. Sur les 15 outils génériques recensés, seulement trois

se basent sur un modèle théorique explicite : l’Exqol (« Discrepancy theory »),

l’ISQV-E (Modèle des systèmes de contrôle) et le Nordic QOLQ (Modèle de

Lindström). Cependant, la validité et la fidélité du Nordic QOLQ n’a pas été

testée (cf. Solans et al., 2008). Par conséquent, seuls l’Exqol et l’ISQV-E

possèdent à la fois de bonnes qualités psychométriques et un fondement

théorique. La « Discrepancy theory » postule qu’une pauvre QV résulte de

l’écart entre la situation actuelle (« comment je suis ») et la situation idéale

(« comment je voudrais être ») (Eiser, Cotter, Oades, Seamark, & Smith,

1999). Le modèle des systèmes de contrôle1 s’articule autour de l’idée que

tous les comportements humains sont contrôlés et maintenus par la

poursuite d’objectifs. Dans un tel système, la mesure de la QV s’appuie sur la

comparaison que l’individu fait entre sa situation actuelle et sa situation

désirée (objectif) (Dupuis et al., 1989). Ainsi, tant l’Exqol que l’ISQV-E

considèrent la notion d’objectif dans l’évaluation de la QV. De plus, tous

deux évaluent la QV en termes de subjectivité (ex. questionnaires d’auto-

évaluation) et de multi-dimensionnalité. Cependant, contrairement à

l’Exqol, l’ISQV-E possède l’avantage d’être un outil modulaire (cf. section

2.2.3.).

En résumé, parmi les différents outils d’évaluation de la QV en pédiatrie,

peu offrent à la fois de bonnes qualités psychométriques et des bases

conceptuelles solides (ex. modèle théorique et définition claire et

opérationnelle de la QV). Ainsi, nous recommandons une certaine prudence

lors du choix d’un outil d’évaluation de la QV chez l’enfant afin de considérer

au mieux ses avantages et ses inconvénients ainsi que son adéquation avec

l’objectif de recherche (ou clinique).

1 L’ISQV-E ayant servi de mesure de la QV dans cette thèse de doctorat, des informations

plus détaillées quant au modèle qui le sous-tend sont disponibles en annexe (Annexe 1).

PARTIE THEORIQUE

- 74 -

Tableau 3 – Outils d’évaluation de la QV disponibles chez l’enfant

Outils de QV Auteur(s) Âge (année) No. d’items

OUTILS GÉNÉRIQUES : AUTO-ÉVALUATION

AUQUEI (c) Manificat & Dazord (1997) 4-12 27

Exqol(c) Eiser et al. (1999) 6-11 16

GCQ(c) Collier, MacKinlay, & Phillips (2000) 6-14 25

PQ-LES-Q* Endicott, Nee, Yang, & Wohlberg (2006) 6-17 15

ISQV-E (a, c) Etienne et al. (2011) 8-12 20

OUTILS GÉNÉRIQUES : AUTO- ET HÉTÉRO-ÉVALUATION

Nordic QOLQ Lindström & Eriksson (1993) 2-18 74

CQOL Graham, Stevenson, & Flynn (1997) 9-15 15

KINDL-R(a) Ravens-Sieberer & Bullinger (1998) 4-17 40/24/12 †

PedsQL(a) Varni, Seid, & Rode (1999) 2-12 23

HAY (a, c) Le Coq, Colland, Boeke, Bezemer, & van Eijk (2000) 8-12 32

TedQL* Lawford, Volavka, & Eiser (2001) 3-8 22

DISABKIDS (a,b) Petersen, Schmidt, Power, & Bullinger (2005) 4-16 37/12/6 †

KIDSCREEN The KIDSCREEN Group Europe (2006) 8-18 52/27/10 †

QoML* Gong, Young, Dempster, Porepa, & Feldman (2007) 10mo-18 3

OUTILS GÉNÉRIQUES : HÉTÉRO-ÉVALUATION

CLQI Beattie and Lewis-Jones (2006) 5-16 12

† Il existe différentes versions du questionnaire avec plus ou moins d’items en fonction de sa longueur (version longue vs courte), de l’âge de

l’enfant (jeune enfant vs enfants plus âgés vs adolescents) ou de la méthode d’évaluation (parents vs enfants/adolescents).

*Le caractère subjectif et multidimensionnel de ces instruments n’a pas pu être déterminé (article non accessible).


- 75 -

** Outil d’hétéro-évaluation; une version d’auto-évaluation est disponible pour les enfants de 12-13 ans.

(a) Outils modulaires.

(b) Uniquement destinés aux maladies chroniques.

(c) Outils d’évaluation de la QV tenant compte de la notion de but.

AUQUEI – Autoquestionnaire de Qualité de vie Enfant Imagé; Exqol – Exeter Quality of Life Measure; GCQ – Generic Children’s

Quality of Life Measure; PQ-LES-Q – Pediatric Quality of Life Enjoyment and Satisfaction Questionnaire; ISQV-E© – Inventaire

Systémique de Qualité de vie ; Nordic QOLQ – Nordic Quality of Life Questionnaire for children; CQOL – Child Quality of Life

Questionnaire; PedsQL – Pediatric Quality of Life Inventory; HAY – How Are You; QoML – The Quality of My Life questionnaire; CLQI

– Children’s Life Quality Index; CFQ-R – Cystic Fibrosis Questionnaire Revised

PARTIE THEORIQUE

- 76 -

En résumé…

La mesure de la QV chez l’enfant représente encore à l’heure actuelle un

challenge pour les chercheurs et les cliniciens, en raison des problèmes

conceptuels et méthodologiques qu’elle pose. D’un point de vue conceptuel,

il existe une confusion quant à la définition de la QV. En effet, initialement

développée chez l’adulte, il n’existe pas de définition considérant les

spécificités relatives à la période de l’enfance (ex. manque de précision

quant au contenu des domaines de QV à évaluer) (Eiser & Morse, 2001c).

Par conséquent, certains outils disponibles n’évaluent pas à proprement dit

la QV mais plutôt des concepts voisins (ex. statut fonctionnel ou santé

physique). De plus, peu d’outils offrent une assise théorique solide et

intègrent la notion d’objectifs dans l’évaluation de la QV. À ces problèmes

conceptuels s’ajoutent des considérations méthodologiques qui incluent :

l’utilisation de questionnaires d’auto- vs hétéro-évaluation ; l’adaptation du

format de l’outil en fonction de l’âge de l’enfant (ex. niveau de

compréhension, nombres d’items, format de réponses, autonomie dans la

complétion de l’échelle) ; et l’utilisation d’outils génériques vs spécifiques.

Malgré ces challenges, la mesure de la QV représente un objectif

thérapeutique important dans la prise en charge des enfants atteints de

mucoviscidose. Elle fournit à l’équipe soignante des informations

importantes relatives à l’impact de la maladie et des traitements sur la vie

quotidienne de l’enfant. Ainsi, la QV est considérée, dans ce projet de

recherche, comme un critère d’ajustement à la maladie chez l’enfant. Le rôle

des divers facteurs prédicteurs de celle-ci sera étudié à la lumière des

modèles théoriques d’ajustement à la maladie disponibles en psychologie

de la santé.

Chapitre 3

Modèles d’ajustement

à la maladie en

pédiatrie

- 81 -

Chapitre 3 Modèles d’ajustement à la maladie en pédiatrie

Il existe de nombreux modèles théoriques en psychologie de la santé.

Selon les issues à prédire, ces modèles peuvent être divisés en deux

catégories : (a) les modèles qui prédisent des comportements de santé (ex.

arrêter de fumer, réduire sa consommation d’alcool, adhérer à un

traitement, etc.) tels que le modèle des croyances de santé (Rosenstock,

Strecher, & Becker, 1988), le modèle transthéorique du changement

(Prochaska & DiClemente, 1982), la théorie de l’action raisonnée (Ajzen &

Fishbein, 1980) et la théorie du comportement planifié (Ajzen & Madden,

1986) ; (b) les modèles qui prédisent l’ajustement à la maladie (ex. QV).

Dans ce chapitre nous nous intéresserons aux principaux modèles

théoriques appartenant à cette deuxième catégorie, à savoir : le modèle

d’autorégulation du comportement de maladie (Leventhal, Meyer, & Nerenz,

1980), le modèle transactionnel du stress et du coping (Lazarus & Folkman,

1984) et le modèle intégratif et multifactoriel (Bruchon-Schweitzer &

Dantzer, 1994). Ces modèles théoriques ont été développés auprès d’une

population d’adultes. À l’heure actuelle, aucune adaptation à une population

pédiatrique n’a été réalisée. Une tentative de modélisation chez l’enfant sera

exposée ultérieurement (cf. Chapitre 10).

1. Le modèle de l’autorégulation du comportement de

maladie (Leventhal et al., 1980)

Le modèle d’autorégulation du comportement de maladie, décrit par

Leventhal et al. (1980), propose un cadre théorique qui permet de

comprendre comment l’individu fait face à une menace pour sa santé (ex.

une maladie) (Leventhal, Diefenbach, & Leventhal, 1992). Ce modèle se base

PARTIE THEORIQUE

- 82 -

sur une approche en termes de résolution de problème qui se décrit en trois

stades (voir Figure 1).

D’abord, l’individu donne un sens au problème et évalue la menace pour

sa santé en développant deux représentations parallèles, bien qu’inter-

reliées : cognitive et émotionnelle (stade 1 : l’interprétation). Le

développement de représentations cognitives (= croyances) de la maladie

se construit sur base de cinq dimensions (Ogden, 2014; Weinman &

Figueiras, 2002): l’identité : désignation de la maladie et des symptômes

associés ; les causes : perception du patient quant aux causes de la maladie ;

les conséquences : croyances quant à la manière dont la maladie va

influencer physiquement, socialement et psychologiquement le patient ; la

chronologie : perception du patient quant à la durée de la maladie (ex. crise

aigüe, condition chronique) ; et la contrôlabilité : croyances quant à la

possibilité de guérir ou de contrôler la maladie. Parallèlement au

développement de ces représentations cognitives, ce premier stade

d’interprétation entraîne également un changement dans l’état émotionnel

de l’individu (= représentation émotionnelle de la maladie) (Leventhal et al.,

1992).

Ensuite, sur base de ces représentations (cognitives et émotionnelles),

l’individu met en place des stratégies de coping pour faire face à cette

menace (stade 2 : le coping) (Leventhal et al., 1992). Les stratégies de

coping1 désignent des réponses cognitives (ex. évaluation de la situation

stressante, de ses ressources, recherche d’information), affectives (ex.

expression ou répression de la peur, de la détresse, etc.) ou

comportementales (ex. résolution de problème) mises en œuvre par un

1 Les stratégies de coping sont à différencier du concept d’adaptation. L’adaptation

est un concept large, qui comprend toutes les réactions des organismes vivants face

aux conditions changeantes de leur environnement. Au contraire, le coping est un

concept spécifique ne concernant que les réactions à des changements dans

l’environnement évalués comme menaçants (ou stressants) (Bruchon-Schweitzer,

2001).

CHAPITRE 3 – MODÈLES D’AJUSTEMENT CHEZ L’ENFANT

- 83 -

individu pour tolérer, réduire ou maîtriser la situation problématique (ex.

menace pour la santé) (Bruchon-Schweitzer, 2001; Ogden, 2014). Il s’agit de

tentatives conscientes et volontaires pour affronter des problèmes actuels

ou récents (Bruchon-Schweitzer, 2001).

Enfin, l’individu évalue l’efficacité des stratégies de coping mise en place

en relation avec l’issue de santé désirée (ex. QV satisfaisante, bien-être

psychologique, etc.) afin d’en déterminer soit la maintenance soit le

changement (stade 3 : l’évaluation) (Leventhal et al., 1992).

Parallèlement à l’élaboration de ce modèle, Lazarus et Folkman (1984),

auteurs de référence de la théorie cognitive du stress et du coping,

développent un modèle centré sur les relations entre la personne et

l’environnement. Selon ces auteurs, les stratégies de coping sont mises en

place sur base d’un processus d’évaluation de la situation stressante et non

sur base des représentations de la maladie ; celles-ci n’étant pas prises en

considération dans le modèle proposé par Lazarus et Folkman (1984).

PARTIE THEORIQUE

- 84 -

Figure 1 – Le modèle d’autorégulation du comportement de maladie de Leventhal et al. (1980)

Boucle de rétroaction

Boucle de rétroaction

Représentation

cognitive

(Identité, causes,

conséquences,

chronologie,

contrôlabilité)

Évaluation Stratégies de coping

Évaluation

Menace pour la santé (ex. maladie)

Représentation

émotionnelle

(réactions

émotionnelles) Stratégies de

coping

ÉTAPE 1 ÉTAPE 2 ÉTAPE 3


- 85 -

2. Le modèle transactionnel du stress et du coping

(Lazarus & Folkman, 1984)

Selon la théorie cognitive du stress et du coping, le stress se définit

comme « une transaction particulière entre la personne et l’environnement

dans lequel celui-ci est évalué comme débordant ses ressources et pouvant

mettre en danger son bien-être » (Lazarus & Folkman, 1984) (p. 19). Cette

transaction entre l’individu et son environnement se déroule en deux

phases : (1) l’évaluation de la situation stressante; et (2) l’élaboration des

stratégies de coping (voir Figure 2).

L’évaluation (phase 1) est un processus cognitif par lequel l’individu

évalue l’évènement stressant (évaluation primaire) et ses ressources

disponibles pour y faire face (évaluation secondaire) (Bruchon-Schweitzer,

2001). Ces deux processus sont aussi importants l’un que l’autre et

n’entretiennent pas un ordre spécifique, malgré leur appellation. En effet, ils

sont en constante interaction afin de déterminer si la situation est

stressante ou non (Lazarus & Folkman, 1984). Lors de l’évaluation primaire,

l’individu cherche à donner du sens à la situation et à évaluer quel impact

elle peut avoir sur lui. Selon la conception de Lazarus et Folkman (1984), ce

ne sont pas les caractéristiques objectives de l’évènement stressant qui

modulent la transaction entre l’individu et son environnement mais bien

l’expérience subjective (ex. stress perçu) vis-à-vis de cet évènement. Ainsi,

un même évènement stressant est évalué de façon différente selon chaque

individu (Bruchon-Schweitzer, 2001; Spitz, 2002). Une situation stressante

peut être évaluée comme une perte, une menace ou un défi (Bruchon-

Schweitzer, 2001; Spitz, 2002): les évaluations de perte (affective,

matérielle, corporelle, etc.) s’accompagnent d’émotions négatives telles que

la tristesse, la honte ou la colère ; les évaluations de menace (perte

potentielle) s’accompagnent d’émotions négatives telles que l’anxiété et la

peur ; et les évaluations de défi (un challenge) s’accompagnent d’émotions

PARTIE THEORIQUE

- 86 -

positives telles que l’excitation, la fierté et la joie. Après avoir appréhendé

la situation stressante, l’individu évalue les ressources personnelles (ex.

contrôle perçu) et sociales (ex. soutien social perçu) dont il dispose (=

évaluation secondaire) (Bruchon-Schweitzer, 2001).

Ensuite, sur base de ce processus d’évaluation, l’individu détermine ce

qu’il peut mettre en place pour faire face à la situation en élaborant des

stratégies de coping (phase 2). Selon Lazarus and Folkman (1984) (p.141),

les stratégies de coping se définissent par « l’ensemble des efforts cognitifs et

comportementaux, constamment changeants, déployés pour gérer des

exigences spécifiques internes et/ou externes qui sont évaluées par la

personne comme consommant ou excédant ses ressources ». Selon eux, le

coping a deux fonctions principales : modifier le problème à l’origine du

stress (cf. coping centré sur le problème) et réguler les réponses

émotionnelles associées à l’évènement stressant (cf. coping centré sur

l’émotion). Ainsi, ces auteurs identifient deux types de stratégies de coping:

(a) le coping centré sur le problème vise à diminuer les exigences de la

situation et/ou à augmenter les ressources de l’individu pour mieux faire

face à l’évènement stressant. Le coping centré sur le problème sera utilisé

lorsque l’individu pense que la situation est contrôlable (Bruchon-

Schweitzer, 2001) ; et (b) le coping centré sur l’émotion vise à gérer les

réactions émotionnelles associées à la situation stressante. Il ne modifie pas

le problème mais permet de se modifier soi-même afin de mieux supporter

la situation problématique (Bruchon-Schweitzer, 2014). Il existe de

nombreuses stratégies de régulation des émotions (ex. consommation de

substances, l’engagement dans diverses activités, expression des émotions,

etc.). Ces stratégies de coping sont généralement utilisées lorsque l’individu

perçoit la situation comme étant incontrôlable (Bruchon-Schweitzer, 2001).

Lazarus et Folkman (1984) proposent une classification dichotomique des

stratégies de coping (centrées sur le problème vs l’émotion). Il est important

de relever qu’il existe d’autres types de classification (ex. approche vs


- 87 -

évitement, etc.) voire une absence de classification où chaque stratégie est

évaluée de manière individuelle. Il existe donc un certain nombre de

questionnaires de stratégies de coping tant chez l’adulte que chez l’enfant ;

tous utilisant une classification différente. Ainsi, lors de l’évaluation de ces

stratégies, il est important pour le chercheur ou le clinicien de choisir une

échelle qui utilise une classification adaptée aux objectifs de recherche ou

thérapeutiques.

En résumé, Lazarus et Folkman (1984) mettent en évidence

l’importance des transactions entre la personne et l’environnement. Cet

élément central sera repris plus tard par Bruchon-Schweitzer et Dantzer

(1994) comme l’une des composantes principales de leur modèle intégratif

et multifactoriel en psychologie de la santé.

PARTIE THEORIQUE

- 88 -

Figure 2 - Le modèle transactionnel du stress et du coping (Lazarus & Folkman, 1984) (reproduction d’après Bruchon-Schweitzer,

2001)

Feedback Déterminants personnels

(croyances, motivations,

traits de personnalité, lieu

de contrôle – attribution

externe vs. interne)

Déterminants

environnementaux

(nature de l’évènement,

imminence, durée,

contrôlabilité,

disponibilité) et sociaux

(réseau social)

Stratégies de coping

(centrées sur les

problèmes ou les

émotions)

Issues de

santé (ex. QV)

Évaluation primaire

(ex. stress perçu) et

secondaire (ex.

contrôle perçu ou

soutien social perçu)


- 89 -

3. Le modèle intégratif et multifactoriel (Bruchon-

Schweitzer & Dantzer, 1994)

Le modèle intégratif et multifactoriel de Bruchon-Schweitzer et Dantzer

(1994) a été élaboré afin d’intégrer les divers facteurs que l’on considérait

souvent séparément lorsque l’on étudiait les issues de santé (ou critères

d’ajustement), qu’elles soient biomédicales (ex. statut fonctionnel, santé

physique) ou psychologiques (ex. détresse émotionnelle, QV) (Bruchon-

Schweitzer, 2002) (cf. Figure 3). Ces facteurs peuvent être répertoriés selon

deux catégories : les prédicteurs et les transactions individu-contexte.

La première catégorie (prédicteurs ou antécédents) regroupe les

antécédents environnementaux et sociodémographiques (c’est-à-dire, ce

que l’individu subit) ainsi que des antécédents psychosociaux et

biomédicaux (c’est-à-dire, ce que l’individu est). Parmi les antécédents

environnementaux, on retrouve la culture, l’environnement familial, le

réseau social, les évènements de vie stressants, etc. Les variables

sociodémographiques sont représentées par l’âge, le sexe, le niveau socio-

économique, la profession, certains modes de vie à risque (ex. problèmes

alimentaires, alcool, tabac, manque de sommeil, etc.), etc. Les antécédents

psychosociaux se divisent en deux catégories, à savoir les facteurs de

vulnérabilités ou traits pathogènes (ex. affectivité négative, névrosisme,

hostilité, etc.) et les facteurs protecteurs ou traits immunogènes (ex.

optimisme, résilience, auto-efficacité, etc.). Les problèmes de santé, quant à

eux, sont un exemple d’antécédents biomédicaux.

La deuxième catégorie représente les transactions entre l’individu et

l’environnement, à savoir les processus d’évaluation primaire et secondaire

ainsi que les stratégies de coping (cf. section 2 : modèle transactionnel du

stress et du coping de Lazarus et Folkman, 1984). Bruchon-Schweitzer et

PARTIE THEORIQUE

- 90 -

Dantzer (1994) postule que cette deuxième catégorie joue un rôle

modérateur ou médiateur1 entre les prédicteurs et les issues de santé.

1 La variable médiatrice explique la relation entre la variable indépendante et la

variable dépendante en réduisant significativement ou en annulant la relation entre

ces dernières. La variable modératrice, quant à elle, affecte la direction ou

l’intensité de la relation entre la variable indépendante et la variable dépendante.

Ainsi, les médiateurs expliquent comment ou pourquoi certains effets apparaissent

alors que les modérateurs déterminent dans quel cas ils se déclarent (Baron &

Kenny, 1986).


- 91 -

Figure 3 – Le modèle intégratif et multifactoriel (Bruchon-Schweitzer &

Dantzer, 1994)

Antécédents

environnementaux

Événements de vie

stressants

Réseau social

Antécédents

sociodémographiques

Antécédents

psychosociaux

Type A, Type C

Hostilité

Névrosisme

Dépression

Anxiété

Affectivité négative

Optimisme

Lieu de contrôle interne

Auto-efficacité

Endurance

Sens de la cohérence

Résilience

Affectivité positive

Antécédents

biomédicaux

Fonctionnement de

divers systèmes

physiologiques

(neurologiques,

endocriniens,

immunitaires, etc.)

Stratégies

d’ajustement

Coping centré sur

l’émotion

Coping centré sur le

problème

Evaluation

Stress perçu

Contrôle perçu

Soutien social

perçu

Bien-être

subjectif

(Satisfaction,

bonheur, qualité

de vie, subjective)

Etat de santé

physique

Antécédents

(ou

prédicteurs)

Transactions individu-

contexte

(rôle modérateur ou

médiateur)

Issues

(ou critères)

PARTIE THEORIQUE

- 92 -

En résumé…

Les différents modèles présentés dans ce chapitre offrent tous la

possibilité d’étudier la QV en tant qu’indicateur de l’ajustement du patient à

sa maladie ; chacun ayant sa propre spécificité. Leventhal et al. (1980)

considèrent les représentations cognitives et émotionnelles de la maladie

comme les éléments centraux de leur modèle d’autorégulation. Lazarus et

Folkman (1984), quant à eux, offrent un solide cadre conceptuel pour les

recherches sur le stress et mettent à l’avant-plan le rôle des stratégies de

coping dans la gestion de celle-ci. Enfin, Bruchon-Schweitzer et Dantzer

(1994) ont élaboré un modèle qui intègre des facteurs que l’on considérait

souvent séparément lorsque l’on étudiait les issues biomédicales (ex. statut

fonctionnel, santé physique) ou psychologiques de la santé (ex. QV). Il s’agit

des facteurs environnementaux (évènement de vie stressant, réseau social

et facteurs sociodémographiques), psychosociaux (traits de personnalité et

antécédents biomédicaux) et processuels (ou transactionnels ; cf. Lazarus &

Folkman, 1984) (Bruchon-Schweitzer, 2002). Cependant, ces modèles ont

été initialement développés auprès d’une population d’adultes ; aucun

d’entre eux n’étant applicable dans un contexte pédiatrique. Aussi, une

adaptation de ces modèles d’ajustement chez l’enfant permettrait de

renforcer l’assise théorique des recherches en médecine somatique infantile

(cf. Chapitre 10 : tentative de modélisation chez l’enfant). La difficulté d’une

telle perspective réside dans le fait que, contrairement à l’adulte, l’enfant est

un être en plein développement. Par conséquent, une modélisation de

l’ajustement de l’enfant à la maladie nécessite la prise en compte de

certaines considérations développementales (ex. niveau de

conceptualisation de la maladie).

Chapitre 4

L’enfant et la maladie :

perspective

développementale

- 97 -

Chapitre 4 L’enfant et la maladie : perspective développementale

La compréhension du développement du concept de maladie chez

l’enfant représente un enjeu important pour les professionnels de la santé

en pédiatrie. D’une part, elle permet à l’équipe médicale de transmettre à

l’enfant les informations appropriées selon son âge afin de lui permettre de

mieux comprendre sa maladie (Siegal & Peterson, 2005). D’autre part, une

meilleure compréhension de la maladie par l’enfant permet : (a) de prévenir

ou de réduire les réactions émotionnelles négatives liées à l’annonce d’un

diagnostic, au début d’un nouveau traitement, à l’hospitalisation, etc.

(Koopman, Baars, Chaplin, & Zwinderman, 2004) et (b) de promouvoir

l’engagement de l’enfant dans certains comportements qui seront

bénéfiques pour sa santé (ex. compliance au traitement) (Rushforth, 1999).

Historiquement, il existe deux approches pionnières qui apportent un

éclairage sur la compréhension de l’enfant des processus de causes, de

prévention et de traitement de la maladie : (1) les théories du

développement cognitif et (2) les théories de la biologie (Myant & Williams,

2005).

La première partie de ce chapitre exposera la conceptualisation de la

maladie chez l’enfant selon les théories du développement cognitif.

Inévitablement, une première section sera dédiée à la théorie piagétienne

du développement cognitif de l’enfant. Celle-ci servira de point de départ à

la deuxième et troisième section qui porteront sur deux approches centrées

sur le développement d’une théorie des stades de compréhension du

concept de maladie chez l’enfant. Ensuite, la seconde partie de ce chapitre

présentera la conceptualisation de la maladie selon les théories relatives au

développement des notions de biologie. La première section parlera du

développement d’une théorie naïve de la biologie chez l’enfant pour ensuite

PARTIE THEORIQUE

- 98 -

basculer sur la deuxième section qui abordera le concept de maladie d’après

les modèles biologiques.

1. L’approche cognitive de la conceptualisation de

la maladie

1.1. Prérequis : La théorie piagétienne du développe-

ment cognitif de l’enfant

Les recherches sur la compréhension par l’enfant du fonctionnement de

son anatomie, du concept de santé et celui de maladie ont toutes comme

point commun leur étroite relation avec la théorie piagétienne du

développement cognitif (cf. Piaget & Inhelder, 1969) (Rushforth, 1999).

Cette théorie s’articule autour que l’idée que le développement de

l’intelligence humaine (ou l’acquisition des connaissances) se fait par des

adaptations successives du sujet à son environnement. L’ordre de

succession de ces acquisitions est constant et les structures construites à un

stade donné deviennent parties intégrantes des structures du stade suivant.

Ainsi, Piaget décrit quatre stades du développement de l’intelligence :

1. Le stade sensori-moteur (0 à 2 ans) : L’enfant interagit et comprend

le monde qui l’entoure via ce qu’il perçoit et ce qu’il fait. Il est capable

de comprendre qu’un objet continue d’exister en dehors de son champ

de vision et de se souvenir d’objets, de gestes ou de personnes

pendant un certain temps (Bee & Boyd, 2003).

2. Le stade préopératoire (2 à 7 ans) : la pensée précède désormais

l’action. Entre 2 et 4 ans, période de la pensée symbolique, l’enfant est

capable de faire une représentation mentale des objets et des

évènements. A ce stade, il considère les choses selon sa propre

perspective sans se rendre compte qu’il existe d’autres points de vue

(= égocentrisme). La pensée animiste gouverne également cette

CHAPITRE 4 – PERSPECTIVE DÉVELOPPEMENTALE

- 99 -

période : l’enfant donne des caractéristiques humaines aux objets et

aux évènements. Entre 4 et 7 ans, période de la pensée intuitive,

l’enfant devient progressivement capable d’envisager les choses

comme étant de plus en plus extérieures à lui. Son raisonnement est

intuitif, c’est-à-dire centré sur les aspects perceptifs (ex. concept de

conservation: l’apparence change mais la quantité reste identique).

L’enfant ne parvient pas encore à faire des liens entre les différents

éléments. Durant cette période, la pensée de l’enfant est caractérisée

par une moralité hétéronome ou de contrainte (= les règles sont

inflexibles et imposées par l’autorité, c’est la conséquence de l’action

qui prime sur le caractère intentionnel et qui détermine si l’action est

positive ou négative) et ils croient en une justice immanente (=

enfreindre une règle entraîne une punition immédiate) (Bee & Boyd,

2003).

3. Le stade des opérations concrètes (7 à 11-12 ans) : L’enfant est

désormais capable de faire la différence entre lui et les autres (interne

vs externe) et il raisonne de manière logique. Il est capable d’extraire

de ses observations des règles internes, c’est-à-dire de manipuler

mentalement les objets entre eux (Bee & Boyd, 2003).

4. Le stade des opérations formelles (à partir de 11-12 ans) : L’enfant

est capable de manipuler mentalement autant les idées que les objets.

Il raisonne sur des concepts abstraits ou des hypothèses (Bee & Boyd,

2003).

Selon la théorie piagétienne, l’acquisition des connaissances est

interdépendante d’un domaine à l’autre et les difficultés de

conceptualisation de la maladie chez l’enfant reflètent une immaturité

intellectuelle globale (Rushforth, 1999).

PARTIE THEORIQUE

- 100 -

1.2. Les stades de compréhension du concept de

maladie selon Bibace et Walsh (1980)

Sur des travaux de Piaget et Inhelder (1969), Bibace et Walsh (1980)

proposent une théorie des stades de la conceptualisation de la maladie chez

l’enfant. L’objectif de leur démarche était d’offrir un guide dédié aux

praticiens sur la compréhension cognitive du concept de maladie chez

l’enfant afin de les aider à déterminer quel était le niveau d’explications

approprié à fournir à l’enfant selon son âge (Rushforth, 1999).

Sur base des résultats de vastes études pilotes, Bibace et Walsh (1980)

développent un protocole de recherche qui inclut trois groupes d’enfants de

4, 7 et 11 ans ; chaque groupe d’âge correspondant à un stade piagétien (4

ans = période préopératoire ; 7 ans = période des opérations concrètes ; 11

ans = période des opérations formelles). Le protocole, dit « Concept of

Illness Protocol », consiste en 12 séries de questions qui servent à

déterminer les connaissances de l’enfant à propos de plusieurs maladies

fréquentes (ex. le rhume, la rougeole, la crise cardiaque, les maux de tête, la

douleur, la propre maladie de l’enfant ou la maladie d’un ami). Les enfants

ont été interviewés dans un cadre scolaire en utilisant la méthode clinique

de Piaget, c’est-à-dire que le questionnement de l’enfant était conçu de telle

sorte que leurs réponses reflétaient leur raisonnement plutôt qu’une

pensée dichotomique oui/non (ex. « Qu’est-ce qu’un rhume ? », « Pourquoi

les personnes attrapent-elles un rhume ? », « Comment les personnes

attrapent-elles un rhume ? »). Chaque réponse de l’enfant était ensuite

attribuée à une catégorie d’explications.

Bibace et Walsh (1980) identifièrent trois grandes catégories

correspondant aux stades piagétiens : préopératoire – opérations concrètes

– opérations formelles. Au sein de ces trois catégories, les auteurs

identifièrent deux sous-catégories. Par conséquent, en plus d’une catégorie

d’explications nommée « Incompréhension », qui caractérise les enfants au


- 101 -

stade sensori-moteur, Bibace et Walsh (1980) identifièrent six catégories

d’explications de la maladie (cf. Tableau 1).

Tableau 1 – Description des stades de la conceptualisation de la maladie

(Bibace & Walsh, 1980)

Catégorie 0 : Incompréhension

Explication du stade préopératoire

Catégorie 1 : Phénoménisme

Cause = phénomène externe et concret (ex. le soleil, dieu). Incapacité à

expliquer de quelle manière ce phénomène cause la maladie.

Catégorie 2 : Contagion

Cause = proximité avec un objet ou une personne (pas de contact). Absence

d’explication du lien entre la cause et la maladie ou parfois l’enfant évoque la

« magie »

Explication du stade des opérations concrètes

Catégorie 3 : Contamination

Cause = personne, objet ou action externe qui est « mauvaise » ou

« dangereuse » pour le corps. L’enfant est désormais capable d’expliquer le

lien entre la cause et la maladie : soit il a été en contact physique avec la

personne ou l’objet, soit il s’est engagé physiquement dans une action

dangereuse (maladie = externe).

Catégorie 4 : Internalisation

Cause = externe (personne ou objet) ; maladie = interne. L’enfant explique le

lien entre la cause et la maladie par processus interne (ex. avaler ou respirer)

mais l’explication est non spécifique.

Explication du stade des opérations formelles

Catégorie 5 : Explication physiologique

Cause = évènement externe ; maladie = non-fonctionnement ou

dysfonctionnement d’un processus ou organe interne.

Catégorie 6 : Explication psycho-physiologique

Cause = évènement externe ou problème psychologique ; maladie = non

fonctionnement ou dysfonctionnement d’un processus ou organe interne. A

ce stade, l’enfant prend conscience que les pensées ou les sentiments peuvent

également affecter le fonctionnement du corps.

Aucune information n’a été fournie concernant une catégorisation

différente en fonction d’une maladie donnée (ex. l’enfant acquiert-il les

connaissances relatives à la conceptualisation d’un rhume plus rapidement

PARTIE THEORIQUE

- 102 -

que celles par rapport à la conceptualisation d’une rougeole ?). La

répartition des explications des enfants parmi les six catégories proposées

est présentée dans le Tableau 2.

Tableau 2 – Répartition des explications (%) des enfants de chaque groupe

d’âge parmi les six catégories (Bibace & Walsh, 1980)

Stades piagétiens Catégorie 4 ans 7 ans 11 ans

Sensori-moteur 0 : Incompréhension 4

Préopératoire 1 : Phénoménologique

2 : Contagion 54

Opérations concrètes 3 : Contamination 38 63 4

4 : Internalisation 4 29 54

Opérations formelles 5 : Physiologique 8 34

6 : Psycho-physiologique 8

Au vu de ces pourcentages, on observe une incohérence entre les

explications fournies par les enfants d’un certain âge et leur appartenance

théorique à un stade piagétien. Par exemple, une majorité des enfants de 11

ans (58%), choisis par les auteurs en raison de leur appartenance au stade

des opérations formelles, fournissent des explications du stade des

opérations concrètes. De plus, on observe que bien qu’une majorité des

enfants de 4 ans (54%), choisis par les auteurs pour leur appartenance au

stade préopératoire, fournissent une explication de leur période

d’appartenance supposée, 42% fournissent une explication du stade des

opérations concrètes. Ces observations posent question quant à

l’adéquation de la classification choisie par Bibace et Walsh (1980).


- 103 -

1.3. Stade de compréhension des causes de la maladie

Selon Koopman et al. (2004)

Sur base des travaux de Bibace et Walsh (1980), Koopman et al. (2004)

réalisent une étude visant à examiner les connaissances des enfants (groupe

diabétique vs groupe contrôle) par rapport à différents types de maladies

(ex. rhume, diabète, infection) et à des concepts qui y sont associés (ex.

douleur, aller à l’hôpital ou chez le médecin, devenir malade, etc.). La

méthodologie utilisée est similaire à celle de l’étude de Bibace et Walsh

(1980). En effet, une série de 18 questions (de type « Pourquoi ? »

« Comment ? ») à propos de l’identité d’une maladie donnée, de ses causes,

de ses conséquences, de sa durée et du contrôle perçu par l’enfant sur celle-

ci, a été posée à ces derniers. Les résultats de cette étude démontrent que le

développement du concept de maladie dans les deux groupes (diabète vs

contrôle) est cohérent avec les stades du développement piagétien et les

phases de conceptualisation de la maladie développées par Bibace et Walsh

(1980). L’apport de cette étude réside en la mise en relation du

développement du concept de maladie chez l’enfant avec son niveau de

développement perceptuel (cf. Werner, 1948). Ainsi, sur base de la

catégorisation proposée par Bibace et Walsh (1980) et des travaux de

Werner (1948), Koopman et al. (2004) développe un modèle, le modèle TEC

(« Through the Eyes of the Child »), permettant d’appréhender le

développement de la compréhension des causes de la maladie chez l’enfant

(cf. Tableau 3).

PARTIE THEORIQUE

- 104 -

Tableau 3 – Le modèle « Through the Eyes of the Child » et ses assises théoriques (reproduction Koopman et al.,

2004).

Stades piagétiens (Piaget

& Inhelder, 1969)

Développement perceptuel

(Werner, 1948)

Catégorie selon Bibace et

Walsh (1980)

Modèle Tec (Koopman

et al., 2004)

1 : Sensori-moteur

(0-2 ans)

1 : Incompréhension 1 : Invisible

2 : Préopératoire

(2-7 ans)

1 : Global

(perception du tout)

2 : Phénoménologique 2 : Distance

3 : Contagion 3 : Proximité

3 : Opérations concrètes

(7-11 ans)

2 : Analytique

(perception des parties)

4 : Contamination 4 : Contact

5 : Internalisation 5 : Internalisation

4 : Opérations formelles

(à partir de 11 ans)

3 : Synthétique

(les parties deviennent intégrées

au tout)

6 : Physiologique 6 : Processus corporel

7 : Psycho-physiologique 7 : Corps et esprit


- 105 -

Bien que le modèle TEC propose une dénomination des catégories

différentes, les explications rangées dans ces dernières correspondent à la

classification utilisée par Bibace et Walsh (1980). Ainsi, ce nouveau modèle

n’apporte pas de réponses à la question soulevée à la section précédente

quant à l’adéquation de la catégorisation choisie par Bibace et Walsh

(1980). Cette réflexion conduit à l’idée que la compréhension du concept de

maladie n’est peut-être pas nécessairement dictée par l’âge ou les stades du

développement cognitif. Aussi, un nouvel éclairage quant au développement

de ce concept est proposé par l’approche biologique.

2. L’approche biologique de la conceptualisation

de la maladie

Selon la perspective piagétienne du développement cognitif, les

structures cognitives associées aux différents domaines de connaissances

sont interdépendantes, c’est-à-dire que l’acquisition des connaissances dans

un domaine particulier peut entraîner l’amélioration des performances

dans un autre domaine (Wellman & Gelman, 1992). Ainsi, la confusion,

l’incompréhension ou la compréhension partielle de certains concepts, tels

que la maladie ou la santé, sont des conséquences inévitables d’une

immaturité intellectuelle globale (Rushforth, 1999). Kister et Patterson

(1980) sont les premiers auteurs à suggérer que la compréhension du

concept de santé et de maladie n’est pas nécessairement dictée par l’âge ou

les stades du développement cognitif mais pourrait dépendre de

l’augmentation des connaissances dans un domaine particulier tel que la

biologie. Trois ans plus tard, dans leur revue des concepts piagétiens,

Gelman et Baillargeon (1983) suggèrent la possibilité que les structures

cognitives soient spécifiques à un domaine particulier plutôt

qu’interdépendantes aux différents domaines. A priori, le développement de

notre compréhension se ferait au travers de trois grands domaines qui, à

PARTIE THEORIQUE

- 106 -

eux seuls, engloberaient la plupart du monde extérieur avec lequel on

interagit : la physique, la psychologie et la biologie. C’est la construction

d’une théorie naïve de la biologie qui permettrait à l’enfant de comprendre

des concepts tels que la maladie (Wellman & Gelman, 1992). L’attention

portée à la compréhension de la biologie pour expliquer la

conceptualisation de la maladie chez l’enfant s’est d’autant plus accrue

depuis les travaux de Carey (1985); (Carey, 1995). Selon elle, le

raisonnement des enfants sur les phénomènes biologiques est gouverné par

la pensée animiste, non pas parce qu’ils font preuve d’une immaturité

intellectuelle globale comme l’affirmait Piaget, mais parce qu’ils ne

possèdent pas les connaissances spécifiques au domaine de la biologie

(Inagaki & Hatano, 2006).

2.1. Vers le développement d’une théorie naïve de la

biologie

Selon Inagaki and Hatano (2006), il existe trois composantes

essentielles au développement des connaissances dans le domaine de la

biologie : (a) la distinction entre vivants et non vivants ; (b) la distinction

entre corps et esprit ; (c) la compréhension des mécanismes internes

permettant le raisonnement causal sur des phénomènes biologiques.

2.1.1. Distinction entre les vivants et les non-vivants

D’après Carey (1985, 1995), jusqu’à l’âge de 6 ans, les enfants

apprennent une masse de faits à propos du monde biologique (ex. les

animaux sont vivants, les bébés viennent du ventre de leur maman, les

médicaments aident à se sentir mieux, etc.) constituant ainsi une sorte de

dictionnaire qui les aide à prendre des décisions et à apprendre de

nouveaux faits. Cependant, ce n’est qu’à partir de 7 ans que l’enfant parvient

à établir des connexions entre les différents faits biologiques afin de


- 107 -

construire une structure conceptuelle cohérente et unifiée, à savoir une

théorie de la biologie. Selon Carey, la construction de cette théorie se fait au

travers d’un processus de « changement conceptuel ». L’un des

changements conceptuels les plus importants des connaissances

biologiques de l’enfant est la création de la catégorie « chose vivante » à

partir de deux catégories initialement séparées : plantes et animaux. À

partir de là, d’autres changements conceptuels surviennent tels que la

précision du concept de non-vivants. L’enfant est désormais capable de

différencier le concept de « mort » (= arrêt du fonctionnement du corps) du

concept « inanimé » (ex. l’ordinateur n’est pas vivant) ou « irréel » (ex.

Cendrillon n’est pas vivante).

Une étude réalisée par Gelman (1990) met en évidence, quant à elle, une

acquisition rapide de la distinction inanimé vs animé. Dès l’âge de 3 ans,

l’enfant est capable de différencier des animaux (ex. animaux non familiers,

mammifères, etc.) d’objets (ex. statues, objets à roulettes, etc.) en

distinguant s’ils sont capables ou non de mouvements auto-initiés.

2.1.2. Distinction entre le corps et l’esprit

Carey (1985) affirme que les enfants avant l’âge de 10 ans sont

incapables de différencier le domaine de la biologie et celui de la

psychologie. Cependant, d’autres études suggèrent que l’enfant est capable

de distinguer les phénomènes biologiques des phénomènes psychologiques

à un âge beaucoup moins avancé. Dans leur étude, Inagaki et Hatano (1993)

démontrent que des enfants de 4 et 5 ans reconnaissent l’indépendance

entre le fonctionnement des organes du corps et l’intention d’une personne.

Ainsi, les auteurs concluent que l’enfant, dès l’âge de 6 ans, considère le

domaine de la biologie comme étant autonome et séparé de celui de la

psychologie. Par ailleurs, dans une autre étude, Inagaki (1997) confirme les

observations ci-dessus en démontrant que c’est entre l’âge de 3 et 4 ans que

PARTIE THEORIQUE

- 108 -

l’enfant prend conscience des processus qui sous-tendent notre

fonctionnement biologique interne et devient donc capable de différencier

les processus biologiques involontaires et les états mentaux (ex. l’enfant

reconnaît que les battements de cœur sont indépendant de notre volonté).

En résumé, le jeune enfant (3 à 5 ans) est déjà capable de faire la distinction

entre les fonctions physiques et les fonctions mentales (psychologiques)

mais, à ce stade, il est incapable de comprendre que les fonctions mentales

peuvent parfois être à l’origine des phénomènes biologiques. En effet, selon

une étude menée par Notaro, Gelman et Zimmerman (2001), les enfants

d’âge préscolaire jusqu’à environ 7-8 ans n’envisagent pas qu’un problème

psychologique puisse être la cause d’un problème biologique. Entre l’âge de

7-8 ans et celui de 10-11 ans, l’enfant commence à envisager la possibilité

d’une cause psychologique à un problème biologique mais à un moindre

niveau que la cause physique. Ce n’est qu’à partir de 10-11 ans que l’enfant

accepte les causes psychologiques et physiques puissent être à l’origine

d’un phénomène biologique.

2.1.3. Compréhension des causes des phénomènes

biologiques

D’après Carey (1985), les enfants de moins de 10 ans expliquent les

phénomènes biologiques sur base d’une « causalité intentionnelle », c’est-à-

dire que c’est l’intention d’une personne qui cause le phénomène biologique

(ex. je vais grandir parce que je le veux) alors que les enfants plus âgés et les

adultes utilisent une « causalité mécanique », c’est-à-dire que ce sont les

mécanismes physiologiques qui expliquent les processus biologiques

internes. Cependant, Inagaki et Hatano (1987) suggèrent que les enfants de

5-6 ans sont capables de reconnaitre que la croissance d’une chose vivante

va au-delà du contrôle intentionnel. Quelques années plus tard, ces auteurs

proposent l’existence d’une forme intermédiaire de causalité, la « causalité


- 109 -

vitaliste » (ex. le phénomène biologique est expliqué par la transmission ou

l’échange d’énergie vitale). Celle-ci serait utilisée par les enfants réticents à

l’utilisation de la causalité intentionnelle mais pas encore capables d’utiliser

la causalité mécanique (Inagaki & Hatano, 1993). D’après plusieurs études,

les enfants âgés de 6 ans préfèrent une explication des phénomènes

biologiques en termes d’énergie vitale (Inagaki, 1995; Inagaki & Hatano,

1993, 2002). Par exemple, les enfants de 6 ans choisissent ce type

d’explications : « Si le sang ne vient pas dans les mains, elles mourront,

parce que le sang ne leur aura pas apporté de l’énergie » ou « si on ne

mange pas, on mourra car on perdra de l’énergie » (Inagaki & Hatano,

2005 ; p. 27).

2.2. Modèles biologiques et conceptualisation de la

maladie

Suite à la découverte selon laquelle les enfants possèdent une théorie

naïve de la biologie, des travaux de recherche se sont intéressés à la

conceptualisation biologique de la maladie chez l’enfant (><

conceptualisation cognitive, cf. Bibace et Walsh, 1980). La majorité des

études dans ce domaine a particulièrement porté son attention sur la

compréhension de la causalité d’une maladie au travers de la

compréhension de différentes notions : (a) le processus de contagion et de

contamination ; et (b) les germes en tant qu’agent invisible de la cause

d’une maladie. La compréhension de ces concepts permet la construction

d’une théorie cohérente sur le principe d’infection. L’infection est un

processus par lequel certains agents infectieux (ex. germes) sont transmis,

via un contact physique, d’un objet inanimé ou d’un vivant (personne,

plante, animal) (= contaminant) à un hôte qui devient malade suite à cette

transmission (= contagion). La contagion et la contamination sont les

processus les plus familiers aux jeunes enfants puisqu’une grande majorité

PARTIE THEORIQUE

- 110 -

des maladies qui les touche sont des maladies infectieuses (rhume,

varicelle, rougeole, etc.). Par conséquent, les croyances du jeune enfant (3 à

5 ans) à propos de l’infection fournissent des informations importantes par

rapport à leur compréhension du concept de maladie puisqu’il semble que,

selon eux, l’infection définit la maladie (Kalish, 2005).

Les études réalisées sur cette thématique démontrent que: (a) les

enfants d’âge préscolaire sont capables de comprendre les processus de

contagion et de contamination comme causes d’une maladie (Kister &

Patterson, 1980; Michael Siegal, 1988) ; (b) ils comprennent les bases

physiques des processus de contagion et de contamination; c’est le contact

physique avec un contaminant qui rend malade (Kalish, 1997, 2005) ; (c) ils

comprennent que les agents infectieux peuvent être invisibles à l’œil nu (ex.

germes) (Au, Sidle, & Rollins, 1993; Rosen & Rozin, 1993); (d) ils évoquent

les germes comme cause de maladie (Kalish, 1996, 2005; Springer & Ruckel,

1992) ; (e) les enfants, à partir de l’âge de 5 ans, reconnaissent que l’aspect

physique des activités quotidiennes (ex. manger fruits et légumes, aérer sa

chambre, aller coucher tôt, etc.) ainsi que les mauvais comportements (ex.

mentir, faire mal à quelqu’un, etc.) affectent la propension de la personne à

être malade ; bien que les facteurs biologiques jouent une part plus

importante que les facteurs psychologiques/sociaux dans la vulnérabilité

d’un individu à déclarer une maladie (Inagaki, 1997). Cependant, en

parallèle à ces habilités, les enfants d’âge préscolaire ne sont pas encore

capables de reconnaitre que la maladie est un effet différé du contact avec

l’agent infectieux (ex. les germes). L’enfant pense qu’il devient malade après

avoir touché l’objet contaminé (Kalish, 1997). Ainsi, ils ne sont pas

conscients du processus biologique interne (c’est-à-dire, ce qui se passe à

l’intérieur du corps) qui sous-tend le processus de contagion et de

contamination via les germes (Kalish, 1997, 2005; Solomon & Cassimatis,

1999). Au et Romo (1999) supportent également cette observation auprès

d’enfants plus âgés (5 à 12 ans).


- 111 -

La majorité de ces études s’est focalisée sur les enfants d’âge

préscolaire. Qu’en est-il de l’évolution de cette conceptualisation biologique

de la maladie chez les enfants d’âge scolaire ? Bien que les travaux de

recherche sur les modèles biologiques et le concept de maladie soient en

pleine expansion, il est important pour les chercheurs de ne pas relâcher

leurs efforts s’ils souhaitent apporter davantage de preuves à l’encontre

d’une conceptualisation cognitive de la maladie et ainsi créer une théorie

biologique des stades du développement (de l’âge préscolaire à l’âge adulte

en passant par l’adolescence) du concept de maladie.

PARTIE THEORIQUE

- 112 -

En résumé…

Deux approches alimentent le débat sur le développement du concept

de maladie chez l’enfant. La première approche est sous-tendue par la

théorie du développement cognitif (Piaget & Inhelder, 1969) qui postule

que l’acquisition des connaissances est interdépendante d’un domaine à

l’autre et que les difficultés de conceptualisation de la maladie chez l’enfant

reflètent une immaturité intellectuelle globale. En revanche, la seconde

approche postule que l’acquisition des connaissances est spécifique à un

domaine particulier et que le développement du concept de maladie chez

l’enfant dépend de l’augmentation des connaissances dans le domaine de la

biologie. Alors que Carey (1985, 1995), pionnière des travaux de recherche

basés sur cette perspective, affirme que les notions de biologie n’émergent

pas avant l’âge de 10 ans, d’autres études suggèrent que certaines

connaissances biologiques (processus de contamination et de contagion, les

germes en tant qu’agents infectieux invisibles) s’acquièrent bien plus tôt

(Inagaki & Hatano, 2005; Kalish, 2005; Solomon & Cassimatis, 1999). La

théorie de la biologie apporte un éclairage allant à l’encontre d’une

conceptualisation de la maladie selon les théories piagétiennes. Cependant,

les résultats des travaux de recherche ne sont pas suffisamment étayés,

notamment en raison du manque d’information sur les enfants d’âge

scolaire et les adolescents, que pour abandonner les théories du

développement cognitif lors de nos tentatives de compréhension de la

conceptualisation de la maladie chez l’enfant.

Ces considérations développementales sur la conceptualisation de la

maladie chez l’enfant mettent en évidence l’importance à accorder aux

représentations de la maladie. Nous émettons l’hypothèse que des

représentations incomplètes pourraient entraîner des croyances erronées

et des préoccupations infondées chez les enfants atteints d’une maladie


- 113 -

donnée et ainsi, jouer un rôle sur leur ajustement. Dans cette perspective, le

modèle d’autorégulation du comportement de maladie de Leventhal et al.

(1980), considérant les représentations de la maladie comme éléments

centraux du modèle, servira de cadre conceptuel à notre projet de

recherche. Une tentative d’adaptation du modèle à une population d’enfant

sera exposée ultérieurement (cf. Chapitre 10).

Par ailleurs, ces différentes approches sur le développement du concept

de maladie chez l’enfant, qu’elles soient cognitives ou biologiques,

fournissent des repères quant au niveau de connaissances acquises à un

certain âge. Cependant, d’autres facteurs peuvent influencer la

conceptualisation de la maladie chez l’enfant tels que les expériences

d’apprentissage (ex. transmission d’informations relatives à la maladie par

l’équipe médicale ou encore les parents, renforcement ou imitation par

observation de comportements ou de croyances relatives à la maladie) (cf.

Théorie de l’apprentissage de Skinner et Bandura in Bideaud, Houdé, &

Pedinielli, 2002). Les théories de l’apprentissage soulignent l’interaction

constante entre les comportements d’un individu, son fonctionnement

cognitif et son environnement (ex. la famille). Le rôle du parent en tant que

« guide » pour les enfants dans leur apprentissage afin qu’ils atteignent un

niveau supérieur de pensée et d’action est largement reconnu (cf. théorie

classique du développement de Vygotsky in Bideaud, Houdé, & Pedinielli,

2002). Ainsi, il est important de considérer les contributions

environnementales, telles que les facteurs parentaux, à l’expérience de

l’enfant par rapport à sa maladie (ex. pensées, comportements et émotions).

Chapitre 5

Le rôle des facteurs

parentaux sur

l’ajustement de

l’enfant malade

- 117 -

Chapitre 5 Le rôle des facteurs parentaux sur l’ajustement de

l’enfant malade

Parmi les prédicteurs de l’ajustement de l’enfant à une maladie

chronique, le rôle des facteurs contextuels familiaux a reçu une attention

accrue au cours de ces 20 dernières années. En utilisant le modèle

transactionnel du stress et du coping (TSC) (Thompson, Gustafson, Hamlett,

& Spock, 1992), de nombreuses études ont démontré la relation

transactionnelle entre l’ajustement des parents et celui de l’enfant (Chaney

et al., 1997; Colletti et al., 2008; Hocking & Lochman, 2005). Le modèle TSC

propose un cadre théorique permettant de comprendre l’influence de

l’ajustement des parents à la maladie chronique de leur enfant sur

l’ajustement de l’enfant lui-même à sa propre maladie et réciproquement.

Cependant, ce modèle ainsi que de nombreuses études investiguant la

relation entre l’ajustement des parents et de l’enfant à la maladie chronique

se sont exclusivement centrés sur le rôle des mères (Dewey & Crawford,

2007; Hayes & Savage, 2008; Hodgkinson & Lester, 2002; Thompson &

Gustafson, 1996).

Par conséquent, la première partie de ce chapitre aura pour objectif de

présenter le modèle TSC développé par Thompson et al. (1992) ; ce modèle,

en plus du modèle de Leventhal et al. (1980), servira de cadre conceptuel au

présent travail de recherche. La deuxième partie de ce chapitre exposera la

problématique relative à la non-inclusion des pères dans les recherches en

pédiatrie et l’importance de considérer leur rôle dans l’ajustement de

l’enfant à la maladie chronique.

PARTIE THEORIQUE

- 118 -

1. Le modèle transactionnel du stress et du coping

(TSC) de Thompson et al. (1992)

Bien qu’initialement développé pour investiguer le rôle de l’ajustement

maternel et des processus cognitifs individuels sur l’ajustement

psychologique des enfants atteints de mucoviscidose (Thompson et al.,

1992), le modèle TSC s’applique à d’autres maladies chroniques de l’enfance

(Chaney et al., 1997; Colletti et al., 2008; Hocking & Lochman, 2005;

Thompson, Gil, Burbach, Keith, & Kinney, 1993; Thompson, Gustafson, & Gil,

1995). Dans ce modèle, la maladie chronique représente un facteur de

stress potentiel auquel l’enfant malade et sa famille tentent de s’adapter. La

relation maladie–ajustement n’est pas une relation directe ; les transactions

entre les caractéristiques de la maladie (ex. indice sévérité), les

caractéristiques sociodémographiques (ex. âge, sexe, niveau socio-

économique), les processus d’adaptation chez l’enfant et chez la mère

jouent un rôle de médiateur dans la relation entre la maladie et l’ajustement

à celle-ci (cf. Figure 1). Cependant, ce sont les processus d’adaptation qui

sont au centre du modèle ; ils sont considérés comme les principaux

médiateurs de la relation maladie–ajustement, plus que ne le sont les

caractéristiques biomédicales et sociodémographiques. Les processus

d’adaptation inclus dans le modèle TSC sont les suivants : (1) les processus

cognitifs : l’évaluation du stress, les attentes quant à l’efficacité du

traitement et le contrôle perçu ; (2) les stratégies de coping ; (3) le

fonctionnement familial. Le choix de ces derniers, à l’exception du

fonctionnement familial, a été guidé par la théorie cognitive du stress et du

coping de Lazarus et Folkman (1984). Ces processus d’adaptation

influencent respectivement l’ajustement de la mère et celui de l’enfant ; ces

derniers s’influençant de façon réciproque.

CHAPITRE 5 – FACTEURS PARENTAUX

- 119 -

Figure 1 – Le modèle transactionnel du stress et du coping (reproduction d’après Thompson, Gustafson, George, and Spock , 1994)

Processus cognitifs

(ex. évaluation du

stress, attentes en

termes d’efficacité et

de contrôle)

Paramètres

démographiques

(ex. âge et sexe de

l’enfant, niveau

socio-économique)

Paramètres de la

maladie (ex. nature,

sévérité)

AJUSTEMENT

MATERNEL

Strategies de

coping

Fonctionnement

familial

PROCESSUS D’ADAPTATION MATERNEL

PROCESSUS D’ADAPTATION CHEZ L’ENFANT AJUSTEMENT DE

L’ENFANT

Strategies de

coping

Processus cognitifs

(ex. attentes en termes

d’efficacité et de

contrôle)

†

†

† Relations étudiées dans le cadre de cette thèse de doctorat.

PARTIE THEORIQUE

- 120 -

L’ensemble du modèle n’a pas été pas testé dans le cadre de ce travail de

recherche ; seul le rôle des processus d’adaptation et de l’ajustement des

parents sur l’ajustement de l’enfant a été pris en considération. Plus

spécifiquement, sur base du modèle TSC, quatre variables ont été étudiées :

le stress parental et la perception de la maladie (cf. processus cognitifs du

modèle TSC), les stratégies de coping et le fonctionnement familial.

Le stress parental se définit comme le niveau de stress engendré par les

exigences associées au rôle de parent (Abidin, 2012). Des études ont

démontré qu’un niveau élevé de stress parental était associé à des

difficultés d’ajustement chez l’enfant atteint d’une maladie chronique (ex.

cancer, diabètes, asthme) (Colletti et al., 2008; Czyzewski, Mariotto,

Bartholomew, LeCompte, & Sockrider, 1994; Kazak & Barakat, 1997;

Mullins et al., 2007).

La perception de la maladie1 représente le développement de croyances

parentales sur la maladie de l’enfant en termes d’identité, de causes, de

chronologie, de conséquence et de contrôlabilité (cf. Leventhal et al., 1980).

Les études investiguant la relation entre la perception parentale de la

maladie et l’ajustement de l’enfant sont limitées. Deux études réalisées

auprès d’une population d’enfants asthmatiques mettent en évidence

qu’une perception négative de la maladie par le parent est associée à une

moindre QV des enfants (Chateaux & Spitz, 2005 ; Fonseca & Spitz, 2011).

Les stratégies de coping se réfèrent aux efforts cognitifs et

comportementaux mis en œuvre par l’individu pour faire face à une

situation stressante (Lazarus & Folkman, 1984). Peu d’études ont examiné

la relation entre les stratégies de coping des parents et l’ajustement de

l’enfant. De plus, ces études rapportent des résultats divergents. Certains

1 Bien que cette variable ne fasse pas partie intégrante du modèle TSC, elle

représente un processus cognitif et permet de garder une certaine cohérence

vis-à-vis des variables choisies chez l’enfant (ex. représentation cognitive de la

maladie – modèle d’autorégulation de Leventhal et al., 1980 ; Ch. 3).


- 121 -

auteurs démontrent que les stratégies de coping des parents sont associées

à la QV des enfants atteints d’asthme (Sales, Fivush, & Teague, 2008) alors

que d’autres ne trouvent aucun lien entre les stratégies des parents et

l’ajustement de l’enfant atteint de cancer (Frank, Blount, & Brown, 1997).

Le fonctionnement familial est un élément important à considérer, étant

donné que la majorité du traitement des enfants atteints de mucoviscidose

a lieu à domicile. L’exigence des traitements associés à cette maladie

implique une certaine organisation de l’environnement familial (Herzer et

al., 2010). Il a été démontré que la cohésion familiale, l’expressivité et

l’organisation sont des éléments qui influencent positivement le

fonctionnement psychologique et l’ajustement de l’enfant atteint de

mucoviscidose (Szyndler, Towns, van Asperen, & McKay, 2005).

Comme le montrent les résultats ci-dessus, les études examinant le rôle

des facteurs familiaux sur l’ajustement des enfants atteints de

mucoviscidose sont minoritaires. De plus, aucune étude, à notre

connaissance, ne considère le rôle médiateur de l’ajustement des parents

sur la relation entre les processus d’adaptation de ces derniers et

l’ajustement de l’enfant atteint de cette pathologie. Ce manque de littérature

sur la relation entre les facteurs parentaux et l’ajustement des enfants en

âge scolaire atteints de mucoviscidose apporte un argument en faveur de

notre projet de recherche. Dans cette perspective, le modèle TSC offre une

assise théorique solide pour l’étude des facteurs contextuels familiaux

influençant l’ajustement de l’enfant à la maladie chronique. Cependant, ce

modèle présente l’inconvénient, comme beaucoup d’autres modèles ou

d’études sur l’ajustement à la maladie chronique, de ne pas considérer le

rôle des variables paternelles sur l’ajustement de l’enfant.

PARTIE THEORIQUE

- 122 -

2. Inclusion des pères dans la recherche en

pédiatrie

Il est largement admis que le contexte familial joue un rôle important

dans le développement de l’enfant. Bien qu’il existe une longue tradition de

recherche sur cette thématique, les études ont porté beaucoup moins

d’attention au rôle du père (Wilson & Prior, 2011); ce n’est que récemment

que les chercheurs ont déplacé leur intérêt de l’interaction mère-enfant à

d’autres aspects du système familial, à savoir l’interaction père-enfant et

l’influence du degré d’implication du père dans l’éducation sur le

développement normal de l’enfant. (Buckley & Schoppe-Sullivan, 2010;

Lamb, 2010). Cette attention portée aux pères émerge notamment en raison

du changement lié aux attentes relatives à leur rôle au sein de nos sociétés

modernes. Bien que la vision traditionnelle du père en tant que gagne-pain

de la famille continue d’exister (Hauari & Hollingworth, 2009), elle a

diminué et on leur reconnaît aujourd’hui un rôle beaucoup plus

large (Doucet, 2001; Dulac, 2000; Lamb, 2010; Pelchat, Lefebvre, &

Perreault, 2003; Traustadottir, 1991).

Par ailleurs, les études démontrent de nombreux avantages de

l’implication des pères sur le développement normal de l’enfant, et ce à tous

les stades du développement: des interactions père–enfant et père–

adolescent plus positives (Lamb, 2010) ; un meilleur développement

psychosocial dans l’enfance et une meilleure santé mentale à l’âge adulte

(Lamb, 2010) ; un niveau plus élevé de compétences cognitives, une

meilleure réussite scolaire (Flouri & Buchanan, 2004; McBride, Schoppe-

Sullivan, & Ho, 2005; Wilson & Prior, 2011), et une amélioration de la

réussite professionnelle à l’âge adulte (Lamb, 2010) ; de meilleures

compétences sociales se marquant par de meilleures interactions avec la

fratrie (Lamb, 2010; Volling & Belsky, 1992) et le groupe de pairs ainsi que

moins de difficultés d’ajustement à l’école (Lamb, 2010; Parke et al., 2002) ;


- 123 -

moins de problèmes comportementaux (Flouri & Buchanan, 2003) ; et une

augmentation des responsabilités sociales, des capacités d’empathie, de

contrôle de soi, d’estime de soi, de maturité sociale (Lamb, 2010).

Le changement sociétal lié aux attentes relatives au rôle du père ainsi

que les bienfaits de leur implication sur le développement de l’enfant

donnent des arguments en faveur de la recherche sur cette thématique.

Cependant, les études considérant le rôle des pères sont encore une

minorité en comparaison à celles sur le rôle des mères (Dewey & Crawford,

2007; Hayes & Savage, 2008; Hodgkinson & Lester, 2002; Thompson &

Gustafson, 1996 ; Wilson & Prior, 2011). Ce constat est valable tant pour les

recherches sur développement normal de l’enfant que pour celles sur le

développement de l’enfant malade (ex. maladies chroniques). Ce

phénomène peut s’expliquer par diverses raisons : (a) les mères sont

généralement plus impliquées dans la gestion des soins de l’enfant et dans

les interactions avec l’équipe médicale (Eiser, 1993; Gray, 2003); (b) elles

passent généralement plus de temps que les pères à s’occuper des enfants

(Eiser, 1993; Hofferth, Pleck, Stueve, Bianchi, & Sayer, 2002); et (c) elles

sont plus accessibles aux chercheurs car ce sont souvent les mères qui

accompagnent leurs enfants aux visites à l’hôpital (Dewey & Crawford,

2007; Eiser, 1993). Il en résulte donc que les pères sont sous-investigués

dans les recherches en pédiatrie (Phares, Lopez, Fields, Kamboukos, &

Duhig, 2005).

PARTIE THEORIQUE

- 124 -

Résumé…

Le modèle TSC propose un cadre théorique permettant de comprendre,

au-delà des facteurs individuels propres à l’enfant, l’influence des facteurs

parentaux sur l’ajustement de celui-ci à la maladie chronique. Initialement,

ce modèle ne considère que l’influence des facteurs maternels sur

l’ajustement de l’enfant ; or, ce chapitre démontre l’importance de

l’inclusion des pères dans les recherches en pédiatrie. Ainsi pour mieux

comprendre comment les facteurs parentaux influencent l’ajustement de

l’enfant atteint d’une maladie chronique (ex. mucoviscidose), il est essentiel,

que ce soit en tant que clinicien ou en tant que chercheur, de porter son

attention non plus exclusivement sur le rôle des mères mais aussi sur celui

des pères (Ievers & Drotar, 1996; Phares et al., 2005). A partir de ce constat,

le modèle TSC a été adapté afin d’y inclure les variables paternelles (cf.

Figure 2). Cette adaptation du modèle TSC sert de cadre conceptuel à ce

travail de thèse pour l’évaluation de l’influence des facteurs parentaux sur

l’ajustement de l’enfant atteint de mucoviscidose (cf. Chapitre 11).


- 125 -

Figure 2 – Adaptation du modèle transactionnel du stress et du coping (reproduction d’après Thompson et al., 1994)

Paramètres

démographique

s (ex. âge et sexe

de l’enfant, niveau

socio-

économique)

Paramètres de

la maladie (ex.

nature, sévérité)

AJUSTEMENT

MATERNEL

PROCESSUS D’ADAPTATION PARENTAL

(ex. Stress parental, perception de la

maladie, stratégies de coping)

PROCESSUS D’ADAPTATION CHEZ

L’ENFANT

AJUSTEMENT

DE L’ENFANT

AJUSTEMENT

PATERNEL

Chapitre 6

Objectifs de recherche

- 129 -

Chapitre 6 Objectifs de recherche (VERSION FRANÇAISE)

L’objectif de cette thèse de doctorat est d’étudier la QV des enfants

atteints de mucoviscidose en âge scolaire (8 à 12 ans). Cet objectif général

se décompose en quatre sous-objectifs qui sont répartis en deux parties.

PARTIE 1 : ETUDE DE VALIDATION

Le premier sous-objectif consiste en la validation d’un nouveau format

d’administration (version tablette) de l’outil de QV utilisé pour cette

recherche, l’Inventaire Systémique de Qualité de Vie pour Enfants (ISQV-

E©). Cette étude reflète notre volonté de créer un outil au format et au

design approprié à l’âge de l’enfant. Bien que l’ISQV-E offre déjà l’avantage

de tenir compte d’un certain nombre de considérations méthodologiques

énoncées au chapitre 2 (ex. fondement conceptuel et définition

opérationnelle de la QV – cf. Annexe 1 ; auto-évaluation ; approche

modulaire ; différentes formes ciblant différents groupes d’âge), ce travail

de thèse propose une amélioration du format original de l’outil (planche en

bois). Les qualités psychométriques du nouveau format de l’ISQV-E (version

tablette) ainsi que les avantages liés à l’utilisation d’un outil numérique

seront présentés au chapitre 8.

PARTIE 2 : ETUDES SUR LA QV

Le deuxième sous-objectif vise à investiguer le bien-être émotionnel (le

niveau d’anxiété-état et -trait et les symptômes dépressif) et la QV des

enfants atteints de mucoviscidose en comparaison à un groupe d’enfants

tout-venant. Cette étude est motivée par l’observation suivante : les

PARTIE THEORIQUE

- 130 -

informations concernant le bien-être psychologique des enfants en âge

scolaire atteints de cette pathologie sont limitées, surtout en comparaison à

un groupe contrôle. Bien que certaines études aient mis en évidence la

présence de symptômes dépressifs et d’anxiété chez ces enfants (Lawler,

Nakielny, & Wright, 1966; Teicher, 1969; Tropauer, Franz, & Dilgard, 1977),

la pertinence des résultats de celles-ci, datant de plus d’une trentaine

d’années, pose question à l’heure actuelle compte tenu des avancées

scientifiques (ex. traitement plus efficace). Plus récemment, seulement trois

études, à notre connaissance, ont examiné l’anxiété (Bregnballe, Thastum, &

Schiotz, 2007), les symptômes dépressifs (Bregnballe et al., 2007) et la QV

(Kianifar, Bakhshoodeh, Hebrani, & Behdani, 2013) des enfants atteints de

mucoviscidose en comparaison à un groupe contrôle. Ainsi, l’objectif de

cette deuxième étude, présentée au chapitre 9, est de réaliser un état des

lieux actuel des connaissances sur le bien-être émotionnel et la QV des

enfants atteints de cette pathologie.

Guidé par certaines considérations développementales, le troisième

sous-objectif de ce travail de recherche est d’examiner le rôle de certains

facteurs individuels sur la QV des jeunes patients atteints de mucoviscidose.

En effet, bien que la période de l’enfance soit caractérisée par d’importants

changements cognitifs (Ernst, Johnson, & Stark, 2010), la plupart des

contributions sur le développement du concept de maladie suggèrent que

les représentations de cette dernière sont incomplètes avant l’âge de 11-12

ans (cf. Chapitre 4). Sur base de ces informations, nous émettons

l’hypothèse qu’une représentation incomplète de la maladie entraînerait

des croyances erronées et des préoccupations infondées chez les enfants

atteints de mucoviscidose ; celles-ci pouvant jouer un rôle sur l’ajustement à

cette dernière (ex. QV). Ainsi, sur base du modèle de l’autorégulation de

Leventhal et al. (1980), le chapitre 10 investiguera l’influence des

représentations de la maladie (cognitives et émotionnelles), des stratégies

de coping et d’un critère d’ajustement intermédiaire (cf. bien-être

CHAPITRE 6 – OBJECTIFS

- 131 -

émotionnel) sur la QV des enfants atteints de mucoviscidose. Une

adaptation du modèle à une population pédiatrique sera également

proposée.

Enfin, les facteurs individuels ayant été étudiés, le quatrième sous-

objectif de cette thèse vise à examiner le rôle des facteurs

environnementaux sur la QV des enfants atteints de mucoviscidose. Parmi

ces facteurs, l’influence des variables parentales a reçu une attention

particulière. En effet, de nombreuses recherches en pédiatrie ont démontré

une relation entre l’ajustement des parents et celui de l’enfant (cf. Chaney et

al., 1997; Colletti et al., 2008; Hocking & Lochman, 2005). Cependant,

malgré cet engouement, le rôle des pères a été sous-investigué et l’inclusion

de ces derniers dans les études se révèle être, encore à l’heure actuelle, un

défi pour les chercheurs (Phares, Lopez, Fields, Kamboukos, & Duhig, 2005).

Ainsi, sur base du modèle transactionnel du stress et du coping de

Thompson et al. (1992), l’étude présentée au chapitre 11 examinera le rôle

des processus d’adaptation des pères ET des mères (stress parental,

représentations de la maladie et stratégies de coping) ainsi que de leur QV

sur celle des enfants atteints de mucoviscidose.

- 133 -

Chapter 6 Research objectives (ENGLISH VERSION)

The overall purpose of this research project is to examine quality of life

(QOL) in school-aged children with CF (8-12 years old). This objective spits

into four sub-objectives divided into two parts.

PART 1: VALIDATION STUDY

The first sub-objective aims to validate a new format (tablet version) of

the measure used to assess QOL in this research: the Quality of Life

Systemic Inventory for Children (QLSI-E©). This study is the result of our

will to create a better age-appropriate format of the tool. Despite the QLSI-E

offers many advantages considering methodological issues in pediatric

assessment (see chapter 2; conceptual framework and operationalized QOL

definition – see Appendix 1; self-report, modular approach, different forms

depending on age groups), this research project was the opportunity to

make improvements in regards the original format of the measure (wood

board). Psychometric properties of the QLSI-E’s new format (tablet version)

and the advantages of using a technology-based approach is presented in

chapter 8.

PART 2: QOL STUDIES

The second sub-objective aims to investigate emotional well-being (i.e.

state- and trait-anxiety, depressive symptoms) and QOL in school-aged

children with CF in comparison to a healthy control group. In general, data

on psychological well-being in children with CF are limited, especially in

comparison to a healthy control group. Although early researches found a

THEORY

- 134 -

high incidence of anxiety and depression in children with CF (Lawler,

Nakielny, & Wright, 1966; Teicher, 1969; Tropauer, Franz, & Dilgard, 1977,

relevance of these findings, over 30 years old, is questionable given the

advances that have been made in the medical treatment of CF. More

recently, only three studies, to our knowledge, examined anxiety

(Bregnballe et al., 2007), depressive symptoms (Bregnballe et al., 2007) and

QOL (Kianifar et al., 2013) in children with CF in comparison to a control

group. Therefore, the purpose of this study is to offers a state-of-the-art on

emotional well-being and QOL in pediatric CF (see chapter 9).

Guided by some developmental considerations, the third sub-objective

of this research project aims to examine the role of individual factors in QOL

of youths with CF. Although childhood is characterized by evolving

cognitive skills and knowledge (Ernst et al., 2010), most of the contributions

in children’ conceptualization of illness suggests that illness representation

of school-aged children is incomplete (see chapter 4). Based on this finding,

we hypothesized that incomplete representation at this age may lead to

possible misinformation and unfounded concerns about CF; which in turn

may impact children’s health outcome (i.e. QOL). Thereby, based on the

Common Sense Model of Self-Regulation (Leventhal et al., 1980), this study

examines the influence of illness representation (i.e. cognitive and

emotional), coping strategies and an intermediate emotional outcome (i.e.

emotional well-being) on QOL in school-aged children with CF (see chapter

10). An adapted model was also developed when applying in pediatric

populations.

Finally, individual factors being previously studied, the fourth sub-

objective aims to examine the role of contextual factors on QOL in youths

with CF. Since numerous studies have demonstrated the robust

transactional relation between parent and child adjustment (see Chaney et

al., 1997; Colletti et al., 2008; Hocking & Lochman, 2005), family contextual

factors have received a great deal of attention in this research project.

CHAPTER 6 – OBJECTIVES

- 135 -

However, fathers are underrepresented in pediatric research; most studies

examining almost exclusively the role of mothers. In addition, inclusion of

fathers in studies still poses considerable challenges for researchers

(Phares et al., 2005). Thus, guided by the Transactional Stress and Coping

Model (Thompson et al., 1992), this study examines whether adaptational

processes in mothers AND fathers (i.e. parenting stress, illness perception,

coping strategies) and parental QOL are related to the QOL in children with

CF (see chapter 11).

PARTIE 2

Méthodologie

Chapitre 7

Procédure de recrutement des différentes études

Chapitre 7

Procédure de

recrutement des

différentes études

- 141 -

Chapitre 7 Procédure de recrutement des différentes études

Comme mentionné dans le chapitre 6 (Objectifs de recherche), cette

thèse de doctorat se divise en deux parties : (a) la validation d’un nouveau

format (tablette) de l’outil de QV utilisé dans le cadre de cette recherche, à

savoir l’ISQV-E et (b) l’étude de la QV chez les enfants en âge scolaire

atteints de mucoviscidose. La phase de recrutement, initialement prévue en

Belgique, a été répliquée lors d’un séjour de recherche d’un an aux États-

Unis d’Amérique. Ainsi, la première partie de ce chapitre exposera la

méthodologie utilisée pour les diverses études réalisées en Belgique. La

deuxième partie, quant à elle, présentera les procédures de recherche

utilisées dans le cadre des études mises en place aux États-Unis d’Amérique.

1. En Belgique

1.1. Etude 1 : Validation d’un format tablette (iPad) de

l’ISQV-E (Touchèque et al., in press)

Contexte. Après de fructueuses discussions avec le groupe de recherche

interuniversitaire (Université de Liège en Belgique - l’Université de Lorraine

en France et Université du Québec à Montréal) sur l’ISQV-E, il a été décidé

que cette thèse était l’occasion d’améliorer l’outil en créant un nouveau

format de l’ISQV-E disponible sur tablette (cf. objectif 1 ; chapitre 6). Une

application pour tablette (iPad) a ainsi été développée avec l’aide d’un

informaticien et ensuite testée auprès d’une population d’enfants afin de

valider ce nouveau support.

Critère d’inclusion. Pour participer à l’étude : (1) l’enfant devait être

âgé entre 8 et 12 ans ; (2) l’enfant devait être francophone ; (3) l’enfant ne

devait pas présenter de problèmes de santé.

MÉTHODOLOGIE

- 142 -

Outils. Les participants ont dû compléter l’ISQV-E.

Procédure. Après avoir obtenu l’accord du comité d’éthique de

l’Université de Liège et celui de l’échevin de l’Instruction Publique de la ville

de Liège, différentes écoles primaires et secondaires de la province de Liège

ont été contactées ; sept d’entre elles ont accepté de participer à ce projet de

recherche. La procédure de recrutement consistait en la distribution, par les

écoles, de lettres d’information et de consentement éclairé à destination des

parents. Le formulaire de consentement devait être retourné à l’école en

communiquant leurs coordonnées téléphoniques et en précisant si oui ou

non les parents consentaient à la participation de son enfant à l’étude dans

un délai de 15 jours. Le chercheur contactait ensuite les parents ayant

donné leur accord afin de fixer un rendez-vous au domicile de l’enfant pour

l’évaluation de ce dernier. Après un intervalle de deux semaines, ces mêmes

enfants étaient à nouveau évalués mais uniquement pour établir la fidélité

test-retest de l’ISQV-E (20 min).

Cette étude de validation est en cours de publication dans une revue

anglophone : Psychological Assessment (cf. Ch 8.).

1.2. Etude 2 : QV des enfants atteints de mucoviscidose

Contexte. Cette étude a pour objectif d’examiner le bien-être

émotionnel et la QV des enfants atteints de mucoviscidose, en comparaison

à un groupe contrôle (cf. objectif 2 ; chapitre 6) ainsi que d’identifier le rôle

des facteurs individuels (cf. objectif 3 ; chapitre 6) et parentaux (cf. objectif

4 ; chapitre 6) sur la QV de ces enfants. Pour réaliser ces objectifs, deux

échantillons ont été collectés : a) des familles ayant un enfant atteint de

mucoviscidose et b) des familles ayant un enfant sans problèmes de santé.

CHAPITRE 7 – PROCÉDURE DE RECRUTEMENT

- 143 -

1.2.1. Etude 2.a : recrutement des familles ayant un

enfant atteint de mucoviscidose

Critères d’inclusion. Pour participer : (a) l’enfant devait porter le

diagnostic de mucoviscidose depuis au moins un an; (b) l’enfant devait être

âgé entre 8 et 12 ans ; (c) la mère ET le père de l’enfant devaient tous les

deux participer à l’étude – les parents séparés/divorcés étaient également

invités à participer à condition que chacun des deux parents aie des

contacts réguliers avec l’enfant ; (d) les participants devaient parler

français.

Outils. Le protocole de l’étude est présenté dans le Tableau 1.

Procédure. Quatre centres spécialisés pour la mucoviscidose en

Belgique et un centre en France ont été contactés : (1) le Centre

Mucoviscidose de Liège, collaboration entre le Centre Hospitalier Chrétien

(CHC) de l’Espérance et le Centre Hospitalier Régional (CHR) de la

Citadelle ; (2) le Centre Mucoviscidose (ULB) de l’Hôpital Universitaire des

Enfants Reine Fabiola (HUDERF) ; (3) le Centre Mucoviscidose de l’UZ

Brussel ; (4) le Centre Mucoviscidose des Cliniques Universitaires Saint-Luc

(UCL Bruxelles) et (5) le Centre Mucoviscidose du Centre Hospitalier

Régional Universitaire (CHRU) de Lille. Le centre de l’UCL n’a pas été en

mesure d’apporter son aide au projet en raison d’une restructuration du

personnel médical qui rendait difficile l’implication de l’équipe soignante

dans le processus de recrutement. Le centre de Lille avait donné son accord

pour participer au projet de recherche mais l’aboutissement de cette

collaboration n’a pas eu lieu en raison des complications liées aux comités

d’éthiques français (ex. lourdeur de la procédure administrative, long délai

de traitement des dossiers). Trois centres ont donc participé à cette

recherche : le CHC et CHR, l’ULB et l’UZ. Les accords auprès des comités

d’éthique de ces différents hôpitaux ont été obtenus dans les trois mois qui

ont suivi l’introduction des dossiers (date d’accord : 13 Mars 2012 ; Etude

MÉTHODOLOGIE

- 144 -

multicentrique ; numéro de protocole: B412201213307). Après l’obtention

de l’accord, tous les participants potentiels ont été informés du projet de

recherche via une lettre envoyée à l’ensemble des familles éligibles par leur

centre de référence. Les hôpitaux ont ensuite fourni au chercheur la liste

des familles qui rencontraient les critères d’inclusion. Toutes les familles

qui sélectionnées ont été contactées par le chercheur via un appel

téléphonique. Ceci dans le but de leur expliquer brièvement l’étude et leur

demander s’ils étaient intéressés de participer à ce projet de recherche. Une

visite à domicile était ensuite convenue avec les familles intéressées afin de

remplir les questionnaires. Lors de l’évaluation, les instructions étaient

dans un premier temps fournies aux parents afin qu’ils remplissent leurs

questionnaires de manière autonome pendant que le chercheur remplissait

les questionnaires avec l’enfant, dans une pièce séparée. Lorsque les

parents étaient tous les deux présents lors de l’évaluation, les

questionnaires de chaque participant étaient rendus en main propre au

chercheur le jour même de l’évaluation. Dans le cas d’un parent absent lors

du rendez-vous à domicile, le parent présent expliquait les consignes à

l’autre parent qui remplissait les questionnaires dans les jours qui suivaient

l’évaluation et les renvoyait ensuite au chercheur par courrier.


- 145 -

Tableau 1 – Protocole de recherche des études 2.a et 2.b

Questionnaires PARENTS Auteurs – Version originale Auteurs – Traduction française

Parenting Stress Index Short form 4th

edition (PSI-4-SF)

Abidin (2012)

Touchèque, Etienne, Stassart, and Catale (in

press)1

Family Environment Scale (FES) Moos and Moos (1981) Auteur inconnu, disponible sur

http://www.mindgarden.com/96-family-

environment-scale#horizontalTab4 ou via

l’auteur de la version originale

Coping Health Inventory for Parents

(CHIP)

McCubbin et al. (1983)

Missotten, P. (non publié)

Brief Illness Perception Questionnaire

(BIPQ)*

Broadbent, Petrie, Main, and

Weinman (2006)

Auteur inconnu, publié sur :

http://www.uib.no/ipq/

Dad’s Active Disease Support (DADS) Wysocki and Gavin (2006) Touchèque, M. (non publié)

Inventaire Systémique de Qualité de

Vie (ISQV)

Dupuis et al. (1989) NA

*non inclus dans le protocole de recherche chez les familles du groupe contrôle

1 La validation française du PSI-SF 4e édition a été réalisée au cours de ce travail de recherche. L’article écrit a été accepté pour publication

en tant que « Brief report » et sera publié début 2016 dans « Journal of Community Psychology » (voir annexe 2).

http://www.mindgarden.com/96-family-environment-scale#horizontalTab4

http://www.mindgarden.com/96-family-environment-scale#horizontalTab4

http://www.uib.no/ipq/

MÉTHODOLOGIE

- 146 -

Tableau 1 (suite) – Protocole de recherche des études 2.a et 2.b

Questionnaires ENFANTS Auteurs – Version originale Auteurs – Traduction française

State Trait Anxiety Index for

Children (STAIC)

Spielberger, Edwards, Lushene,

Montuori, and Platzek (1973)

Turgeon and Chartrand (2003)

Child Depression Inventory (CDI) Kovacs & Beck (1977) – CDI-I

Kovacs (2010) – CDI-II

Mack and Morr (1982)

Children’s Illness Perception

Questionnaire (CIPQ) *

Walker, Papadopoulos, Lipton, and

Hussein (2006)

Touchèque, M. (non publié)

Kidcope Spirito, Stark, and Williams (1988) Touchèque, M. (non publié)

Learning Experience Questionnaire

(LEI) **

Muris, Merckelbach, and Meesters

(2001)

Stassart, C. (non publié)

Inventaire Systémique de Qualité de

Vie pour Enfants (ISQV-E©)

M. Touchèque et al. (in press) – version

tablette

NA

* Non inclus dans le protocole de recherche chez les familles du groupe contrôle

** Le LEI était inclus dans le protocole de recherche en Belgique. Cependant, le protocole a dû être réévalué afin d’optimiser la phase

de recrutement aux USA. En effet, l’évaluation ayant lieu lors des visites de routine à l’hôpital, la LEI a été retiré afin de réduire le

temps de passation.


- 147 -

1.2.2. Etude 2.b : recrutement des familles ayant un

enfant sans problème de santé

Critères d’inclusion. Pour participer : (a) l’enfant ne devait pas

présenter de problèmes de santé ; (b) l’enfant devait être âgé de 8 à 12 ans ;

(c) la mère et le père de l’enfant devaient tous les deux participer à l’étude –

les parents séparés/divorcés étaient également invités à participer à

condition que chacun des deux parents aie des contacts réguliers avec

l’enfant ; (d) les participants devaient parler français.

Outils (idem étude 2.a). Le protocole de l’étude est présenté dans le

Tableau 1.

Procédure (idem étude 1). Les familles ayant donné leur accord pour

participer ont été recrutées sur base d’un appariement selon l’âge et le sexe

des enfants de l’étude 3.a. Un rendez-vous au domicile de la famille était fixé

afin de compléter les questionnaires.

2. Aux États-Unis d’Amérique

Contexte générale du séjour de recherche aux USA. La phase de

recrutement de l’étude 2 ayant abouti à un faible échantillon (n=20

familles), un séjour à l’étranger d’une durée d’un an a été envisagé afin

d’augmenter la taille de l’échantillon et ainsi, favoriser la publication

scientifique de nos études. Ce séjour a également permis d’introduire une

dimension culturelle au projet de recherche en repérant les spécificités

propres à chaque culture (Belge vs Américaine) en termes de gestion et de

vécu de la maladie par l’enfant et ses parents. Ce séjour de recherche a

débuté le 1er Octobre 2013 à West Virginia University (WVU) au sein du

laboratoire de psychologie pédiatrique dirigé par le Dr. Christina Duncan.

Lors de ce séjour, au-delà des bénéfices liés au recrutement, il m’a été offert

l’opportunité de participer aux activités académiques de l’université

d’accueil (ex. présentations de cas cliniques, conférence, etc.), d’assister à

MÉTHODOLOGIE

- 148 -

différents cours (ex. « Evidence-based therapy in children and adolescents »),

de participer à l’écriture d’articles scientifiques en collaboration avec le

laboratoire de recherche et d’assister à des conférences internationales

(Touchèque, 2014).

2.1. Etude 3 : Validation d’une version anglaise de

l’ISQV-E format tablette

Contexte. Ce séjour de recherche représentait une belle opportunité de

valider le nouveau format tablette de l’ISQV-E en une version adaptée à une

population anglophone. Bien que cette étude de validation ne faisait pas

partie des objectifs de départ de ce séjour, elle s’est progressivement mise

en place suite à diverses réflexions lors de réunions d’équipe à WVU et avec

l’accord du Dr. Anne-Marie Etienne, promotrice de thèse.

Critères d’inclusion. Pour participer à l’étude : (1) l’enfant devait être

âgé entre 8 et 12 ans ; (2) l’enfant devait parler anglais ; (3) l’enfant ne

devait pas présenter de problèmes de santé.

Outils. Le protocole utilisé est présenté dans le tableau 2.

Procédure. La méthodologie de recherche a été soumise à l’Insitutional

Review Board (IRB) de WVU (accord le 22 Août 2014 ; numéro de protocole:

1311126057). Le recrutement a eu lieu au sein de trois écoles de l’état de

Virginie-Occidentale. La procédure consistait en la distribution, par les

écoles, de lettres d’information et de consentements éclairés à destination

des parents. Le formulaire de consentement devait être retourné à l’école en

précisant si oui ou non les parents consentaient à la participation de son

enfant à l’étude. Après réception des formulaires et l’estimation du nombre

d’enfants à évaluer, plusieurs journées de recrutement ont été

programmées dans les écoles afin de compléter les questionnaires. Lors de

ces journées, les élèves dont les parents avaient donné leur accord, étaient

appelés par groupe de deux afin de leur présenter l’étude, de compléter le


- 149 -

formulaire de consentement et les questionnaires. Trois chercheurs étaient

présents à trois endroits différents de l’école. A l’arrivée des deux étudiants,

chacun d’entre eux se rendait auprès d’un chercheur afin de compléter le

formulaire de consentement ainsi que les questionnaires nécessitant d’être

remplis individuellement. Ensuite, les deux étudiants se déplaçaient à la

troisième table afin de compléter le reste des questionnaires qui pouvait

être administrés en groupe. Au même moment les deux élèves suivants

entraient dans la pièce, et ainsi de suite. L’évaluation durait

approximativement 45 min : 25 min en individuel et puis 20 min en groupe.

Après un intervalle de deux semaines, ces mêmes enfants étaient à nouveau

évalués mais uniquement pour établir la fidélité test-retest de l’ISQV-E (20

min).

Tableau 2 – Protocole de recherche pour l’étude 2

State-Trait Anxiety Inventory for Children (STAIC)*

Children’s Depression Inventory 2 (CDI-II)*

Pediatric Quality of Life Inventory (PedsQL)*

Trail Making Task (TMT)**

Quality of Life Systemic Inventory for Children (QLSI-C©)**

*Questionnaires complétés en individuel

**Questionnaires complétés en groupe

Ces données n’ont pu être exploitées telles quelles pour une étude de

validation en raison de son faible échantillon. Cependant, une partie de ces

dernières (STAIC, CDI-II et ISQV-E) a été utilisée afin de constituer un

groupe contrôle pour l’étude 4.b. L’autre partie des données récoltées (TMT

et PedsQL) n’a pas pu être utilisée dans le cadre de ce projet de recherche.

MÉTHODOLOGIE

- 150 -

2.2. Etude 4 : QV des enfants américains

2.2.1. Etude 4.a : Recrutement des familles ayant un

enfant atteint de mucoviscidose

Critères d’inclusion. Pour participer : (a) l’enfant devait porter le

diagnostic de mucoviscidose depuis au moins un an; (b) l’enfant devait être

âgé entre 8 et 12 ans ; (c) la mère et le père de l’enfant devaient tous les

deux participer à l’étude – les parents séparés/divorcés étaient également

invités à participer à condition que chacun des deux parents aie des

contacts réguliers avec l’enfant ; (d) les participants devaient parler anglais.

Outils. Le protocole utilisé est présenté dans le tableau 1.

Procédure. Trois hôpitaux ont été contactés: (1) WVU’s Mountain State

Cystic Fibrosis Center (Morgantown, WV), (2) The OU Cystic Fibrosis Center

at Children’s Hospital of Oklahoma City et (3) The Antonio J. and Janet

Palumbo Cystic Fibrosis Center at Children’s Hospital of Pittsburgh. Suite à

un changement survenu dans la réglementation de l’hôpital concernant la

venue de chercheurs ou étudiants externes à des fins d’observation ou

d’expérimentation, l’hôpital d’Oklahoma n’a pas été en mesure d’apporter

son aide à ce projet de recherche. Deux hôpitaux ont donc participé à cette

recherche : ceux de WVU et de Pittsburgh. Après avoir obtenu l’accord de

ces derniers, les démarches relatives des comités d’éthique ont été

entamées. La règlementation relative au comité d’éthique des USA diffère de

celle de la Belgique. Aux USA, il n’y a pas de dossier à remettre pour chaque

hôpital ou Université participante. Un seul dossier doit être rempli via une

plateforme en ligne et envoyé à l’Institutional Review Board (IRB) de

l’Université de l’étudiant, à savoir WVU. Les différents hôpitaux participants

doivent signer un accord qui doit être ensuite téléchargé sur la plateforme.

Une fois l’accord de tous les hôpitaux participants téléchargé et le dossier

en ligne rempli, l’IRB de l’Université se charge de réviser le projet de


- 151 -

recherche. En raison de la lourdeur de la procédure de soumission du

dossier à l’IRB, l’accord pour débuter le recrutement a été donné en date du

3 Mai 2014 (étude multicentrique ; numéro de protocole : 1310112099).

Après obtention de l’accord par l’IRB, le recrutement des familles, lors des

visites de routine dans leur centre pour la mucoviscidose, a débuté. Dans un

premier temps, les familles étaient approchées par leur médecin qui leur

expliquait brièvement l’étude et leur proposait de rencontrer le chercheur

et son assistant (undergraduate student de WVU) pour discuter plus en

détails de l’étude. Les familles ayant marqué leur accord étaient ensuite

vues par les chercheurs afin que leur soient fournies les explications

complètes de l’étude et afin de leur proposer de participer. Deux possibilités

étaient offertes aux familles qui acceptaient de participer : soit ils

remplissaient les questionnaires sur place, le jour-même, soit ils les

remplissaient lors de leur prochaine consultation (2-3 mois plus tard) s’ils

n’étaient pas disponibles en ce premier jour. Peu importe l’option choisie,

l’évaluation avait lieu au centre lors d’une visite de routine. L’assistant se

chargeait de fournir les instructions aux parents afin qu’ils remplissent

leurs questionnaires de manière autonome pendant que le chercheur

remplissait les questionnaires avec l’enfant, dans une pièce séparée.

Lorsque les parents étaient tous les deux présents, les questionnaires de

chaque participant étaient rendus en main propre au chercheur le jour de

l’évaluation. Dans le cas d’un parent absent lors du rendez-vous, le parent

présent reprenait les questionnaires à domicile et expliquait les consignes à

son conjoint (ou ex-conjoint). Celui-ci remplissait ensuite les questionnaires

dans les jours suivants l’évaluation et les renvoyait finalement au chercheur

par courrier.

MÉTHODOLOGIE

- 152 -

2.2.2. Etude 4.b : Recrutement des familles ayant un

enfant sans problème de santé

Contexte. Le timing étant trop court, le recrutement des familles ayant

un enfant sain n’a pas été réalisé au cours du séjour de recherche à WVU.

Cependant, les enfants recrutés dans le cadre de l’étude 1 ont été appariés

selon l’âge et le sexe aux enfants de l’étude 4.a afin de constituer un groupe

contrôle.

Outils et procédure (idem étude 3). Le protocole de l’étude est

présenté dans le Tableau 2. Seules les échelles d’anxiété, de symptômes

dépressifs et de QV ont été utilisées dans le cadre de cette étude 4.b.

PART 3

Research studies

Chapter 8

A comparison of a tablet version of the Quality of Life Systemic Inventory

for Children (QLSI-C) to the standard paper version

Chapter 9

Anxiety, depression and quality of life in school-aged children with Cystic

Fibrosis: A cross-cultural study

Chapter 10

Applying the Common-Sense Model of Self-Regulation to Pediatric Cystic

Fibrosis: Identifying Psychosocial Factors Associated with Quality of Life

Chapter 11

Parenting stress, parental illness perception and coping strategies

associated with Quality of life in children with Cystic Fibrosis: the mediating

role of parental adjustment

Chapter 8

A comparison of a tablet version

of the Quality of Life Systemic

Inventory for Children (QLSI-C)

to the standard paper version

Touchèque, M., M.A., Etienne, A.-M., PhD., Missotten, P., PhD., & Dupuis, G,

PhD. 1

1 Touchèque, M., Etienne, A.-M., Missotten, P., & Dupuis, G. (2015). A

comparison of a tablet version of the Quality of Life Systemic Inventory for

Children (QLSI-C©) to the standard paper version. Psychological Assessment,

27(4).

RESEARCH STUDIES

- 158 -

Abstract

Integration of e-Health technologies for purposes of both assessment and

intervention has recently become an interest area in pediatric psychology. The

purpose of this study is to present psychometric characteristics of a

technology-based (i.e., tablet administration) approach for measuring quality of

life (QOL) in children. Eighty children (8-12 years) completed the Quality of Life

Systemic Inventory for Children (QLSI-C©) twice over a two-week delay, in a

crossover design that used paper and tablet-based modes of administration.

Equivalence of scores across methods was examined using Intraclass

correlation coefficients (ICC), augmented by paired t-test and Pearson’s

correlations. Test-retest reliability was assessed using paired t-test and

Pearson’s correlations while internal consistency was assessed using

Cronbach’s coefficient. Results showed a good concordance across methods of

administration (ICCs = .72 to .91; r = .56 to .83). Paired t-test showed no

significant differences between the tablet and paper version of the QLSI-C.

Internal consistency reliability yielded acceptable Cronbach’s alphas for all

QLSI-C scores, with all α >.70. Test-retest reliability for the tablet-administered

QLSI-C was good (r = .66 to .90). Paired t-test showed no significant difference

between time 1 and 2 for the QLSI-C scores, except for the state score. Findings

established the reliability of the tablet-administered QLSI-C scores. This

technology approach to assessment is more attractive for children, decreases

time for administration, and enhances the ease of scoring. These advantages

might encourage both clinicians and researchers to consider using e-Health

developments in assessment in pediatric psychology.

Keywords: Assessment; quality of life; reliability; technology-based

questionnaire; children.

CHAPTER 8 –VALIDATION OF THE TABLET-ADMINISTERED QLSI-C

- 159 -

1. Introduction

In the past two decades, various evaluation methods have been

employed to assess quality of life (QOL) and health-related quality of life

(HRQOL) in pediatrics: self- versus proxy-report questionnaires and generic

versus specific tools. Use of self- versus proxy-report questionnaires have

been broadly debated in clinical pediatrics and child health research

(Etienne et al., 2011; Riley, 2004). Literature indicates that children as

young as 6 years old can successfully report valuable information about

their own health (Abbott & Gee, 2003; Riley, 2004). However, QOL of

school-aged children is relatively under-investigated (Raat,

Mangunkusumo, Landgraf, Kloek, & Brug, 2007; J. L. Wallander & Varni,

1998). Use of generic versus specific QOL tools is also a controversial issue.

Generic instruments are designed to be applicable to all population

subgroups, it can be used to measure (and compare) QOL for numerous

chronic illnesses; however, they may not be sensitive to particular aspects

of the disease. Unfortunately, disease-specific measures cannot be used to

compare results across diseases or conditions (G. H. Guyatt & Jaeschke,

1990; Tian-hui, Lu, & Michael, 2005). Thus, a modular perspective is more

and more encouraged to combine advantages of both usual tools (generic

and specific) (Eiser & Jenney, 2007; Eiser & Morse, 2001c; Missotten et al.,

2007).

Most of QOL (self- and proxy-report; generic and specific)

questionnaires estimate this concept as a current state (i.e. How I feel about

my health, for example in the past two weeks) without considering the

child’s expectations (i.e. How I would like to feel in the future) and the

child’s evaluation of life priorities (individual perception of the importance

of each life domains) (Missotten et al., 2007). However, the World Health

Organization’s QOL definition goes beyond the single concept of current

state; it represents “an individual’s perception of their position in life in the

RESEARCH STUDIES

- 160 -

context of the culture and value systems in which they live and in relation to

their goals, expectations, standards and concerns. It is a broad ranging

concept affected in a complex way by the person’s physical health,

psychological state, level of independence, social relationships, and their

relationship to salient features of their environment.” (WHOQOL Group,

1993)(p.153). Therefore, it would be important to include these notions in

child-focused measures of QOL.

Based on these shortcomings, the Quality of Life Systemic Inventory for

Children (QLSI-C©) (Etienne et al., 2011) was developed. The QLSI-C is a

self-report measure of QOL, based on a modular approach, appropriate for

children aged 8 to 12 years that considers QOL as the difference between

the current state and the child’s expectations, weighted by the importance

assigned for each life domain. The theoretical model behind the QLSI

(Dupuis et al., 1989) were inspired by the systemic approach on biologic

systems and cybernetics and the definition of the QOL were based on the

notion of discrepancy and the Aristotelian notion of happiness. In this

model, all human activities are oriented towards an end (a goal), that

certain ends are subordinated to others but that the ultimate end is the

pursuit of happiness (G. Dupuis et al., 2000). Thus, Dupuis et al. (1989)

have defined QOL as follow: ‘‘QOL is, at a given time, a state that

corresponds to the level attained by a person in his pursuit of hierarchically

organized goals’’.

Data from the original QLSI-C, as from other (HR)QOL questionnaires,

are traditionally collected on paper format but integration of e-Health

technologies for purposes of assessment has recently become an interest

area in pediatric psychology (Ritterband & Palermo, 2009). Most of

technology-based QOL measures for children use an online mode of

administration (PedsQL, Exeter HRQL, KIDSCREEN-27, etc.) whereas

development of application for Androids for assessment purposes is rare.

The development of a tablet format of the QLSI-C was preferred in a web-


- 161 -

based mode of administration for the following reasons: (1) the touch

screen is more attractive, especially for children; (2) no need to have

internet access; (3) a tablet is easier to carry, especially in the context of

data collection in hospitals or at home. Further, most of health-related

questionnaires using technology (i.e. computer questionnaire) are self-

administrated mode of data collection (Raat, Mangunkusumo, Landgraf, et

al., 2007; Vallejo, Jordán, Díaz, Comeche, & Ortega, 2007; Young et al., 2009).

In contrast, the QLSI-C preferred a face-to-face interview method. This

mode of administration demonstrated a better data quality in comparison

to self-administration (Bowling, 2005). First, motivation to respond and

give an accurate respond can be enhanced by the interviewer. Second, face-

to-face interview is the least burdensome method for the respondents.

Third, interviewers have a higher control over the questionnaire. Fourth,

interactions between respondent and interviewer are enhanced and thus,

more information may be obtained in face-to-face interview than other

situations (Bowling, 2005). Thus, the new tablet format of the QLSI-C

combines advantages of the usual face-to-face interview with a mode of

administration using technology.

The purpose of this study is to examine the score equivalence between

the QLSI-C modes of administration and assess the reliability of the tablet-

administered QLSCI-C scores in order to replace the original format by the

tablet format.

2. Method

2.1. Participants and study design

Children were recruited from seven elementary schools in the area of

Liège (Belgium). To be included, children had to be: (a) 8 to 12 years of age;

(b) French-speaking; (c) and without a chronic illness, injury, or health

condition. The total sample consists of 80 children (40 girls and 40 boys)

RESEARCH STUDIES

- 162 -

aged 8 to 12 years (M=9.75; SD=1.53). Majority of children came from a

rural environment (n=70). Among the seven elementary schools which

participated to the study, three schools were located in an urban

environment (295 potential children) and four were located in a rural

environment (430 potential children). Nine percent of the total sample

reported that they never used a tablet (n=7). When analysed by preference

of mode of administration, 58% have no preference (n=23), 40% preferred

the tablet format (n=16) and only 2% preferred the paper format (n=1).

Children were approached at their school by the distribution of

newsletters for their parents. When parents consented their child’s

participation, the research assistant contacted them to schedule a home

visit. Children were required to complete the Quality of Life Systemic

Inventory for Children (QLSI-C©) twice over a two week delay, in a

crossover design that used paper and tablet-based modes of administration.

Children were randomly assigned to one of four groups: 25% of the sample

used tablet formats at both time (group 1); 25% used tablet format and

then paper format (group 2); 25% used paper format and then tablet format

(group 3); and 25% used paper formats at both time (group 4). The ration

of males to females is relatively equal within the four groups. This random

assignment of 20 children per group was based on a priori power analyses

(Faul, Erdfelder, Buchner & Lang, 2009). According these analyses, a sample

size of 20 was adequate to give the study a power of 80 to detect medium to

large effect sizes when comparing means (Cohen’s d = .67) or using

correlations (Cohen’s q = .56).

2.2. Measures

Quality of Life Systemic Inventory for Children (QLSI-C©); paper

version (Etienne et al., 2011). QLSI-C is an assessment tool of QOL based

on a modular approach for children 8 to 12 years aged. The generic scale


- 163 -

consists on a 20-items scale representing life domains of children. Specific

modules of six additional items (e.g. (Touchèque & Etienne, 2013) can be

added to the generic scale. Each domain is presented in both words and

pictures and the response sheet consists of three wooden boards.

The first board is a Visual Analog Scale representing a circle from the

best possible situation to the worst possible situation. For each item, the

child uses a full arrow to indicate on the circle his/her current state (“how

happy are you NOW?”) and a dotted arrow to indicate his/her personal goal

(“Where would you like to be?”). These arrows are positioned in reference

to the ideal situation (i.e. to be perfectly happy with my health) which is at

the same place on the circle for everyone. On the second board, the child

indicates whether she/he thinks that, in the last few days, her/his current

situation has been stable or is moving closer to or away from the ideal

situation. If the situation is improving or deteriorating, the child has to

specify the speed of improvement or deterioration and choose between the

following possibilities: a walker (=very slowly), a cyclist (=slowly), a car

(=quickly) or a plane (=very quickly).On the third board, the child indicates,

on a 7-point Likert scale, how important each domain is to her/him from

“essential” to “not important at all”.

Four overall scores are calculated: state, goal, rank and gap. The state

score is the difference between the current situation and the ideal situation;

a high score indicates that the current situation is far from the ideal. The

goal score is the difference between expectations and the ideal situation; a

high score indicates that the desired situation is far from the ideal. The rank

score reflects the priorities assigned to each life domain; a high score

indicates difficulties prioritizing life domains. The gap score, representing

the score of QOL, is the difference between the present situation (state) and

the child’s expectations (goal), weighted by the speed of improvement and

deterioration and the importance (rank) assigned for each life domains; a

RESEARCH STUDIES

- 164 -

low score reflects a better QOL. The QLSI-C has good reliability and validity,

with alphas for each score ranging from .71 to .92 (Etienne et al., 2011).

Quality of Life Systemic Inventory for Children (QLSI-C©); tablet

version. An App of the QLSI-C on a tablet computer has been developed.

The App that we developed is only available for iPads (Apple product) but

we would like to extend it to other tablets in the future. Each domain of the

QLSI-C is still presented in both words and pictures but the child answers

on the tablet (see Figure 1) instead of answering on three wooden boards.

Children slide their finger on the tablet to place arrows on the circle and

choose the speed of improvement or deterioration and the importance of

the domain. They can change the position of the arrows and their answers

as many times as they wish. Children can also go back to a previous

question if they want to change their answers afterwards. Note that the

design of the response sheet on tablet sticks to the design of the wooden

boards. Instructions and scoring for the tablet version are the same as the

paper version, except for the rank score. As a reminder, this score reflects

the priorities assigned to each life domain and was rated using a 7-point

Likert scale. On the tablet version, the child rates each domain using a 5-

point Likert scale instead of 7. Researchers who developed the QLSI-C

noticed that children had difficulties to understand the difference between

the three last possibilities of the 7-point Likert scale (less important – not

important – not important at all) and suggested to modify the Likert scale

from 7 to 5-point for the new format. Thus, we remove the three last

options and replace them by one option only (“not very or not important”).

Note that we standardized the paper and the tablet format using a 5-point

Likert scale in the analyses for both mode of administration. Once children

have finished the questionnaire, they validate to save the data on the tablet.

Then, results in a excel file are exported from the tablet to an email address.

Finally, results from the excel file can be copy/paste in the scoring sheet.


- 165 -

Figure 1 – The tablet-administered QLSI-C: Item 1

2.3. Statistical analysis

Analyses were performed using a statistical program (SPSS 20.0) (IBM

Corp., 2011). Equivalence of scores across method of administration was

examined using Intraclass correlation coefficients (ICC), augmented by

paired t-test and Pearson’s correlations. Test-retest reliability was assessed

using paired t-test and Pearson’s correlations while internal consistency

was assessed using Cronbach’s coefficient. The Fisher-Bonett test was used

to compare alpha levels across method. Level of significance was set at p

<.05. Note that six outliers from group 2 and 3 were excluded from the

subsequent analyses based on regression diagnostics and other indices

(standard errors, Cook’s Distance and residual).

RESEARCH STUDIES

- 166 -

3. Results

3.1. Score equivalence

ICCs between methods of administration were high, ranging from .72

and .91, for the all QLSI-C scores (i.e. (Cicchetti, 1994). Paired t-test showed

no significant differences in mean score between paper and tablet format

and Pearson correlations between methods were moderate to high, ranging

from .56 to .83 (See Table 1).

3.2. Internal consistency reliability

Both paper and tablet administration yielded acceptable Cronbach’s

alphas for all scores, with all α >.75 (i.e. (Nunnally & Bernstein, 1994).

Cronbach’s alphas for the scores of the paper version (n=40) were: state: α

= .89, goal: α = .91, rank: α = .82, gap: α = .77. Cronbach’s alphas for the

scores of the tablet version (n=39) were: state: α = .87, goal: α = .92, rank: α

= .79, gap: α = .80. Cronbach α comparison using the Fisher-Bonett test

based on Kim and Feldt (2008) showed no significant differences between

the group that completed the paper version of the QLSI-C and the group that

completed the tablet version.

3.3. Test-retest reliability

Table 2 presents results of the test-retest reliability analysis for the

tablet-administered QLSI-C scores. QLSI-C scores of the tablet version

demonstrated good test-retest reliability. However, despite a high test-

retest correlation (r = .90), we found a significant difference between time 1

and 2 for the state score (i.e. child’s current situation). As regard with the

paper version, Pearson correlation coefficients between scores suggested

good test-retest reliability (state: r = .70; goal: r = .87; gap: r = .64; rank: r =


- 167 -

.73). No significant difference in means exists between time 1 and 2 for the

paper-administered QLSI-C scores.

4. Discussion

The purpose of this study was to compare the tablet-administered QLSI-

C with its original paper version. Scores derived through paper and tablet

administration were comparable, with high correlations and no difference

between methods. The good concordance of the QLSI-C scores across

methods of administration establishes the score equivalence of the tablet-

administered QLSI-C in comparison to the original paper format. All

Cronbach’s alpha exceeded .70 suggesting a good internal consistency of the

tablet-administered QLSI-C scores. In addition, comparison in alpha levels

showed no differences between methods of administration. Test-retest

analyses for the tablet-administered QLSI-C demonstrated stability over

time for the goal, gap and rank scores. However, we found a difference

between time 1 and 2 for the state score, suggesting that the children’s

current situation has changed within two weeks. This phenomenon may be

explained by an observation we have made during face-to-face interviews

with children suggesting that children’s perception of well-being can

quickly change depending on everyday life events (e.g. being bothered by

sibling, eating something he/she doesn’t like, etc.). Moreover, although most

of QOL questionnaires, including the QLSI-C, assess the well-being of the

child in the past two weeks or months, we observed that it is recent events

(i.e. from the same day or the day before) that make a difference in how

children respond to the QLSI-C. Thus, it might be difficult for children to

answer questions considering their overall mood of the past few weeks

without being focused on events of the day only. This phenomenon can

especially be an issue with questionnaires assessing QOL as a current state.

RESEARCH STUDIES

- 168 -

Table 1 - Equivalence of scores across method of administration

N† Mean

differences

(SD)

95% CI* Paired

t-test

p-

value

Cohen’s d

[95% CI]

Pearson

r**

Intermethod

ICCs***

QLSI-C state 34 -0.39 (7.58) [-3.03 – 2.26] -.298 .768 .04 [-2.34 – 2.42] .72 .84

QLSI-C goal 34 0.22 (3.44) [-.97 – 1.42] .383 .704 .04 [-1.35 – 1.42] .83 .91

QLSI-C rank 34 0.01 (0.17) [-.05 – .07] .265 .792 .05 [-0.01 – 0.10] .60 .76

QLSI-C gap 34 -0.08 (1.17) [-.49 – .32] -.413 .683 07 [-0.23 – 0.36] .56 .72 † Six outliers from group 2 and 3 were excluded.

*95% Confidence Interval Estimates for mean differences

**All p<.001

***Two-way mixed; absolute agreement

Table 2 - Two-week test-retest reliability of the tablet- administered QLSI-C

N Tablet T1

Mean (SD)

Tablet T2

Mean (SD)

95% CI* Paired

t-test

p-

value

Cohen’s d

[95% CI ]

Pearson

r**

QLSI-C state 20 15.38 (11.58) 11.64 (9.56) [1.36 – 6.11] 3.288 .004 .36 [-2.85 – 3.57] .90

QLSI-C goal 20 7.59 (6.55) 6.26 (6.64) [-.97 – 3.63] 1.211 .241 .21 [-1.79 – 2.20] .72

QLSI-C rank 20 1.59 (0.16) 1.61 (0.18) [-.09 – .05] -.641 .529 .12 [0.07 – 0.17] .66

QLSI-C gap 20 2.55 (4.52) 2.38 (6.13) [-1.91– 2.26] .175 .863 .03 [-1.59 – 1.66] .69

*95% Confidence Interval Estimates for mean differences

**All p<.001


- 169 -

As a result, it might be important to consider, when assessing children’s

well-being, to first briefly assess their day mood, including recent events,

which may influence their well-being at the time of the assessment.

Overall, results from this study provided support for the reliability of

the tablet –administered QLSI-C scores. Our findings confirm the results of

previous studies that have demonstrated good psychometric properties of

online-administered questionnaires scores in school-aged children and

adolescents in comparison to their original paper version using the

Activities Scale for Kids (ASK) and the Pediatric Quality of Life Inventory

(PedsQL) (Young et al., 2009), the Child Health Questionnaire – Child Form

(CFQ-CF) (Raat, Mangunkusumo, Landgraf, et al., 2007), the Asthma and

Fruit Questionnaire (Mangunkusumo et al., 2006), the KIVPA,

(Mangunkusumo et al., 2005) and respiratory questionnaires (Raat,

Mangunkusumo, Mohangoo, Juniper, & Van Der Lei, 2007).

Strength of the current study is the application of a randomized

crossover design that allows the comparison of indicators of reliability at

both group and individual level (Garcia, Benet, Arnau, & Cobo, 2004).

Interval time between the two assessments was long enough to allow the

participant to forget all previously provided answers at the second

assessment. Moreover, based on a priori power analyses (see Method), the

sample size was sufficient to address the research questions about score

equivalence between administration modes and reliability of the tablet-

administered QLSI-C scores. However, generalization of findings from our

research is limited. First, post hoc power analyses (Faul, Erdfelder, Buchner,

& Lang, 2009) showed that our study is underpowered given our actual

sample size and effect sizes. Nevertheless, given the small effect sizes

reported in this study, to yield a power of 0.8, we would need more than a

thousand participants to detect small inter- and intra- method differences

which would suggest low practical significance. Second, because response

rates were low and most children who participated in the study came from

RESEARCH STUDIES

- 170 -

a rural environment, this research do not allow us to presume that our

achieve sample is representative of the French-speaking children in

Belgium. The overall low completion rates in this study may be explained by

the fact that reasons for participating were altruistic; no financial payment

or compensation was provided to participants in this research. However, it

has been showed that financial payment was the most important motivator

for healthy volunteer studies (Chang, Hendricks, Slawsky, & Locastro,

2004). Another possible explanation for low response rates is that parents

are often asked to participate to studies via their child’s school and get tired

of participating. Third, validity of the tablet-administered QLSI-C was not

investigated in this study. Thus, further support for the new format,

including criterion-related validity studies, is needed. Future research

should replicate this study with a larger sample size, a more heterogeneous

sampling and, to a larger extent, with other population (e.g. clinical

populations).

In conclusion, the tablet format of QLSI-C appears valid in comparison

to the original paper format. Thus, both formats of the QLSI-C can be used

for assessment purposes; the choice of the version depends on the research

design or the clinical practice. The original format of the QLSI-C, although it

offers more control on the encoding, is expensive to produce and difficult to

carry. The tablet format, despite computer-related problems, showed major

advantages. First, this medium allows the incorporation of colors, smileys,

graphics and sounds within the questionnaire to make it fun and interesting

for the children to complete. Second, it makes fast, simple and convenient

testing. Third, the electronic scoring eliminates manual data entry and thus,

reduces transcription errors as well as workload by researchers. Therefore,

results from this research combined with the advantages offered by the

tablet format provide more support for the eHealth assessment modality

and encourage both clinicians and researchers to consider using eHealth

technologies in assessment in pediatric psychology.

Chapter 9

Anxiety, depression and quality

of life in school-aged children

with Cystic Fibrosis: A cross-

cultural study

Malorie Touchèque, M.A., Christina Duncan, PhD., Courtney Bee, David

Orenstein, M.D., Kathryn Moffett, M.D., Georges Casimir, M.D., PhD., Anne

Malfroot, M.D., & Anne-Marie Etienne, PhD.1

1 In submission

RESEARCH STUDIES

- 174 -

Abstract

Background. Data on emotional well-being and QOL in children with CF are

limited. This study aims to examine anxiety, depressive symptoms and quality

of life (QOL) in children with CF in comparison to healthy youth. Method.

Thirty-six children with CF (20 Belgians and 16 Americans) and 36 matched

healthy controls participated in the study. Using a cross-sectional design, all

children (8-12 years) completed measures of anxiety, depressive symptoms

and quality of life. Results. In the United-States, children with CF reported

similar level of anxiety, depressive symptoms and QOL than healthy children. In

Belgium, children with CF reported similar level of anxiety, higher rates of

depressive symptoms and a poorer QOL than the control group. In both

countries, higher anxiety and depressive symptoms are related to poorer QOL.

Conclusion. Literature on psychological functioning in children with CF has

produced mixed results. Further research should investigate the influence of

cultural background in the explanation of these results.

Keywords: emotional well-being; quality of life; youth; culture; control group.

CHAPTER 9 – EMOTIONAL WELL-BEING AND QOL IN PEDIATRIC CF

- 175 -

1. Introduction

Advances in research have led to improved treatment and subsequently,

increased long-term survival in Cystic Fibrosis (CF); however, the complex,

time-intensive daily treatment regimens can present considerable

psychosocial challenges (Besier & Goldbeck, 2011). In general, data on

emotional well-being and QOL in school-aged children with CF are limited,

especially in comparison to a healthy control group. Early researches found

a high incidence of anxiety and depression in children with CF (Lawler et al.,

1966; Teicher, 1969; Tropauer et al., 1977); however, many studies

exploring this type of research are over 30 years old, suggesting their

findings may be less relevant given the advances that have been made in the

medical treatment of CF. More recently, findings on anxiety in children with

CF showed that these children were more anxious than children in the

background population (Bregnballe et al., 2007). These same authors found

similar rates of depressive symptoms in children with CF than the general

population (Bregnballe et al., 2007). With regard to QOL, a recent study

showed that children with CF reported a poorer QOL than the background

population (Kianifar, Bakhshoodeh, Hebrani, & Behdani, 2013). This lack of

literature on emotional well-being and QOL support the importance of

studying school-age period in children with CF. Ernst et al. (2010) also

supported this research perspective by justifying that children with CF

experience specific struggles related to school-age period that may impact

their psychological health. Major concern during this developmental period

is the peer relationship. Specifically, because children’s identity and sense of

competence develops through peer comparison (Reis, Collins, & Berscheid,

2000), children with CF begin to recognize their CF-related differences

(D'Auria, Christian, & Richardson, 1997). In addition, they have to cope with

substantial treatment burden; school-aged children with CF spend more

than one hour/day completing treatment-related tasks (Ziaian et al., 2006).

RESEARCH STUDIES

- 176 -

As examples, these challenges can influence the child’s experience of illness

by representing risk for psychological distress (Ernst et al., 2010).

In addition, illness experience is also strongly influenced by culture.

Indeed, it may vary among populations or from one country to another

according to differences in cultural heritage, value systems, family

structure, medical systems, values regarding the communication of illness,

health care providers, etc. (Levenstein et al., 2001). These cultural factors

shape illness by influencing beliefs about disease etiology, appropriate

treatments, proper self-care and preventive treatment, and appropriate

doctor and patient conduct as well as perceptions of symptoms and

emotional states (Shaw, Huebner, Armin, Orzech, & Vivian, 2009). Although

illness experience is culturally constructed, cross-cultural studies are

limited in pediatric CF. Only one research, the International

Depression/Anxiety Epidemiological Study (TIDES), has been conducted in

eight European countries and in the United-states to assess depression and

anxiety in patients with CF and their caregivers (Duff et al., 2014). However,

this study does not include patients less than 12 years of age. According

Ortega and Calderon (2000), failing to accommodate cultural differences

when providing physical or psychosocial health care is associated with

more severe disease outcomes.

To our knowledge, no studies (cross-cultural or not) have been

conducted to assess emotional well-being and QOL in school-aged children

with CF; especially in comparison with a control group. Moreover, no

studies have examined the relation between psychological disturbance (i.e.

anxiety and depressive symptoms) and QOL in a population of pediatric CF.

Therefore, this study aims to examine anxiety, depressive symptoms and

QOL in a multicultural sample (i.e. Belgium and USA) of children with CF in

comparison to healthy youth. This overall objective is divided into two sub-

aims: A) Compare anxiety, depressive symptoms and QOL between children

with CF and healthy youth in a matched control group. Based on previous


- 177 -

research and clinical experience, we hypothesized that children with CF

report more anxiety and depressive symptoms as well as a poorer QOL than

the background population; B) Investigate the relation of anxiety and

depressive symptoms with QOL in school-aged children with CF. Since

anxiety and depression are considered to influence QOL (DeMaso et al.,

2004; Dupuis et al., 2000; Havermans, Colpaert, & Dupont, 2008; Tsao,

Meldrum, Kim, & Zeltzer, 2007; Yohannes, Willgoss, Fatoye, Dip, & Webb,

2012; Zeller & Modi, 2006), we postulate that higher levels of anxiety and

depressive symptoms are related to poorer QOL.

2. Method

2.1. Study design and subjects

Using a cross-sectional design, participants were recruited at CF centers

in Belgium in the United States. Ethics Committee in both countries

approved research procedures. Inclusion criteria were that the child must:

(a) have a diagnosis of CF for at least one year; (b) be between 8 and 12

years old; and (c) be French- or English-speaking. Children who met the

inclusion criteria were asked to participate either during their routine CF

clinic appointment (in the USA) or over the telephone (in Belgium). The

researcher then obtained written assent and consent from the child and

parent, respectively during the clinic appointment (USA) or a home visit

(Belgium), after which children completed study questionnaires. In the

United States, 32 children with CF were approached for this study and 12

children refused to participate because they were not interested in taking

part to the study. Among the 20 children who agreed to participate, 2 did

not complete the study (dropout: 10%). The participation rate (56.25%)

yielded a sample of 18 American children with CF. However, 2 participants

were removed from the analyses because they did not matched (age and

RESEARCH STUDIES

- 178 -

sex) with an American children without medical conditions. Thus, the total

sample consisted of 16 American children with CF. In Belgium, 36 children

with CF were approached for this study and 16 children refused to

participate. Thereby, the total sample consisted of 20 Belgian children with

CF (participation rate: 55.56%).

This study also involved a matched (age & sex) control group of Belgian

(n=20) and American (n=16) children without medical conditions.

Participants were recruited from schools where consent forms were sent

home to parents of relevant students (ages 8-12), signed and returned to

the school, indicating whether parents agreed to their child’s participation.

Matched students with parental consent subsequently completed the study

questionnaires either during a home visit (in Belgium) or in small groups

during school (in USA).1

2.2. Measures

State-Trait Anxiety Inventory for Children (STAIC) (Spielberger et

al., 1973). The STAIC consists of two 20-item self-report scales measuring

state anxiety (i.e., temporal feelings of fear or worry) and trait anxiety (i.e.,

general tendency for child to be anxious) in children 8-14 years of age. With

each item rated on a 3-point Likert-type scale, the total raw score for both

scales ranges from 20 to 60. Higher raw scores indicate higher levels of

anxiety.

Children’s Depression Inventory (CDI) (Kovacs & Beck, 1977);

revised version (CDI-2) (Kovacs, 2010). The CDI is a 27-item (CDI; used

in Belgium) or a 28-item (CDI-2; used in the USA) self-report measure using

a 3-point response scale and assessing symptoms of depression in youths 7

to 17 years old. For each item, three statements are proposed and the child

is asked to select the one that best describes his/her feelings for the

1 See chapter 7 for more details about procedure.


- 179 -

previous two weeks. Both versions yield a Total score as well as subscale

scores and provide standardized T-scores allowing comparison of scores

across versions. The total scale T-scores were used in this study and range

from 34 to 100, with higher scores indicating more depressive symptoms.

Quality of Life Systemic Inventory for Children (QLSI-C©) – Tablet

version (Touchèque et al., in press). The QLSI-C is a 20-item self-report

assessment tool of QOL, based on a modular approach, for children 8-12

years of ages. It covers the child’s physical, emotional, cognitive, social and

family functioning. Using a Visual Analog Scale, for each life domain,

children indicate their rating for the present situation and their

expectations using a circle, as well as a rating for its importance. QLSI-C

evaluates QOL in terms of difference (gap) between the present situation

(state) and the child’s expectations (goal), weighted by the importance

(rank) assigned for each life domain. Thus, four overall scores are

calculated: state, goal, rank and gap. For the purpose of this research, only

the gap score was used because it represents the QOL. The gap score ranges

from -100 to 100; a low (or negative) score reflects a better QOL (Etienne et

al., 2011).

2.3. Statistical analyses

Analyses were conducted using SPSS 20.0 (IBM Corp., 2011). When

distributions were non-normal, we ran non-parametric analyses in addition

to parametric analyses. Because parametric and non-parametric results

converged, we reported the parametric statistics. Sample t-tests were used

to investigate differences in means between the CF group and the control

group. Pearson’s correlations were used to examine the relation of anxiety

and depressive symptoms with QOL. For all analyses, the level of statistical

significance was p<.05.

RESEARCH STUDIES

- 180 -

3. Results

3.1. Descriptive statistics

Thirty-six children with CF (23 boys, 13 girls; M age = 10.25, SD = 1.31),

including 20 Belgians and 16 Americans, and 36 matched (for culture, age

and gender) healthy controls participated in the study. Mean scores for

level of anxiety, depressive symptoms and QOL in children with CF and

healthy children from both countries are displayed in Table 1.

3.2. Disease group comparisons for psychosocial

measures

We ran four sample t-tests where the independent variable is the

disease group (CF vs healthy) and the dependent variables are: state-

anxiety, trait-anxiety, depressive symptoms and QOL. We replicate this

procedure twice: in the Belgian and the American group. Statistics and p-

values are reported in Table 1. In Belgium, children with CF reported

similar scores of anxiety (i.e. state and trait) than healthy children whereas

children with CF showed a poorer QOL (t = 2.982; p = .005) than their

matched control group. Note that the difference between children with CF

and their healthy peers on the depressive symptoms scale approached

significance (t = 2.003; p = .052). In the United States, there was no

statistical difference between the CF and the control group for level of

anxiety, depressive symptoms and QOL.


- 181 -

Table 1 - Descriptive statistics for anxiety, depression and QOL in the CF group

and the control group

Variables* n CF group

M (SD)

n Control

group

M (SD)

Sample t-

test

p

Belgium

STAIC-state 20 29.40 (3.83) 20 27.90 (3.91) 1.226 .228

STAIC-trait 20 33.50 (6.10) 20 33.25 (5.88) .132 .896

CDI 20 51.10 (7.23) 20 47.25 (4.64) 2.003 .052

QLSI-C 20 4.35 (4.46) 20 1.25 (1.34) 2.982 .005

USA

STAIC-state 16 27.63 (3.65) 16 27.81 (4.94) -.122 .904

STAIC-trait 16 32.25 (8.31) 16 37.69 (8.41) -1.840 .076

CDI 16 49.44 (9.05) 16 54.56 (8.53) -1.648 .110

QLSI-C 15† 1.76 (1.44) 15 1.93 (1.57) -.301 .766

*Raw scores were used for the STAIC and QLSI-C scale whereas T-scores were used for the CDI. †Missing data: one child did not want to finish the study package and did not complete the QLSI-C

3.3. Association between anxiety, depressive symptoms

and QOL

Pearson’s correlations are displayed in Table 2. Results showed that

level of anxiety and depressive symptoms are related to QOL in American

and Belgian children with CF; higher rates of anxious and depressive

symptoms being related to poorer QOL.

Table 2 – Correlations between anxiety, depressive

symptoms and QOL in children with CF

Quality of life

Belgian children with CF

State-anxiety .59**

Trait-anxiety .75**

Depressive symptoms .75**

American children with CF

State-anxiety .71**

Trait-anxiety .54*

Depressive symptoms .72**

** p < .01; * p < .05

RESEARCH STUDIES

- 182 -

4. Discussion

The study aims to (a) compare anxiety, depressive symptoms and QOL

between children with CF and healthy youth in a matched control group and

(b) investigate the relation of anxiety and depressive symptoms with QOL in

school-aged children with CF. With regard to group (CF vs healthy)

comparisons, findings from this research showed that level of anxiety in

both Belgian and American children with CF are similar to their healthy

peers; which is not in line with Bregnballe et al. (2007). With respect to

depressive symptoms, Belgian and American children with CF reported

similar rates of depressive symptoms than matched healthy youth. These

results are consistent with findings from Bregnballe et al. (2007). As

regards QOL, findings from our research showed that children with CF

reported a poorer QOL than healthy children in Belgium while no difference

was found between the two groups in the USA. Results from the Belgian

group replicated findings of Kianifar et al. (2013). First, these conflicting

results might be explained by cultural differences. Indeed, studies have

been conducted in different countries: Denmark (Bregnballe et al., 2007),

Iran (Kianifar et al., 2013), United-States and Belgium (this study). This

explanation would support the assumption that cultural background (e.g.

health care systems, cultural values, etc.) may influence psychosocial health

in pediatric CF. Second, the use of somewhat different data collection

procedures for each country (at home vs clinic context vs at school) may

explain a part of the different patterns of results across countries. Future

research should guarantee similar procedures.

Regarding the relation of anxiety and depressive symptoms with QOL,

results showed that higher rates of anxious and depressive symptoms are

related to poorer QOL in children with CF from both countries, which are

consistent with the literature (DeMaso et al., 2004; Dupuis et al., 2000;

Havermans et al., 2008; Tsao et al., 2007; Yohannes et al., 2012; Zeller &


- 183 -

Modi, 2006). These findings encourage to consider the role of emotional

well-being when studying (researchers) or promoting (clinicians) QOL in

children with CF. Thereby, before concluding a poor QOL in these youths, it

might be relevant to assess psychological disturbance and control if this

variables might not explained a poor QOL.

In sum, although generalization of our findings is limited given the small

sample size, this study sheds light on a missing literature in pediatric CF. To

our knowledge, no recent studies have examined psychosocial health in

school-aged children with CF. In addition, no studies have investigated the

relation between anxiety, depressive symptoms and QOL in this population.

Thus, it would be important to replicate this study with a larger sample size

for both the CF group and the control group. Moreover, this study suggests

that ethnic and cultural background may uniquely impact psychosocial

issues in school-aged children; however, cultural influence is

misunderstood and further investigations are needed.

Acknowledgements

Authors would thank Dr. Jean-Paul Sacré and Dr. Frédéric Pierart from the CF

Center of Liege (Belgium), Dr. Jonathan Spahr and Dr. Daniel Weiner from the

CF Center at the Children’s Hospital of Pittsburgh, Linda Baer (nurse

coordinator) and Alliene Farley (dietician) from West Virginia University’s

Mountain State CF Center, as well as Ellen Manegold from West Virginia

University Department of Psychology, for their kind assistance in data

collection. This study was a part of a 4-year research project entitled, “Quality

of life in children with cystic fibrosis” supported by the Health Psychology Unit

at the University of Liège (Belgium).

Chapitre 10

Applying the Common-Sense

Model of Self-Regulation to

Pediatric Cystic Fibrosis:

Identifying Psychosocial Factors

Associated with Quality of Life

Malorie Touchèque, M.A., Christina Duncan, PhD., Courtney Bee, David



1 In submission

RESEARCH STUDIES

- 186 -

Abstract

Objective: Based on the common sense model of self-regulation (CSM), this

study aims to examine mediational relations of the cognitive and emotional

pathway of the CSM in a pediatric population with cystic fibrosis (CF). Method:

Using a cross-sectional design, 38 children with CF aged between 8 and 12

years participated in the study. All children were asked to complete

questionnaires assessing psychological disturbance, coping strategies, illness

perception and QOL. Results: The mediational role of coping strategies

between representation of illness and QOL was not confirmed. However, results

showed that psychological disturbance mediates the effect of emotional illness

representation and emotion-focused coping strategy on QOL.Conclusion:

Findings suggest that the CSM needs to be adapted when applied with a

pediatric population. Future research should explore the possibility that illness

representation and coping behaviors exist at the same level and can

independently impact health outcome in school-aged children with CF.

Keywords: common-sense model; mediator; quality of life; school-aged

children; cystic fibrosis

CHAPTER 10 – CSM IN CHILDREN WITH

- 187 -

1. Introduction

Due to recently developed therapies, long-term survival in cystic

fibrosis (CF) has notably increased and patients’ life expectancy with CF

today is in the early 40s (Royce & Carl, 2011). However, complex, time-

intensive daily treatment regimens still pose substantial psychosocial

challenges (Besier & Goldbeck, 2011). As a result, quality of life (QOL)

measurement in CF represents a key parameter to quantify and evaluate the

impact of both the disease and its treatment on the patient’s life (Abbott et

al., 1997; Royce & Carl, 2011).

Few studies have been conducted on QOL in school-aged children with

CF; they have focused on assessing effects of age, gender and disease

severity on QOL (Groeneveld et al., 2012; Hegarty, MacDonald, Watter, &

Wilson, 2009; Thomas, Mitchell, O’Rourke, & Wainwright, 2006), evaluating

agreement between parent- and child-report of QOL (Groeneveld et al.,

2012; Hegarty et al., 2009; Thomas et al., 2006), comparing QOL between

children with CF and a control group (Kianifar et al., 2013) as well as

between inpatients and outpatients with CF (Hegarty et al., 2009), and

examining the relation of treatment time and hassles to health-related QOL

in children with CF (Ziaian et al., 2006).

The common sense model of self-regulation (CSM) described by

Leventhal et al. (1980) provides a framework for understanding factors that

may influence quality of life in people experiencing illness. The CSM

describes three stages in the processing of new information. First,

individuals make sense of the problem and assess the threat to their health

by developing two parallel, yet interrelated, representations of the threat:

cognitive and emotional (stage 1: interpretation). The cognitive

representation is the development of illness cognitions according its cause,

timeline, consequences and controllability. The emotional representation is

the changes in the individual’s emotional state resulting from the illness.

RESEARCH STUDIES

- 188 -

Second, individuals generate and execute appropriate action in response to

difficulties that may arise from the illness and/or its treatment (stage 2:

coping). Finally, individuals assess how successful the coping stage has been

in relation to desired outcome (stage 3: appraisal). Although the

components of the CSM have been examined in various chronic diseases

(Costanzo, Lutgendorf, & Roeder, 2011; Griva, Myers, & Newman, 2000;

Horne & Weinman, 2002; Knowles, Wilson, Connell, & Kamm, 2011;

Scharloo et al., 1998), most of these studies have focused on adolescents

and adult patients. This observation is due to the fact that the CSM was

initially addressed to adult patients (Leventhal et al., 1980; Meyer,

Leventhal, & Gutmann, 1985). Thus, prior to applying the CSM to a pediatric

population, some considerations should be raised. Although childhood is

characterized by evolving cognitive skills and knowledge (Ernst et al.,

2010), most of the contributions in children’ conceptualization of illness

suggests that illness representation of school-aged children is incomplete

(Au & Romo, 1999; Piaget & Inhelder, 1969). Based on this finding, we

hypothesized that possible misinformation and unfounded concerns about

CF may impact children’s health outcome (i.e. QOL). Moreover, since school-

aged children have reached an advanced level of emotional development

(e.g. emotional regulation, expression and understanding of complex

emotions) (Housiaux & Lahaye, 2008), we believed that emotional reactions

to the disease may also influence child’s health outcome.

Guided by these considerations about children’s cognitive and

emotional development and the CSM as a theoretical framework (see Figure

1), the purpose of this exploratory study is to test the relations on both the

cognitive and emotional pathways in a multicultural sample of school-aged

children with CF. Therefore, this study aims to examine whether: (a) coping

strategies mediate the effect of cognitive and emotional illness

representation on QOL; (b) psychological disturbance mediates the effect of

emotional illness representation and coping strategies on QOL.


- 189 -

Figure 1 – Schematic representation of Leventhal et al.’s (1980) Common Sense Model of Self-regulation based on variables used in

the present study

Feedback loop

Feedback loop

Cognitive illness

representation

(Timeline,

consequence, control)

Illness outcome

Quality of life

Problem-focused coping strategies

Emotional outcome

Psychological

disturbance

Illness stimuli

(i.e. disease severity,

somatic symptoms,

etc.)

Emotional illness

representation Emotion-focused coping strategies

RESEARCH STUDIES

- 190 -

2. Method


Using a cross-sectional design, two independent participant samples of

children with CF were collected in Belgium and the United States. The

research procedures were approved by Ethic Committees in both countries.

In Belgium, all potential CF participants were mailed a letter of information

from the CF Center that described the study and its requirements. Then,

hospitals provided the researcher with a list of children who met the

inclusion criteria. Inclusion criteria were that the child must: (a) have a

diagnosis of CF for at least one year; (b) be between the ages of 8 and 12

years; and (c) be French-speaking. The researcher telephoned parents of all

potential participants to briefly describe the study and ask if they were

interested in scheduling a home visit for their child to take part in the study.

Thirty-six children with CF were eligible for this study. Sixteen children

refused to participate because they were not interested in taking part in the

study. Thus, the total sample consisted of 20 Belgian children with CF

(participation rate: 56%).

In the United States, children were recruited during their routine CF

clinic appointment at their CF center. Inclusion criteria were the same as

those for the Belgian sample; however, children must be English-speaking

(rather than French). When patients met inclusion criteria, their medical

provider asked the family if they were interested in talking to a researcher

about the research. When a family agreed, a member of the research team

briefly described the study, its requirements, and participant rights. The

research team member then obtained assent and consent from the child and

parent, respectively. Children were given the option to: (a) complete study

measures during and/or after their clinic appointment; (b) schedule a later

date with research staff to complete study measures in the principal


- 191 -

investigator's research laboratory or at the participant’s home. A total of 32

children with CF were approached for this study. Twelve children refused to

participate because they were not interested in taking part in the study

(33%) or they did not have enough time to complete measures during or

after their clinic appointment (67%). Among the 20 children who agreed to

participate, 2 did not want to finish the study questionnaires (dropout:

10%). Thus, the participation rate (56.25%) yielded a sample of 18

American children with CF.

2.2. Measures

Background Information Form. All children completed a form asking

about their sociodemographic data (e.g. grade level, age). Medical staff

provided information about recent medical data (e.g. forced expiratory

volume in one second, FEV1) for participants with CF.

State-Trait Anxiety Inventory for Children (STAIC) (Spielberger et

al., 1973). The STAIC consists of two 20-item self-report scales, one each

for measuring state- and trait- anxiety in children between the ages of 8 and

14. Children rate each item using a 3-point Likert scale. The total raw score

ranges from 20 to 60 for each scale. A high total raw score indicates a high

level of anxiety.

Children’s Depression Inventory (CDI) (Kovacs & Beck, 1977);

revised version (CDI-2) (Kovacs, 2010). The CDI is a 27-item (CDI; used

in Belgium) or a 28-item (CDI-2; used in the USA) self-report measure

assessing symptoms of depression in youths 7 to 17 years old. For each

item, three statements are proposed and the child is asked to select the one

that best describes his/her feelings for the previous two weeks. Both

versions yield raw scores and standardized T-scores allowing comparison

of scores across versions. The total scale T-scores, ranging from 34 to 100+,

RESEARCH STUDIES

- 192 -

were used in this study. Higher T-scores indicate higher levels of depressive

symptoms.

Kidcope – Younger version (Spirito et al., 1988). The Kidcope is a 15-

item self-report measure assessing coping strategies employed by children

7 to 12 years old. First, the child reports a major health-related problem (in

children with CF) that has bothered them in the past month. Then, for each

item, children indicate if they have used the relevant strategy when

encountering problems. If they use the strategy, they then indicate its

efficacy on a 3-point Likert scale. Originally, investigators identified 10

coping strategies: problem-solving, distraction, social support, social

withdrawal, cognitive restructuring, self-criticism, blaming others,

emotional regulation, wishful thinking, and resignation. However, the

“emotional regulation” coping consisted of two items that had very different

endorsement patterns – one item was concerned with yelling, screaming, or

getting mad and the other was concerned with calming oneself – and can be

considered as independent variables (X²=.997; p=.318). The two items were

not related to each other (r=.02; p=.331) and were correlated differently

with the others coping strategies. Thus, for the purpose of this study, we

referred to the first item as emotional outburst and the second as

relaxation, as suggested by Cheng and Chan (2003).

Children’s Illness Perception Questionnaire (CIPQ) (Walker et al.,

2006). The CIPQ is a 26-item self-report instrument for children 7 to 12

years old adapted from the Illness Perception Questionnaire for adults

(John Weinman, Petrie, Moss-morris, & Horne, 1996). It consists of two

separate sections. The first section (16 items) assesses children’s illness

beliefs regarding the timeline, consequences and control/cure of their

illness and the second section (10 items) measures children’s beliefs

regarding the causal aspects of their disease. For each item, the child

answers on a dichotomous scale (‘‘true’’ or ‘‘false’’). For the purpose of this

study, only scores of the first section were entered into the analyses. For the


- 193 -

timeline subscale, scores range from 0 to 4; the higher the score is, the

longer the illness will last. For the consequences subscale, scores range

from 0 to 7; a higher score indicates more consequences. For the control

subscale, scores range from 0 to 5; the higher the score is, the less children

control their illness.

Quality of Life Systemic Inventory for Children (QLSI-C©) – Tablet

administration (Touchèque et al., in press). QLSI-C is a self-report

assessment tool of QOL, based on a modular approach, for children 8 to 12

years of age. It consists of a 20-item generic scale representing multiple

domains of life. QLSI-C evaluates QOL in terms of difference (gap) between

the present situation (state) and the child’s expectations (goal), weighted by

the importance (rank) assigned for each life domain. Thus, four overall

scores are calculated: state, goal, rank and gap. For the purpose of this

research, only the gap score, representing QOL and ranging from -100 to

100, was used; a low (or negative) score reflects a better QOL (Etienne et al.,

2011). Note that a CF-specific module (i.e. six additional items) was

developed (Touchèque & Etienne, 2014) and that item 1, namely emotional

functioning, was used to assess the emotional illness representation as the

CIPQ did not examine this component. The instruction of the CF-specific

item (e.g. “I feel worried or concerned when I think about my disease”) was

similar to the items of the IPQ-R related to the emotional representation

(e.g. “My illness does not worry me”) (Moss-Morris et al., 2002). Thus, based

on our clinical experience, we postulated that the state score of emotional

functioning assesses children’s emotional reactions to CF-related problems.

The state score ranges from 0 to 100; a higher score suggest that children

worried about their disease.

RESEARCH STUDIES

- 194 -


Statistical analyses were conducted using SPSS 20.0 (IBM Corp., 2011)

and mediation analyses were performed using the PROCESS macro for SPSS

(Hayes, 2013). Pearson’s correlations were performed to identify the

potential effects of demographic/illness parameters on QOL, so that these

effects could be controlled for in subsequent analyses. Then, four mediation

analyses were tested, with QOL being the outcome variable for each

mediation: (1) the mediation of coping strategies between cognitive illness

representation and QOL; (2) the mediation of coping strategies between

emotional illness representation and QOL; (3) the mediation of

psychological disturbance between emotional illness representation and

QOL; (4) the mediation of psychological disturbance between coping

strategies and QOL.

To consider a variable as a mediator, three criteria need to be met: (a)

the independent variable must significantly predict the dependent variable;

(b) the mediator must significantly predict the dependent variable; (c) the

independent variable must predict the mediator. The analysis of mediation

succeeded when after controlling for the effects of the mediator on the

dependent variable, the relation between the independent and the

dependent variable is significantly reduced (i.e. partial mediation) or does

no longer exist (i.e. complete mediation) (Baron & Kenny, 1986).

Note that we created a composite score (i.e. average) labelled

“psychological disturbance” including scores of trait-anxiety and depressive

symptoms. Level of significance for all analyses was set at p<.05.


- 195 -

3. Results


Thirty-eight children with CF (23 boys, 15 girls), including 20 Belgians

and 18 Americans, participated in the study (M age = 10.26; SD = 1.37). The

forced expiratory volume in 1 second predicted (FEV1%) was 90.71%

(SD=12.51).

3.2. Bivariate correlations

Statistical covariates were identified by examining the relation of

demographic/illness parameters (i.e. child’s age, sex, culture and FEV1)

with QOL in children with CF. Child’s cultural background (0=Americans;

1=Belgians) and child’s sex (0=girls; 1=boys) were significantly related to

QOL (Culture: r = -.39, p = .017; Sex: r = -.33, p = .046); Being a Belgian child

with CF and a boy was related to poorer QOL. Therefore, the potential

effects of child’s culture and sex were controlled in the subsequent analyses.

3.3. Mediation analysis

3.3.1. Mediation of coping strategies between

cognitive illness representation and QOL

We ran three simple regression analyses to examine whether the three

subscales of the CIPQ (i.e. Timeline, Consequences and Control) predict the

QOL in children with CF. Since none of the subscales was a significant

predictor of the QOL (Timeline: β = .19; t = 1.231; p = .227; Consequences: β

= .05; t = .313; p = .756; Control: β = .03; t = .196; p = .846), we did not run

an analysis of mediation to test whether coping strategies mediate the effect

of illness perception on QOL.

RESEARCH STUDIES

- 196 -

3.3.2. Mediation of coping strategies between

emotional illness representation and QOL

We ran a simple regression analysis to examine whether the emotional

illness representation predicts QOL in children with CF. Result revealed the

regression of emotional illness representation on QOL after controlling for

covariates was a marginal trend toward significance (β = .36; t = 2.033; p =

.051). Since this analysis barely missed statistical significance, we decided

to continue to test for mediation. Then, we run eleven simple regressions to

test whether each coping strategy (see methods) predicts QOL in children

with CF. Results showed that only emotional outburst coping was a

significant predictor of the QOL after controlling for covariates (β = .40; t =

2.682; p = .011). Finally, we performed a logistic regression (i.e. outcome =

binary variable) to examine whether emotional illness representation

predicts emotional outburst coping. Results revealed that, after controlling

for covariates, emotional representation of the illness did not predict the

use of emotional outburst coping (β = 1.14; Wald’s χ² = 1.099; p = .294). As a

result, we cannot test the mediational model in which emotional outburst

coping mediates the relation between emotional illness representation and

QOL.

3.3.3. Mediation of psychological disturbance

between emotional illness representation and

QOL

Results from previous regression analyses showed that emotional

illness representation predicted QOL after controlling for covariates (β =

.36; t = 2.033; p = .051). Thus, we ran a simple regression analysis to test

whether psychological disturbance predicts QOL in children with CF.

Results revealed that psychological disturbance was a significant predictor

of the QOL after controlling for covariates (β = .57; t = 4.791; p < .001).. We


- 197 -

also ran a simple regression analysis to examine whether emotional illness

representation predicts psychological disturbance. Results showed that

emotional illness representation predicted psychological disturbance after

controlling for covariates (β = 1.17; t = 2.832; p = .008).

Since all criteria were met for a mediation effect, we ran an analysis of

mediation to test whether psychological disturbance mediates the relation

between emotional illness representation and QOL in children with CF. The

unconditional indirect effect was significant (see Table 1). Emotional

representation of the illness predicted psychological disturbance, which in

turn predicted QOL in children with CF: higher psychological disturbance is

associated with poorer QOL. After controlling for the mediator, the relation

of emotional illness representation to QOL reduced from from β = .36 (p =

.051) to β = .02 (p = .813) (see Figure 2).

Table 1 – Unconditional Indirect effect of emotional representation on QOL

through psychological disturbance (n=35; bootstrap resamples = 10,000)

Mediator variable model (VD = Psychological disturbance)

Predictor Β SE t P

Intercept -.73 .35 -2.08 .046

Emotional representation 1.17 .41 2.83 .008

Culture .02 .32 .05 .958

Child’s sex .46 .35 1.30 .204

Dependent variable model (VD = QOL)

Predictor Β SE t P

Intercept .71 .08 9.39 < .001

Emotional representation .02 .09 .24 .813

Psychological disturbance .17 .04 4.64 < .001

Culture -.13 .06 -2.02 .052

Child’s sex -.10 .07 -1.39 .174

Bootstrap results for indirect effect of emotional representation on QOL

Β SE 95% BCa CI

Psychological disturbance .20 .09 (.0502, .4012)

RESEARCH STUDIES

- 198 -

Figure 2 – Mediation of psychological disturbance between emotional illness representation and QOL in children with CF

Emotional representation

Mediator Psychological disturbance

Quality of life

β = 1.17 ; SE =.41 ; p=.008

β = .02 ; SE =.09 ; p = .813b

β = .17 ; SE = .04 ; p < .001 b

β = .36 ; SE = .11 ; p = .051a

β = .57 ; SE = .35 ; p < .001a

a Direct effect in the regression model b Effects in the mediation model


- 199 -

3.3.4. Mediation of psychological disturbance

between coping strategies and QOL

Results from previous regressions analyses showed that QOL in

children with CF was predicted by emotional outburst coping (β = .40; t =

2.682; p = .011) and psychological disturbance (β = .57; t = 4.791; p < .001).

Thereby, we ran a simple regression to examine whether emotional

outburst coping predicts psychological disturbance. Results revealed that

emotional illness representation predicted psychological disturbance after

controlling for covariates (β = .91; t = 2.642; p = .013).

Since all criteria were met for a mediation effect, we ran an analysis of

mediation to test whether psychological disturbance mediates the relation

between emotional outburst coping and QOL in children with CF. The

unconditional indirect effect was significant (see Table 2). Emotional

outburst coping predicted psychological disturbance, which in turn

predicted QOL in children with CF: higher psychological disturbance is

associated with poorer QOL. After controlling for psychological disturbance,

the relation of emotional outburst coping to QOL reduced from β = .40

(p=.011) to β = .11 (p=.205) (see Figure 3).

RESEARCH STUDIES

- 200 -

Table 2 - Unconditional Indirect effect of emotional outburst coping on QOL

through psychological disturbance (n=37; bootstrap resamples = 10,000)

Mediator variable model (VD = Psychological disturbance)

Predictor Β SE t P

Intercept -.33 .26 -1.28 .208

Emotional outburst coping .91 .34 2.64 .013

Culture .13 .31 .42 .676

Child’s sex .06 .30 .19 .849

Dependent variable model (VD = QOL)

Predictor Β SE t P

Intercept .69 .06 11.97 .000

Emotional outburst coping .11 .08 1.29 .205

Psychological disturbance .15 .04 3.86 < .001

Culture -.13 .07 -1.95 .060

Child’s sex -.13 .07 -2.02 .052

Bootstrap results for indirect effect of emotional outburst coping on QOL

Β SE 95% BCa CI

Psychological disturbance .13 .06 (.0401, .2809)


- 201 -

Figure 3 – Mediation of psychological disturbance between emotional outburst coping strategy and QOL in children with CF

Emotional outburst coping

Mediator Psychological disturbance

Quality of life β = .11 ; SE = .08 ; p = .205a

β = .15 ; SE = .04 ; p < .001b

β = .91 ; SE =.34 ; p = .013

β = .40 ; SE =.88 ; p = .011b

β = .57 ; SE = .35 ; p < .001a

a Direct effect in the regression model b Effects in the mediation model

RESEARCH STUDIES

- 202 -

4. Discussion

Based on the Common Sense Model of Self-Regulation (Leventhal et al.,

1980), the purpose of this study was to test whether: (a) coping strategies

mediate the effect of cognitive and emotional illness representation on QOL;

and (b) psychological disturbance mediates the effect of emotional illness

representation and coping strategies on QOL. First, the assumption of the

Leventhal’s Common Sense Model that coping acts as a mediator between

cognitive illness representation and appraisal outcome (i.e. QOL) could not

be confirmed. Findings reported from this research indicate that illness

perception was not a significant predictor of the QOL in children with CF.

According some studies (Carey, 1995; Eiser, 1989; Kister & Patterson,

1980), children’s concept of illness depends on the acquisition of knowledge

about their illness. In the case of CF, children are not self-managing their

disease; parents do. As a result, children with CF might have reduced their

understanding of their disease and treatments requirements. The

development of children’s concept of illness may also be influenced by their

own health histories (Campbell, 1975). Children diagnosed with a disease at

an early age or at birth may not be able to fully understand the concept of

illness since they have never experienced being healthy. Thus, we postulate

that even though school-aged children with CF might not have developed a

comprehensive illness representation, it did not impact their QOL; however,

since the school-aged period allows the development of beliefs and

expectations related to the illness, assessment of cognitive representation

of illness during this period may facilitate development of psycho-

educational interventions to address misinformation and unfounded

concerns about CF and empower children to self-management (Ernst et al.,

2010).


- 203 -

Our results also suggest that emotional illness representation has a

direct effect on QOL that is not explained by the use of coping strategies in

children with CF. This is consistent with a meta-analytic review of the CSM

indicating that illness representation may be associated with outcomes

independently of coping strategies (Hagger & Orbell, 2003). In addition, our

results indicate that use of coping strategies was not a strong predictor of

the QOL in children with CF since only the use of emotional outburst as a

strategy to cope with a CF-related problem was associated with a poorer

QOL. Despite the lack of associations for other specific coping strategies, the

significant effect of emotional outburst on QOL illustrates the potential

importance of examining individuals’ coping strategies rather than using

taxonomies (i.e. approach vs avoidance; problem-focused vs emotion-

focused) in a pediatric CF population. Similar conclusions have been

suggested by Edgar and Skinner (2003) and Spirito et al. (1988).

Second, the results reported from this study showed that psychological

disturbance was a robust predictor of the QOL suggesting that children with

CF experiencing more psychological disturbance had a poorer QOL. This

result is in line with a study showing that having higher symptoms of

anxiety and depression was associated with poorer health-related QOL in

adults with CF (Havermans et al., 2008). In addition, psychological

disturbance was an important mediating factor of the relation between

emotional illness representation and QOL as well as between emotion-

focused coping strategies (i.e. emotional outburst) and QOL. Thus,

psychological disturbance appears to be a major construct in determining

QOL in children with CF which could be targeted for intervention.

The strength of this current study is the application of a theoretical

framework in pediatric CF that sheds light on the relations between illness

representation, coping strategies and appraisal outcomes (i.e. QOL).

However, there are some limitations to this study. First, the design used in

this research was cross-sectional which is not sufficient to demonstrate the

RESEARCH STUDIES

- 204 -

temporal ordering of effects. Second, different sample collection procedures

were used and may account for a part of the culture effect in the study.

Future research should guarantee similar procedures. Third, generalization

of findings is limited. It would be important to replicate this study with a

larger sample size.

In conclusion, this study did not provide support for the hypothesis that

coping strategies mediates the relation between illness representations (i.e.

emotional or cognitive) and QOL. However, findings from this research

highlight the importance of the emotional pathway in determining QOL in

children with CF, with psychological disturbance mediating the effect of

emotional illness representation and emotion-focused coping strategies (i.e.

emotional outburst) on QOL. Based on our findings, we developed an

adaptation of the Leventhal’s Common Sense Model when applying in

pediatric populations (see Figure 4). However, this adapted model only

includes individual factors that influence QOL in children with CF.

Additional research is needed to further examine the role of parental or

family factors in determining QOL in children with CF. Overall, these results

expand our understanding of risk factors associated with a poor QOL in

children with CF. Therefore, our findings have implications for developing

intervention strategies targeted specific needs and concerns in school-aged

children with CF.


- 205 -

Figure 4 – Schematic representation of Leventhal et al.’s (1980) Common Sense Model of Self-regulation adapted to children with

chronic disease

Feedback loop

Feedback loop

Cognitive illness

representation Timeline

Consequence

Control

Outcome 2

Quality of life

Outcome 1

Psychological

disturbance

Illness stimuli

(i.e. disease

severity, somatic

symptoms, etc.)

Coping

strategies

Emotional

illness

representation

RESEARCH STUDIES

- 206 -

Acknowledgements


Center of Liege (Belgium), Dr Jonathan Spahr and Dr. Daniel Weiner from the

CF Center at the Children’s Hospital of Pittsburgh, Linda Baer (center

coordinator) and Alliene Farley (dietician) form the WVU’s Mountain State CF

Center as well as Ellen Manegold from West Virginia University for their kind

assistance in data collection. This study was a part of a 4-years research

entitled “Quality of life in children with cystic fibrosis” supported by the Health

Psychology Unit at the University of Liège (Belgium).

Chapter 11

Parenting stress, parental illness

perception and coping strategies

associated with Quality of life in

children with Cystic Fibrosis: the

mediating role of parental

adjustment

Malorie Touchèque, M.A., Christina Duncan, PhD., Ellen Manegold, David



1 In process

RESEARCH STUDIES

- 210 -

Abstract

Objective. This study aims to examine whether parental quality of life (QOL)

acts as a mediator of the relation between parenting variables and QOL in

children with CF. Method. Using a cross-sectional design, 26 families having a

child with CF (8 to 12 years old) participated in the study. Parents (mothers

AND fathers) completed parenting stress, illness perception, coping strategies

and QOL questionnaires. Children completed a QOL measure. Results.

Parenting variables did not predict QOL in children with CF, except parenting

stress in mothers. The mediational role of parental QOL between parenting

variables and the child’s QOL was not confirmed. There was no specific effect of

mothers- and fathers- related variables on the child’s QOL. Conclusion. This

study is one of the first to apply a theoretical framework to pediatric CF.

Further investigation are needed to better understand the specific role of

mothers- and fathers- related variables on children adjustment.

Keywords: school-aged children; quality of life; gender differences; parenting

variables; cystic fibrosis

CHAPTER 11 – TSC MODEL IN FAMILIES OF CHILDREN WITH CF

- 211 -

1. Introduction

Due to advances in scientific and medical research as well as newer

treatment protocols, life expectancy in patients with cystic fibrosis (CF) has

notably increased such as average survival age today is in the early 40s

(Royce & Carl, 2011). In this context, medical providers in CF care centers

seek not only to improve patients’ health but also to enhance their QOL,

which is regarded with equal importance to medically beneficial therapies

(Royce & Carl, 2011). Therefore, it is widely accepted that quality of life

(QOL) is a key outcome parameter that describes the patients’ perception of

the impact of a disease on his or her well-being and functioning in physical,

mental, emotional, social, and everyday life domains (Bullinger, Schmidt,

Petersen, & Ravens-Sieberer, 2006). QOL also represents a

conceptualization of adjustment to chronic disease (Stanton, Collins, &

Sworowski, 2001). However, QOL in children with CF under the age of 12

years has been under-investigated in comparison to QOL in adolescent and

adult patients.

Family variables have received a great deal of attention as predictors of

child adjustment in the context of chronic disease (Thompson & Gustafson,

1996). Utilizing Thompson and Gustafson’s Transactional Stress and Coping

(TSC) model (Thompson et al., 1992), numerous studies have demonstrated

the robust transactional relation between parent and child adjustment

(Chaney et al., 1997; Colletti et al., 2008; Hocking & Lochman, 2005).

Originally applied to CF in childhood (Thompson et al., 1994), the TSC

model provides a theoretical framework for understanding how the child

and mothers attempt to adapt to chronic disease. This model posits that

maternal and child adjustment affect each other reciprocally and are

influence by different adaptational processes (i.e. stress appraisal, beliefs

and coping strategies) (Hocking & Lochman, 2005). Specifically, we are

interested in the role of three parental adaptational processes (i.e.

RESEARCH STUDIES

- 212 -

parenting stress, illness perception, coping strategies) and parental

adjustment (i.e. QOL) as predictors of the QOL in children with CF.

Parenting stress is defined as the level of stress related to demands of

parenthood, including stress attributable to parental distress, dysfunctional

parent-child interactions and difficult child characteristics (Abidin, 2012).

Findings from previous studies showed that higher levels of parenting

stress was consistently associated to poor adjustment in children with a

chronic disease (i.e. cancer, diabetes, asthma) (Colletti et al., 2008;

Czyzewski et al., 1994; Kazak & Barakat, 1997; Mullins et al., 2007).

Parental illness perception is the development of parental beliefs

related to their child’s illness according its identity, cause, timeline,

consequences and controllability (Leventhal et al., 1980). Literature that

examined the relation between parental perception of their child’s disease

and the child adjustment is scarce. Available studies found that parental

illness perception was related to quality of life in children with asthma

(Chateaux & Spitz, 2005; Fonseca & Spitz, 2011). However, no studies have

examined the relation between parental illness perception and QOL in

children with CF.

Coping strategies refer to the individuals’ cognitive and behavioral

efforts to manage stressful situations (Lazarus & Folkman, 1984). Very few

studies have examined the relation between parental coping strategies and

the child adjustment to chronic disease. Moreover, these studies have

produced mixed results. For instance, Sales et al. (2008) found that parental

coping was related to children’s asthma-related quality of life whereas

Frank et al. (1997) found no association between parental coping and child

adjustment to cancer. To our knowledge, no studies have examined the

relation between parental coping and adjustment in children with CF.

Several studies have demonstrated an association between parent and

child adjustment (Chaney et al., 1997; Colletti et al., 2008; Hocking &

Lochman, 2005). However, these studies used psychological distress as a


- 213 -

conceptualization of adjustment to chronic disease in childhood whereas

literature revealed the multifaceted nature of the concept of adjustment

(Stanton, Revenson, & Tennen, 2007). No studies have examined the

relation between parent and child adjustment using another

conceptualization such as QOL.

The TSC model as well as most studies examining how parents manage

the care of children with a chronic disease have focused almost exclusively

on the role of mothers (Dewey & Crawford, 2007; Hayes & Savage, 2008;

Hodgkinson & Lester, 2002; Thompson & Gustafson, 1996). This

phenomenon can be explained by different reasons: (a) mothers are

traditionally more involved in the care management of the child and the

interactions with medical staff (Eiser, 1993); (b) they spend likely more

time at home (Eiser, 1993); and (c) they have also been more accessible to

researchers because they are usually the ones who bring their children to

clinic visits (Dewey & Crawford, 2007; Eiser, 1993). As a result, fathers are

underrepresented in pediatric research (Phares et al., 2005). Studies have

suggested the important of fathers’ inclusion in pediatric research because

factors that influence parental adjustment may differ for mothers and

fathers (Dewey & Crawford, 2007; Phares et al., 2005). However, specific

studies on how mothers- and fathers- related variables may play a different

role in their child’s adjustment to a chronic disease are scarce. Thus, to

better understand how parental adjustment influence adjustment in

children with CF, there is a need to move beyond an exclusive focus on

mothers and to include fathers as well (Ievers & Drotar, 1996; Phares et al.,

2005).

Guided by the TSC model, the purpose of this study is to test some

relations from our adapted version of this model (see Figure 1) in a

multicultural sample of families having a child with CF (8 to 12 years old).

Therefore, this study aims to examine whether parental QOL acts as a

mediator of the relation between parenting variables (i.e. parenting stress,

RESEARCH STUDIES

- 214 -

illness perception, coping strategies) and the child’s QOL while considering

the specific effect of both mothers- and fathers- related variables on the

child’s QOL.

2. Method


Using a cross-sectional design, children with CF and their parents were

recruited from CF centers in Belgium and the United States. The research

procedures were approved by ethic committee in both countries. In

Belgium, all potential participants were informed of the study and its

requirements by receiving a letter of information from their CF center.

Then, hospitals provided to the researcher a list of families of children with

CF who met the inclusion criteria. All potential participants were

approached by the researcher over phone call to briefly describe the study

and ask the parent if they were interested to participate. We scheduled a

home visit with families who agreed to participate. First, instructions were

given to parents. Then, the researcher completed questionnaires with the

child in a separate room while parents were completing their study

package. Parents had to send back questionnaires via mail if they did not

finish their questionnaires at the end of the evaluation with the child.

Inclusion criteria include: (a) children must have a diagnosis of CF for at

least one year; (b) children must be aged between 8 and 12 years; (c)

children with CF and their parents must be French-speaking; (d) both

mothers and fathers must participate to the study. Thirty six families were

eligible for this study. Sixteen families were not interested in taking part in

the study. Among the 20 families who agreed to participate, 3 were not

included in the study because of missing data; parents did not send back

their questionnaires to the researcher (dropout: 15%). Thus, total sample


- 215 -

consisted of 17 families (including child, mother and father) having a child

with CF (participation rate: 47.2%).

In the United States, families were recruited during their routine CF

clinic appointment in their CF center. Inclusion criteria were the same as

those for the Belgian sample; however, families must be English-speaking

(rather than French). When participants met inclusion criteria, their

medical provider asked the families if they were interested in talking to a

researcher about this study. If the families agree, a member of the research

team briefly described the study, its requirements, and participant rights.

The research team member then obtained consent from parents and assent

from the child. Families were given the option to: (a) complete study

measures during and after their clinic appointment; (b) schedule an

appointment with research staff to complete study measures at a later date

in the principal investigator's research laboratory or at the participant’s

home. Thirty two families of children with CF were eligible for this study.

Twelve families refused to participate because they were not interested in

taking part in the study or they did not have enough time to complete

measures during or after their clinic appointment. Among the 20 families

who agreed to participate, 11 were not included in the study because the

study package was incomplete: children did not want to finish the study

questionnaires (n=2) or parents did not send back their study measures to

the researcher (n=9) (dropout: 55%). Thus, the participation rate (28.13%)

yielded a sample of 9 American families having a child with CF.

RESEARCH STUDIES

- 216 -

Figure 1 –Schematic representation of our adapted version of the Transactional Stress and Coping model (reproduction from

Thompson, Gustafson, George, & Spock, 1994)

Parenting

stress

Demographic

parameters

(i.e. child’s

gender, age)

Illness

parameters

Adjustment

outcome in

fathers (i.e.

QOL)

Illness

perception

Coping

strategies

Parental adaptational processes

Child adaptational processes Child adjustment

outcome (i.e. QOL)

†

†

† Relations examined in the present study

†

Adjustment

outcome in

mothers (i.e.

QOL)

†


- 217 -

2.2. Measures

Parenting Stress Index – Short Form – Fourth Edition (PSI-4-SF)

(Abidin, 2012; M. Touchèque et al., in press). The PSI-4-SF is a 36-item

self-report measure assessing stress related to demands of parenthood. The

PSI-4-SF is divided into three subscales consisting of 12 items each:

Parental Distress (PD), Parent-Child Dysfunctional Interaction (PCDI) and

Difficult Child (DC). Using a 5-point Likert scale, parents indicate the degree

to which they agree with each statement. Total score was used in this study;

a high total score indicates a high level of parenting stress. The PSI-4-SF

showed good internal consistency with Cronbach alphas around .79 for all

subscales (Abidin, 2012; M. Touchèque et al., in press).

Brief Illness Perception Questionnaire (BIPQ) (Broadbent et al.,

2006). The BIPQ is a 9-item scale developed from the Illness Perception

Questionnaire (John Weinman et al., 1996) to rapidly assess cognitive and

emotional illness representations in adults. Each item represents a

dimension of the representation of illness (i.e. consequences, timeline,

personal control, treatment control, identity, emotional response,

understanding, concerns and cause). Participants answer each item using a

0-to-10 response scale except the causal question which is assessed by an

open-ended response item. The overall score is used in this research and

represents the degree to which the illness is perceived as threatening or

benign; a higher score reflects a more threatening view of the illness. The

instrument has good test-retest reliability and validity (Broadbent et al.,

2006).

Coping Health Inventory for Parents (CHIP) (McCubbin et al.,

1983). The CHIP is a 45-item checklist that provides self-report information

about how parents perceive their overall response to the management of

family life with a chronically ill child. The respondent is asked to indicate if

they have used the different strategies (Frequency: 0 = No; 1 = Yes). If they

RESEARCH STUDIES

- 218 -

use the strategy, they have to indicate how helpful (from 0 “not helpful” to 3

“extremely helpful”) each coping strategy has been in managing the illness

situation. There are three subscales: pattern I: maintaining family

integration, cooperation, and an optimistic definition of the situation;

pattern II: maintaining social support, self-esteem, and psychological

stability; and pattern III: understanding the medical situation through

communication with other parents and consultation with medical staff. For

the purpose of this research, only the frequency scale was used. The total

score for the frequency scale ranges from 0 to 19 (pattern I), 0 to 18

(pattern II) and 0 to 8 (pattern III); a high score indicates a high frequency

of use of the strategy. The instrument has good psychometric properties;

Cronbach’s alphas indicated reliabilities ranging from .71 to .79 (McCubbin

et al., 1983).

Quality of Life Systemic Inventory (QLSI©) (Dupuis et al., 1989). The

QLSI evaluates QOL through 28 items clustered into nine life domains in

adults: physical health, cognitive functioning, social and familial

environment, couple relationship, leisure, work, housework, emotional

functioning, and spirituality. It evaluates QOL in terms of difference (gap)

between the current situation (state) and the participant’s expectations

(goal), weighted by the importance (rank) assigned for each life domains.

Thus, four overall scores are calculated: state, goal, rank and gap. Each of

these scores can be calculated for all nine subscales and the total scale. For

the purpose of this research, only the gap score of the total scale was used

because it represents the QOL. The gap score ranges from -100 to 100; a low

(or negative) score reflects a better QOL. The QLSI has good reliability and

validity, with a Cronbach’s alpha of .87 for the gap score (G. Dupuis et al.,

2012).

Quality of Life Systemic Inventory for Children – tablet version

(QLSI-C©) (Touchèque et al., in press). QLSI-C is a self-report assessment

tool of QOL based on a modular approach for children 8 to 12 years aged. It


- 219 -

consists of a 20-items generic scale representing domains of life and

covering the child’s physical, emotional, cognitive, social and family

functioning. Scoring for the QLSI-C is similar to the QLSI (four scores: state,

goal, gap, rank). Only the gap score (i.e. QOL score) was used in this study.

As the QLSI, it ranges from -100 to 100; a low (or negative) score reflects a

better QOL. The QLSI-C has adequate reliability and validity, with a

Cronbach’s alpha of .71 for the gap score (Etienne et al., 2011).


Statistical analyses were conducted using SPSS 20.0 (IBM Corp., 2011)

while mediation analyses were performed using the PROCESS macro for

SPSS (Hayes, 2013). Sample t-tests were used to investigate differences in

means between mothers and fathers. Pearson’s correlations were

performed to identify the potential effects of demographic/illness

parameters on QOL in children with CF, so that these effects could be

controlled for in subsequent analyses. Then, simple regression and

mediation analyses were computed to test the mediations considered in this

research (see results). Level of significance for all analyses was set at p<.05.

3. Results

3.1. Demographics

Twenty six triads of children with CF (58% male – M age = 10.42 years;

SD = 1.17 – M FEV1 (% predicted) = 92; SD = 12.27) and their parents,

including 17 triads in Belgium and 9 triads in the United States, participated

in the study. Parents’ demographic parameters are summarized in Table 1.

RESEARCH STUDIES

- 220 -

Table 1 – Demographic data in families of children with CF

Mothers (n=26) Fathers (n=26)

Mean age 38.62 years

(SD = 3.81)

41.54 years

(SD = 3.95)

Education level

High school or less 42.3% 50%

Bachelor’s degree 38.5% 23.1%

Master’s degree 19.2% 26.9%

Marital status

Married/in couple 84.6%

Divorced/separated 15.4%


Descriptive statistics for parenting variables (i.e. parenting stress,

illness perception, coping strategies) and QOL in parents and children with

CF are reported in Table 2. Comparisons between mothers and fathers of

children with CF using sample t-tests revealed no significant difference for

all the studied variables.

3.3. Bivariate correlations

Statistical covariates were identified by examining the relation of

demographic/illness parameters (i.e. child’s age, sex, culture, and FEV1,

mothers and fathers’ level of education) with children’s QOL. There was no

significant association of demographic/illness parameters with the child’s

QOL.


- 221 -

Table 2 – Descriptive statistics for the studied variables in families having a child

with CF

N Mean (SD)

Parents variables Mothers Fathers

Parenting stress 26 79.00 (23.94) 77.42 (25.06)

Illness perception 26 47.00 (8.61) 44.38 (9.91)

Coping I (frequency) 26 17.58 (1.53) 18.04 (1.22)

Coping II (frequency) 26 16.23 (1.93) 17.00 (1.72)

Coping III (frequency) 26 7.19 (1.30) 7.27 (1.56)

Quality of life 26 5.03 (3.39) 4.01 (2.89)

Children variables

Quality of life 25 3.46 (4.23)

3.4. Mediation analyses

To explore the mediation of parental QOL between parenting variables

(i.e. parenting stress, illness perception, coping strategies) and the child’s

QOL, three criteria need to be met: (a) parenting variables must

significantly predict child’s QOL; (b) parental QOL must significantly predict

the child’s QOL; (c) parenting variables must predict the parental QOL.

Simple regression analyses are summarized in Table 3. In this research,

three mediation analyses were considered: (1) the mediation of parental

QOL between parenting stress and the child’s QOL; (2) the mediation of

parental QOL between parental illness perception and the child’s QOL; (3)

the mediation of parental QOL between parental coping strategies and the

child’s QOL. The analysis of mediation succeeded when after controlling for

the effects of the parenting QOL on child’s QOL, the relation between

parenting variables and child’s QOL is significantly reduced (i.e. partial

mediation) or does no longer exist (i.e. complete mediation) (Baron &

Kenny, 1986).

RESEARCH STUDIES

- 222 -

Table 3 – Simple regression models predicting the influence of parenting

variables on QOL in children with CF

Dependent variable (i.e. child’s QOL)

Predictors B SE B Β T p r

Mothers

Parenting stress .090 .031 .519 2.910 .008 .52

Illness perception .164 .095 .338 1.723 .098 .34

Coping I (frequency) -.603 .563 -.218 -1.072 .295 -.22

Coping II (frequency) -.698 .434 -.318 -1.609 .121 -.32

Coping III

(frequency)

-.486 .665 -.151 -.732 .472 -.15

Quality of life .136 .263 .107 .518 .609 .11

Fathers

Parenting stress .020 .035 .116 .561 .580 .12

Illness perception .071 .086 .168 .819 .421 .17

Coping I (frequency) -.797 .701 -.231 -1.136 .268 -.23

Coping II (frequency) -.328 .620 -.110 -.529 .602 -.11

Coping III

(frequency)

-.433 .548 -.163 -.790 .438 -.16

Quality of life -.580 .296 -.393 -1.959 .064 -.39

3.4.1. Mediation of parental QOL between parenting

stress and QOL in children with CF

We ran a two regression analyses to examine whether the total score of

the PSI-4-SF (mothers and fathers) predict the QOL in children with CF.

Results showed that parenting stress in mothers was a significant predictor

of the child’s QOL (β = .52; t = 2.910; p = .008) whereas parenting stress in

fathers did not predict the child’s QOL (β = .12; t = .561; p = .580). This

result suggests that higher levels of parenting stress predict a worse QOL in

children with CF. Thereby, we run a simple regression analysis to test

whether mothers’ QOL predicts the child’s QOL. Results revealed that QOL

in mothers was not a significant predictor of the child’s QOL (β = .11; t =


- 223 -

.518; p = .609). Given these results, we did not run an analysis of mediation

to test whether parental QOL mediates the effect of parenting stress on the

child’s QOL.

3.4.2. Mediation of parental QOL between parental

illness perception and QOL in children with CF

We ran two regression analyses to examine whether the total score of

the BIPQ (mothers and fathers) predict the QOL in children with CF. Results

showed that illness perception in both mothers and fathers did not predict

the child’s QOL (mothers: β = .34; t = 1.723; p = .098; fathers: β = .17; t =

.819; p = .421). Since illness perception in mothers and fathers was not a

significant predictor of the child’s QOL, we cannot test the mediational

model in which parental QOL mediates the relation between parental illness

perception and the child’s QOL.

3.4.3. Mediation of parental QOL between parental

coping strategies and QOL in children with CF

We ran three simple regression analyses to examine whether the three

coping strategies (i.e. CHIP: pattern I, II and III) in mothers predict QOL in

children with CF. We replicate the procedure to test whether coping

strategies in fathers is a predictor of the QOL in children with CF. Results

revealed that none of the coping strategies in mothers and fathers was a

significant predictor of the QOL in children with CF. In consequence, we did

not run an analysis of mediation to test whether parental QOL mediates the

effect of parental coping strategies on the child’s QOL.

RESEARCH STUDIES

- 224 -

4. Discussion

Guided by the TSC model (Thompson & Gustafson, 1996), the purpose

of this study is to test the mediating role of parental QOL between parenting

variables (i.e. parenting stress, illness perception, coping strategies) and

QOL in children with CF. First of all, descriptive statistics indicated that

mothers and fathers of children with CF report similar level of parenting

stress, comparable representation of their child’s disease, symmetric use of

coping strategies and equivalent QOL. Previous researches on gender

differences in adapting to a child’s chronic disease have produced mixed

results. Related to childhood cancer, mothers and fathers reports of anxiety

and depressive symptoms and QOL did not differ (Frank, Brown, Blount, &

Bunke, 2001; Goldbeck, 2001). In contrast, others studies showed that

mothers reported more adjustment difficulties than fathers of children with

chronic disease (i.e. CF, juvenile rheumatoid arthritis, asthma, diabetes, etc.)

(Besier et al., 2011; Dewey & Crawford, 2007; Driscoll, Montag-Leifling,

Acton, & Modi, 2009; Quittner, DiGirolamo, Michel, & Eigen, 1992; Timko,

Stovel, & Moos, 1992). Some studies demonstrated that mothers and fathers

reported similar level of parenting stress (Yeh, 2002) whereas others

showed that mothers reported greater parenting stress than fathers

(Iwamoto, Santos, Skare, & Spelling, 2008; Quittner et al., 1992). In contrast

to our results, studies related to coping strategies to chronic disease in

childhood revealed consistent findings; mothers use more various coping

strategies and coped more effectively than fathers (Abbott, 2003; Dewey &

Crawford, 2007; Goldbeck, 2001). Therefore, the specific role of gender in

parenting a child with a chronic disease still needs further investigations.

Second, the assumption based on the Transactional Stress and Coping

model (Thompson & Gustafson, 1996) that parental QOL mediated the

effect of parenting variables (i.e. parenting stress, illness perception, coping

strategies) on the QOL in children with CF was not confirmed. None of the


- 225 -

parenting variables did predict the QOL in children with CF, except

parenting stress in mothers. This results is consistent with a group of

research in chronic disease in childhood (i.e. diabetes, cancer) indicating a

link between maternal processes (i.e. parenting stress, parental

overprotection, perceived child vulnerability) and child adjustment (Colletti

et al., 2008; Hullmann, Wolfe-Christensen, Meyer, McNall-Knapp, & Mullins,

2010; Moreira, Frontini, Bullinger, & Canavarro, 2014). Overall, findings

from our research suggest a poor influence of the parenting variables on the

QOL in children with CF. In addition, our findings did not confirm the

transactional relation between parent and child adjustment (i.e. QOL) which

is not consistent with previous research (Chaney et al., 1997; Colletti et al.,

2008; Hocking & Lochman, 2005; Thompson et al., 1992). These

observations might be explained by methodological issues. Literature

provides nuanced conceptualization of adjustment revealing the

multifaceted nature of the concept (Stanton et al., 2007). Whereas most of

studies on adjustment to chronic disease in childhood have typically

focused on psychological distress (i.e. anxiety or depressive symptoms), the

current study examined the contribution of another conceptualization of

adjustment (i.e. QOL). Our methodological choice might account for the

absence of link between parents and child adjustment. Moreover, the

identity of the disease (i.e. time of diagnosis) may be another possible

explanation to our findings. All children included in our research were

diagnosed with CF few months after birth whereas children with cancer (on

treatment; Mean age of diagnosis = 6 years old) or diabetes (diagnosed after

age of 8 years), for example, lived without the disease for a period of time.

In contrast to other parents of children with chronic illness, parents of

children with CF develop child-rearing practices that include the disease.

Therefore, children with CF are used to a certain level of distress or

uncertainty in their parents because they have to deal with the constant

worry of the unpredictability of CF since their child’s birth. This

RESEARCH STUDIES

- 226 -

phenomenon might explain the absence of link between parenting variables

and QOL in children with CF.

Findings from the current study should be considered preliminary due

to several limitations. First, the design used in this research was cross-

sectional which is not sufficient to demonstrate the causal relation between

parental variables and children’s adjustment. In addition, because of the

transactional nature of the parent-child relation (Thompson & Gustafson,

1996), it would be interesting to examine the reciprocal influences between

parents and child. Second, the generalization of the findings is limited by the

small sample size. Further studies would benefit from a larger sample.

Third, although a majority of families who consented to participate

completed the study, 15% Belgian families and 55% American families

dropped out suggesting that selection bias may have affected the results.

Fourth, we used different sample collection procedures (Belgium: home vs

United States: hospital) which may influence findings from this study.

Future researches should guarantee similar procedures.

In conclusion, at the present, studies examining the relation between

fathers’ variables and child adjustment in pediatric chronic disease are

scarce. When research attempts to include fathers, they represent a

minority (15% or less). Even though this study did not highlight differences

between mothers and fathers in their way to influence the child’s

adjustment, we believe in the importance of including both parents in

pediatric research (see Phares et al., 2005). This absence of relation may be

explained by the fact that we choose the QOL as conceptualization of

adjustment in both parents and children. Therefore, future research could

examine the mediating role of another parental adjustment outcome (ex.

anxiety or depressive symptoms) between parenting variables and QOL in

children with CF.


- 227 -

Acknowledgements


Center of Liege (Belgium), Dr Jonathan Spahr and Dr. Daniel Weiner from the

CF Center at the Children’s Hospital of Pittsburgh, Linda Baer (center

coordinator) and Alliene Farley (dietician) form the WVU’s Mountain State CF

Center as well as Courtney Bee from West Virginia University for their kind

assistance in data collection. This study was a part of a 4-year research project

entitled, “Quality of life in children with cystic fibrosis” supported by the Health

Psychology Unit at the University of Liège (Belgium).

Discussion

- 231 -

Discussion

Guided by theoretical considerations (see Part 1: theory), the overall

purpose of this research is to explore quality of life (QOL) and its predictors

(individual and family contextual) in school-aged (8-12 years old) children

with CF. Furthermore, this objective spits into four sub-aims; each sub-aim

having been the subject of a research study (see Chapter 8, 9, 10 & 11). This

discussion section presents: (1) a summary of the theory (2) a summary of

the main results for each study; (2) the questions raised by our findings, (3)

the strengths and limitations of our research as well as future perspectives;

and (4) the clinical implications.

1. Theory summary

The five chapters of theory presented at the beginning of this work

provide a theoretical framework for the research topic addressed in this

dissertation (i.e. QOL in children with CF). Chapter 1 (i.e. CF) attempts to

describe a particular chronic disease, namely CF, to those without a

rigorous medical background. It brings to light the difficulties of daily

treatment regimens used to treat CF; many of which are complex and time-

intensive. (Besier & Goldbeck, 2011) Therefore, management of the disease

may uniquely impact patient’s life. As a result, medical providers in CF care

centers seek not only to improve patients’ health but also to enhance their

QOL, which is regarded with equal importance to medically beneficial

therapies (Royce & Carl, 2011). However, QOL in children with CF under the

age of 12 years has been under-investigated in comparison to QOL in

adolescent and adult patients. Therefore, this chapter demonstrates the

relevance for studying QOL in a pediatric CF population.

Chapter 2 (i.e. Measurement of the QOL in children) highlights conceptual

and methodological considerations when assessing QOL in a pediatric

DISCUSSION

- 232 -

population. It shows that confusion exists about the definition and the

assessment of the QOL in children. Moreover, pediatric researchers and

clinicians face age-related issues, such as questionnaires being

developmentally appropriate for all ages, when measuring QOL in children

(e.g. level of comprehension, self vs proxy report, adaptation of the format)

as well as issues about the use of generic vs specific tool. Although

measuring QOL in children still poses some challenges, it represents an

important therapeutic goal in the management of a chronic disease. This

assessment provides the patients’ perception of the disease impact on his or

her well-being; thus evaluating functioning in physical, mental, emotional,

social, and everyday life domains (Bullinger et al. 2006; Royce & Carl, 2011).

Thus, QOL was considered, in this research project, as a conceptualization of

adjustment to CF in childhood.

Chapter 3 (i.e. theoretical models of adjustment to chronic disease)

presents theoretical models available in health psychology to predict

health-related outcomes such as QOL: the Common Sense Model of Self-

Regulation (Leventhal et al., 1980); the Transactional Model of Stress and

Coping (Lazarus & Folkman, 1984); and the Integrative and Multifactorial

Model. (Bruchon-Schweitzer, 2002) However, these models were initially

developed using adult populations. An adaptation for their application in

childhood would strengthen the theoretical basis in pediatric research.

Since children are still undergoing development, this perspective should

take into account some developmental considerations.

Chapter 4 (i.e. conceptualization of illness in children) presents the

development and understanding of the concept of illness in children based

on two approaches. On one hand, the cognitive approach postulates that

difficulties in conceptualization of illness in childhood reflect an overall

intellectual immaturity; the development of the illness concept being

incomplete before the age of 11-12 years. However, on the other hand, the

biological approach postulates that the development of the concept of

DISCUSSION

- 233 -

illness in childhood depends on the increase of knowledge in the domain of

biology. Some authors suggest that notions of biology do not emerge until

the age of 10 years (Carey, 1985, 1995) whereas others assert that certain

biological knowledge (e.g. contagion and contamination processes, germs as

infectious agents) appear in preschoolers (Inagaki & Hatano, 2005; Kalish,

2005; Solomon & Cassimatis, 1999). Overall, both approaches suggest that

conceptualization of illness in childhood is incomplete; thus possibly

leading to misinformation and unfounded concerns about CF which, in turn,

may influence children’s health outcome such as QOL. Therefore, illness

representation appears to be important to assess when studying QOL in

children with CF. Moreover, although these approaches provide some

fundamentals, other theories highlight the constant interactions between

individual’s behaviors, cognitive functioning and environment (e.g. family

contextual factors) (i.e. learning theories: Skinner and Bandura in Bideaud,

Houdé, & Pedinielli, 2002). Thereby, it also seems essential to consider

environmental contributions, such as parental factors, to children’s

experience of illness.

Chapter 5 (i.e. role of family contextual factors on children’s adjustment

to chronic disease) describes a theoretical model for understanding the role

of family contextual factors (i.e. parental variables) in children’s adjustment

to chronic disease: the Transactional Stress and Coping Model (Thompson

et al., 1992). However, this model focuses exclusively on the role of

mothers, whereas the importance of inclusion of fathers in pediatric has

been demonstrated (Phares et al. 2005). Therefore, to better understand

how parental variables influence children’s adjustment to a chronic disease

(e.g. CF), there is a need to move beyond an exclusive focus on mothers and

consider the role of both parents (Ievers & Drotar, 1996; Phares et al.,

2005). Guided by this observation, an adapted version of the model,

including both maternal and parternal variables, was tested (see Chapter

11).

DISCUSSION

- 234 -

2. Results summary

Study 1 entitled “A comparison of a Tablet version of the Quality of life

Systemic Inventory for Children (QLSI-C) to the standard paper version”

aimed to examine psychometric characteristics of a technology-based (i.e.,

tablet administration) approach for measuring quality of life (QOL) in

school-aged (8-12 years old) children by (a) investigating the score

equivalence between the QLSI-C modes of administration (tablet format vs

original paper format); (b) assessing the internal consistency of the tablet-

administered QLSCI-C scores; (c) examining the test-retest reliability of the

tablet-administered QLSCI-C scores.

Study 2 entitled “Anxiety, depression and quality of life in school-aged

children with Cystic Fibrosis: A cross-cultural study” aimed to (a) compare

anxiety, depressive symptoms and QOL between children with CF and

healthy youth in a matched control group and (b) investigate the relation of

anxiety and depressive symptoms with QOL in a multicultural sample (i.e.

Belgium and USA) of school-aged children with CF.

Study 3 entitled “Applying the Common-Sense Model of Self-Regulation to

Pediatric Cystic Fibrosis: Identifying Psychosocial Factors Associated with

Quality of Life” aimed to examine mediational relations of the cognitive and

emotional pathway of the Common Sense Model of Self-Regulation (CSM) in

a pediatric population with cystic fibrosis (CF). This studies aim is to

investigate whether: (a) coping strategies mediate the effect of emotional

and cognitive illness representation on QOL; (b) psychological disturbance

mediates the effect of emotional illness representation and coping

strategies on QOL.

Study 4 entitled “Parenting stress, parental illness perception and coping

strategies associated with Quality of life in children with Cystic Fibrosis: the

mediating role of parental adjustment” aims to examine whether parental

QOL acts as a mediator of the relation between parenting variables and QOL

DISCUSSION

- 235 -

in children with CF in a multicultural sample of families having a child with

CF (8 to 12 years old). Guided by the Transactional Stress and Coping

model, the purpose of this study is to test whether parental QOL acts as a

mediator of the relation between parenting variables (i.e. parenting stress,

illness perception, coping strategies) and the child’s QOL while considering

the specific effect of both mother- and father- related variables on the

child’s QOL.

In order to provide a comprehensive and succinct vision of the findings

highlighted in this dissertation, a summary of the main results is presented

Table 1.

Table 1 – Main findings of the studies presented in this dissertation

Results

Study 1 The good concordance of the QLSI-C scores across

methods of administration establishes the score

equivalence of the tablet-administered QLSI-C in

comparison to the original paper format.

Internal consistency reliability yielded acceptable

Cronbach’s alphas for all QLSI-C scores, with all α >.70.

Test-retest analyses for the tablet-administered QLSI-C

demonstrated stability over time for all QLSI-C scores,

except the state score

DISCUSSION

- 236 -

Table 1 (suite) – Main findings of the studies presented in this dissertation

Results

Study 2 In the United-States, children with CF reported similar

level of anxiety, depressive symptoms and QOL than

healthy children.

In Belgium, children with CF reported similar level of

anxiety, higher rates of depressive symptoms and a

poorer QOL than the control group.

In both countries, higher anxiety and depressive

symptoms are related to poorer QOL.

Study 3 The mediational role of coping strategies between the

cognitive and emotional representation of illness and QOL

was not confirmed.

Psychological disturbance mediates the effect of

emotional illness representation on QOL.

Psychological disturbance mediates the effect of emotion-

focused coping strategy on QOL.

Study 4 Mothers and fathers of children with CF did not differ in

terms of parenting stress, illness perception, coping

strategies and QOL.

None of the variables in fathers did predict QOL in

children with CF.

Parenting stress in mothers predicted QOL in children

with CF.

The mediational role of parental QOL between parenting

variables and the child’s QOL was not confirmed.

DISCUSSION

- 237 -

3. Related topics

Findings from our studies raised questions for discussion. Although

some issues were debated in our manuscripts, this section gives a view of

the discussed topics from a different angle. Study 1 has inspired the

discussion of two related topics: use of electronic health-related measures

(e-Health) for gathering information from children with a chronic illness

(see 3.1.) and evidence for a definition and a measurement of the QOL in

terms the discrepancy between the current situation and the expected (see

3.2.). Study 2 has led to discuss the notion of resilience in pediatric chronic

disease (see 3.3.). Study 3 has led to consider cognitions, behaviors and

emotions through the eyes of those with a chronic disease that are still

undergoing development (see 3.4.). Finally, study 4 has inspired the

discussion of the influence of both mothers and fathers in the child

adjustment to a chronic disease (see 3.5.).

3.1. Using e-Health assessment in pediatric

Study 1 provides support for our technology-based (i.e. tablet

administration) approach for measuring QOL in school-aged children using

the Quality of Life Systemic Inventory for Children (QLSI-C©). Since

technology (i.e. computers, cell phones, Internet, etc.) has infiltrated

modern life, using it for assessment purposes in pediatric psychology has

major advantages for children and interviewers. First, today’s children are

exposed to smartphones and digital tablets at birth. This growing

prevalence of technologies in our society makes them appealing to many

children. For example, this medium allows the incorporation of colors,

smileys, graphics and sounds within the questionnaire to make it fun and

interesting for the child to complete. Our research experience supports this

observation by highlighting that the use of e-Health technology for

DISCUSSION

- 238 -

assessment purposes in pediatric psychology increases the motivation of

children to participate in the study. This proves very useful in the

recruitment of participants with a chronic disease (i.e. CF) where children

and their families are often overwhelmed with research studies. Second, it

makes fast, simple and convenient testing. This argument can also be useful

in the recruitment speech to increase the child’s motivation. Third, the

electronic scoring eliminates manual data entry and thus, reduces

transcription errors as well as workload by researchers. In addition to these

benefits related to e-Health technology, using a tablet format of the QLSI-C

(i.e. application for Androids) instead of a web- or computer-based mode of

administration (e.g. PedsQL, Exeter HRQL, KIDSCREEN-27, etc.) offers the

following advantages: the touch screen is more attractive, especially for

children; there is no need to have internet access; and the tablet is easy to

carry, especially in the context of data collection in hospitals or at home.

However, e-Health researchers may encounter logistical issues when

developing, testing and disseminating these technology-based assessment

tools in the pediatric population. Recently, Wu, Steele, Connelly, Palermo,

and Ritterband (2014) reviewed the key challenges associated with the

development and the implementation of e-Health interventions. Based on

their commentary, an overview of the tasks and considerations for

planning, developing, testing and disseminating e-Health assessment tools

is provided hereafter. When planning the e-Health assessment tool creation,

researchers face challenges associated with assembling a team for

collaboration (e.g. at minimum a pediatric psychologist and a technology

developer/programmer are needed) and discussing financial

considerations. The choice of the programmer may depend on the financial

resources available. For example, hiring an internal programmer (i.e. within

the academic or hospital-based institution) are of lower cost, more familiar

with institutional technology policies and more easily accessible than

external programmers (i.e. commercial consultants); however, they may not

DISCUSSION

- 239 -

have the programming experience required for the project. The choice of

the programmer also depends on which support the researcher wants to

use for the program or application development. For example, only some

programmers have the experience in the development of applications for

Apple products (i.e. iOS). As a result, before selecting the technology

developers, it may be important to consider the support that will be used

for the e-Health tool development (e.g. smartphones, tablets, computers,

Apple products, etc.). When team members are selected, communication

between them is essential to share a common understanding of the content

and design elements of the application. Again, this stage is guided by

financial considerations. Since development of programs and applications

are usually expensive, researchers have to prioritize which elements will be

designed in the current project based on their budget. Note that in addition

to the salary support for technology development, ongoing technical

support needs to be included in the budget. In summary, challenges that e-

Health pediatric researchers have to face at this stage are: (1) selecting the

technology developer depending on the best cost-benefit ratio and support

for the e-Health tool and (2) getting financial resources for the current

project.

When designing the program or application, pediatric researchers have

to consider ethical concerns including issues of recruitment, informed

consent, debriefing, privacy and confidentiality, data security, participant

safety (i.e. how to disclosure of abuse, suicidal thoughts or other behaviors

of concern will be addressed) (Henderson, Law, Palermo, & Eccleston,

2012). Especially, these considerations are important in case of a self-

administered e-Health tool (e.g. web-based questionnaires) in comparison

to a face-to-face interview using a technology-based assessment tool (e.g.

our tablet-administered QLSI-C) where the interviewer ensure participant

security, privacy and safety. Moreover, researchers may face logistical

issues when creating the e-Health assessment tool. For example, each

DISCUSSION

- 240 -

product (Apple, windows, etc.) has its own policy regarding the

development of a program or an application (e.g. buy a developer license).

Another concern to take into account when implementing a technology-

based assessment tool is the data management (e.g. prevent missing or

inaccurate data, consider data storage and exportation, monitor incoming

data for accuracy); especially when collecting data online with a large

number of participants (Wu et al., 2014).

Finally, the dissemination of a pediatric e-Health assessment tool also

requires some considerations such as how to share the program or

application with the scientific community. Some of these situations may

include partnership with a commercial entity or freely distributed,

marketing to clinicians and researchers at conferences, etc. (Wu et al.,

2014).

In conclusion, the choice of using a handwritten or a technology-based

questionnaire administration depends on a cost-benefit analysis. Creating

and testing pediatric focused e-Health assessment tools raise many

challenges. However, results from the study 1 (i.e. score equivalence across

modes of administration: original version vs tablet version. Reliability of

the tablet-administered QLSI-C) combined with the advantages offered by

the tablet format provide support for the eHealth assessment modality and

encourage both clinicians and researchers to consider using eHealth

technologies in assessment in pediatric psychology.

3.2. Evidence for our definition and measurement of the

QOL

Considerable diversity exists in the conceptualization of the QOL in the

pediatric population with no consensus being established (Eiser & Morse,

2001c; Matza et al., 2004; Wallander, Schmitt & Koot, 2001). Thenceforth,

we adopted the conceptualization of Dupuis et al. (1989) for the definition

DISCUSSION

- 241 -

and the measurement of the QOL in this research project. The theoretical

framework that supported this conceptualization is inspired by the

systemic approach on biologic systems, cybernetics and the definition of

QOL, based on the notion of discrepancy and the Aristotelian notion of

happiness. In this model, all human activities are oriented towards an end

(a goal), that certain ends are subordinated to others but that the ultimate

end is the pursuit of happiness (Dupuis et al., 1989). Therefore, Dupuis et al.

(1989) have defined QOL as follow: ‘‘QOL is, at a given time, a state that

corresponds to the level attained by a person in his pursuit of hierarchically

organized goals’’. The measure of the QOL (i.e. QLSI-C©) developed on the

basis of this approach considers QOL as the difference between the current

state as well as the child’s expectations, weighted by the speed of

improvement, deterioration and the importance assigned for each life

domains. In contrast to most of QOL questionnaires that estimate this

concept as a current state, the QLSI-C goes beyond this single concept taking

into consideration the child’s expectations and evaluating their priorities

(i.e. individual perception of the importance of each life domains) in the

QOL measurement.

First, evidence for this definition and measurement of the QOL was

provided by findings from study 1. While the QOL score (i.e. gap score) was

stable over time (i.e. two week-intervals), the state score showed temporal

instability after a period of two weeks. My experience during face-to-face

interviews with children has suggested that children’s perception of well-

being can quickly change depending on everyday life events (e.g. being

bothered by sibling, eating something he/she doesn’t like, etc.). Moreover,

we observed that it is difficult for children to answer QOL questions

considering their overall mood over the past few weeks because it is recent

events (i.e. from the same day or the day before) that make a difference in

how children respond to the QLSI-C. Thus, measuring QOL as a current state

appears to be highly dependent on children’s perception that day whereas

DISCUSSION

- 242 -

estimating QOL as a difference between the child’s current situation and his

or her expectations seems to be more stable.

Second, the QOL definition and measurement as conceptualize by

Dupuis et al. (1989) is supported by the fact that the QLSI-C follows most of

the guidelines established by Wallander, Schmitt and Koot (2001) for

evaluating QOL measures in children. First, the QLSI-C is based on a

theoretical framework (see Appendix 1) that operationalizes a clear and

generic definition of the QOL (see above). Second, it includes broadly

encompassing QOL domains (physical, psychological and social) applicable

to all children. Third, it recognizes the subjective nature that defines the

concept of QOL by using a self-report mode of administration providing

information about the child’s perspective. Indeed, the QLSI-C defines the

QOL as the discrepancy between the child’s current situation and the

expected (i.e. objectives); these situations are positioned in reference to the

ideal situation (i.e. to be perfectly happy with […]) which is conceptualized

differently in each child. Third, the QLSI-C, in contrast to most QOL

measures, assesses the importance assigned to each life domain and the

satisfaction on domains is weighted by the perceived importance to the

child. Fourth, the QLSI-C demonstrates satisfactory psychometric

characteristics for the original and tablet version providing norms for the

general population (Etienne et al., 2011; Touchèque et al., in press). Fourth,

because the QLSI-C is based on a modular approach, it allows comparison

between the background population and a specific group of children such as

a pediatric cancer population (Missotten, Fonseca, Dupuis, Spitz, & Etienne,

2012; Lemétayer, Lanfranchi, & Chastagner, 2015). Fifth, the QLSI-C

recognize explicitly that children are developing beings by providing

different forms of the questionnaire depending on the child’s age (i.e. 8-12

years old: QLSI-Children version; 13-18 years old: QLSI-Adolescent version;

18-64 years old: QLSI adult version; and 65+ years old: QLSI-Senior

version). The children version has different items set, response formats (e.g.

DISCUSSION

- 243 -

illustrations) and support (i.e. tablet administration for the children version

vs paper and pencil administration for the other version).

3.3. Resilience in chronically ill children and their family

Findings from study 2 raised questions about the notion of resilience in

children with CF. Indeed, results revealed that level of anxiety and rates of

depressive symptoms in school-aged children with CF are similar to their

healthy peers. Although children with CF have much to overcome, findings

from study 2 suggest they develop into psychologically well-adapted

individuals and, thereby, are referred to as resilient.

Resilience is a psychosocial construct referring to the maintenance of

psychological and physical well-being by individual despite experiences of

significant adversity (Luthar, Cicchetti, & Becker, 2000; Yi, Vitaliano, Smith,

Yi, & Weinger, 2008). It includes three components: interpersonal (i.e. self-

esteem, optimism, self-efficacy, self-mastery), coping (i.e. assertiveness,

endurance, kindness, resourcefulness, autonomy, responsibility, flexibility)

and intrapersonal (i.e. intimacy, sensitivity, tactful social skills and

cooperation) (Kim, Unpublished doctoral dissertation1). This construct is

worth exploring in the context of a chronic disease such as CF, since school-

aged children experience many adversities that may prevent the

accomplishment of normal developmental task (Ernst, Johnson, & Stark,

2010). Peer- and treatment- related challenges are the major issues that

school-aged children with CF have to face. Some of which, may have

profound and lasting effects on their psychological adjustment (Ernst,

Johnson, & Stark, 2010). Peer relationships play an essential role in

psychosocial development of school-aged children because their identity

and sense of competence begin to develop through a process of peer

comparison (Reis, Collins, & Berscheid, 2000). School-aged children with CF

1 Cited by Kim & Yoo (2010)

DISCUSSION

- 244 -

develop concerns about “being different” (e.g. frequent coughing, more

fatigue, school absences, treatment requirement, etc.) than their peers and

realize at a deeper level the impact of their disease on multiple aspects of

their life (D'Auria, Christian, & Richardson, 1997). In addition to these

psychosocial challenges, school-aged children with CF have to deal with the

time intensive nature of disease management that may interfere with school

and peer-related demands of childhood (Modi et al., 2006). This treatment

burden may compromise health-related behaviors (e.g. adherence) in

school-aged children with CF (Ernst, Johnson, & Stark, 2010). For these

reasons, CF in childhood could be a significant risk factor affecting healthy

growth and development. However, despite the multitude of challenges,

study 2 suggests that children with CF remain psychologically healthy.

Therefore, using the resilience paradigm might be an interesting approach

to adopt in pediatric CF. Using this approach, will allow health professionals

who seek to identify the strengths and abilities of children with illness, help

individuals solve problems by utilizing their own strengths and resources

(Dong H. Kim & Yoo, 2010).

Although the concept of resilience has been studied in childhood, most

of literature available is in a pediatric cancer population (e.g. Brody &

Simmons, 2007; Kim & Yoo, 2010; McCubbin, Balling, Possin, Frierdich, &

Bryne, 2002; Orbuch, Parry, Chesler, Fritz, & Repetto, 2005; Phipps, 2007).

To date, no studies have investigated this concept in children with CF.

However, we hypothesize that the concept of resilience might be employed

to explain the level of adjustment in children with a chronic illness such as

CF. Therefore, it would be an interesting perspective to examine resilience,

identify individual (e.g. personality) or contextual (e.g. school, family,

friends, etc.) factors associated with this concept in order to better

understand variables that help children to be well-adapted despite

adversity.

DISCUSSION

- 245 -

3.4. Emotions, cognitions and coping in children with

chronic disease

Childhood is the most important period of development in human life.

Therefore, emotions, cognitions, and behaviors in children are

interconnected with age-related factors; thus possibly playing a role in

shaping adaptational process to stressful situation (e.g. illness). In

particular, relations between affectivity, beliefs and coping as well as their

influence on health outcomes (e.g. QOL) in children experiencing a chronic

disease might be different than in adult patients. For instance, study 3

revealed that coping strategies did not act as a mediator of the relation

between illness representations (i.e. emotional and cognitive) and QOL in

school-aged children with CF. Therefore, in contrast to the Common Sense

Model of Self-Regulation (Leventhal et al., 1980) that involves a sequence of

three stages (i.e. 1: illness representations – 2: coping – 3: appraisal), we

suggested that children with CF develop three parallel, yet interrelated,

types of information processing based on their emotional reactions,

cognitions and coping strategies; which in turn, influence emotional and

health-related outcome (see Chapter 10; Figure 4). In addition, findings

from study 3 highlighted that emotional pathway (i.e. emotional illness

representations, emotions-focused coping and psychological disturbance)

might play an important role in determining QOL in school-aged children

with CF. This hypothesis is in line former research which suggests that

understanding emotions emerges first in childhood and supports the ability

to understanding the minds and to relate actions to beliefs (Dunn, 2000;

Dunn, Brown, Slomkowski, Tesla, & Youngblade, 1991; Hughes & Dunn,

1998). However, further investigations are need since there remains a lack

of clear empirical evidence on how the three constructs are associated

longitudinally (i.e. causal relations) in pediatric childhood.

DISCUSSION

- 246 -

3.5. Role of mothers and fathers in pediatric chronic

disease

Surprisingly, finding from study 4 revealed no strong relation between

parenting behaviors (i.e. parenting stress, illness perception and coping

strategies) in both parents and QOL in children with CF, which is not

consistent with previous researches in childhood chronic disease (Chaney

et al., 1997; Colletti et al., 2008; Hocking & Lochman, 2005; Hullmann et al.,

2010; Moreira et al., 2014; Thompson et al., 1992). This absence of relation

might be explained by methodological issues. For instance, literature

provides nuanced conceptualization of adjustment revealing the

multifaceted nature of the concept (Stanton et al., 2007). The current study

examined the contribution of one conceptualization of adjustment (i.e. QOL)

while most of studies on adjustment to chronic disease in childhood have

typically focused on psychological distress (i.e. anxiety or depressive

symptoms). Therefore, our methodological choice might account for the

absence of link between parents and child adjustment.

Moreover, findings from study 4 also highlighted the absence of specific

effect of sex (female caregiver vs male caregiver) on QOL in children with

CF. For example, we did not confirm our hypothesis suggesting that QOL in

these young patients would be influenced by different parenting variables

depending on sex or that the direction of the relation between parenting

variables and QOL in youths with CF would be different depending on sex.

In addition, study 4 revealed no differences in parenting variables between

mothers and fathers of children with CF. These results may be explained by

conceptual issues, such as confusion between sex and concept of gender.

For instance, our hypotheses was based on the gender role theory (i.e. Bem,

1981) that posits a difference between the role of fathers and mothers in

the domains of housework and child rearing based on gender divisions in

social structures and family roles (Russell & Saebel, 1997). For example,

DISCUSSION

- 247 -

mothers are more nurturing, warm and predictable while fathers are more

physical, unpredictable, challenging and initiating play when it comes to

child rearing (Le Camus, 1995). These gender differences result in the

socialization in a “masculine” and “feminine” sex-types behaviors and

characteristics in childhood (Russell & Saebel, 1997). Masculinity refers to

aggressiveness, action, self-confidence, dominance and competition and is

aimed at the male sex. Femininity refers to emotionality, warmth, empathy

and creativity and is aimed at the female sex (Spence & Helmreich, 1980).

Therefore, although it is widely accepted that mothers and fathers interact

differently with their child (i.e. complementarity roles), our findings might

suggest that parents would adopt symmetric gender-related roles when

facing adversity such as caring for a child with life-threatening, time-

consuming chronic disease.

4. Strengths, limitations & futures perspectives

4.1. Strengths

Strengths of this research project are highlighted hereafter. First, the

application of theoretical frameworks (CSM – Leventhal et al., 1980; TSC –

Thompson et al. 1992) in pediatric CF sheds light on individual and family

contextual factors that influence health outcome (i.e. QOL) in children with

CF. In addition, given the limited literature on psychosocial functioning in

children with CF, this dissertation offers state-of-the-art information that

would be helpful to CF health care teams in their interaction with children

and their families. Second, this research project proves innovative due to

the inclusion of the father’s perspective. This allows research to move

beyond an exclusive focus on mother’s perspective in the understanding of

how parental variables influence QOL in children with CF. Third, the

methodology used was carefully reviewed to appropriately apprehend

concepts addressed in this research project. For instance, measures used in

DISCUSSION

- 248 -

this dissertation have been selected based on their psychometric properties

(i.e. available validation study), their appropriateness for the studied age

group (8 to 12 years old), their appropriateness for both a clinical and a

non-clinical population, their relevance in a context of a chronic disease and

their frequency of use in the literature. Fourth, this study provides a unique

perspective, pulling samples from both a European population and a North

American population. Although few differences were discovered, this aspect

can be used to the health-care professional’s advantage; making the

distinction between the varying needs of both populations may in turn

improve health outcomes (e.g. QOL) in the future.

4.2. Limitations

This study suffers from some limitations. First, the design used in this

research project was cross-sectional which is not sufficient to demonstrate

causal relations of individual (see study 3) and family contextual (see study

4) factors with QOL in children with CF. Therefore, future research should

consider longitudinal studies to assess, for example, the causal relation

between psychological disturbance and health outcome (e.g. QOL) in

children with CF.

Second, the generalization of the findings is limited by the small sample

size in all CF studies presented in this research (study 2, 3, and 4). Further

studies would benefit from a larger sample. However, it is worth to mention

that while it is clear that American CF families who participated in this

research project are not representative of the American CF population,

Belgian CF families included in these studies are representative of the

French-speaking Belgian population. Around fifty children with CF are

between the age of 8 and 12 years in the French-speaking side of Belgium

(i.e. Wallonia) (Belgian Association against Cystic Fibrosis, personal

DISCUSSION

- 249 -

communication, January 2012). Therefore, despite the small sample size,

our sample represents 40% (n=20) of the CF population in Wallonia.

Third, selection bias may be occurred in studies from this research

project. Indeed, participation rates for study 4 were 47% in Belgium and

28% in the United States. In addition, among the families who consented to

participate in the study 4, 15% Belgian families and 55% American families

dropped out (i.e. did not send study package back). Since one of the

inclusion criteria was to have both parents (mothers AND fathers) to

participate in the study, we hypothesize that both parents (especially

fathers) who participated in the study were more involved in the

management of the disease than parents who did not participate. Therefore,

a selection bias may have affected the results. For instance, it may explain

findings in study 4 that showed no difference between mothers and fathers

of children with CF as well as no difference in their way to influence QOL in

children with CF.

Fourth, different sample collection procedures (Belgium: home vs

United States: hospital) were used and may account for a part of the culture

effect in the study. Since being at the hospital may cause anxiety or stress in

some children, we hypothesize that children with CF who completed the

research protocol at home may have felt more comfortable in reporting

some difficulties than children with CF who completed the study at the

hospital. This hypothesis would explain findings in study 1 showing that

Belgian children with CF reported a higher rate of depressive symptoms

and a poorer QOL than American children with CF. Future researches

should guarantee similar research procedures.

4.3. Future perspectives

This section aims to suggest new perspectives for future research. First,

the TSC model posits a transactional relation between the parent and child

DISCUSSION

- 250 -

adjustment. However, this study only examined the influence of parenting

variables on QOL in children with CF without considering the impact of the

child adjustment on parenting variables. Thereby, because of the

transactional nature of the parent-child relation in the TSC model, it would

be interesting to examine the reciprocal influences between the parents and

the child in future research as well as the influence of the father’s

adjustment on the mother’s adjustment, and vice versa.

Second, discussion with CF medical teams and clinical observations

made during this research project suggest that dealing with medical aspects

of CF (e.g. pulmonary and digestive issues, treatment hassles, etc.) is the

priority for CF health staff and parents of children with CF; psychological

concerns being secondary. In addition, children with CF are not self-

managing their disease; parents do. Therefore, combining psychosocial

variables with a medical variable that represents a priority for CF teams and

families (e.g. treatment adherence, physical activities) in pediatric

psychology studies might be an interesting perspective for future research.

Third, we believe that QOL measurement in terms of discrepancy

between the child’s current situation and his or her expectations is

appropriate in pediatric health psychology. However, literature related to

goal setting and achievement in pediatric chronic disease is limited.

Therefore, future QOL studies in pediatric chronic disease should consider

not only the child’s subjective perception but also his or her aspirations (see

Campbell, Converse, & Rodgers, 1976) (WHOQOL Group, 1993). Moreover,

goal setting and goal achievement notions might be an interesting

perspective for future research investigating health outcome in children

with chronic disease.

Fourth, at the present, studies examining the relation between fathers’

variables and child adjustment in pediatric chronic disease are scarce.

When research attempts to include fathers, they represent a minority (15%

or less). Even though study 4 did not highlight specific effect of parents’ sex

DISCUSSION

- 251 -

in relation to QOL in children with CF, we believe in the importance of

including both mothers and fathers in pediatric research. Since the previous

debate (see section 3.5.) highlighted that the gender effect (masculinity vs

femininity characteristics) might be more relevant than sex effect (male vs

female), future research could investigate the relation of family roles and

behaviors with QOL in children with CF.

Fifth, future research could also examine whether QOL in children with

CF was associated with parental characteristics rather than gender-related

characteristics. For instance, we hypothesize that some parents,

independently of their sex, are distinguished from other parents depending

on parental dimensions (e.g. parents with a high level of parenting stress

and a threatening perception of the disease vs parents with a low level

parenting stress and a less threatening perception of the disease); thus

possibly being associated with QOL in children with CF.

5. Implications for practice

Literature is insufficient in regard to psychosocial well-being in school-

aged children with CF. Therefore, usefulness of this dissertation is based on

the fact that it has shed light on a missing piece in pediatric CF literature.

Implications of findings from this research project will be discussed in this

section.

First, psychometric characteristics of the tablet version of the Quality of

Life Systemic Inventory for Children (QLSI-C©) has been demonstrated in the

study 1 (see chapter 8). Advantages of the use of technology for assessment

purposes in pediatric psychology have been discussed in section 2.1. of this

chapter. In addition to these advantages, the use of the QLSI-C has a clinical

advantage. In contrast to most QOL measurement, the QLSI-C provides

different scores: the state score (i.e. current situation), the goal score (i.e.

child’s aspirations), the rank score (i.e. importance assigned to each life

DISCUSSION

- 252 -

domains) and the gap score (i.e. QOL composite score based on a

multiplicative model). These scores can be useful in clinical practice with

children because they help to determine at which level the child’s problem

lies. For example, children may have a poor QOL because: (1) their

expectations are too high; (2) they cannot prioritize their life domains (i.e.

all domains are assessed as essential); or (3) their expectations are realistic

but their current situation is problematic. This QOL assessment tool helps

the clinician to determine at what level to intervene in their clinical work

with children.

Second, this research project highlighted that children with CF and their

families develop into psychologically well-adapted individuals despite the

adversity (i.e. managing the CF and its treatments). Indeed, literature

showed very few studies assessing the efficacy of interventions or

psychoeducation promoting well-being in children with CF (e.g. Christian &

D'Auria, 2006). Most of the available intervention-based studies aim to

improve adherence to CF treatment in children (e.g. vitamin intake, chest

therapy, antibiotics, etc.) (e.g. Downs, Roberts, Blackmorel, Le Souëf, &

Jenkins, 2006; Powers et al., 2003; Powers et al., 2005; Stark, Mackner,

Kessler, Opipari, & Quittner, 2002; Stark et al., 2003; Stark, Quittner,

Powers, & et al., 2009).

This resilience in school-aged children with CF may be explained by the

fact that the school-age period is one of relative disease latency with many

school-aged children being free from recurrent exacerbations and in-patient

treatment (Duff, 2001); which might suggest a low prevalence of

psychological disturbance in school-aged children with CF. Moreover, as

school-age children are still developing, management of CF may have a

greater impact on children’s developmental tasks rather than be at the

origins of psychological difficulties at this stage (Duff, 2001). Therefore,

DISCUSSION

- 253 -

school-age period may facilitate psychoeducation2 that targets challenges

characterized by this period in pediatric CF. First, as school-age period is

characterized by evolving social skills (e.g. development of children’s

identity and sense of competence through peer comparisons), this period

offers an opportunity for CF teams to help children develop or enhance

their social behavior repertoire leading to greater confidence in navigating

awkward social situations related to their CF (Ernst et al., 2010). Second, as

school-aged children’s cognitive skills expand, their conceptualization of

illness evolves and they develop belief and expectations related to their

disease. Thus, school-age period may be one of communication between

health professionals and children to address possible misinformation and

unfounded fears or concerns about CF (Ernst et al., 2010). Third, school-age

period is one of development of essential components of self-management

throughout the life span (e.g. sense of ownership, self-efficacy, control,

sense of involvement) (Ernst et al., 2010). However, the opportunity to

develop these skills seems to be missed frequently by CF care providers.

During CF clinic visits, children felt to be marginalized by staff with the

interaction to be only between their parent and the provider. Children with

CF also reported that their own health priorities were not addressed but

focused toward the parents’ desired outcome (Savage & Callery, 2007).

In summary, results from our research project revealed that school-

aged children with CF were well-adapted despite experiencing a chronic

disease. However, the evolving social and cognitive skills during this period

make this an optimal time to engage children in collaboration with CF

health teams and work together to develop goal-driven behaviors linked to

children’s own values in order to promote self-management across the life-

span (Ernst et al., 2010).

2 Psychoeducational interventions aim to provide patients with information

about their disease, its treatment and its consequences as well as enhance skills

to cope with disease-related problems (Bonsack, Rexhaj, & Favrod, 2015).

- 254 -

Conclusion

- 257 -

Conclusion

The purpose of this 4-year research project was to examine QOL and its

predictors (i.e. individual and parental) in school-aged children (8 to 12

years old) with CF. However, psychological adjustment to CF within this age

group is largely unknown, especially regarding QOL. Consequently, the

studies conducted within this project shed light on a missing literature in

pediatric CF.

Measurement of QOL in children still poses conceptual and

methodological issues. However, the assessment tool used in this

dissertation (i.e. QLSI-C©) has been developed in taking to account these

challenges and is applicable in clinical and non-clinical populations. The

validation of a new format (i.e. tablet version) of the QLSI-C presented in

this research project demonstrated the reliability of a technology-based

approach and its implications for practice and research.

Once the tablet-administered QLSI-C was validated, studies conducted

within this dissertation attempted to better understand psychological well-

being (i.e. QOL, anxiety, depressive symptoms) in children with CF and

investigate individual and parental factors influencing their QOL. First,

findings from this research highlighted that, overall, our multicultural

sample of school-aged children with CF develop into psychologically well-

adapted individuals. However, the different patterns of results between

Belgian and American children with CF from this research support the

findings according to which illness experience is culturally constructed (i.e.

Kleinman et al., 2006). It suggests the importance of cross-cultural studies

and the development of culturally-appropriate measures in research among

chronically ill patients. Second, based on the Common Sense Model of Self-

Regulation (CSM) (Leventhal et al., 1980), this dissertation also examined

the role of illness representation (i.e. emotional and cognitive), coping

strategies and psychological functioning (i.e. anxiety and depressive

CONCLUSION

- 258 -

symptoms) in the QOL in children with CF. Results revealed the importance

of the emotional pathway, especially the mediational role of psychological

functioning, in the QOL of our young patients. Guided by these findings, an

adaptation of the Leventhal’s CSM was suggested when applying in

pediatric populations. Finally, after considering the role of individual factors

in the QOL in children with CF, an additional study investigated the role of

parental factors. Based on the Transactional Stress and Coping model (TSC)

(Thompson & Gustafson, 1996), the role of parenting stress, parental illness

perception and parental coping strategies in the QOL of youths with CF was

examined while considering the gender effect (mothers vs fathers).

Surprisingly, parental factor did not appear to be a strong predictor of the

QOL in these patients. However, although mother- and father-related

variables did not contribute to the QOL in our pediatric CF sample (except

mother’s parenting stress), inclusion of both mothers and fathers in

pediatric research is strongly encouraged given their respective importance

in the child’s development.

In summary, findings from this 4-year research project fill a gap in the

pediatric CF literature by expanding our understanding of individual and

family risk factors associated with a poor QOL in school-aged children with

CF.

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Annexes

Annexe 1

Le modèle des systèmes de

contrôle (Dupuis et al., 1989)

Annexe 1 Le modèle des systèmes de contrôle (Dupuis et al., 1989)

En l’absence de modèle intégré, cette recherche doctorale prend son

appui théorique sur le modèle des systèmes de contrôle et la définition de la

QV qui sous-tend le développement de l’Inventaire Systémique de Qualité de

Vie (ISQV) (Dupuis et al., 1989).

L’approche proposée par Dupuis et al. (1989) se base sur la notion

aristotélicienne du bonheur telle que présentée dans l’Éthique à Nicomaque

(Aristote, 1987). On y mentionne que toute activité humaine est orientée

vers des objectifs et que l’individu cherche à atteindre ces objectifs afin

d’arriver à une fin parfaite et ultime qui serait, selon Aristote, « le

bonheur ». Ainsi, dans chaque domaine de vie, le but ultime de nos actions

est d’atteindre le bonheur (Dupuis, Marois, & Etienne, 2012). Dès lors, en

s’inspirant également de la cybernétique (Wiener, 1948) et de l’approche

systémique des systèmes biologiques (Ashby, 1952; Bertalanffy, 1973;

Powers, 1973), le modèle développé par Dupuis et al. (1989) s’articule

autour de l’idée que tous les comportements humains sont contrôlés et

maintenus par la poursuite des objectifs. Ainsi, la mesure de la QV s’appuie

sur un modèle des systèmes de contrôle qui organise et donne du sens aux

comportements de l’individu (Dupuis et al., 2012).

Dans un tel système de contrôle (voir Figure 1), l’individu compare sa

situation actuelle avec sa situation désirée (objectif). L’absence d’écart

entre les deux situations démontre la satisfaction de l’individu. En revanche,

lorsque l’écart est supérieur à 0, l’individu adopte des comportements qui

visent à le réduire (= boucle de rétroaction négative). Ce dernier peut exister

entre la situation actuelle et les objectifs de l’individu afin d’arriver à un état

de satisfaction ou à un sentiment de contrôle (= mécanisme de contrôle) ;

tout en considérant que chaque objectif n’a pas la même importance (c’est-

à-dire, l’organisation hiérarchique des objectifs selon la priorité que leur

ANNEXE 1

accorde l’individu). Cependant, il est possible que les comportements que

met en place l’individu pour se rapprocher de ses buts soient inefficaces et

produisent dès lors l’effet inverse, à savoir l’augmentation de l’écart entre

sa situation actuelle et ses buts (= boucle de rétroaction positive). Cet

éloignement des buts cause une perte de contrôle qui engendre de la

frustration, de la colère ou de l’anxiété (Dupuis et al., 2012).

Figure 1 – Modèle des systèmes de contrôle (adapté de Dupuis et al., 2000)

Ainsi, le modèle des systèmes de contrôle comporte quatre composantes

principales : la situation actuelle – les buts – l’écart – et la dynamique du système

(boucles de rétroaction et hiérarchisation des objectifs). Sur base de ces

composantes, une définition opérationnelle de la qualité de vie peut être

présentée : « La qualité de vie, à un moment donné dans le temps, est l’état qui

correspond à un niveau atteint par une personne dans la poursuite continuelle de

ses buts organisés hiérarchiquement » (Dupuis et al., 1989).

Frustration, colère, anxiété

Situation actuelle

Évaluation et comparaison

Écart = 0 Écart > 0

ENVIRONNEMENT Augmentation, maintien ou diminution des

comportements

Augmentation de la satisfaction

Situation désirée

Boucle de rétroaction négative

Boucle de rétroaction positive

Annexe 2

Validation of the French Version

of the Parenting Stress Index –

Short Form (Fourth Edition)

Malorie Touchèque, Anne-Marie Etienne, Céline Stassart & Corinne Catale1

1 Accepted for publication in Journal of Community Psychology

ANNEXE 2

Abstract

Introduction: The Parenting Stress Index (PSI) is widely used to measure

stress related to the demands of parenthood. Unfortunately, no French

adaptation and validation of the PSI Short Form (Fourth Edition) had yet been

published. This study examine the factor structure and the psychometric

properties of the French translation of the PSI-4-SF. Method: Sample consists

of 210 parents of children aged 5 to 12 years old. Factor structure of the PSI-4-

SF was investigated using confirmatory factor analysis (CFA). Three models

were tested, with one, two and three dimensions. Internal consistency

reliability and validity were also examined. Results: CFA showed that the

original three-factor solution most closely approximated our data despite the

imperfection of the model fit indices. Results also indicated a good internal

consistency reliability and validity. Conclusion: The French version of the PSI-

4-SF shows promise as a valuable instrument for assessing parenting stress in

the French-speaking population.

Keywords: Parenting Stress Index; parent-child interaction; assessment tool;

factor analytic structure; psychometric properties; validation.

ANNEXE 2

1. Introduction

All parents must cope with the day-to-day stressors related to the

demands of parenthood and, consequently, experience parenting stress that

leads to negative feelings toward the self and the child (Deater-Deckard,

1998). Although there are numerous definitions of parenting stress, a

central element is the discrepancy, whether real or not, between the

perceived demands of the parenting role and parents’ perception of having

access to the resources they need to meet the demands of parenthood

(Deater-Deckard & Scarr, 1996). This specific domain of stress represents a

major study subject as it has been claimed to be important in the

development of dysfunctional parent-child interactions and a major risk

factor for adult and child psychopathology (Deater-Deckard, 1998).

Therefore, reducing parenting stress is important not only at an individual

level, to improve the parent’s psychological health, but also at a broader

level, because it may improve the efficacy of individual, family-based and

community-based interventions targeting the child’s behavioural problems

(Kazdin, 1995).

The most common measure of parents’ level of distress and parent-child

relationship is the Parenting Stress Index (PSI) (Abidin, 2012). The PSI has

been used in studies on a wide range of topic such as at-risk family (Wen,

Korfmacher, Hans, & Henson, 2010) or ethnic minorities (Franco, Pottick, &

Huang, 2010) as well as children with disruptive behaviour problems

(Semke, Garbacz, Kwon, Sheridan, & Woods, 2010) or developmental

disabilities (Hassall, Rose, & McDonald, 2005). In clinical and research

settings, a shortened 36-item PSI (PSI-SF; Abidin, 1995) is often used

instead of the long form of the PSI (120 items) which is overly lengthy and

time-consuming for screening purposes. Recent validation studies showed

conflicting results regarding the structural validity of the PSI-SF. Two

studies concluded that a single- or a two-factor model (Deater-Deckard &

Scarr, 1996; Haskett et al., 2006) for the PSI-SF provided a better solution

ANNEXE 2

than the initial three-factor model (Abidin, 1995). Another study reported

that, although fitting imperfectly, the three-factor solution most closely

approximated the data (Reitman et al., 2002). However, these studies have

been performed in specific groups (i.e. parents of toddlers, ethnically

diverse abusive parents and low-income mothers); some not representative

of the general population.

The PSI-SF has been translated into many languages (Arabic, Chinese,

Dutch, German, Italian, Portuguese, Swedish, Spanish, etc.), including

Canadian French, but no standard French version of the PSI-SF was

previously available. French language in Canada slightly differs from the

French language in Europe (France, Belgium or Switzerland) in terms of

vocabulary, pronunciation and grammar. Given that, the validation of a

standard European French version would facilitate the use of the PSI-SF on

the other side of the Atlantic.

The purpose of this study was to examine the psychometric properties

of the French translation of the PSI-SF (Fourth edition; PSI-4-SF). The factor

structure of the French version of the PSI-4-SF in a large sample of parents

with children aged 5 to 12 years old were examined using confirmatory

factor analyses (CFA). Three models were tested: a three- two- and single-

factor model. Moreover, the reliability and validity of the best model of fit

was assessed.

2. Method

2.1. Research design and Participants

We used a cross-sectional design with three samples collected from the

background population and one sample of parents having a child with a

chronic disease (i.e. Cystic Fibrosis). Samples characteristics are presented

table 1.

ANNEXE 2

Table 1 – Sample Characteristics

Participants (n) Assessment purpose Parents’ age Mode of data collection

Sample 1 163 mothers;

47 fathers

Factor structure;

reliability

M= 38.91; SD= 4.82 Online survey


19 fathers

Criterion-related and

construct validity

M= 42.63; SD= 5.43 Face-to-face interview


17 fathers

Discriminant validity M= 39.89; SD= 4.49 Face-to-face interview

Sample 4* 18 mothers;

17 fathers

Discriminant validity M= 43.29; SD= 5.36 Face-to-face interview

*Parents of children with Cystic Fibrosis; matched (child’s age and sex) with sample 3.

ANNEXE 2

2.2. Measures

Parenting Stress Index – Short Form (PSI-4-SF) (Abidin, 2012). The

PSI-4-SF is a 36-item questionnaire using a 5-point response scale and

divided into three subscales (12 items each) labelled Parent Distress (PD),

Parent-Child Dysfunctional Interaction (PCDI) and Difficult Child (DC). A

high total score indicates a high level of parenting stress. The PSI-4-SF was

translated from English to French following the steps of the back-

translation approach (Hambleton, Merenda & Spielberger, 2004).

State-Trait anxiety Inventory for Children (STAIC) (Spielberger,

1973). The STAIC consists of two 20-item self-report scales using a 3-point

response scale and measuring state- and trait-anxiety in children. A high

total score indicates a high level of anxiety.

Children Depression Inventory (CDI) (Kovacs & Beck, 1977). The

CDI is a 27-item self-report measure using a 3-point response scale

assessing symptoms of depression in youths 7 to 17 years old. A high total

score indicates a high level of depression.

Family Environment Scale – Form R (FES) (Moos & Moos, 1981).

The FES is a 90-item true-false scale measuring the family environment.

This scale consists of 10 subscales that can be clustered into 3 underlying

domains: Relationship; Personal Growth; and System maintenance. A high

score indicates the presence of the domain in the family environment.

2.3. Statistical Analysis

Structural validity of the French translation of the PSI-4-SF was

assessed using LISREL 8.80 (Jöreskog & Sörbom, 2006). According Gorsuch

(1983), the ratio participants per item should be at least five suggesting a

minimum of 180 participants for this study. Weighted Least Square (WLS)

estimation was applied to the covariance matrices and goodness of fit was

tested with several indices: the normed χ², the Standardized Root Mean

ANNEXE 2

Square Residual (SRMR), the Root Mean Square Error of Approximation

(RMSEA), the Comparative Fit Index (CFI), the Non-Normed Fix Index

(NNFI) and the Goodness of Fit Index (GFI). The Expected Cross-Validation

Index (ECVI) and the Akaike Information Criterion (AIC) was used to

compare models. Internal consistency and validity of the best model of fit

were assessed using SPSS (version 20.0).

3. Results

3.1. Structural validity

CFA have been conducted on the full sample (n=210) given the fact that

we did not found significant differences between mothers and fathers. We

tested several structural models on the PSI-4-SF and compared them to

each other: Model A examined the fit of the original three-factor model

(Abidin, 2012); Model B tested a two-factor model (i.e. Deater-Deckard &

Scarr, 1996; Haskett et al., 2006); and Model C examined the fit of a single-

factor model (i.e. Deater-Deckard & Scarr, 1996). Goodness-of-fit indices for

the three models tested are presented in Table 2.

Considering model comparison and despite the fact that none of the

models had a good fit, Model A provided the best fit to the data. It showed

statistically significant standardized factor loadings for all items (p < .05).

Standardized factor loadings ranged from .45 to .82 on factor I (PD),

excluding item 6 which showed loading (.29) below the salient loading

(Gorsuch, 1983). Factor loadings ranged from .41 to .84 on factor 2 (PCDI)

and from .49 to .84 on factor 3 (DC). Note that we reran the analyses

without the item 6. Given that the results did not show any significant

changes, we did not exclude the item in order to be consistent with the

initial scale.

ANNEXE 2

Table 2 – Goodness-of-Fit Indices for the Three Models Tested

Models χ² Df Normed

χ²

RMSEA RMSEA

90%CI

SRMR NNFI GFI CFI AIC ECVI

Model A:

three factors

1729.674 591 2.93 .096 .091-.101 .11 .90 .91 .91 1879.674 8.99

Model B:

two factors

1863.346 593 3.14 .101 .096-.106 .11 .89 .91 .90 2009.346 9.61

Model C:

one factor

2334.064 594 3.93 .118 .113-.123 .13 .85 .87 .86 2474.064 11.86

Note: n = 210; Number of items: 36; Estimation method: DWLS

Acceptable values of fit: Normed χ²<3 (Kline, 2005); SRMR<.10 (Kline, 2005); RMSEA<.08 (Jöreskog & Sörbom, 2006); NNFI>.90

(Hu & Bentler, 1999); GFI>.90 (Cole, 1987); CFI>.90 (Hu & Bentler, 1999); AIC and ECVI=lower value (Browne & Cudeck, 1989)

ANNEXE 2

3.2. Descriptive statistics and internal consistency

reliability

Descriptive statistics for the four different samples and Cronbach’s

alpha coefficients for the model A of the PSI-4-SF total score and its

subscales are displayed in Table 3. Comparisons of the three samples from

the background population highlighted that the sample collected using an

online survey reported higher scores than the samples collected using a

face-to-face mode of administration (sample 1 vs 2: p=.001; sample 1 vs 3:

p<.001). However, there is no significant difference between the two

samples collected using a face-to-face interview (p=.245).

3.3. Concurrent validity

Series of multiple regressions were performed and the following

variables were entered simultaneously for each subscale of the PSI-4-SF:

child’s sex, child’s age, level of education, child’s anxiety and child’s

depression. None of the variables made significant contributions in the PD

subscale. Children’s level of depression (β=.57; t=3.25; p=.003) made a

significant contribution in the PCDI subscale, accounting for 39% of the

variance. Similarly, a linear combination of children’s anxiety (β=-.37; t=-

2.19; p=.035) and level of depression (β=.70; t=4.26; p<.001) accounted for

44% of the variance in the DC factor.

3.4. Divergent validity

We computed Pearson’s correlations between the PSI-4-SF and a test

that do not measure the same construct, the FES. Results showed no

significant correlations.

ANNEXE 2

Table 3 – Descriptive Statistics and Cronbach’s Alpha values

Sample 1

(n=210)

Sample 2

(n=38)

Sample 3

(n=35)

Sample 4

(n=35)

Based on sample 1

Mean (SD) Mean (SD) Mean (SD) Mean (SD) α Inter-

correlation*

Total Stress 82.57 (17.58) 72.08 (13.52) 68.46 (12.80) 81.23 (26.70) .89 .18

Parental Distress 27.78 (7.67) 24.89 (4.35) 22.91 (4.82) 25.83 (9.58) .81 .27

Parent-Child

Dysfunctional

Interaction

24.47 (6.67) 22.24 (5.93) 21.37 (5.38) 25.86 (10.38) .79 .25

Difficult Child 30.32 (7.26) 24.95 (5.58) 24.17 (5.00) 29.54 (9.65) .79 .23

*All inter-correlations are statistically significant at p < .001.

ANNEXE 2

3.5. Discriminant validity

An analysis of variance was used to assess how the PSI-4-SF

discriminates between a group of parents having a child with Cystic Fibrosis

(CF) (i.e. sample 4) and a group of parents having a child without medical

issues (i.e. sample 3). We found significant differences between these

populations for the Total stress (F(1,68)=6.51; p=.01; η²=.087), the factor 2

(F(1,68)=5.16; p=.03; η²=.070) and the factor 3 (F(1,68)=8.55; p=.01;

η²=.112); with parents of children with CF scoring higher than parents of

children without medical conditions.

4. Discussion

This study presents the first application and validation of the PSI-4-SF

in a European French-speaking population. Regarding its factor structure,

the original three-factor solution proposed by Abidin (2012) most closely

approximated our data despite the imperfection of the model fit indices.

This finding is consistent with results reported by Reitman et al. (2002).

However, two previous studies failed to find support for the proposed three

dimensions of the scale (Deater-Deckard & Scarr, 1996; Haskett et al.,

2006). These controversial findings revealed problems with the

instrument’s current factor structure, both for the English and the French

version, and suggest it may need some modification before it fits the data

well. The PSI-SF was originally developed through a series of exploratory

factor analyses based on the full-length PSI. Results indicated that 25 items

primarily loaded on Factor 1, 18 items loaded on Factor 2 and 14 items

loaded on Factor 3 (Abidin, 1995). In addition, with regard to the

composition of the factors, 4 items that were retained on Factor 3 had a

secondary loading on Factor 2 and 1 item retained on Factor 2 had a

secondary loading on Factor 3; these secondary loadings turned out to be

higher than their primary loadings. Although the replication of the factor

ANNEXE 2

structure showed that the three-factor solution of the PSI-4-SF is relatively

stable (Abidin, 2012), Abidin’s decision to keep the 12 items on each factors

in order to allow for equivalence in subscales length might have weakened

the factor structure of the PSI-4-SF. These findings suggest that new

explorations of the PSI-SF factor structure might be useful to understand

why the original three-factor solution has not fitted the data well in any

studies examining the factor structure of this scale.

The psychometric properties of the French version of the PSI-4-SF using

the three-factor model were also assessed. Results showed a good internal

consistency, with all the reliability coefficients exceeded .79. Findings also

provided support for the validity of the PSI-4-SF in a French-speaking

population. Note that comparisons between methods of administration

(online vs face-to-face) revealed that the assessment of parenting stress, as

measured by the PSI-4-SF, is sensitive to the social desirability bias.

The present study suffers from several limitations. First, our

participants were all parents of preschool- and school-aged children.

Because the challenges of parenting change over time, future researches

should examine the psychometric properties of the PSI-4-SF with a sample

of parents of toddlers or adolescents. Second, the evaluation of the validity

is not fully resolved because not all validity ratings were investigated in this

research; for example predictive validity and convergent validity were not.

Third, the test-retest reliability of the French version of the PSI-4-SF was

not assessed. Fourth, none of the models appears to provide a very optimal

fit. Future studies are clearly needed to further investigate the factor

structure of the PSI-4-SF.

In conclusion, the French version of the PSI-4-SF has an acceptable

reliability and validity as a measure of parenting stress. Regarding its

structural validity, although CFA pointed to the three-factor model as the

best fit, corroborating Abidin’s conceptualization, none of the models

presented in this study appears to be optimal. Studies among English-

ANNEXE 2

speaking parents presented the same imperfection of the factor structure.

That issue might be solve by simply adding few more items in the different

factors as it was in the original exploratory analyses computed by Abidin

(1995). Therefore, additional studies are needed to further ensure the

factor structure of the PSI-4-SF and confirm it constitutes a valid measure of

parenting stress for French- and English-speaking clinicians and

researchers.

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