Annales de Cardiologie et d’Angéiologie 58 (2009) 1–6

Article original

Étude électrophysiologique par voie transœsophagienne chez desenfants de moins de 11 ans, non sédatés, ayant un syndrome

de Wolff-Parkinson-White

Transesophageal electrophysiological study in non sedated childrenyounger than 11 years with a Wolff–Parkinson–White syndrome

B. Brembilla-Perrot a,∗, J.-L. Cloez b, C. Marchal b, F. Chometon a, O. Huttin a,C. Tatar a, J.-P. Lethor c, A. Tisserand c, P. Admant c, K. Belhadj d,

J.-P. Simon d, N. Benzhagou c, F. Marcon c

a Cardiologie adultes, CHU Brabois, rue du Morvan, 54500 Vandoeuvre-Les-Nancy, Franceb Clinique C.-Bernard, Metz, France

c Cardiologie infantile, CHU Brabois, Vandoeuvre-Les-Nancy, Franced Clinique L.-Pasteur, Essey-Les-Nancy, France

Recu le 4 juin 2008 ; accepté le 25 juillet 2008Disponible sur Internet le 22 aout 2008

Résumé

L’enfant a- ou paucisymptomatique chez lequel un syndrome de Wolff-Parkinson-White (WPW) a été découvert, devrait faire l’objet d’uneévaluation par étude électrophysiologique pour dépister une forme grave de l’affection. Le but de cette étude a été de savoir s’il est possibled’envisager cette exploration par voie transœsophagienne, sans anesthésie, chez un enfant de moins de 11 ans.

Méthodes. – Vingt-deux enfants, âgés de cinq à dix ans, asymptomatiques (n = 11) ou ayant des symptômes non documentés palpitations (n = 9)ou malaises avec syncope (n = 2) ont été consécutivement recrutés pour l’évaluation d’un WPW, qui persistait à l’épreuve d’effort ; l’enregistrementHolter ne montrait pas d’arythmie. L’étude électrophysiologique par voie transœsophagienne a été indiquée.

Résultats. – L’étude a pu être réalisée chez les 22 enfants, sans anesthésie. La difficulté principale a été liée à la mise en place de la sondeœsophagienne par voie buccale. L’étude électrophysiologique a été effectuée selon un protocole raccourci, du fait du développement d’une réactionadrénergique chez cinq enfants où la perfusion d’isoprénaline n’a pas été nécessaire. Une stimulation auriculaire programmée avec un et deuxstimulus a été réalisée. Chez tous les enfants, la période réfractaire effective du faisceau de Kent a été atteinte pour une valeur supérieure ou égaleà 210 ms. Une tachycardie orthodromique a été induite chez 11 enfants, trois asymptomatiques (27 %), sept avec palpitations et un avec syncope.Une tachycardie antidromique a aussi été induite chez ce dernier enfant. Il n’a pas été induit de fibrillation auriculaire.

En conclusion. – Il est possible de proposer une exploration par voie œsophagienne en consultation, à un enfant de moins de 11 ans en adoptantun protocole minimal qui permet dès ce très jeune âge de définir clairement le risque possible lié au WPW.© 2008 Elsevier Masson SAS. Tous droits réservés.

Abstract

The electrophysiological evaluation of Wolff–Parkinson–White syndrome (WPW) is recommended in children aged more than five years todetect a risk of life-threatening arrhythmia. The purposes of the study were to determine the feasibility of transesophageal EPS in a child between

six and 10 years in out-patient clinic.

Methods. – Electrophysiological study (EPS) was indicated in 22 children, aged six to 10 years, with a manifest WPW either for no documentedtachycardia (n = 7), unexplained dizziness (n = 2) or for a sportive authorization in 10 asymptomatic children. Two of the last children had a historyof permanent tachycardia after the birth but were asymptomatic since the age of one year without drugs.

∗ Auteur correspondant.Adresse e-mail : b.brembilla-perrot@chu-nancy.fr (B. Brembilla-Perrot).

0003-3928/$ – see front matter © 2008 Elsevier Masson SAS. Tous droits réservés.doi:10.1016/j.ancard.2008.07.011

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Results. – EPS was performed in all children. The main difficulty lied in passing the catheter through the mouth. Programmed stimulation atycle length of 380 ms was performed in all children to avoid high rates of pacing when the conduction through the accessory pathway (AP) andormal AV system was evaluated. Isoproterenol was not required in five children, because they developed a catecholaminergic sinus tachycardia.he AP refractory period was determined in all children between 200 and 270 ms. Orthodromic reentrant tachycardia (RT) was induced in 11hildren, three asymptomatic children (27%), seven complaining of tachycardia and one with syncope. Rapid antidromic tachycardia was inducedn this last child with dizziness. Atrial fibrillation was never induced.

Conclusions. – Esophageal EPS can be performed without sedation in a young child six to 10-year-old with a shortened protocol of stimulation,hich was capable to clearly evaluate the WPW-related risks.2008 Elsevier Masson SAS. Tous droits réservés.

ots clés : WPW ; Enfants ; Étude électrophysiologique

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eywords: WPW; Children; Electrophysiological study

Il est maintenant acquis que le syndrome de Wolff-arkinson-White même asymptomatique doit faire l’objet d’unexploration exhaustive dès sa découverte [1]. En effet, si onavait depuis longtemps que 5 à 10 % de ces sujets ont une formeotentiellement maligne de l’affection [2,3], la signification dees résultats restait discutable car il n’avait pas pu être démontréue les données électrophysiologiques étaient corrélées réelle-ent avec la survenue d’évènements rythmiques graves [4,5].outefois, dès 2003, Pappone et al. ont pu démontrer chez

’adulte [6] et chez l’enfant [6] que l’ablation pratiquée chez lesujets chez lesquels l’étude électrophysiologique avait permis’induire une tachycardie semblait diminuer significativemente risque d’événements rythmiques graves dans cette population.

Ces auteurs [1,6,7] préconisaient l’exploration électrophysio-ogique systématique dès l’âge de cinq ans et cela jusqu’à au

oins 35 ans. Toutefois, s’il est facile d’explorer un enfant delus de dix ans ou un adulte par une étude électrophysiologiquendocavitaire ou œsophagienne, un tel geste devient difficilehez un enfant de moins de 11 ans et il est conseillé de fairees études sous anesthésie. De plus, proposer une étude endo-avitaire comporte un certain risque lié au cathétérisme [8] et à’irradiation [9] qui même s’ils sont minimes, sont difficilementcceptables chez un jeune enfant asymptomatique ou peu gêné.’exploration réalisée par voie transœsophagienne a ce méritee pouvoir être proposée largement à des sujets en consultationt ne comporte ni les risques du cathétérisme ni ceux de’irradiation [10–15]. Nous avons déjà rapporté la faisabilité de’examen chez l’enfant de plus de dix ans mais nous avions évitéette investigation chez un enfant plus jeune [16]. Lorsqu’elletait faite chez ces sujets plus jeunes par d’autres auteurs, uneédation par midazolam était préconisée [10–15].

Le but de cette étude a été de savoir s’il était possible deéaliser cet examen en consultation chez des enfants de moinse 11 ans non sédatés.

. Population d’étude

Vingt-deux enfants âgés de cinq à 10 ans (moyenne 8 ± 1 ans)nt été consécutivement recrutés. Ils étaient de petite taille

inférieure à 1,20 m) et de poids inférieur à 35 kg, il s’agissaite neuf filles, et 13 garcons pour lesquels le syndrome de Wolff-arkinson-White patent avait été mis en évidence lors d’unlectrocardiogramme réalisé lors d’une consultation cardiolo-

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ique pour un malaise avec syncope (n = 2), pour des sensationse palpitations chez neuf enfants ; chez les 11 enfants asymp-omatiques, deux d’entre eux avaient présenté des tachycardiesonctionnelles à leur naissance ; le traitement antiarythmiquevait été arrêté à l’âge d’un an sans récidive des crises ; leseuf autres enfants avaient un souffle à la naissance ; seulseux d’entre eux avaient une cardiopathie congénitale (maladie’Ebstein) sans retentissement fonctionnel. Il faut noter que huitnfants pratiquaient déjà un sport en club en dehors de l’école.

. Méthodes d’étude

Ces enfants ont eu une épreuve d’effort et un enregis-rement Holter ECG. L’étude électrophysiologique par voieransœsophagienne a été indiquée avec l’accord des parentst a été faite en salle d’électrophysiologie. Le protocole deette étude déjà rapporté dans des travaux précédents [16] até adapté à l’enfant : la sonde œsophagienne (Esosoft, Fiabla/Sorin) a été mise en place par voie buccale, l’enfant étantjeun depuis trois heures. La stimulation a été faite avec un

timulateur utilisé pour la stimulation endocavitaire, biphasiqueMicropace, Bard France). Les enregistrements ont été faitsur baie d’électrophysiologie utilisée aussi pour l’explorationndocavitaire, Bard avec un enregistrement de l’ECG 12érivations et de l’activité atriale œsophagienne.

La durée d’impulsion a été fixée à 10 ms et l’intensité du cou-ant a varié de 7 à 15 mA (moyenne 10 ± 2 mA). Contrairementun sujet plus grand, nous n’avons pas réalisé de stimulation

uriculaire à fréquences croissantes car c’est habituellement lesréquences élevées qui sont mal tolérées. L’étude a uniquementomporté une stimulation auriculaire programmée sur un cyclee base entre 380 et 400 ms en fonction de la fréquence spon-anée, avec un, puis deux extrastimulus. L’extrastimulus étaitélivré à partir de 350 ms avec un décrément de 10 ms jusqu’àa période réfractaire auriculaire.

L’ECG 12 dérivations en préexcitation maximale a éténregistré pour localiser le faisceau accessoire selon les clas-ifications de Frank et Gallagher [17–19].

Chez 14 enfants, la fréquence cardiaque de base est restée

nférieure à 80 par minute. Nous avons complété l’étude par laépétition de cette stimulation auriculaire programmée pendantne perfusion d’isoprénaline (0,02 à 1 �g min−1) de manière àccélérer la fréquence cardiaque au-delà de 130 par minute. Un

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Fig. 1. Détermination de la période réfractaire effective du faisceau de

atch à base de lidocaïne avait été mis en place à l’arrivée de’enfant en vue de la mise en place de la perfusion. Chez cinqnfants, la fréquence sinusale spontanée est restée rapide et il’y a pas eu de perfusion d’isoprénaline.

. Résultats

.1. Résultats des examens non invasifs

Le syndrome de Wolff-Parkinson-White persistait à l’épreuve’effort.

Aucun trouble du rythme n’était noté pendant l’enregist-ement Holter.

.2. Faisabilité de l’examen

L’étude a été réalisée chez tous les enfants. Les parents ontté autorisés à rester lors de la procédure pour encourager eturtout rassurer l’enfant.

Des explications ont d’abord été données à l’enfant pour lerévenir du réflexe nauséeux transitoire lors de la mise en placee la sonde et d’une possible sensation désagréable ou bizarreors de la stimulation pendant quelques minutes.

La principale difficulté de l’examen a été liée à la mise enlace de la sonde œsophagienne. Toutefois, les enfants ont avaléuis gardé la sonde le temps de l’examen. Un enfant a eu desomissements et a dû réabsorbé la sonde. Une anesthésie locale

été nécessaire chez un enfant. Le cathéter a été positionné sans

copie selon l’activité atriale œsophagienne.La réalisation de l’examen a été associée au développement

’un stress évident avec accélération de la fréquence sinu-

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; enfant de six ans très tachycarde ; l’isoprénaline ne sera pas utilisée.

ale qui est passée généralement au-delà de 150 par minutehez six des 22 enfants. C’est pourquoi l’étude n’a pas étéefaite sous isoprénaline chez eux. Les enfants n’ont pasignalé de douleur due à la stimulation œsophagienne et ontté plutôt inquiets lors de la stimulation par la sensation deachycardie.

La durée de l’exploration n’a pas excédé cinq minutes saufhez les enfants où la mise en place d’une voie veineuseour la perfusion d’isoprénaline a été requise (durée moyenne0 ± 3 minutes).

.3. Résultats de l’étude électrophysiologique

La localisation du faisceau accessoire était latérale gaucheans quatre cas, latérale droite dans cinq cas, postéroseptaledroite ou gauche) dans 11 cas et antéroseptale dans deux cas.

La fréquence sinusale spontanée normale à l’arrivée entre0 et 80 par minute s’est accélérée à au moins 150 parinute après la mise en place de la sonde œsophagienne

Fig. 1). Chez 17 enfants, elle s’est spontanément normali-ée pendant la procédure d’exploration électrophysiologique et’est chez ces enfants que le protocole basal a été répété soussoprénaline.

La période réfractaire effective du faisceau de Kent a ététteinte chez tous les enfants pour un couplage supérieur ou égal210 ms. Les données sont rapportées dans le Tableau 1. Une

achycardie jonctionnelle par réentrée de type orthodromique até induite chez 11 enfants (Fig. 2) ; trois enfants se disaient

symptomatiques (27 %) et n’ont pas reconnu la crise ; toute-ois deux d’entre eux avaient eu les tachycardies jonctionnellesleur naissance ; sept enfants se plaignaient de palpitations et

nt reconnu leur tachycardie ; un enfant avait eu un malaise avec

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Fig. 2. Atteinte de la période réfractaire du faisceau

yncope ; chez celui-ci il était aussi possible d’induire une tachy-ardie antidromique (Fig. 3). Aucune fibrillation auriculaire n’até induite.

Douze enfants avaient une forme bénigne de préexcitationpériode réfractaire du faisceau de Kent supérieure à 250 ms à’état de base, supérieure à 200 ms après isoprénaline, pas deachycardie inductible). L’un de ces enfants avait eu un malaise

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Fig. 3. Induction d’une tachycardie orthodromique (à gauche) et antidrom

ent et induction d’une tachycardie orthodromique.

ompliqué de syncope qui a été attribué secondairement à uneypertonie vagale.

.4. Conséquences pratiques

Chez tous les enfants avec une forme bénigne, une pratiqueportive sans limitation a été autorisée.

ique (à droite) chez un enfant de neuf ans qui avait eu une syncope.

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Tableau 1Données cliniques et électrophysiologiques de la population d’étude.

Asymptomatique Palpitations Syncope

Nombre 11 9 2Âge 8,4 ± 1 8 ± 1 9Sexe M 8 3 2Cycle sinusal (ms) 405 ± 50 510 ± 60 520 ± 65Pre-Kent base (ms) 280 ± 26 270 ± 25 220, 310Pre-Kent iso (ms) 230 ± 14 225 ± 10 200, 280Tachy orthodromique 3 7 1Tachy antidromique 1Forme bénigne 8 3 1

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: mâle ; pre-Kent : période réfractaire effective du faisceau de Kent à l’étatasal (base) puis sous isoprénaline (iso) ; tachy : induction d’une tachycardie.

Chez les cinq enfants asymptomatiques, une simple sur-eillance a été recommandée avec indication d’une nouvellexploration après l’âge de 12 ans. Chez les enfants qui selaignaient de palpitations ou tachycardies non documentées,n traitement médicamenteux utilisant de la flécainide à uneose adaptée au poids de l’enfant associée à des petites dosese bêtabloquants a été proposé avec suivi recommandé pourécider d’une ablation par radiofréquence en cas de mauvaiseolérance du traitement, récidive des symptômes ou persistancees crises à l’adolescence après arrêt des médicaments. Le recul’étant que de deux ans maximum, aucun enfant n’a récidivé etous continuent une activité sportive de loisir.

Seul, l’enfant qui avait des tachycardies orthodromique etntidromique syncopales a eu une ablation de son faisceau deent.

. Discussion

L’étude montre qu’une étude électrophysiologique par voieransœsophagienne peut être réalisée chez des petits enfants sansnesthésie en consultation. Les autres études non invasives pré-onisées dans le syndrome de Wolff-Parkinson-White n’avaientas permis d’évaluer les propriétés électrophysiologiques duaisceau accessoire, la préexcitation persistant à l’effort [20,21].

Samson et al. [13] ont déjà montré chez l’enfant que lesésultats de l’exploration électrophysiologique endocavitaire etsophagienne étaient identiques.La difficulté d’indication d’une exploration électrophy-

iologique par voie endocavitaire chez un enfant a- ouaucisymptomatique est confortée par les refus d’investigationsar les parents fréquemment signalés dans les études pédia-riques en électrophysiologie avec d’ailleurs des décès chezes enfants n’ayant pas fait l’objet de bilan ou ayant refusé unraitement [7,22].

Cette étude a fait apparaître le développement d’une réactionatécholergique lors de l’étude transœsophagienne qui aonduit à adapter le protocole et à le raccourcir : il n’a parfoisas été nécessaire de compléter la procédure en la répétant

vec une perfusion d’isoprénaline habituellement utilisée chez’enfant de plus de dix ans et chez l’adulte pour étudier lesnfluences du système catécholergique sur le syndrome de

olff-Parkinson-White [23,24].

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Dans cette courte série, une tachycardie orthodromique até induite chez trois des 11 enfants, apparemment asymptoma-iques (27 %) mais deux d’entre eux avaient eu des tachycardiesleur naissance. Chez les sujets asymptomatiques de plus de dixns, il est exceptionnel d’entraîner l’induction d’une telle tachy-ardie, ce qui explique d’ailleurs le caractère asymptomatiquees sujets [3,6,25]. La signification de cette induction reste pour’instant peu claire du fait de la faible population, certains petitsnfants ayant du mal à décrire les symptômes. Les chiffres seapprochent néanmoins d’une étude de Sarrubi et al. [26] qui

rapporté une incidence importante (52 %) d’induction desachycardies par réentrée chez des enfants asymptomatiques.

Ce travail montre qu’il est aussi facile d’élucider rapidementa cause des symptômes de palpitations ou d’une syncopehez ces enfants. La majorité des enfants (5/6) avaient uneachycardie orthodromique inductible reproduisant les symp-ômes. Chez l’enfant de notre série qui avait des palpitations ethez lequel l’exploration est restée négative, l’enregistrementolter longue durée n’a montré qu’une tachycardie sinusale auoment des symptômes. En cas de syncope où il est impératif

e rechercher une forme grave de l’affection [27] et un des deuxnfants avaient bien des tachycardies ortho- et antidromiquesnductibles dont la sensation a été reconnue par l’enfant et ceiagnostic a conduit à l’ablation du faisceau de Kent.

En revanche, il n’a été induit de fibrillation atriale àonduction rapide par le faisceau accessoire comme nousenons de le rapporter dans une petite série d’enfants asymp-omatiques par opposition à des enfants de plus de dix ans où’induction d’une fibrillation auriculaire est notée dans 20 %es cas [28]. L’induction d’une fibrillation atriale est d’ailleursonsidérée comme très rare avant six ans et apparaît habituelle-ent à partir de 12 ans [29]. Cela conforte les notions anciennes

’un risque faible d’arythmies graves chez l’enfant de moinse 12 ans, l’apparition d’une fibrillation atriale étant exception-elle avant cet âge en dehors de la présence d’une cardiopathiessociée [30,31]. Malheureusement, il a été rapporté trèsxceptionnellement des cas de mort subite ou d’accidents trèsraves inauguraux chez des enfants de moins de dix ans avec unas à huit ans dans la série de Sarrubi et al. [22] ; cela a conduit’équipe de Pappone à proposer l’examen à des enfants à partire cinq ans [7]. Toutefois, les deux accidents graves notés danseur série sont survenus à partir de dix ans. De plus l’enfant quist décédé subitement avait des épisodes de fibrillation atrialerès rapides sur son enregistrement Holter. Dans notre expé-ience, le patient le plus jeune qui a eu un accident grave avait2 ans [3]. Néanmoins, du fait du développement des pratiquesportives chez des enfants de plus en plus jeunes, il apparaîtmportant de pouvoir dépister précocement un syndrome de

olff-Parkinson-White ; celui-ci peut être alors exploré de faconable dès le plus jeune âge sans avoir à recourir à un examenous anesthésie générale. La plupart du temps, cela conduit àuthentifier une forme bénigne et autoriser la pratique sportive ;i ce n’était pas le cas, la pratique du sport doit être déconseillée

t l’indication d’ablation par radiofréquence sera discutée.

En conclusion, cette étude montre la faisabilité de’exploration électrophysiologique par voie transœsophagiennen consultation chez un enfant de moins de 11 ans à condition

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’utiliser un protocole adapté à cet enfant. Elle permet rapi-ement d’évaluer le pronostic des sujets asymptomatiques et’identifier la cause de symptômes comme palpitations ouyncope.

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