Annales de pathologie (2009) 29, 245—248

CAS ANATOMOCLINIQUE

Kystes lymphoépithéliaux bilatéraux de la thyroïde

Bilateral lymphoepithelial cysts of the thyroid

Julien Adama, Philippe Bonnichonb,Marie-Cécile Vacher-Lavenua,c,Frédérique Tissiera,∗,c,d

a Service d’anatomie pathologique, hôpital Cochin, AP—HP, 27, rue duFaubourg-Saint-Jacques, 75679 Paris cedex 14, Franceb Service de chirurgie générale, hôpital Cochin, AP—HP, Paris, Francec Faculté de médecine, université Paris-Descartes, Paris, Franced Inserm U 567—CNRS UMR 8104, département d’endocrinologie,métabolisme et cancer, institut Cochin, France

Accepté pour publication le 10 mars 2009Disponible sur Internet le 13 juin 2009

MOTS CLÉSThyroïde ;Kyste ;Kystelymphoépithélial ;Thyroïdite ;Solid cell nest

Résumé Les kystes lymphoépithéliaux sont des lésions rares de la thyroïde, se présentantexceptionnellement de facon bilatérale. Nous rapportons un cas de kystes lymphoépithéliauxbilatéraux chez une femme de 62 ans, sans trouble de la fonction thyroïdienne, présentantun goitre multinodulaire sans autre anomalie clinique et biologique. Les aspects histolo-giques associaient des kystes bordés d’un revêtement malpighien ou respiratoire reposantsur un abondant tissu lymphoïde et au sein du parenchyme thyroïdien adjacent des lésionsde thyroïdite chronique lymphocytaire et de nombreux solid cell nests. Les diagnostics dif-férentiels des kystes lymphoépithéliaux et les hypothèses pathogéniques de ces lésions sontdiscutées.© 2009 Elsevier Masson SAS. Tous droits réservés.

KEYWORDSThyroid;Cyst;Lymphoepithelialcyst;Thyroiditis;Solid cell nest

Summary Lymphoepithelial cysts are rare lesions of the thyroid, with exceptional bilate-ral presentation. We report the case of a 62-year-old woman presenting with a multinodulargoiter, without associated clinical or biological abnormality. Histological examination demons-trated multiple cysts lined by squamous or respiratory-type epithelium, associated with adense lymphoid infiltrate. Chronic thyroiditis and numerous solid cell nests were also observedin the adjacent parenchyma. We briefly discuss differential diagnosis and current hypothesisconcerning the pathogenesis of these peculiar lesions.© 2009 Elsevier Masson SAS. All rights reserved.

∗ Auteur correspondant.Adresse e-mail : frederique.tissier@cch.aphp.fr (F. Tissier).

0242-6498/$ — see front matter © 2009 Elsevier Masson SAS. Tous droits réservés.doi:10.1016/j.annpat.2009.03.001

2 J. Adam et al.

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ntroduction

es kystes lymphoépithéliaux (KLE) de la thyroïde sont desésions rares, caractérisées depuis une vingtaine d’années1,2]. Près d’une vingtaine de cas a été rapportée dans laittérature [2]. Leur bilatéralité est exceptionnelle, décritenotre connaissance chez seulement quatre patients [2—4].ous présentons ici un cas de KLE bilatéraux de la thyroïde,urvenant dans un contexte de thyroïdite chronique lympho-ytaire.

bservation anatomoclinique

ne patiente de 62 ans sans antécédent notable présentaitn goitre d’aspect multinodulaire à l’échographie. Le bilanlinicobiologique ne trouvait pas d’anomalie associée, enarticulier ni dysthyroïdie, ni signe d’auto-immunité. Unehyroïdectomie totale a été réalisée en raison de la taillees nodules.

L’examen macroscopique de cette pièce adressée inciséeu laboratoire montrait une thyroïde pesant 17 g dont leseux lobes étaient le siège de nodules kystiques de tailleariée, le plus volumineux mesurant 3 cm (Fig. 1).

L’étude histologique montrait que ces kystes étaient bor-

és le plus souvent par un épithélium de type malpighien etocalement par un épithélium de type respiratoire (Fig. 2).et épithélium reposait sur un tissu interstitiel comportantn infiltrat lymphoïde dense, composé de petits lymphocytest de follicules lymphoïdes à centre clair (Fig. 2). Les cavi-és comportaient des cristaux de cholestérol (Fig. 2). Learenchyme thyroïdien adjacent présentait d’importantesésions de thyroïdite chronique lymphocytaire, caractéri-ées par un infiltrat inflammatoire constitué des folliculesymphoïdes à centre clair bien développés (Fig. 3). Les vési-ules thyroïdiennes présentaient focalement une métaplasiencocytaire. On observait également la présence d’assezombreux « solid cell nests » (SCN), plus particulièrementans les secteurs présentant des lésions de thyroïdite chro-ique lymphocytaire (Fig. 3).

L’étude immunohistochimique à l’aide des marqueurs BD20 (DAKO, M0755, 1/300) et CD79a (DAKO, M7050, 1/75),CD3 (DAKO, A0452, 1/60), Bcl2 (M0887, DAKO, 1/30) et desnticorps anticytokératines AE1-AE3 (DAKO, M3515, 1/100)’a pas objectivé d’argument en faveur d’un lymphome.

iscussion

armi les lésions unilatérales ou bilatérales de la thy-oïde, les KLE sont exceptionnels [2,3]. Leur présentation

igure 1. Aspect macroscopique.ross appearance.

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igure 2. a : kystes dont la paroi comporte un infiltrat inflam-atoire intense riche en follicules lymphoïdes et dont les cavités

omportent des empreintes des cristaux de cholestérol (HES × 25) ;: kyste bordé par un épithélium de type malpighien (HES × 100) ;: kyste bordé par un épithélium de type respiratoire (HES × 100).: cysts with walls comprising an intense inflammatory infiltrateich in lymphoid follicules and with cavities filled with choles-erol clefts (HES × 25); b: cyst lined by a squamous epitheliumHES × 100); c: cyst lined by a respiratory-type epithelium (HES

100).

st le plus souvent celle d’un nodule isolé, souvent kys-ique, ou d’un goitre multinodulaire sans particularitélinique, radiologique ou biologique associée [1—6]. Ainsi,e diagnostic des KLE est le plus souvent une découvertenatomopathologique, comme dans notre cas, reposant sur

Kystes lymphoépithéliaux thyroïdiens

[1,2,4,6,7]. De nombreuses hypothèses étant émises dans la

Figure 3. a : parenchyme thyroïdien adjacent siège de lésions dethyroïdite chronique lymphocytaire (HES × 25) ; b : parenchyme thy-roïdien adjacent siège de nombreux solid cell nests (HES × 200).a: adjacent thyroid: chronic lymphocytic thyroiditis (HES × 25); b:adjacent thyroid: numerous solid cell nests (HES × 200).

l’étude histologique, qui ne pose généralement pas de

difficulté alors que l’examen macroscopique est peu spé-cifique [1—4,6]. L’aspect microscopique est superposableà celui des kystes branchiaux cervicaux qui sont éga-lement observés en situation intraparenchymateuse dansd’autres organes cervicaux [1,2]. Ces kystes sont tapisséspar un épithélium le plus souvent malpighien, kératini-sant ou non, parfois atrophique [1—4,6,7]. Cet épithéliumrepose sur un tissu lymphoïde dense riche en folliculeslymphoïdes à centre clair [1,3,4,6,7]. La présence d’un épi-thélium de type respiratoire, constitué de cellules ciliéesparfois associées à des cellules caliciformes, a été décritedans de rares cas, comme dans notre observation [1,2].Le contenu kystique est macroscopiquement le plus sou-vent clair, jaunâtre, visqueux ou fluide [1,3,4,6,7] ; àl’histologie, on retrouve fréquemment des empreintes descristaux de cholestérol, des débris cellulaires et parfoisde la kératine, des hématies et quelques lymphocytes[2,4,6,7].

Ces KLE ont été décrits dans plus de la moitié des casen association avec des lésions de thyroïdite chronique lym-phocytaire [1,3,6], dont les quatre cas bilatéraux et notrecas qui ne présentaient pas de particularité par rapportaux formes unilatérales [2,4]. Ces lésions de thyroïditesont d’intensité variable, de formes très légères à desformes remaniant quasi totalement le parenchyme thyroï-

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dien, comme cela a été décrit notamment dans un cas deKLE thyroïdiens bilatéraux [4]. Il s’agit le plus souvent delésions de thyroïdite de type Hashimoto [1—3,6]. Bien quequatre cas aient été rapportés en association avec un carci-nome papillaire, il semble que l’association KLE—carcinomepapillaire soit plutôt fortuite que le fait d’une véritable rela-tion lésionnelle [6,8] au contraire de l’association thyroïditede Hashimoto—carcinome papillaire [9,10].

Par ailleurs, ces KLE ont été décrits dans presque lamoitié des cas en association avec des SCN [2,4,6,7]. CesSCN sont considérés comme les reliquats embryonnairesdes corps ultimobranchiaux, ceux-ci étant par ailleurs àl’origine des cellules C de la thyroïde [1—4,6,7]. Les SCN sontdes amas cellulaires denses le plus souvent d’architecturesolide, dont les aspects peuvent les rapprocher d’un tissumalpighien plus ou moins différencié [11]. Ils sont obser-vés dans environ 10 % des thyroïdectomies présentant despathologies variées [11].

Le diagnostic préopératoire est difficile, en raison de larareté de ces lésions et de l’absence de particularité notableau plan clinique [3]. La survenue de lésions d’aspect kystiquede la thyroïde est le plus souvent en rapport avec le dévelop-pement de remaniements en particulier hémorragiques, ausein de nodules hyperplasiques ou adénomateux [3,4]. Leskystes vrais de la thyroïde sont plus rares que les nodulesremaniés, essentiellement représentés par la kystisation dereliquats du tractus thyréoglosse ou de reliquats thymiquesintrathyroïdiens, ainsi que par des kystes épidermoïdes[1,4]. Le diagnostic différentiel est moins difficile au planhistologique. Les kystes du tractus thyréoglosse sont situéssur la ligne médiane et ne présentent pas de composantelymphoïde avec des centres germinatifs [1,4]. Les kystesdéveloppés à partir de reliquats thymiques intrathyroïdiensprésentent un aspect caractéristique, notamment par laprésence de corpuscules de Hassal, bien qu’ils comportentun important infiltrat lymphoïde [1,4]. Par ailleurs, deskystes malpighiens métaplasiques, de petite taille, peuventêtre observés dans le contexte d’une thyroïdite chronique[4].

La pathogenèse des KLE reste discutée et incertaine

littérature, nous présentons ici celles qui sont le plus sou-vent colligées. Leurs aspects histologiques les rapprochantdes KLE d’origine branchiale latérocervicaux, l’hypothèsed’une origine congénitale par un mécanisme similaire audéveloppement de ces derniers a été proposée [7]. Les KLEdériveraient des SCN [1—4,6] qui subiraient des remanie-ments kystiques [7]. Cette première hypothèse ne prend pasen compte la présence des lésions de thyroïdite lymphocy-taire fréquemment retrouvées en association avec les KLE.Une deuxième hypothèse, qui relie le contexte de thyroïditechronique au développement de KLE, a alors été proposée[4]. En effet, comme il existe une forte association entrethyroïdite de Hashimoto, métaplasie malpighienne et pré-sence d’une hyperplasie des SCN [1], ces KLE pourraient êtrela conséquence d’un mode de croissance particulier des SCNdéclenché par le processus inflammatoire [4,6]. Ces deuxhypothèses ne prennent pas en compte le fait que les KLEne sont pas toujours associés à la présence de SCN. Une troi-sième hypothèse a donc été proposée. En effet, comme ilexiste des KLE associés à des lésions de thyroïdite sans SCN,il existe donc un autre mécanisme de développement de cesKLE et certains auteurs ont avancé le fait que des foyers demétaplasie malpighienne, fréquemment retrouvés dans lesthyroïdites, pourraient se kystiser et être à l’origine des KLEthyroïdiens [6].

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En conclusion, les méthodes diagnostiques préopéra-oires permettent rarement d’évoquer le diagnostic deLE qui reste une découverte histologique. Des étudesomplémentaires sont nécessaires pour clarifier l’origine ete mécanisme de formation de ces KLE.

emerciements

ous remercions les techniciens du service d’anatomieathologique pour leur excellente assistance technique.

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