Lettres à la rédaction / Revue du rh

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pulmonaires sans opacité parenchymateuse. La rate est multimicronodulaire. Les différents prélèvements à visée infectieuse réa-lisés sont négatifs. L’IDR est négative et le quantiferon TB gold

ig. 2. Régression linéaire entre les fréquences de cellules CD14brightLAP+ et lescores de BASRI chez 15 patients atteints de spondylarthrite ankylosante.

. Discussion

Cette étude a estimé la capacité/activité productive deGF-�1 des monocytes du sang périphérique par l’expressionxtracellulaire superficielle du LAP mesurée par la cytométriee flux chez les patients atteints de SA. Une corrélation posi-ive significative a été observée entre les pourcentages de cellules

ononucléées CD14brightLAP+ et l’IFM de leur coloration anti-AP dans le sang périphérique et sur les lésions radiographiques,omme mesurée par le score de BASRI. Les mécanismes supposése cette relation peuvent comprendre la création de concentrations

ocales plus élevées de TGF-�1 au niveau des zones d’inflammationar les cellules de la lignée monocyte/macrophage, ou, peut-être,ar la régulation d’autres compartiments immunologiques par lesomplexes TGF-�1- LAP à la surface des monocytes, identiques à ceui a été démontré récemment pour les lymphocytes T régulateurst dendritiques immatures [2,3].

Alors que les monocytes du sang périphériques sont’importants producteurs de TGF-�1 est une connaissance acquise,ette étude, pour autant que l’on sache, est la première à utilisera coloration anti-LAP pour définir la sous-population des cellules

ononucléées CD14brightLAP+.Les fréquences similaires de cellules CD14brightLAP+ dans tous

es groupes de l’étude, y compris chez les volontaires sains, peuventndiquer que ces monocytes représentent non pas un état d’une

aladie particulière, mais plutôt une implication dans la pathoge-èse et l’évolution des manifestations d’une quelconque maladie. Ilst bien connu que certains patients atteints de SA sont plus à mêmee développer des syndesmophytes ou une ankylose, comparés auxutres au même niveau d’activité de la maladie [4]. L’origine deette prédisposition est inconnue, et une corrélation positive entrees nombres plus élevés de cellules CD14brightLAP+ du sang péri-hérique et la sévérité des lésions radiographiques chez les patientstteints de SA, si confirmée dans des études plus vastes, peut sur-rendre.

éclaration d’intérêts

Les auteurs déclarent ne pas avoir de conflits d’intérêts en rela-ion avec cet article.

éférences

1] Chary-Valckenaere I, d’Agostino MA, Loeuille D. Role for imaging studies in anky-losing spondylitis. Joint Bone Spine 2011;78:138–43.

umatisme 80 (2013) 89–98 95

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Gleb Slobodin a,∗,d

Aharon Kessel b,d

Ilana Kuznets d

Regina Peri b

Tharwath Haj b,d

Itzhak Rosner c,d

Elias Toubi b,d

Majed Odeh a,d

a Service de médecine interne A, centre médicalBnai Zion, Haifa 31048, PO Box 4940, Israël

b Service d’immunologie, centre médical Bnai Zion,Haifa, Israël

c Service de rhumatologie, centre médical Bnai Zion,Haifa, Israël

d Faculté de médecine Ruth et Bruce Rappaport,Technion, Haifa, Israël

∗ Auteur correspondant.Adresse e-mail : gslobodin@yahoo.com

(G. Slobodin)

Accepté le 8 juin 2012Disponible sur Internet le 25 septembre 2012

http://dx.doi.org/10.1016/j.rhum.2012.07.004

Syndrome d’activation macrophagique révélant une tubercu-lose disséminée au cours d’un traitement par infliximab�

i n f o a r t i c l e

Mots clés :Anti-TNF alphaTuberculoseSyndrome d’activation macrophagique

M. P. 73 ans présente un rhumatisme psoriasique, évolutifsous leflunomide 20 mg/j et cortancyl 5 mg/j. Le bilan pré thé-rapeutique révèle une radio thoracique normale, une IDR et unquantiferon TB gold négatifs. Trois perfusions d’infliximab sontréalisées. Le patient est hospitalisé 15 jours après la troisièmeperfusion pour altération de l’état général fébrile. L’examen cli-nique confirme une perte de poids sans point d’appel. Sur leplan biologique : CRP à 286 mg/L, cytolyse hépatique à 8 N, hyper-ferritine à 40 N, hypertriglycéridémie à 3 N et LDH augmentésà 10 N, pancytopénie d’apparition progressive (anémie 9,9 g/dL,leucocytes 1430/mm3, plaquettes 20 000/mm3) et baisse du fibri-nogène à 1,70 g/L. Un scanner thoraco-abdomino-pelvien objectivede minimes opacités linéaires d’allure séquellaire des sommets

� Ne pas utiliser, pour citation, la référence francaise de cet article, maisla référence anglaise de Joint Bone Spine (http://dx.doi.org/10.1016/j.jbspin.2012.06.022).

96 Lettres à la rédaction / Revue du rh

Fig. 1. Image de granulome à cellules géantes en coloration HES au grossisse-m

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ent × 400.

st indéterminé. La biopsie ostéomedullaire montre une infiltra-ion lymphoïde T, une réaction granulomateuse épithélioïde et desmages d’hémophagocytose (Fig. 1 et 2). La coloration de Ziehl estégative. Le patient décède 12 jours après son admission d’uneéfaillance multiviscérale. Quarante-huit heures plus tard, les pré-

èvements de moelle osseuse et des prélèvements endotrachéauxéalisés en réanimation révèlent la présence de Mycobacteriumuberculosis.

L’incidence de la tuberculose au cours d’un traitement par anti-NF en France a été évaluée à 116,7 cas pour 100 000 patient-années1] et est plus importante avec les anticorps monoclonaux [2]. Cesas de tuberculoses se caractérisent par des atteintes extrapul-onaires (> 50 %) et disséminées de diagnostic difficile [1,2]. En

ffet, dans 10 % des cas, le diagnostic repose sur la présomption

linique et l’évolution favorable sous traitement d’épreuve [1]. Laéalisation de prélèvements systématiques et répétés paraît, au vue cette observation, indispensable lors d’une fièvre inexpliquée

ig. 2. Technique d’immuno-histochimie avec l’anticorps anti CD68 (marquant lesacrophages) au grossissement × 630. Visualisation de macrophages dont le cyto-

lasme est marqué par l’anticorps (marron) qui contiennent des hématies (nonolorés). Le noyau des macrophages est refoulé en périphérie et le cytoplasmeontenant les hématies prend un aspect de « sac de billes ».

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umatisme 80 (2013) 89–98

sous anti-TNF. La mise en évidence d’un granulome épithélioïdeou de nécrose caséeuse doit faire évoquer le diagnostic. La majo-rité des tuberculoses sous anti-TNF correspond à des réactivationsde tuberculoses latentes expliquant le court délai entre le débutdu traitement et la maladie [1,2]. Ce mécanisme est le plus pro-bable dans cette observation malgré un bilan pré thérapeutiquenormal. Les interferon-gamma release assay (IGRA) bien que plusspécifiques et plus sensibles que l’IDR ne permettent pas d’éliminerformellement un diagnostic de primo infection ou de tuberculosemaladie [3,4].

Le syndrome d’activation macrophagique (SAM) se caractérisepar l’association d’une altération de l’état général, d’une fièvre,d’adénopathies, d’une hépatosplénomégalie, de cytopenies, d’unehyperferritinémie, d’une hypertriglycéridémie, et d’une cytolysehépatique. Un prélèvement histologique peut permettre de confir-mer le diagnostic [5]. Le SAM complique parfois des poussées demaladie de Still ou de lupus, mais au cours d’autres rhumatismes, ilest le plus souvent d’origine infectieuse [6]. Il s’agit d’une complica-tion grave de la tuberculose avec une mortalité de 50 %. Il survient leplus souvent lors de tuberculoses extrapulmonaires et disséminéeschez des patients fragiles. Son traitement doit associer traitementimmunosuppresseur et antituberculeux [7].

Déclaration d’intérêts

Les auteurs déclarent ne pas avoir de conflits d’intérêts en rela-tion avec cet article.

Références

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Vincent André a

Charly Liddell b

Thomas Guimard c

Gilles Tanguy a

Grégoire Cormier a,∗a Service de rhumatologie, centre hospitalier

départemental de La Roche Sur Yon, Les Oudairies,boulevard Stéphane-Moreau, 85925 La Roche Sur Yon

cedex 9, Franceb Service d’anatomopathologie, centre hospitalier

départemental de La Roche Sur Yon, 85925 La RocheSur Yon, France

c Service de médecine post urgence, centre hospitalier

départemental de La Roche Sur Yon, 85925 La Roche

Sur Yon, France

∗ Auteur correspondant.

du rhumatisme 80 (2013) 89–98 97

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Fig. 1. A. La tomodensitométrie en coupe axiale révèle un élargissement des musclesgrands droits médial et latéral sans participation tendineuse (flèches). B. Après trai-

Les auteurs déclarent ne pas avoir de conflits d’intérêts en rela-tion avec cet article.

Lettres à la rédaction / Revue

Adresse e-mail : gregoire.cormier@chd-vendee.fr(G. Cormier)

Accepté le 11 juin 2012Disponible sur Internet le 24 juillet 2012

ttp://dx.doi.org/10.1016/j.rhum.2012.06.007

yosite orbitaire au cours d’une connectivite indifférenciée�

n f o a r t i c l e

ots clés :yosite orbitaire

onnectivite indifférenciée

La myosite orbitaire est caractérisée par une inflammation desuscles extra-oculaires [1]. Ses causes les plus fréquentes sont

’infection, la maladie de Basedow, la granulomatose avec poly-ngiite (maladie de Wegener) mais les pathologies auto-immunesncluant les connectivites indifférenciées (UCTD) peuvent égale-

ent, bien que plus rarement, en être la cause [2,3]. Les UCTDe sont pas suffisamment évoluées pour que le clinicien puisse eneconnaître la maladie auto immune causale [4]. Le caractère réfrac-aire et récurrent de la myosite orbitaire a conduit à l’utilisatione traitements immunosuppresseurs tels que les inhibiteurs duacteur de nécrose tumorale-� (TNF-�) [5,6].

Une femme de 20 ans nous a été adressée pour des dou-eurs oculaires et une diplopie évoluant depuis huit semaines.lle n’avait pas d’antécédent de pathologie thyroïdienne ou sys-émique. À l’examen clinique, elle avait un gonflement et uneypersensibilité des deux régions périorbitaires. Les mesures à

’exophtalmomètre étaient de 20/100/20. La mobilité oculaire étaitéduite dans toutes les directions avec une limitation douloureuse.es examens biologiques comprenant numération formule san-uine, bilan hépatique complet, analyses d’urine, et TSH étaientormaux. La vitesse de sédimentation était accélérée à 68 mm/ht la protéine-C-réactive (CRP) augmentée à 0,91 mg/dL. Les anti-orps antinucléaires étaient positifs au 1:160 à deux reprises. Lesaux de C3/C4 étaient de 133 mg/dL et 36 mg/dL, respectivementnormal 75–140/10–40). Les anticorps anti-ADN, anti-scl-70, anti-entromères, les ANCA et l’antigène HLA-B27 étaient absents. Laalade avait également des douleurs et un syndrome de Ray-

aud des doigts. Une tomodensitométrie orbitaire (CT) montraitue les muscles grands droits médial et latéral étaient hypertro-hiés (Fig. 1A). Un hyper-signal et un élargissement étaient mis envidence sur l’IRM en T1 gado (Fig. 2A). Un traitement par bolusntraveineux de methylprednisolone (1 g/jour pendant trois jours)tait débuté avec une amélioration du gonflement et des dou-eurs périorbitaires. L’épaisseur des muscles orbitaires diminuaitu cours du suivi tomodensitométrique (Fig. 1B). Un traitement parethotréxate (MTX) et azathioprine (AZA) était institué en entre-

ien. Neuf mois plus tard, la malade rechutait avec réapparitione douleurs et d’une diplopie. L’IRM montrait un élargissementu muscle droit latéral gauche (Fig. 2B). Des bolus intraveineuxe méthylprednisolone étaient de nouveaux prescrits. Cependant,

a douleur et la diplopie ont récidivé sept fois malgré des doses derednisolone de 0,5–0,6 mg/kg par jour. Des tentatives de traite-

ent par MTX, AZA puis cyclophosphamide se sont soldées par des

checs. Après examen attentif, un traitement par infliximab a étérescrit (3 mg/kg, aux semaines 0, 2 et 6). Les douleurs oculaires, la

� Ne pas utiliser, pour citation, la référence francaise de cet article, mais la réfé-ence anglaise de Joint Bone Spine avec le doi ci-dessus.

tement, le gonflement des muscles droits médial et latéral était amélioré sur le suiviscanographique (flèches).

motricité et la diplopie se sont améliorées jusqu’à la guérison cli-nique. L’IRM a montré une disparition de l’hypertrophie du muscledroit latéral gauche (Fig. 2C).

En 1999, Mosca et al. ont proposé des critères de classifica-tion préliminaires des UCTD qui ont progressivement été acceptés[7]. Pour remplir les critères d’UCTD, des anticorps anti nucléairesdoivent être présents, ainsi qu’une durée d’évolution de la maladied’au moins trois ans. Le diagnostic d’UCTD dite précoce est réaliséquand ce délai n’est pas atteint [4,7]. De nombreuses maladies rhu-matologiques sont associées à une inflammation orbitaire incluantla granulomatose avec polyangiite (maladie de Wegener), le lupusérythémateux systémique, la polyarthrite rhumatoïde, la maladiede Crohn, la maladie de Behcet [2,5]. L’imagerie est un outil impor-tant pour l’évaluation d’une myosite orbitaire. L’IRM peut aisémentrévéler des modifications inflammatoires des tissus mous. Dans uneétude limitée, l’IRM T2 en saturation de graisse a permis de locali-ser l’inflammation et de prédire l’évolution de la maladie [8]. Bienque des rémissions spontanées soient sporadiquement observées,un retard diagnostique et thérapeutique peut aboutir à un dysfonc-tionnement permanent des muscles extra oculaires. Les options detraitements de la myosite orbitaire incluent les glucocorticoïdessystémiques et d’autres médicaments immunosuppresseurs [5].L’utilisation prolongée de corticostéroïdes peut être associée à desrechutes itératives et une morbidité importante et les autres théra-peutiques immunosuppressives sont indiquées chez les individusréfractaires aux corticoïdes. L’efficacité apparente (et la tolérance)des anti-TNF [9,10] dans la myosite orbitaire récurrente doit êtreconfirmée par des études complémentaires.

Déclaration d’intérêts

Fig. 2. A. Après injection, sur les images IRM pondérées T1, un hypersignal et unélargissement est visible sur les muscles droits médial et latéral, (pointes de flècheset flèches). B. Les images IRiM T1 gado saturation de graisse montrent un rehausse-ment hétérogène et un gonflement fusiforme du muscle droit latéral gauche (tètede flèches). C. Après traitement par infliximab, le gonflement du muscle droit latéralgauche a nettement diminué sur le suivi IRM (flèche).